與板障靜脈溝通的硬腦膜動靜脈瘺并發顱內出血1例報道及文獻復習

李歡歡 李 俊 游慧超 陳迎春 林愛龍 盛柳青 堯小龍

硬腦膜動靜脈瘺（dural arterovenous fistulas，DAVF）是一種獲得性疾病，是發生在硬腦膜組織及其附屬物大腦鐮和小腦幕的一類異常動靜脈直接溝通的血管性疾病，顱內外供血動脈直接與顱內靜脈竇溝通，也稱為硬腦膜動靜脈畸形[1]。與板障靜脈溝通的DAVF是一種罕見類型。本文報道1例腦膜中動脈與板障靜脈溝通的DAVF并發顱內出血的罕見病例，相結合文獻分析如下。

1 病例資料

62歲男性，因左側肢體進行性肌力下降伴肢體抽搐23 d入院。既往無高血壓、顱內腫瘤病史。外院頭顱CT示右側額頂交界區低密度灶；MRI T1像示額頂交界區低信號（圖1A），T2像示額頂交界區低信號。半月后病人出現頭痛癥狀。入院體格檢查：神志清楚，左側肢體肌力0級，肌張力增高。入院血常規、凝血功能正常。入院復查頭顱CT示右側額頂交界區皮層下出血，水腫較前擴大（圖1C）。DSA示右側額頂部DAVF，由右側腦膜中動脈前后支分別引流入額部板障靜脈及顳前板障靜脈，兩者在右側額頂部匯合并與硬膜下靜脈間腔溝通造成DAVF，并通過大腦鐮靜脈造成皮層靜脈的逆流，頸內動脈未參與供血，上矢狀竇無狹窄，并通大腦鐮靜脈逆流入皮層靜脈的逆流導致靜脈高壓，造成額頂部水腫及繼發出血（圖1D～F）。采用6F Envoy Guiding置于右側腦膜中動脈起始，Marathon微導管置于腦膜中動脈前支末端，微導管造影示額頂部DAVF，通過微導管注入Onyx 18膠，首先彌散至額部板障靜脈及顳前板障靜脈，最后封堵瘺口及近端引流靜脈，右側頸外動脈造影未見瘺口顯影（圖1G～J）。術后復查頭顱CT示少量膠位于兩層骨皮質板障內，出血未見增多（圖1K）。術后半年肢體肌力恢復至4級。

圖1 與板障靜脈溝通的硬腦膜動靜脈瘺并發顱內出血Onyx膠栓塞治療前后影像

2 討論

DAVF主要位于硬腦膜上，硬腦膜動脈與硬腦膜靜脈、硬膜竇、靜脈竇及皮層靜脈直接溝通。與板障靜脈溝通的DAVF十分少見，由于幕下骨質含有豐富的骨導靜脈，這類疾病在幕下較幕上多見。既往文獻報道21例DAVF合并板障靜脈引流[2～6]，其中5例發生在幕上，1例單純由板障靜脈引流并通過大腦鐮靜脈造成皮層靜脈充血擴張導致顱內出血。本文病例瘺口近端引流靜脈經骨導靜脈回流入板障靜脈在頂部回流入硬膜下靜脈間腔，因靜脈間腔與上矢狀竇之間發生閉塞，從而回流入大腦鐮靜脈導致皮層靜脈的逆流。

板障靜脈位于兩層骨皮質之間，由一層沒有血管瓣膜的內皮層排列而成。前板障靜脈系統由額骨板障靜脈及顳前板障靜脈構成，在翼點處匯合引流入上矢狀竇及蝶頂竇。后板障靜脈系統由顳后板障靜脈及枕骨板障靜脈構成，引流入上矢狀竇后半部分及橫竇、乙狀竇[7]。板障靜脈通過骨導靜脈與硬膜竇、腦膜中靜脈及骨膜靜脈溝通。

在正常靜脈引流的情況下，板障靜脈在DSA上不顯影。在病理情況下，例如靜脈竇血栓、外傷、腦膜瘤，板障靜脈有可能會增粗擴張。本文病例板障靜脈為DAVF引流靜脈一部分，使板障靜脈擴張顯影。

在額后部及頂部硬膜下存在恒定及較大的靜脈間腔，主要接受硬膜內及硬腦膜動脈相伴行硬腦膜靜脈的回流。在正常情況下，靜脈間腔回流入上矢狀竇，大腦鐮靜脈連接靜脈間腔及上矢狀竇。在病理情況下，部分DAVF病例發病因素與腦靜脈竇血栓形成有關，靜脈間腔與上矢狀竇之間連接發生閉塞，靜脈間腔通過大腦鐮靜脈逆流入皮層靜脈，導致局部靜脈高壓性腦組織水腫及腦出血。本文病例瘺口位于額部及顳部硬膜上，腦膜中動脈前支及后支供血，瘺口近端引流靜脈經骨導靜脈回流入額骨板障靜脈及顳前板障靜脈，額骨板障靜脈與顳前板障靜脈在頂部匯合共同回流入靜脈間腔，因靜脈間腔與上矢狀竇之間發生閉塞，從而回流入大腦鐮靜脈，導致皮層靜脈的逆流，引起局部腦組織水腫及腦內出血。

與板障靜脈溝通的DAVF開顱手術及血管內治療均可治愈。開手術可達到治愈的目的，但文獻報道存在一定的手術風險及并發癥[8]。血管內治療主要有經動脈入路及經靜脈入路兩種方式，如果存在合適的靜脈通路，經靜脈入路可提高治愈率。因經靜脈無適宜的通路，本文病例采用經動脈入路，微導管置于瘺口處，注入Onyx膠，憑借Onyx膠的良好彌散效果，封堵瘺口、板障靜脈及硬膜下部分靜脈間腔，從而達到治愈目的，沒有發生手術并發癥。

總之，與板障靜脈溝通的DAVF并發顱內出血為罕見疾病，血管內治療閉塞瘺口及硬膜下近端引流靜脈可達到治愈。