石家莊地區嬰兒發育性髖關節發育不良的早期篩查及危險因素分析

王康 郝建宗 張放 何明哲 崔硬鐵

發育性髖關節發育不良(developmental dysplasia of the hip，DDH)亦稱為發育性髖關節脫位，是指髖關節在發育過程中以空間和時間上的不穩定為主要特征的一組病變的總稱，包括髖關節脫位、髖關節半脫位和髖臼發育不良，治療需要盡早發現、盡早治療，早期治療尤為重要。發育性髖關節發育不良會導致患兒并發骨性關節炎、骨關節疼痛、關節活性降低、肢體不等長等癥狀，對患兒健康和成長造成極大影響[1]。 另有報道指出 DDH 如果延誤治療，極有可能會造成其成年后發生退行性骨性關節炎和接受關節置換術[2]。目前歐美等國家已廣泛開展了嬰幼兒DDH的超聲篩查[3]，而在我國除上海、北京、天津等一線城市外，其余各地尚未全面開展篩查工作，致使許多患兒錯過了DDH早期治療的最佳時機。本研究統計我院在2013年1月至2019年5月進行發育性髖關節發育不良超聲檢查的患兒5201例，對患兒的臨床資料進行回顧性分析，探究與總結本地區DDH的流行現狀及發病的高危因素，報道如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 2013年1月至2019年5月在我院行髖關節檢查的嬰兒5 201例，納入標準：(1)所有嬰兒為在我院骨科就診患兒；(2)月齡<4個月；(3)患兒母親妊娠及分娩期資料完整；(4)受試患兒家屬對參與此次研究內容知情了解，并且同意按照我院提供的DDH篩查及干預方案執行。排除標準：(1)合并化膿性關節炎的病理性髖脫位；(2)合并多關節攣縮癥、Down’s綜合征等的髖關節脫位。

1.2 方法

1.2.1 篩查培訓:自2013年1月開始，通過河北省兒科醫師培訓課程，每年向石家莊地區各縣市醫院及各縣市婦幼保健院工作人員講授DDH篩查課程，講解早期篩查的重要性及相關檢查方法，統一檢查與篩查標準，規范操作流程和篩查時間。篩查流程:由石家莊地區各縣市醫院及各縣市婦幼保健單位分別對出生4個月內的嬰幼兒初篩，對于存在有臀位生產、臀紋或腹股溝皮紋不對稱、髖關節活動受限(尤其是外展受限)和合并其他畸形等高危因素的可疑嬰兒，轉診至河北省兒童醫院骨科DDH 篩查中心，統一登記建立檔案，詳細記錄采集患兒病史信息。對轉診至河北省兒童醫院骨科DDH 篩查中心的患兒，由統一培訓后的骨科醫生對患兒進行專科查體，陽性體征包括：①雙下肢不等長(Allis征陽性)；②雙側髖關節外展受限，最大外展<60°；③雙下肢皮紋不對稱；④Ortolani征陽性(髖關節外展彈響)。之后由培訓后超聲醫生進行超聲檢查以進一步確診。

1.2.2 影像學檢查：采用超聲 Graf 法[4，5]篩查 DDH：采用超聲診斷系統(飛利浦，型號：IU22)對受試患兒進行超聲檢查。首先令患兒側躺于檢查床上，保持下肢屈髖屈膝，并且確保患兒無哭鬧。然后應用超聲系統自帶 Graf 成像系統，測量患兒髖臼盂緣、股骨頭、髖臼的位置結構及空間形態所形成的α角和β角。并根據測量結果對髖關節進行分型。根據超聲篩查結果將篩查嬰兒分為DDH組(Ⅱ～Ⅳ型)與非DDH組(Ⅰ型)。見表1。

表1 DDH 超聲診斷的Graf分型方法

1.2.3 DDH干預措施:GrafⅡ型Ⅲ型Ⅳ型患兒納入干預隨訪系統。對于GrafⅡ型患兒，指導患兒家長對患兒進行髖關節體操、外展運動訓練，并指導家長采用正確姿勢撫育嬰兒，避免襁褓體位對嬰兒髖關節造成進一步影響。每個月超聲復查1次，隨訪治療效果。 GrafⅢ型Ⅳ型患兒一經確診，行Pavlik 吊帶治療，并隨訪治療結果。

1.3 觀察指標 按照性別、年齡、出生體重、孕婦孕期情況、孕期胎位、羊水量、陽性體征、家族史、合并癥等統計嬰兒髖關節超聲檢查結果，分析DDH患兒的臨床特點，并且統計DDH患兒干預治療后的結果。

1.4 統計學分析 應用SPSS 21.0統計軟件，計數資料以構成比表示，采用χ2檢驗，采用多因素非條件Logistic回歸分析DDH的危險因素，P<0.05為差異有統計學意義。

2 結果

2.1 基本情況 2013年1月1日至 2019 年5月1日，河北省兒童醫院骨科DDH篩查中心共篩查5 201例嬰幼兒，其中男2 481例，女2 720例；月齡中位數為3個月12 d(1.5～4個月)。DDH患兒717例(13.8%)。其中GarfⅡ型即髖臼發育不良668例(12.8%)；髖關節半脫位15例(2.88‰)；髖關節全脫位34例(6.53‰)。668例髖臼發育不良患兒經髖關節體操、外展運動訓練，每個月超聲復查1次，髖關節均恢復正常。49例髖關節半脫位和脫位患兒經佩戴 Pavlik 吊帶后，復查B超證實均復位。隨訪3個月，復查X線檢查證實髖關節復位良好。見表2。

表2 5 201例嬰兒的DDH發病情況

2.2 DDH的危險因素分析 單因素分析結果顯示，DDH患兒717例中，其中女416例(χ2=10.914，P<0.05)，孕臀位51例(χ2=5.951，P<0.05)，存在家族史22例(χ2=8.754，P<0.05)，雙下肢不等長16例(χ2=14.815，P<0.05)，合并肌性斜頸79例(χ2=15.452，P<0.05)，有襁褓體位256例(χ2=266.214，P<0.05)，存在羊水少134例(χ2=4.085，P<0.05)，有關節彈響482例(χ2=94.451，P<0.05)。結果表明這些因素在DDH組與非DDH組的發生情況差異有統計學意義(P<0.05)，在DDH組的發生率較高。而出生體重、臀紋不對稱及高齡產婦在DDH組與非DDH組的發生情況差異無統計學意義(P>0.05)。見表3。

表3 DDH 危險因素的單因素分析 例

2.3 DDH危險因素的多因素非條件Logistic回歸 在單因素分析的基礎上，將P<0.05的變量引入 Logistic回歸方程自變量，以是否為DDH患兒為因變量，進行多因素非條件Logistic 回歸分析，結果顯示家族史(OR=2.75,95%CI：1.45～5.19)、合并先天性肌性斜頸(OR=5.26,95%CI：2.74～10.09)、關節彈響(OR=2.29,95%CI：1.60～3.28)、襁褓體位(OR=23.86,95%CI：15.82～35.99)，性別(OR=1.349,95%CI：0.949～1.916)，孕臀位(OR=1.439,95%CI：0.903～2.292)，雙下肢不等長(OR=1.476,95%CI：0.658～3.308)，羊水少(OR=1.181,95%CI：0.610～2.289)。其中家族史、合并肌性斜頸、襁褓體位、關節彈響為 DDH 發病的獨立危險因素(P<0.05)。見表4。

3 討論

DDH是指髖關節在發育過程中以空間和時間上的不穩定為主要特征的一組病變的總稱，包括髖關節脫位、髖關節半脫位和髖臼發育不良，是兒童骨科中最常見的髖關節疾病之一，發生率在1.5‰～20.0‰[1]，在全球范圍內具有明顯的種族差異和地區差異[6]。近些年來，全國各地都相應開展了DDH超聲篩查的工作，使得國內DDH的發病率的資料得到了進一步完善。其中近年來的研究報道顯示，天津市 DDH發病率為 2.66‰，鄭州為4.6‰，蘇州地區為1.63‰[7-9]。本研究通過對大樣本人群的超聲篩查，顯示本地區發育性髖關節全脫位的發病率為6.5‰，高于中國其他地區，可能與石家莊地區的撫育方式有關，本研究結果顯示襁褓體位是本地區DDH的獨立危險因素之一。另外，本研究為各縣市醫院及各縣市婦幼保健單位初篩后的轉診，也是篩查嬰兒發病率高的原因。對于DDH篩查，目前有全民普查和有選擇性篩查兩種模式。由于超聲對DDH的高敏感度，以及大部分髖關節不穩為自限性，88%的髖關節不穩在8周時可自行恢復[10]。因此，超聲普查會導致過度診斷與過度治療，同時可能存在不必要的醫療資源浪費。而有選擇性的篩查，是指在臨床檢查陽性與存在高危因素的基礎上進行髖關節超聲檢查。目前我國的醫療條件尚不能達到DDH的全民超聲普查,通過我們的研究發現，早期對產婦的健康教育以及對婦產科和兒科醫生的相關培訓，然后對可疑新生兒轉診，進行有選擇性篩查，可以達到DDH早期篩查的目的，是目前條件下一種較為經濟有效的DDH篩查模式。

表4 DDH 危險因素的多因素非條件Logistic回歸

在本研究中，性別女、孕臀位、家族史、雙下肢不等長、并先天性肌性斜頸，襁褓體位、羊水少、關節彈響為 DDH 發病的危險因素(P<0.05),多因素非條件Logistic 回歸分析，結果顯示家族史、合并先天性肌性斜頸、襁褓體位、關節彈響為 DDH 發病的危險因素(P<0.05) 。其中DDH的男女比為 1∶1.36。結合國內外報道及臨床工作中的經驗，DDH 的女性患者高于男性，考慮為女性患者雌激素水平較高可引起關節松弛，是 DDH 的危險因素，本研究與國內外報道[11,12]基本一致。Kohler[13]發現 DDH 常發生于臀位胎兒。Farr等[14]認為在胎位為臀位的新生兒中，自然分娩困難后急診剖宮產的 DDH 發生率明顯高于自己選擇剖宮產者。本組為 51例 DDH 患兒臀位產是 DDH 的危險因素，差異有統計學意義(P<0.05)。有22例DDH患兒伴有家族史，本研究發現家族史是DDH患兒的獨立危險因素(P<0.05)，Coleman等[15]研究認為 DDH 有家族史者發病率是無家族史者的5倍。本研究有79例DDH患兒合并先天性肌性斜頸，是 DDH 的危險因素，有統計學差異(P<0.05)。國外亦有學者報道先天性肌性斜頸被認為是 DDH 的危險因素[16]。所以，有先天性肌性斜頸的患兒應同時行DDH臨床檢查及髖關節超聲篩查。襁褓體位捆腿一直以來被認為是 DDH 的一個危險因素。本研究也證實了襁褓體位捆腿在高危因素比較中有明顯的統計學差異(P<0.05)。產婦在產前高危因素也會增加新生兒DDH的發生風險(系數為6.83)，譬如單純性低甲狀腺素血癥，也如早產、孕期羊水偏少等存在爭議的因素，而雙胎、低出生體重屬于保護性因素[17]。本研究發現母親孕期羊水少也是 DDH 發病的危險因素(P<0.05)，考慮孕期羊水少可以引起，胎兒宮內受壓，是DDH的高危因素。綜合研究臨床資料考慮，在孕時宮內受壓，產時臀位受壓，以及嬰兒期襁褓體位受壓，均是DDH的高危因素，需盡量避免，并且引起圍產期的高度重視，可降低DDH的發病率，以提高嬰幼兒的優生優育。臨床研究亦有報道[18]，通過分髖運動、調整襁褓習慣等保守干預可有效改善嬰幼兒DDH。

本研究發現出生體重，臀紋不對稱，高齡產婦差異均無統計學意義(P>0.05)。其中臀紋不對稱的患兒中，有428例確診為 DDH，雖然統計學結果顯示臀紋不對稱不是高危因素，其他文獻亦認為其在早期診斷中意義不大[19]。早發現、早治療是 DDH 防治的基本原則，因此加強嬰兒期 DDH 的篩查，具有重要的社會意義和經濟價值。對于Graf檢查法中的α、β角度測量為客觀的，國外臨床研究報道，對于經驗豐富檢查者間檢查的一致性達到>90%[20]。因此以超聲為基礎設備，采用Graf 法[4，5]篩查嬰兒發育性髖關節發育不良是一種經濟有效的篩查方法。目前我院DDH篩查中心采取初篩、復篩、確診的有選擇性DDH篩查模式，符合當地區醫療體系實際情況，獲得了比較滿意的結果。但是由于本研究樣本量較小，其中髖關節全脫位及半脫位病例數較少，且存在一定的體格檢查不規范造成的誤差偏倚，缺乏長期隨訪，因此對于石家莊地區嬰兒發育性髖關節發育不良的流行病學有待于更深入的后期研究。