剪切波彈性成像技術對低齡嬰幼兒先天性肌斜頸的診斷價值

李 苗，姜 玨，何 鑫，張紅麗，馮曉蕾，周 琦

(西安交通大學第二附屬醫院 超聲科，陜西 西安 710004)

先天性肌斜頸(Congenital muscular torticollis,CMT)是嬰幼兒常見的先天性肌骨系統疾病[1]。二維超聲作為輔助該病臨床診斷的重要影像學技術，主要通過對患側胸鎖乳突肌(Sternocleidomastoid muscle,SCM)厚度變化及聲學回聲的異質性進行輔助診斷[2]。盡管文獻報道二維超聲診斷CMT具有較高的靈敏度[3]，但也有學者發現二維超聲對于SCM厚度和回聲變化不顯著的新生兒，其臨床檢測效能大大下降[4]。超聲彈性成像技術彌補了二維超聲不能提供組織彈性信息的缺陷，近年來逐步被學者應用于肌骨系統疾病的超聲診療中[5-7]。我們通過前期前瞻性研究評價了剪切波彈性成像技術(Shear wave elastrography,SWE)在大齡(> 6月)CMT患兒群體中的診斷價值，發現患側SCM剪切模量、雙側SCM剪切模量差值以及雙側SCM剪切模量比值可作為SWE診斷大齡患兒CMT的有效可行指標[8]。然而，在罹患CMT的低齡嬰幼兒群體(< 6月)中應用SWE技術的診斷報道仍少見。本研究旨在通過回顧性研究探討SWE技術對低齡嬰幼兒CMT的診斷價值。

1 材料與方法

1.1 研究對象 本研究經西安交通大學醫學部倫理委員會批準(NO:2017-776)，回顧分析2017年1月至2018年12月期間我院門診就診且經臨床及超聲診斷的78例小于6月齡斜頸嬰幼兒。納入標準：①經至少兩位骨科醫生診斷為CMT者；②就診前未經任何保守治療及藥物治療者；③門診病歷、二維超聲檢查、SWE檢查齊全者。排除標準：①SCM內可捫及肌性及瘤性包塊者；②頸椎先天性發育異常者；③肌痙攣性斜頸者；④神經性或眼斜頸者；⑤無知情同意者。最終，64名患兒納入本研究，其中男36例，女28例，平均年齡3.67月(1～6月)，平均身長63.8 cm(55.6～70.2 cm)，平均體重7.28 kg(5.36～10.43 kg)。頭頸部傾斜角度小于15°者24例，15°至30°者40例。二維超聲示等回聲者17例，異質性回聲者47例，無強回聲及弱回聲患者。此外，為與正常嬰幼兒進行對比分析，本研究通過臨床招募納入20名無頭頸部活動障礙健康嬰幼兒作為對照平行檢測。20例健康對照嬰幼兒男10例，女10例，平均年齡3.45月(1～6月)，平均身長65.4 cm(54.7～74.3 cm)，平均體重7.53 kg(5.25～10.83 kg)，二維超聲均為等回聲。患者與健康對照組在平均年齡(t=0.36,P=0.78)、身長(t=1.45,P=0.16)及體重(t=0.28,P=0.78)，差異均無統計學意義。

1.2 儀器與方法 患兒頭頸部傾斜角度測量及分級根據美國物理治療協會兒科學組2013年CMT物理治療管理循證醫學臨床指南[9]進行評估并記錄于門診病歷以供采集。角度測量采用美國AMETEK MOCON公司Baseline?大型關節量角器(Baseline?arthrodial protractor，產品型號：12-1076)進行測量。所有受檢查者均仰臥位，記錄患兒下頜指示角度與中央矢狀0度的差值即為患兒頭頸部傾斜角度。每位患兒測量兩次取平均值。

使用法國聲科公司Aix-Plorer彩色多普勒超聲診斷儀(Aix-Plorer;Supersonic imagine,Aix-en-provence,France)行二維超聲及超聲彈性檢查。選用15L4線陣高頻探頭，探頭頻率為4～15 MHz，內置SWE成像軟件。

為避免受檢者哭鬧及急促呼吸干擾超聲學診斷，所有超聲學檢查均在受檢者熟睡時進行，并由父母輔助檢測。受檢者取仰臥位，將頭向一側偏斜。先應用二維超聲模式分別在縱軸及橫軸切面對被檢SCM進行掃查，觀察SCM全長內是否存在回聲異常及厚度差異(見圖1)。然后在縱軸切面受檢者雙側SCM最厚處測量該處SCM厚度(mm)，并計算患側與對側SCM厚度差值(較大值-較小值)以及鎖乳突肌厚度比值(較大值/較小值)。每位患者檢測3次取平均值。

4月男性幼兒，白色箭頭指示SCM走形。圖1 健康幼兒SCM二維超聲檢測縱軸與橫軸切面圖

在縱軸切面將超聲探頭置于SCM最厚處，啟動SWE彈性圖像模式。將SWE的取樣框移至目標病灶處，設定感興趣區(Region of interest，ROI)，ROI取樣框應盡量全部包含SCM，并包含正常頸部軟組織。靜止3 ～ 5s凍結圖像。合格的圖像表現為：①取樣框內幾乎全部有顏色填充；②無明顯的壓迫偽像；③正常SCM表現為均勻的藍色(見圖2)。SCM彈性圖像的測量取樣框Q-BOX默認為圓形，直徑4 mm，記錄Q-BOX內剪切模量最大、平均、最小值。每位患者檢測3次取平均值。

4月男性幼兒，SCM的ROI顯示均勻藍色，SCM平均剪切模量15.2 kPa。圖2 健康幼兒SCM剪切波彈性成像檢測矢狀面

2 結果

2.1 患者群體與健康對照群體SCM厚度與剪切模量檢測結果 如表1所示，患者組整體SCM厚度明顯大于健康組(Z=-5.764，P<0.001)，雙側SCM厚度差值明顯大于健康組(Z=-5.785，P<0.001)，雙側SCM厚度比值也明顯大于健康組(Z=-5.577，P<0.001)。患者組患側胸鎖乳突剪切模量明顯大于健康組(Z=-5.764，P<0.001)，雙側SCM剪切模量差值明顯大于健康組(Z=-5.794，P<0.001)，患者組雙側SCM厚度比值也明顯大于健康組(Z=-5.791，P<0.001)。

表1患者及志愿者SCM厚度與剪切模模量檢測結果(mean±SD)

檢測指標患者<15°組(n=24) 15°～30°組(n=40)整體(n=64)健康對照(n=20)患側SCM厚度(mm)8.14±0.27 a 10.33±1.87 a b 9.13±1.84 a 5.70±0.45SCM厚度差值(mm)2.60±0.64 a4.52±1.69 a b3.73±1.74 a0.08±0.05SCM厚度比值1.09±0.56 a1.32±0.48 a b1.25±0.48 a1.02±0.01患側SCM剪切模量(kPa)76.75±27.48 a141.30±40.98 a b 110.20±33.67 a 10.47±0.51SCM剪切模量差值(kPa)59.72±20.68 a139.50±38.46 a b 96.81±31.13 a0.17±0.11SCM剪切模量比值3.48±1.13 a7.82±2.25 a b5.86±2.40 a1.02±0.01

a：與對照組比較，P<0.05；b：與<15°組比較，P<0.05；SCM:胸鎖乳突肌。

2.2 患者各亞組SCM厚度與剪切模量檢測結果 我們按照指南分級標準依據患兒頭頸部傾斜角度將患兒分為小于15°組及15°至30°度組。小于15°組患兒24例，其中二維超聲提示等回聲患兒17例，異質性回聲7例。15°至30°組患兒40例，均為異質性回聲。

如表1及圖3所示，小于15°組患兒患側SCM厚度明顯大于健康組(Z=-4.685，P<0.001)，雙側SCM厚度差值明顯大于健康組(Z=-4.727,P<0.001)，雙側SCM厚度比值也明顯大于健康組(Z=-4.710,P<0.001)。彈性剪切模量方面，患側SCM剪切模量明顯大于健康組(Z=-4.688，P<0.001，見圖3)，雙側SCM剪切模量差值明顯大于健康組(Z=-4.752，P<0.001)，雙側SCM厚度比值也明顯大于健康組(Z=-4.744，P<0.001)。

3月女性幼兒，二維超聲提示等回聲，SCM的ROI內部呈現點片狀綠色，SCM平均剪切模量88.7 kPa。圖3 患兒SCM剪切波彈性成像檢測矢狀面圖

如表1及圖4所示，15°至30°組患兒患側SCM厚度明顯大于小于15°組(Z=-3.342，P=0.001)和健康組(Z=-4.410，P<0.001)，雙側SCM厚度差值明顯大于小于15°組(Z=-3.370，P=0.001)和健康組(Z=-4.462，P<0.001)，雙側SCM厚度比值也明顯大于小于15°組(Z=-3.368，P=0.001)和健康組(Z=-4.442，P<0.001)。彈性剪切模量方面，患側胸鎖乳突剪切模量明顯大于小于15°組(Z=-3.793，P<0.001)和健康組(Z=-4.419，P<0.001)，剪切模量差值在該組也明顯大于小于15°組(Z=-3.824，P<0.001)和對照組(Z=-4.493，P<0.001)，剪切模量比值也明顯大于小于15°組(Z=-3.495，P<0.001)和對照組(Z=-4.483，P<0.001)。

3月男性幼兒，二維超聲顯示異質性回聲，SCM的ROI內部呈現點片狀黃綠色以及片狀紅色，SCM平均剪切模量143.2 kPa。圖4 患兒SCM剪切波彈性成像檢測矢狀面圖

3 討論

CMT的發病直接原因是由于肌纖維化導致的SCM的攣縮和縮短[10]，CMT患者SCM的基本病理改變是間質增生和SCM纖維化。以上病理證據為二維超聲及超聲彈性成像診斷提供了依據。目前，二維超聲已被廣泛應用于CMT輔助診斷。Lee等[5]測量了20名CMT嬰兒和17名健康對照嬰兒SCM的厚度。發現患者組為5.0～8.5 mm，對照組為4.6～6.9 mm，患者組SCM的厚度顯著大于對照組。本研究二維超聲檢測結果顯示患者組整體與對照組之間以及頸部傾斜角度小于15°患者組及頸部傾斜角度15°至30°患者組之間患側SCM厚度、厚度差值和厚度比值均具有顯著差異。我們的研究結果與前期研究結果一致，表明二維超聲檢測SCM厚度可間接反映不同斜頸程度患兒SCM的病變程度。

針對目標組織的回聲特征分析是二維超聲檢測的另一優勢。Sethia R等研究[10]已經證明，膠原蛋白含量是目標組織區域回聲強度的主要決定因素，骨骼肌中非收縮成分(如纖維組織)的增加可導致肌肉回聲增加。Lee等[5]根據回聲特性將CMT患者分為3組，發現異質組中SCM的厚度高于等回聲組。我們的研究發現，小于15°組患兒大多數為SCM等回聲特征，而15°至30°組患兒均為異質性回聲，并且具有SCM異質性回聲特征的患兒SCM厚度大于等回聲特征患兒SCM厚度，與前期研究結果一致。該研究結果表明二維超聲檢測SCM回聲特征也可間接反映不同斜頸程度患兒SCM的病變程度。

然而，我們在檢測中也發現，部分具有相近患側SCM厚度的患兒頭頸部傾斜角度不同。根據先前的研究及指南推薦，我們認為CMT頭頸部傾斜是由SCM的纖維化過度引起的，頭頸部傾斜角度的大小直接反映了SCM纖維化的嚴重程度。然而，二維超聲針對SCM厚度及回聲特征的評估無法直接反映SCM纖維化程度。因此，應用二維超聲檢測SCM厚度和回聲特征來反映CMT嚴重程度具有一定的局限性。同時，使用關節量角器測量頭頸部傾斜角度亦具有一定的臨床局限性，在較長的時間測量時患兒由于緊張可能并不配合。因此，尋求更為直接并且易于實施的反映SCM組織纖維化特性的超聲學檢測手段成為廣大學者的研究方向。

超聲彈性成像通過了解組織硬度判別所檢測組織的性狀[11]。SWE是先進的超聲彈性成像技術之一，可以同時對病變硬度進行定性和定量分析，通過二維彩色編碼成像直接顯示病變的整個硬度分布，同時更準確地測量一些較小的ROI，可實施多點采樣，并允許更大的測量范圍[12]。我們通過前期前瞻性研究評價了SWE技術在大齡(> 6月)CMT患兒群體中的診斷價值，認為SWE是一種客觀且可量化的成像方法，可直接反映頸部纖維化的嚴重程度。同時我們發現患側SCM剪切模量、雙側SCM剪切模量差值以及雙側SCM剪切模量比值可作為SWE診斷大齡患兒CMT的有效可行指標[7]。本研究中，我們對低齡CMT患兒群體進一步進行了該技術的診斷評價。結果發現，低齡CMT患兒群體與健康對照組間患側SCM剪切模量，剪切模量差值和比值亦存在顯著性差異。因此我們認為，在CMT患兒的臨床診斷中，SWE技術可作為評價SCM組織纖維化特性以及病變程度的超聲學檢測手段。上述結果提示，SWE技術可作為影像學鑒別診斷的新手段應用于CMT患兒的臨床診斷中。

我們在進行常規超聲檢查和彈性成像檢查時均通過長軸切面及短軸切面結合的方式進行掃查，但我們認為長軸切面更具有代表性和說服力。其原因有如下幾個方面：①長軸切面可完整觀察患者病變SCM全長，同時對肌肉比鄰的重要解剖結構(神經、血管)、重要定位標志(乳突止點、胸骨止點、鎖骨止點)及痙攣肌肉是否在肌肉全長范圍內存在回聲信號異常等方面具有重要意義，因此我們所采集的8組參數均位于雙側SCM最厚處，這個部位是通過長軸切面來獲得的，短軸切面則不能完整的顯示SCM全長并且不能整體把握患側肌肉毗鄰組織的解剖信息；②在臨床上，超聲診斷作為重要的輔助診斷方法，其目的是為了更好地為臨床理療康復師及外科醫生整體了解肌肉的病變部位，才能有的放矢的在該部位進行靶向理療、熱療以及針刀手術，因此，提供長軸切面較短軸切面對于臨床治療的價值更大；③我們在觀察過程中，患兒的頸部是偏向一側的，探頭的長軸很容易全面覆蓋所有患兒頸部，并且在短暫的幼兒靜息期(我們觀察這個過程平均5min左右)內能夠快速完成所有信息的采集，而短軸切面需要將整塊SCM分段掃查，較長軸切面更耗時。綜上所述，SCM長軸切面較其短軸切面在CMT超聲診斷過程中具有較大的優勢。

本研究存在以下幾個不足之處：①本研究為回顧性研究且納入樣本仍較少，未能全面反映不同二維聲學特征的患兒其超聲彈性診斷數據；②本研究尚不能獲得具有明確臨床診斷界值的SWE診斷參數，需要在后續試驗中繼續探索。

綜上所述，我們認為，二維超聲與剪切波彈性成像技術在低齡CMT患兒臨床輔助診斷中具有較高的價值。患側SCM厚度、患側SCM剪切模量、雙側SCM厚度差值與比值、雙側SCM剪切模量差值與比值均可作為有效的超聲診斷參數。然而，具有明確診斷界值的SCM厚度與剪切模量需要擴大樣本量進一步探索。