腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后寄生性平滑肌瘤2例報告并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

孫雪潔 韓 璐

(大連醫(yī)科大學(xué)附屬大連市婦產(chǎn)醫(yī)院暨大連市婦幼保健院婦科，大連 116033)

子宮肌瘤是女性生殖系統(tǒng)常見的良性腫瘤，腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)是最基本的手術(shù)方式，術(shù)中常需使用子宮肌瘤粉碎器旋切取出肌瘤標(biāo)本。近年來陸續(xù)報道使用粉碎器術(shù)后繼發(fā)盆腹腔寄生性平滑肌瘤。我院開展腹腔鏡手術(shù)20余年，近10年實(shí)施腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)5575例，發(fā)生2例醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤，發(fā)生率0.036%，現(xiàn)分析2例寄生性平滑肌瘤臨床資料并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)。

1 臨床資料

例1：43歲，2013年3月因“腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后4年，體檢發(fā)現(xiàn)盆腔包塊10天”入院。2009年4月于我院因“子宮肌瘤”行腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)，術(shù)中見肌瘤直徑分別約8 cm與5 cm，使用組織粉碎器旋切標(biāo)本自穿刺套管取出，術(shù)后病理診斷子宮多發(fā)性平滑肌瘤，部分富于細(xì)胞(圖1A)。10天前體檢發(fā)現(xiàn)子宮右前方包塊直徑8 cm，無自覺不適。月經(jīng)規(guī)律，量中，無痛經(jīng)；孕2產(chǎn)1，剖宮產(chǎn)。入院查體：宮頸肥大，可觸及質(zhì)硬結(jié)節(jié)直徑約2 cm大小，子宮前位，如孕3個月大小，活動度可，前壁可觸及質(zhì)硬結(jié)節(jié)，約手拳大小，邊界清，無壓痛，雙側(cè)附件區(qū)未及明顯異常。入院彩超提示：子宮肌瘤，頸峽后壁壁間向漿膜下肌瘤2.8 cm×3.2 cm×2.1 cm；前壁漿膜下肌瘤1.6 cm×1.4 cm×1.3 cm；子宮右旁腫物11.5 cm×6.2 cm×5.7 cm(圖1B)，呈梨形，內(nèi)為低回聲欠均勻光團(tuán)，彩色多普勒血流顯像(Color Doppler Flow Imaging，CDFI)示其內(nèi)血流信號，阻力指數(shù)(resistive index，RI)=0.69。術(shù)前診斷：子宮肌瘤。2013年3月行腹腔鏡探查術(shù)。術(shù)中見子宮左旋，如孕2月余大小，雙側(cè)附件外觀正常；宮體右側(cè)闊韌帶前葉右上方一直徑約11 cm肌瘤結(jié)節(jié)，與闌尾、腸系膜緊密包裹粘連，子宮后壁與直腸及大網(wǎng)膜粘連緊密，左側(cè)前腹壁腹膜及子宮前方盆腔腹膜各見一枚肌瘤結(jié)節(jié)，直徑均約1 cm。分離粘連，剔除所有肌瘤(瘤體與宮體均無連接)放入取物袋，擴(kuò)大左下腹操作口至2.5 cm，以手術(shù)刀于取物袋內(nèi)旋切肌瘤取出。轉(zhuǎn)陰式手術(shù)，剔除頸峽部肌瘤。術(shù)中冰凍病理回報：(腹膜肌瘤)腹膜梭形細(xì)胞腫瘤，局部區(qū)域富于細(xì)胞；(頸峽部腺肌瘤)考慮富于細(xì)胞性平滑肌瘤。術(shù)后石蠟病理提示皆為富于細(xì)胞性平滑肌瘤(圖1C)。出院診斷：寄生性平滑肌瘤；腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后。術(shù)后隨訪3次，末次隨訪于2017年12月，婦科查體及超聲均未見復(fù)發(fā)。

例2：47歲，2015年7月因“腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后4年，體檢發(fā)現(xiàn)盆腔包塊1個月”入院。2011年9月于我院因“子宮肌瘤”行腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)，術(shù)中見后壁壁間肌瘤大小約8 cm，剔除術(shù)中穿透宮腔，使用組織粉碎器旋切標(biāo)本自穿刺套管取出。術(shù)后病理提示破碎子宮平滑肌瘤伴玻璃樣變性(圖2A)。平素月經(jīng)規(guī)律，量中，無痛經(jīng)；孕1產(chǎn)1，剖宮產(chǎn)。入院查體：子宮前位，常大，左附件區(qū)可及一直徑約6 cm腫物，活動欠佳，輕壓痛，右附件未及明顯異常。入院彩超提示：子宮壁間肌瘤2枚，直徑均為1 cm，左附件區(qū)包塊6.8 cm×6.2 cm×5.0 cm，形態(tài)尚規(guī)則，部分為低回聲光團(tuán)，部分為無回聲，CDFI示低回聲內(nèi)見較豐富血流信號，RI=0.57(圖2B)。腫瘤標(biāo)志物：CA125 60.53 U/ml(正常值0～35 U/ml)；CEA 3.53 ng/ml(正常值0～4.7 ng/ml)；AFP 4.15 IU/ml(正常值0～5.8 IU/ml)；CA19-9 21.85 U/ml(正常值<27 U/ml)。2015年7月行腹腔鏡探查術(shù)。術(shù)中見子宮居中常大，雙側(cè)卵巢及輸卵管外觀正常，左闊韌帶前葉腹膜外凸一直徑約6 cm囊實(shí)不均腫物，與腹壁無分界；大網(wǎng)膜粘連于子宮后壁，大網(wǎng)膜上可見2枚腫物直徑分別為4 cm、6 cm，質(zhì)硬，規(guī)則。行腹腔鏡闊韌帶前葉腹壁腫物切除+大網(wǎng)膜腫物切除+部分大網(wǎng)膜切除+盆腔粘連松解術(shù)，瘤體放入取物袋，擴(kuò)大左下腹操作口至2.5 cm，以手術(shù)刀于取物袋內(nèi)旋切肌瘤取出。術(shù)中冰凍病理回報：(闊韌帶前葉與腹壁間腫物、大網(wǎng)膜腫物)梭形細(xì)胞腫瘤，部分區(qū)域細(xì)胞豐富，少量細(xì)胞生長活躍，其中(闊韌帶前葉與腹壁間腫物)部分區(qū)域被覆單層柱狀上皮，見少量出血，取材局限，詳待石蠟。術(shù)后石蠟病理回報：闊韌帶表面腹膜腫物為破碎平滑肌瘤組織，部分區(qū)域見子宮內(nèi)膜異位囊腫改變，少量上皮細(xì)胞生長活躍(圖2C)，大網(wǎng)膜上腫物符合破碎平滑肌瘤組織。出院診斷：寄生性平滑肌瘤；寄生性腺肌瘤；腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后。術(shù)后隨訪2次，末次隨訪于2017年11月，婦科查體及超聲均未見復(fù)發(fā)。

圖1 例1，A：第1次子宮肌瘤剔除手術(shù)病理提示子宮平滑肌瘤部分富于細(xì)胞(HE染色 ×100)；B：第2次手術(shù)前超聲提示子宮右前方不規(guī)則低回聲腫物(M)，11.5 cm×6.2 cm×5.7 cm；C：第2次手術(shù)剔除腫物病理皆提示富于細(xì)胞性平滑肌瘤(HE染色 ×200) 圖2 例2，A：第1次子宮肌瘤剔除手術(shù)病理提示子宮平滑肌瘤伴玻璃樣變性(HE染色 ×100)；B：第2次手術(shù)前超聲提示左附件區(qū)見囊實(shí)性腫物(M)，實(shí)性區(qū)彩色血流信號較豐富；C：第2次手術(shù)闊韌帶表面腹膜腫物病理提示平滑肌瘤少量上皮細(xì)胞生長活躍(HE染色 ×100)

2 討論

寄生性平滑肌瘤是指子宮肌瘤由于某些原因部分或完全自子宮脫離后，從網(wǎng)膜、腹膜、直腸或其他臟器獲得血供并繼續(xù)生長的一種特殊類型的平滑肌瘤，是一種繼發(fā)性疾病[1]。因早期患者多無臨床癥狀，實(shí)際發(fā)生率可能更高。

醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤多有開腹或腹腔鏡子宮肌瘤剔除、子宮切除術(shù)史，手術(shù)使子宮平滑肌瘤或肌瘤碎屑播散或遺留于盆腹腔其他臟器和腹膜表面并繼續(xù)生長[2～4]。近年來，子宮粉碎器在婦科微創(chuàng)手術(shù)中廣泛使用，有關(guān)腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后繼發(fā)醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤或腹膜播散性平滑肌瘤(leiomyomatosis peritonealis disseminata，LPD)的報道日漸增多，但目前對腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后寄生性平滑肌瘤或LPD在概念上尚沒有明確的界定[5,6]。LPD是一種以腹膜表面發(fā)生多發(fā)平滑肌瘤樣結(jié)節(jié)為特征的罕見良性腫瘤，分為原發(fā)性與繼發(fā)性，腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后為繼發(fā)性。Hansell等[7]報道腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后繼發(fā)性LPD占LPD的50%。

2014年美國國立衛(wèi)生研究院(NIH)統(tǒng)計(jì)，美國每年有超過5萬例手術(shù)使用子宮肌瘤粉碎器[8]。粉碎器在高速旋切過程中使肌瘤組織、細(xì)胞形成小的噴霧，或產(chǎn)生小的腫瘤碎屑，脫落后殘留于盆、腹腔，未能夠充分沖洗，在各種因素的刺激下殘留肌瘤細(xì)胞增殖，逐漸發(fā)展成寄生性平滑肌瘤或LPD。本組2例均術(shù)中使用子宮粉碎器，二次手術(shù)病理與前次手術(shù)的子宮平滑肌瘤一致。

腹腔鏡手術(shù)中使用粉碎器后產(chǎn)生肌瘤碎屑的現(xiàn)象較為普遍，我們經(jīng)常會在手術(shù)結(jié)束前沖洗盆腹腔時偶然發(fā)現(xiàn)腹壁、腸系膜表面或手術(shù)器械上殘留有小的碎屑，但臨床上發(fā)生寄生性平滑肌瘤或LPD極為少見，說明激素因素、遺傳因素、腫瘤的病理學(xué)特征等在其發(fā)生發(fā)展過程中起重要的作用。有學(xué)者提出性激素依賴學(xué)說，文獻(xiàn)報道寄生性平滑肌瘤發(fā)生于育齡期、有長期口服雌孕激素藥物史、妊娠期增長等支持這一學(xué)說[9,10]。Al-Talib等[11]報道寄生性平滑肌瘤常與子宮內(nèi)膜異位癥伴發(fā)，表明寄生性平滑肌瘤的發(fā)生與雌孕激素有關(guān)。本組例2的第一次手術(shù)穿透宮腔、二次手術(shù)病理提示寄生性平滑肌瘤內(nèi)有子宮內(nèi)膜異位囊腫改變，說明原發(fā)肌瘤在使用粉碎器后殘留了附有子宮內(nèi)膜的肌瘤碎屑，繼發(fā)性再生寄生性平滑肌瘤，并有性激素依賴特性。除激素依賴學(xué)說外，Al-Talib等[11]報道可發(fā)生于絕經(jīng)后女性，Miyake等[12]報道可能由X染色體或常染色體的異常導(dǎo)致。

文獻(xiàn)報道腹腔鏡術(shù)后醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤發(fā)病時間距第一次手術(shù)時間1～12年[13,14]。寄生性平滑肌瘤可無臨床癥狀，而在常規(guī)檢查或因其他原因手術(shù)時發(fā)現(xiàn)，本組2例均為常規(guī)體檢發(fā)現(xiàn)。影像學(xué)B超、CT、MRI檢查可作為輔助檢查手段，腫塊影像學(xué)改變與子宮肌瘤相似，多無特征性。腫瘤標(biāo)志物一般在正常范圍內(nèi)，合并腺肌癥者可有血清CA125水平升高，本組例2的CA125高于正常值，術(shù)后病理提示肌瘤部分區(qū)域見子宮內(nèi)膜異位囊腫改變。馮宗昊等[15]報道1例醫(yī)源性寄生性腺肌瘤，Donnez等[16]也有相關(guān)醫(yī)源性寄生性腺肌瘤的報道。

寄生性平滑肌瘤常多發(fā)，寄生部位廣泛，于盆腔腹壁、腸管漿膜、大網(wǎng)膜、子宮直腸窩、腸間隙、卵巢、腹部穿刺口等部位，肌瘤大小不一。寄生性平滑肌瘤病理組織學(xué)呈良性，與既往手術(shù)的子宮平滑肌瘤病理一致。本組例1初次和二次手術(shù)病理均提示子宮肌瘤富于細(xì)胞，王凱麗等[6]報道10例LPD中有1例為富于細(xì)胞，國外也有相關(guān)報道[17]，或許肌瘤富于細(xì)胞的病理學(xué)特征是殘留碎屑易于種植成長的高危因素，尚需進(jìn)一步研究證明。李勇等[18]報道1例LPD合并肺轉(zhuǎn)移。寄生性平滑肌瘤多采用手術(shù)治療，根據(jù)患者的年齡、癥狀、有無生育要求、病變范圍實(shí)施個體化治療。手術(shù)方式為肌瘤剔除術(shù)或子宮切除術(shù)，切除所有發(fā)現(xiàn)的寄生性平滑肌瘤，必要時包括大網(wǎng)膜、闌尾、腸切除術(shù)。可采用腹腔鏡、開腹手術(shù)，目前多為腹腔鏡手術(shù)，但需注意避免再次播散種植。有術(shù)后復(fù)發(fā)再次手術(shù)的報道[9,12]。

為最大程度地減少腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)后醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤的發(fā)生，應(yīng)于術(shù)前術(shù)中積極預(yù)防：①術(shù)前全面評估，嚴(yán)格把握腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)指征，術(shù)前懷疑惡性者建議行開腹手術(shù)；術(shù)中若發(fā)現(xiàn)肌瘤邊界不清、質(zhì)軟、易碎、黃棕色等，取出時應(yīng)擴(kuò)大穿刺口為小切口，裝入取物袋，以冷刀削蘋果式旋切取出。②術(shù)中嚴(yán)格遵循無瘤操作原則，盡可能選擇在取物袋內(nèi)進(jìn)行肌瘤旋切；也可置入取物袋經(jīng)陰道后壁取出[19]；經(jīng)臍單孔腹腔鏡時將置入取物袋的肌瘤經(jīng)擴(kuò)大的臍切口以冷刀旋切方式取出。③手術(shù)結(jié)束前宜采用頭高腳低位，用大量生理鹽水反復(fù)、徹底沖洗盆腹腔腹膜及臟器表面、穿刺孔等，尤其注意trocar表面不要有碎屑?xì)埩簟＂苄g(shù)后加強(qiáng)隨診。

醫(yī)源性寄生性平滑肌瘤的報道日漸增多，腹腔鏡子宮肌瘤剔除術(shù)中粉碎器的使用是其主要因素，應(yīng)嚴(yán)格掌握粉碎器使用指征，術(shù)中堅(jiān)持無瘤原則，改進(jìn)標(biāo)本取出方式，以最大限度地減少寄生性平滑肌瘤的發(fā)生。