父母接受孤獨癥兒童診斷經歷質性研究的系統評價

程爽，熊振芳，蔡藝，陳涵彬，惠靖瑞

（湖北中醫藥大學 護理學院，湖北 武漢430065）

孤獨癥譜系障礙 （autism spectrum disorder，ASD）是一種神經發育障礙性疾病，該病起病于嬰兒時期，其主要臨床表現為社會交往障礙、興趣狹窄、重復刻板行為等[1]。據2020年美國疾病控制中心（Centers for Disease Control and Prevention,CDC）數據顯示，每54名兒童中就有1名患孤獨癥，發病率接近2%[2]。養育ASD兒童被認為是非常具有挑戰性的[3]，對于許多父母來說，接受兒童ASD的診斷是非常痛苦的經歷，甚至導致父母抑郁[4]。父母的身心健康及態度直接決定了ASD兒童的預后康復及生活質量。目前國外有學者以質性整合的方式探討了父母照顧孤獨癥兒童的經歷以及情感體驗[5-6]，以及在診斷過程中為孤獨癥兒童提供支持的經驗[7]。Legg等[8]以質性整合的方式探討了父母接受孤獨癥兒童診斷經歷的體驗，為醫療工作者理解孤獨癥兒童父母需求提供證據，但該研究僅納入了英國發表的文獻，其結果可能因為不同文化背景、地域等存在差異。而在我國現發表文獻中，尚缺少相關報道。因此本研究擬采用Meta整合的方式，整合國內外父母接受兒童ASD診斷經歷的質性研究，全面詮釋父母的體驗與感受，為今后做好ASD兒童父母干預提供一定的依據，進一步提高ASD兒童及父母的身心健康和生活質量。

1 資料與方法

1.1 檢索策略 采用主題詞+自由詞的方式，通過計算機檢索PubMed、CINAHL、PsycINFO、the Cochrane Library、Web of Science、EMBASE、中國知網、維普期刊數據庫、中國生物醫學文獻數據庫以及萬方數據知識服務平臺數據庫，搜集關于父母接受ASD兒童診斷經歷的質性研究，檢索時限為建庫至2020年8月，語種不限。中文檢索詞為：“孤獨癥/自閉癥/孤獨性障礙/孤獨癥譜系障礙/診斷/體驗/感受/質性研究/定性研究”；英文檢索詞為：“autism/autistic disorder/autism spectrum disorder/ASD/diagnos*/qualitative research/qualitative study/parent*/mother/father/caregiver*”。檢索策略通過多次預檢索后確定，并輔以手動檢索，通過已有文獻追溯參考文獻或相關引文作為補充。

1.2 文獻納入與排除標準

1.2.1 納入標準 （1）研究對象P（population）：被明確診斷為ASD兒童的父母，年齡不限；ASD兒童年齡≤18歲。（2）感興趣的現象I（interest of phenomena）：ASD兒童診斷前、診斷期間以及診斷后，父母的體驗、感受、經歷等；（3）情景Co（context）：ASD兒童父母在無干擾情況下自述關于兒童在診斷前后的真實體驗和感受。（4）研究類型S（study design）：質性研究。包括現象學研究、扎根理論研究、描述性質性研究等研究方法。

1.2.2 排除標準 （1）ASD兒童合并其他疾病；（2）研究對象同時包含ASD兒童、老師和醫生等；（3）文章研究結果未提供訪談資料；（4）無法獲取全文或重復發表的文獻；（5）非中英文文獻。

1.3 資料提取 由2名研究人員獨立篩選文獻，并進行資料提取和交叉核對，對于有爭議的文獻進行協商或咨詢第3方直至達成共識。納入文獻提取內容包括：第一作者、發表時間、國家、研究方法、研究對象、訪談情景、感興趣的現象、主要結果。

1.4 方法學質量評價 采用澳大利亞JBI循證衛生保健中心質性研究質量評價標準[9]。由2名研究者獨立地對納入文獻進行質量評價，意見不一致時，共同討論，必要時由第3名研究者進行評定。該指標共有10個條目，4級評分標準，分別為“是”、“否”、“不清楚”、“不適用”。其中A級全部滿足標準，發生偏倚可能性較小，B級部分滿足標準，C級完全不滿足，偏倚性較大。本研究納入質量為A級或B級的文獻。

1.5 資料分析 采用澳大利亞JBI循證衛生保健中心的質性Meta整合方法對納入文獻進行歸納整理[9]。Meta整合是在充分考慮各類質性研究的哲學思想及方法學的特異性和復雜性的前提下，充分理解其研究結果，對結果進行重新解釋、歸納組合成新的綜合性的解釋和結論，以提供更全面、更可靠的依據[9]。研究者通過閱讀相關文獻，比較各項研究結果間的內在聯系，分析、理解其內涵，將相似結果歸納為一個新的類別，最終將不同類別歸納為整合結果，形成對現象新的解釋。

2 結果

2.1 文獻檢索結果 共初步檢索到文獻532篇，剔除重復文獻，根據納排標準逐層篩選后，最終納入文獻共11篇[10-20]。其中5篇采用現象學研究方法，2篇扎根理論研究，2篇描述性質性研究方法，2篇敘事研究方法。文獻篩選流程及結果見圖1。

圖1 文獻篩選流程及結果

2.2 納入文獻的基本特征及方法質量學評價 納入文獻的基本特征見表1。納入文獻的方法質量學評價結果見表2。

表1 納入文獻的基本特征

表2 納入文獻的方法學質量評價

2.3 父母接受孤獨癥兒童診斷經歷的整合結果

通過對納入文獻的反復研讀，共提取出41個描述性主題，對結果進行歸納后形成12個新類別，最終提煉出3個關鍵主題，分別為：情感體驗、信息需求和獲得支持，具體見圖2。

圖2 父母接受孤獨癥兒童診斷經歷的整合結果

2.3.1 整合結果1：情感體驗

2.3.1.1 診斷前的困惑、擔憂、焦慮、內疚、逃避 沒有意識到孩子的不同，或將其歸因于個性?！拔耶敃r工作很忙，我覺得沒什么大不了的……他就會沒事的。我沒有認真對待他的問題……”[13]?！拔蚁胛覀冇幸粋€很有天賦的孩子”[17]。“你知道，我看著他時，可能有點擔心，但沒那么多。我的意思是他做的事情和其他孩子不一樣”[19]。困惑，無法理解孩子的行為?！霸谒?8個月大的時候，我注意到了有些不同，但因為沒辦法與小孩溝通，很難去描述理解那種“不同”。他注意不到任何人，對叫喊也沒有反應，他一直在房間里走圈”[12]?！爸钡?8個月我才注意到他沒辦法融入其他孩子，也不說話”[17]。“他只會堅持看書，但我沒有觀察到其他問題。老師注意到他在發音上有些問題，但其他方面還可以，好像他有學習障礙”[13]。內疚、自責，懷疑是不是做父母的問題?！耙恢币詠矶加猩钌畹膬染危斈阋庾R到你的孩子有什么問題時，第一件事情就是想我做了什么，我吃了什么。有時候盡量不提這件事，因為會讓你感到內疚”[12]?！笆堑模珹SD診斷會告訴我們，這是先天性的，我們必須學會接受，還是（是否）僅僅是我們撫養他的方式是不好的？”[15]。害怕錯誤診斷。“也許他們很擅長，但我并不總是同意他們所說的...我在很多其他情況下看到他，所以我覺得他們描述他的方式并不總是適用的”[14]。否認、逃避、拒絕診斷，延遲就醫?！埃ㄎ覀儯┰脒^帶他去看醫生，但最終我們什么也沒做”[13]?！拔蚁胱钪匾氖撬珢壅f話了，所以不可能是自閉癥，對嗎？”[19]?！爸S刺的是，當我們第一次有這種擔心的時候，他才16個月大，但我們直到兒子3歲左右才我們才開始尋求幫助”[19]。“你知道，我們生活的這個社會有太多的歧視與偏見，我擔心他會受到歧視”[17]。期望檢查結果?！八腥硕枷胍鸢?，你知道”[15]?！拔乙呀浗o他做了測試，我現在想知道他是否真的患有孤獨癥，以及發生了什么”[15]。

2.3.1.2 診斷期間不同的情緒反應 如釋重負?！拔矣X得知道他患孤獨癥對我們倆來說都是一種解脫，一旦診斷確定了，我們感覺好多了，我知道說這話很可怕，但是如果說我知道孩子有這個標簽，你知道接下來去哪尋求幫助，你將有一個全新的開始，就好像他重新出生了一樣”[12]。“我們考慮了很多他的未來，哭了很多次，但同時我們也松了一口氣，因為以前一直覺得是父母不稱職”[20]。震驚、崩潰?！澳莻€時候感覺一切都崩塌了，我崩潰了，一直哭”[14]?！罢娴暮芫趩?，我知道這聽起來很刺耳，但我對這種情況一無所知，在第1個月左右的時間里，我甚至不想說這個詞”[17]。評估等待時間長，感到疲憊?！?個小時的會診大多集中在我們身上。回答完問題又有問題，真的累了，大腦已經混亂了”[18]。對診斷過程感到滿意，積極?！皥F隊（醫療）并不總是沉溺于消極的一面...這讓我們感覺很好。他說我們的孩子有問題，但也強調積極的征象，積極的一面，給了我們希望”[18]?！案杏X他們對于孩子的評估是非常全面的”[11]。

2.3.1.3 診斷后擔憂、失望 終身疾病，“看不見的狀況”。“如果我的孩子有身體上的障礙，會讓事情變得更容易，因為人們會看到，我知道為什么坐在那把椅子上，但因為這是一種你看不見的精神障礙”[12]。親人、朋友不理解不接受該疾病?！八ǜ赣H）的繼父不相信不接受這個診斷，認為完全是父母的教育問題，作為父母的我們糟糕透了”[15]。診斷后到接受康復治療的等待時間長?！案杏X你被帶到懸崖邊上。你得到了診斷，卻被推開了。你覺得你終于到了那里，你很高興，你已經準備好要飛了，但是突然之間，你沒有了飛行所需的其他裝備?！盵18]。對專業服務的不滿意?！八ㄡt生）告訴我孩子的情況，我問我們接下來怎么辦，他說他們現在什么也做不了”[18]。對好轉持悲觀態度?！拔覀冎罌]有速效藥。如果有人能幫助我們，那就好了。如果沒有，也沒什么區別。真的，我們只是把一匹死馬當作活的來對待?！缓笪覀儙タ瘁t生。不管醫生開什么藥，他的癥狀都沒有好轉。那時我們很無助。我們已經嘗試了每一種方法，但在放棄的邊緣…”[13]。

2.3.1.4 診斷后的接受、積極面對 接受孩子的病情，試圖過正常的生活。“你必須過正常的生活，在他被診斷之后我決定他必須生活在我們的世界里，幫助他融入社區是非常重要的”[11]?！澳阌羞x擇權嗎？你要么繼續下去，要么永遠悲傷，我選擇盡我所能學習一切，擁抱一切，接受我兒子，這花了很長時間，但我現在已經做到了”[17]。對孩子未來發展的強烈責任感。“一開始我哭了3個月，但之后我好多了，開始振作起來。是的，你必須忘掉它。當然有壓力，但一旦你下定決心一定要做些什么來幫助他，你就沒事了”[13]。希望孩子獨立，對未來充滿希望和積極的態度。“他現在需要去別的地方過自己的生活。到他20歲的時候，我不想讓他住在家里，因為那樣對他不公平。我對未來的擔憂是他可以選擇獨立生活”[12]。

2.3.2 信息需求

2.3.2.1 診斷前尋求專業幫助 來自學校等的外部壓力?！拔覀優槭裁磥磲t院尋求幫助？當我的孩子第一次因為他的行為在學校受到懲罰時，我決定帶他去做診斷”[13]。來自自己內心的內部壓力，接受事實?！笆虑橐粋€接一個地發生，所以我們決定把他帶到兒童心理醫生那里進行診斷”[13]。

2.3.2.2 診斷期間焦急尋求信息 書籍、網絡，朋友等?！拔屹I了一本由著名的教授寫的書，他寫了關于ASD和發育遲緩的書”[13]。考慮非傳統醫療幫助?！拔乙疖嚾ヒ撂m看醫生……還有……我說我們去哪里上課？小太陽班…又叫什么名字？我去過很多地方”[13]。被忽視以及獲得錯誤的診斷。“因為他會說話，他沒有語言障礙，所以他們（醫生）會疑惑，我們帶他來這里干嘛”[19]?！八麄儯ㄡt生）說他（兒童）聾了，我知道他沒聾，我們尋求第2份意見，因為我們想知道哪里錯了”[12]。

2.3.2.3 診斷期間對于信息的理解 對于醫生提供的信息理解和吸收存在困難。“在那個階段你需要很多很長時間去理解，你想著，不能再繼續了，你沒辦法理解那么多內容”[10]。獲得信息的方式很重要，對于口頭診斷的接受是困難的，傾向于接受書面信息?！斑@些信息很有幫助，我可以利用它和其他家人解釋。因為如果要用自己的語言表達出來讓他們理解...這是最困難的”[10]。不同意專家的評估。“我們覺得他們（臨床醫生）的反饋意見并不確切，他們很難找到合適的診斷”[20]。

2.3.2.4 診斷后尋求康復治療信息 對于診斷后如何尋求康復治療的信息存在困難。“我們應該在康復中心得到支持，在那里做什么，在那里得到什么幫助”[14]。“我感覺我想問很多問題，但是不知道問什么”[10]。“我想給他盡可能多的治療，因為如果你早點開始治療，會有很大的不同”[13]。孤獨癥兒童父母希望盡快開始實施干預，一些父母對所提供的服務感到失望，他們認為他們需要更多地了解不同的干預方法。“這真是一個全新的世界，打開了一個你一無所知的世界”[14]。

2.3.3 獲得支持

2.3.3.1 診斷前家庭內部困難 被親人、朋友孤立。“之后我和我的伴侶分開了，我不知道這是不是個原因，或許吧，它（ASD）給家庭帶來了壓力”[12]?！拔矣X得這會影響你們（和伴侶）之間的溝通。這影響了雙方的關系。有時候我感覺不到他（伴侶）的支持”[12]。一些父母說他們或伴侶患有與壓力有關的疾病?！耙驗槲矣X得必須冷靜下來...在開始考慮我的職業生涯之前”[14]。

2.3.3.2 診斷期間與專業醫生的溝通 誠實與透明的重要性。“他沒有拐彎抹角”[10]。有機會詢問與診斷相關的問題?！拔腋杏X我想問很多問題，但是不知道問什么”[10]。對父母的養育持肯定態度?！八ㄡt生）說他是個快樂愉悅的小男孩。”“他們（醫生）總是對他（孩子）做出積極的評價”[10]。對孩子的未來表示樂觀?！拔野l現他們（醫生）總是樂觀積極的”[10]。將家庭作為一個整體。“他總是問我，不僅僅是我，是家庭所有成員”[10]。與醫生建立積極開放的關系?！拔覀冇兴ㄡt生）的電話號碼，他說如果我們有什么事情可以聯系他”[10]。

2.3.3.3 診斷后的益處與困難 ASD標簽帶來的益處?！肮陋毎Y的標簽能讓我們得到幫助，我很感激這個標簽能夠讓他在教室里獲得幫助”[18]。“我們進行診斷過程一個很重要的原因是我希望幫助她（孩子）上學”[20]。“他們不會那么輕易地評判他，而且我們，你知道，也許他們也會更好地理解我們”[15]。資源和服務的不足、不易獲取?！澳阒赖摹窨漆t生說“也許可以問心理醫生”，而心理醫生說“也許可以問家庭咨詢師”，而家庭工作者說“也許會問……”?！盵15]?！拔乙恢庇X得我想要更多的關于孤獨癥的教育資源，我覺得除了自己給孩子們教育之外，我還沒有得到足夠的資源”[19]?！斑@是個巨大的障礙...當我們求助社會服務機構為我們的孩子提供支持和幫助時”[20]。

2.3.3.4 賦權 提供資源的時機，診斷后幾個月內?！拔蚁虢o他盡可能多的治療，因為如果你早點開始治療，會有很大的不同”[13]。處理從醫院到康復中心的過渡時期。“然后是時候去下一個地方，去康復中心，嗯，你沒有時間去消化那些問題，突然間你就到了下一個階段”[14]。倡導孩子的需求，應得的權利?！霸诿恳粋€新的情況下，他們都必須為自己的孩子爭取權利”[14]。不平等的資源，對于不同城市、地區存在差異?！叭绻≡凇_’的地方，孩子就可以得到適當的照顧和支持；如果沒有，就不得不接受較少的照顧或搬到另一個城市或地區”[14]。對未來的調整，關注孩子的能力，制定長期目標、現實規劃?！澳惚仨氉屗谌肷鐣?。你不能把她一輩子綁在家里。所以，我非常積極地爭取她的入學權”[13]?！拔蚁霂椭l展更多的技能，因為他將來會獨立自主，我死后不能給他留下多少錢，他會自己一個人生活”[13]?！拔覀儾恢竿ッＷx書，我們只希望他能學到一門技能，也許能開一家小企業。他父親想開一家小餐館，所以，我告訴他，他畢業后，可以和父親一起工作，照顧植物，也可以在餐館工作”[13]。

3 討論

3.1 關注孤獨癥患兒父母情感變化，提供專業指導父母在兒童診斷期間經歷了一系列情感變化。診斷前，多數父母困惑、擔憂、焦慮以及逃避，由于ASD的普及率不高，父母對ASD相關表現不熟悉，沒有意識到孩子的問題，或者僅僅將其行為表現歸因為個性，進而間接導致延遲就診。另外由于焦慮、害怕，許多父母不愿面對，逃避就醫，拒絕接受ASD診斷。1項針對英國1 000名父母的調查顯示，從父母第一次發現兒童異常到尋求幫助平均延遲時間為1年[21]。英國國家衛生與臨床優化研究所（National Institute for Health and Clinical Excellence，NICE）建議地方應該建立起ASD多機構組織，通過培訓促進對ASD癥狀、體征的早期發現，警惕兒童的發育或行為問題。同時應加強對父母的培訓，使其能早期識別ASD相關表現。DesChamps等[22]研究發現，在正式接受診斷前，兒童與ASD相關行為會使父母產生高水平的壓力。有父母將孩子不尋常的表現歸因于自己照顧不周，到診斷期間有如釋重負的感覺，從未知狀態到確診，反而提示父母該如何求助，如何面對治療，同時知道孩子的問題并不是自己的原因，減少了自責感。但由于ASD平均評估時間長，有些父母在診斷過程中經歷了較大壓力，研究顯示，英國父母從第1次評估到確診平均時間為3.5年[21]。多數父母對診斷過程感到滿意，1項調查研究顯示，66%的父母對診斷過程中醫生的指導感到滿意[21]，醫生的積極態度決定了父母的滿意度水平。在明確ASD的診斷后，父母經歷了擔憂、失望到接受、積極面對的情緒反應，擔心ASD作為一種終身疾病對孩子造成的影響，親人朋友的不理解，同時對康復機構服務感到不滿意，等待治療時間長。但同時診斷給了父母強烈的責任感，他們努力帶給孩子正常的生活，支持孩子獨立，對孩子的未來充滿希望。

3.2 聚焦問題解決機制，提供信息支持 診斷前父母在面對學校社會等外部壓力以及內心壓力后會主動尋求專業幫助，通過書籍、網絡以及朋友等信息來源獲取ASD診斷相關信息。在尋求診斷過程中，面對大量專業術語以及評估，許多父母對于醫生提供的信息理解和吸收存在困難，同時不傾向于接受口頭診斷的表述。Hennel等[23]研究表示，父母需要足夠時間討論理解診斷相關信息，以書面材料形式制定“ASD行動計劃”可以提高父母對ASD診斷的理解和滿意度。在一些情況下，父母不完全接受醫生的評估，認為評估過程是在孩子不熟悉的環境中進行的，沒有看到孩子的全部潛力，會盡力尋找反駁信息。一些父母在尋求診斷過程中會被醫生忽視，或認為孩子并非ASD。因此，應針對父母對ASD知識的了解情況，提供恰當的信息支持，以提高父母對ASD診斷的理解和滿意度。

3.3 提供多渠道支持系統，建立希望 在診斷前有些父母會遭受親友的不理解，甚至被孤立，缺乏情感支持。在診斷期間，與專業醫生溝通是非常重要的，誠實透明是交流的基礎，父母有機會提出自己的困惑，同時醫生應將家庭作為一個整體，關注每名家庭成員的需求與感受。1項針對父母的需求調查顯示[24]，90%的父母表示來自學校和家庭的額外支持以及改善與服務提供者的關系是必要且重要的。在獲得診斷后，一方面擁有ASD的標簽會讓兒童更容易獲取相應的幫助與資源，但另一方面，也存在資源與服務不足、不易獲取，不同城市、地區的資源存在差異的情況[25]。機構與學校的支持有限，無法滿足兒童成長的需要，1項調查結果顯示，近40%的ASD兒童沒有接受到診斷后的支持[21]。許多父母強調了獲取資源時機的重要性，康復治療越早越好。研究表明，為孤獨癥兒童提供及時和個性化的支持，例如對患兒進行個性化干預或引導式教育，改善兒童社交能力，減輕行為問題，可以預防兒童以后生活中的一些挑戰[26-28]，同時也可以顯著提高兒童及照顧者的生活質量[29]。因此，政府應建立完善系統的ASD救助體系，加強對于醫院、康復機構的監管與支持，同時加大對于照顧者的健康教育指導，加快發展特殊機構教育，讓每1名ASD兒童獲得相應的支持。

4 結論

本研究通過匯集性整合的方法對父母接受ASD兒童診斷經歷進行了詮釋，認為父母在診斷前中后經歷了不同的情感體驗，包括正性與負性心理體驗，存在多方面的信息以及支持需求，醫療機構及社會應重視父母的情感狀態，對負性情緒進行干預，同時強化社會支持系統滿足父母的信息以及支持需求，從而提高照護質量。由于本研究只納入了正式發表的中英文文獻，且文章質量均為B級，整合結果可能并不能完全概括父母對ASD兒童診斷的全部看法與經歷，且由于文化政策差異，國外相關研究并不完全適合國內，因此，建議在后續的研究中關注不同文化、地域或者不同家庭成員對于ASD兒童診斷的看法與經歷，同時深入探究正性心理體驗對ASD兒童父母的影響，為構建ASD兒童父母干預策略提供指導。