國外肺母細胞瘤文獻計量和研究熱點分析

田玉旺　許春偉　方　園

作者單位：100700 中國人民解放軍北京軍區總醫院病理科(田玉旺，許春偉)；230051 安徽省立兒童醫院病理科(方　園)

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國外肺母細胞瘤文獻計量和研究熱點分析

田玉旺許春偉方園

作者單位：100700 中國人民解放軍北京軍區總醫院病理科(田玉旺，許春偉)；230051 安徽省立兒童醫院病理科(方園)

【摘要】目的了解當前肺母細胞瘤的研究狀況，為深入開展該病的研究提供參考信息。方法下載Pubmed數據庫中至今發表的有關肺母細胞瘤研究文獻的主題詞，統計主題詞出現的頻次，截取頻次超過15次的主題詞作為高頻主題詞。統計高頻主題詞在同一篇文獻中出現的頻率，形成主題詞共現矩陣，應用SPSS統計軟件對矩陣做聚類分析，得到該主題研究熱點。結果篩選出有關肺母細胞瘤文獻206篇，出現頻次超過15次的主題詞29個，通過對這29個高頻主題詞聚類得到4個研究熱點。結論目前國外對肺母細胞瘤的研究熱點主要集中在病理、手術、診斷、基因等方面。

【關鍵詞】肺母細胞瘤；研究熱點；計量分析

(ThePracticalJournalofCancer,2015,30:0101～0104)

肺母細胞瘤(pulmonary blastoma，PPB)是1種罕見的起源于肺的癌和肉瘤共同組成的腫瘤，發病率占肺部原發惡性腫瘤的0.25%~0.5%[1]。為了解肺母細胞瘤的研究狀況，本文采用文獻計量方法，以為廣大專業人員深入開展肺母細胞瘤的研究提供參考信息。

1資料與方法

1.1資料來源

文獻數據來自于美國國立醫學圖書館開發的pubmed數據庫，數據處理采用Bicomb2.0書目共現分析軟件，聚類分析應用統計軟件SPSS 19.0。

1.2檢索策略

以“Pleuropulmonaryblastoma”為主題詞，檢索Pubmed數據庫中1988年1月1日-2013年11月24日主題詞為肺母細胞瘤的文獻，共計206條，把題錄以.XML格式儲存，檢索策略：應用Bicomb2.0書目共現分析軟件打開206條以.XML格式保存的文件，統計相關詞出現的頻次，再按頻次高低排序；對主要主題詞按照詞頻的一定閾值確定高頻主題詞，建立詞篇矩陣，然后應用SPSS 19.0軟件進行聚類分析。

2結果

2.1年代分布

有關肺母細胞瘤文獻量呈緩慢增長趨勢，其中超過10篇的年份有1999、2000、2001、2003、2006、2007、2008、2009、2010、2011、2012和2013年(表1)。

2.2來源期刊分布

以肺母細胞瘤為主題詞的文獻共發表在112種期刊上，根據布拉德福定律將112種文獻按載文數量分成3個區：核心區、相關區和離散區。以3個區載文量基本相等原則，將載文5篇以上的劃分為核心區，10種期刊共載文72篇，占總文獻量的34.9515%(表2)，這些期刊是有關肺母細胞瘤研究的核心期刊。

表1　1988-2013年肺母細胞瘤文獻年代分布

2.3高產作者分布

共有8位作者以第一作者發表5篇以上有關肺母細胞瘤的文章，他們是該領域的高產作者，也是最活躍的研究者(表3)。

2.4高頻主題詞分布

本研究以出現頻次大于15次的主題詞作為高頻主題詞，共產生29個高頻主題詞(表4)。本文中根據主題詞出現頻次大于15次的29個主題詞作為當前肺母細胞瘤研究熱點的標志，由于這些詞是肺母細胞瘤出現頻次最高的，說明這些詞是目前有關肺母細胞瘤研究的熱點，但是僅僅按照出現頻次由高到低排列不能反映這些詞之間的關系，為此對這些高頻主題詞做進一步的處理：兩兩統計在同一篇論文中出現的次數，如果2個主題詞在眾多的文章中出現的頻次高，說明它們之間的關系密切，這樣就形成了29×29的共詞矩陣，再通過進一步統計處理形成相似矩陣，以此為基礎應用SPSS19.0軟件對這些詞進行聚類分析，由此生成高頻主題詞的共詞聚類樹圖(圖1)，這個圖可以反映這些詞的親疏關系，將這些主題詞組合起來能反映出這些詞所代表的學科和主題的結構，從而獲得肺母細胞瘤的研究熱點[2]。

表2　有關肺母細胞瘤研究的核心期刊表

表3　有關肺母細胞瘤研究的高產作者分布表

2.5聚類結果

高頻主題詞的共詞聚類結果見圖1，數字代表主題詞序號；橫軸的數字代表兩個主題詞之間的距離，如果兩個詞在越短的距離內聚焦一起，說明它們的關系越密切。

3討論

本文通過年代分布分析可知有關肺母細胞瘤的文獻量逐年增加。通過對肺母細胞瘤的文獻數據庫的來源期刊、多產作者、主題詞頻次進行統計分析，確定了以《Pediatric blood&cancer》為主的10種肺母細胞瘤的重要核心期刊，找到了肺母細胞瘤領域以Priest JR為首的8位多產作者；通過確定高頻主題詞，確定了目前肺母細胞瘤的主要研究方向、研究熱點，這些將對研究人員進行研究提供一定幫助和參考。根據聚類樹圖，可以看出當前有關肺母細胞瘤的研究集中在以下4個方面：①病理：肺母細胞瘤本質上為1種腺肉瘤，即上皮良性而間質成分為肉瘤且異質性分化。腫瘤組織呈囊性、實性或兩者兼有，一般與正常肺組織分界清楚。形態學分為三型[3-5]：多囊型(Ⅰ型)、多囊伴實性結節型(Ⅱ型)及實體型(Ⅲ型)。臨床上以Ⅱ型常見。Ⅰ型囊壁內襯成熟的呼吸道上皮，其下可見原始間葉小細胞聚集，圓形或短梭形，似葡萄狀肉瘤生發層。Ⅱ型在Ⅰ型基礎上出現灶性實性區；Ⅲ型則完全由實性區構成。Ⅰ型可向Ⅱ、Ⅲ型轉變，Ⅱ型、Ⅲ型常伴轉移灶，常轉移到肺內和腦組織，罕見部位包括心血管瘤栓形成[6]及宮頸淋巴結轉移[7]。②手術：肺母細胞瘤治療以外科手術切除為主，手術切除方式與肺癌相似，包括楔形切除、肺葉切除和全肺切除術，淋巴結是預后的重要因素，故手術應常規行縱隔、肺門淋巴結清掃[8]。③診斷：肺母細胞瘤臨床表現無特征性，與肺癌類似，常見癥狀包括咳嗽、痰中帶血和胸痛[9]。肺母細胞瘤胸部X線及CT多數表現為界限清楚的圓形或類圓形肺周圍型腫塊，多為單發，本組病例均為單發。由于腫瘤好發于肺周邊部胸膜下，臨床癥狀出現晚，病灶發現時往往較大，直徑一般>5 cm。塊密度大多欠均勻，少見鈣化，部分可見液化壞死和空洞，少數可呈分葉狀或伴肺不張；增強掃描呈明顯強化，少見不典型病例表現為胸腔積液、氣胸或類似于間皮瘤的胸膜增厚[10]。④基因：肺母細胞瘤核異常表現為8號染色體擴增，并提示可能有隱匿的p53突變[11]。最近有研究發現，所有具有家族史的肺母細胞瘤的兒童都攜帶了1個變異的DICER1基因，他們所有細胞都存在1個正常DICER1基因和1個異常DICER1基因[12]。

表4　有關肺母細胞瘤研究的高頻主題詞分布表

綜上所述，本文為把握肺母細胞瘤的研究現狀和發展趨勢奠定基礎，對相關科學研究有一定幫助。

圖1　肺母細胞瘤高頻主題詞的共詞聚類樹狀圖

參考文獻

[1]Francis D，Jacobsen M.Pulmonary blastoma〔J〕.Curr Top Pathol，1983，73：265-294.

[2]張晗，崔雷.運用共詞聚類分析法研究生物信息學的學科熱點〔J〕.醫學情報工作，2004，25(5)：327-330.

[3]Tsiatis AC，Norris-Kirby A，Rich RG，et al.Comparison of sanger sequencing，pyrosequencing，and melting curve analysis for the detection of KRAS mutations：diagnostic and clinical implications〔J〕.J Mol Diagn，2010，12(4)：425-432.

[4]Demir HA，Yalcin B，Ciftci AO，et al.Primary pleuropulmonary neoplasms in childhood：fourteen cases from a single center〔J〕.Asian Pac J Cancer Prev，2011，12(2)：543-547.

[5]Corapcioglu F，Liman T，Aksu G，et al.A case report with type II pleuropulmonary blastoma：successful treatment with surgery and chemotherapy〔J〕.Turk J Pediatr，2009，51(1)：78-81.

[6]Priest JR，Andic D，Arbuckle S，et al.Great vessel/cardiac extension and tumor embolism in pleuropulmonary blastoma：a report from the international pleuropulmonary blastoma registry〔J〕.Pediatr Blood Cancer，2011，56(4)：604-609.

[7]Choudhury M，Gupta SK，Jain M，et al.Pleuropulmonary blastoma with cervical lymph node metastasis at presentation〔J〕.Indian Pediatr，2011，48(2)：146-147.

[8]Hill DA，Jarzembowski JA，Priest JR，et al.Type I pleuropulmonary blastoma：pathology and biology study of 51 cases from the international pleuropulmonary blastoma registry〔J〕.Am J Surg Pathol，2008，32(2)：282-295.

[9]Iwata T，Nishiyama N，Inoue K，et al.Biphasic pulmonary blastoma：report of a case〔J〕.Ann Thorac Cardiovasc Surg，2007，13(1)：40-43.

[10]Mammas IN，Koutsaftiki C，Tapaki-Papadopoulou G，et al.Pneumothorax in a child with pulmonary blastoma〔J〕.J Pediatr，2011，159(1)：162.

[11]Vargas SO，Korpershoek E，Kozakewich HP，et al.Cytogenetic and p53 profiles in congenital cystic adenomatoid malformation：insights into its relationship with pleuropulmonary blastoma〔J〕.Pediatr Dev Pathol，2006，9(3)：190-195.

[12]Hill DA，Ivanovich J，Priest JR，et al.DICER1 mutations in familial pleuropulmonary blastoma〔J〕.Science，2009，325(5943)：965.

(編輯：吳小紅)

Analysis of Bibliometric and Hotspots of Foreign Literature on Pulmonary Blastoma

TIANYuwang，XUChunwei，FANGYuan.GeneralMilitaryHospitalofBeijingPLA，Beijing，100700

【Abstract】ObjectiveTo study the current research status of literature on pulmonary blastoma，and provide reference information.MethodsKeyword of research literature on pulmonary blastoma published so far in the pubmed were downloaded，frequency of keyword was studied，keyword with interception of time greater than 15 times was a high frequency keywords.Frequency of the keywords in the same article were analyzed，keywords co-occurrence matrix were formed and analyzed by SPSS statistical software for clustering analysis，the theme research topic was obtained.Results206 pulmonary blastoma documents were filtered out，29 keywords occurred more than 15 times，4 research topics were obtained through 29 high frequency keywords.ConclusionCurrent area of research in pulmonary blastoma from abroad are mainly concentrated in pathology，surgery，diagnosis and gene.

【Key words】Pulmonary blastoma；Hotspots；Bibliometric

(收稿日期2014-03-25修回日期 2014-04-18)

中圖分類號：R734.2

文獻標識碼：A

文章編號：1001-5930(2015)01-0101-04

DOI：10.3969/j.issn.1001-5930.2015.01.030

通訊作者：田玉旺