開放性滑膜切除或全髖關(guān)節(jié)置換治療髖關(guān)節(jié)色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎的臨床療效

賴啟忠 林天燁 楊鵬 熊冰朗 鄒啟昭 蔡開沈 張慶文

1廣州中醫(yī)藥大學(xué)第一臨床醫(yī)學(xué)院（廣州510405）；2廣州中醫(yī)藥大學(xué)第一附屬醫(yī)院關(guān)節(jié)骨科（廣州510405）

色素沉著絨毛結(jié)節(jié)性滑膜炎（pigmented villon?odular synovitis，PVNS）是一種少見的滑膜、滑膜囊和腱鞘的良性增生性疾病，以滑膜絨毛結(jié)節(jié)狀增生及大量含鐵血黃素沉積為特征［1］。病變組織具有侵蝕性［2］，根據(jù)其形態(tài)分為局限型和彌漫型，其發(fā)病機(jī)制尚未明確，存在炎癥、腫瘤、創(chuàng)傷、遺傳等多種學(xué)說［3-4］。本病在人群中年發(fā)生率約為百萬分之1.8，發(fā)病年齡多為20～40歲，主要侵犯人體大關(guān)節(jié)，依次是膝關(guān)節(jié)（75%）、髖關(guān)節(jié)（15%）、踝關(guān)節(jié)、肩關(guān)節(jié)和肘關(guān)節(jié)等［5］。外科手術(shù)是治療PVNS 常見的方法［6］，包括滑膜切除術(shù)（開放性或關(guān)節(jié)鏡手術(shù)）、關(guān)節(jié)置換術(shù)等，前者主要用于局限型病變或彌漫型早期，此時(shí)關(guān)節(jié)破壞不嚴(yán)重，后者用于晚期關(guān)節(jié)破壞嚴(yán)重患者，但均存在術(shù)后復(fù)發(fā)的風(fēng)險(xiǎn)［7］。有文獻(xiàn)［8］對(duì)2005年1月至2014年2月期間4 家醫(yī)院經(jīng)確診為PVNS 患者的電子病歷進(jìn)行分析后，發(fā)現(xiàn)開放性手術(shù)復(fù)發(fā)率為20.93%；關(guān)節(jié)置換的復(fù)發(fā)率較低，并且可以得到良好的關(guān)節(jié)功能［9］，但是要考慮患者年齡、術(shù)后并發(fā)癥等諸多因素。

髖關(guān)節(jié)PVNS 少見，目前對(duì)髖關(guān)節(jié)PVNS 的治療方法沒有明確共識(shí)［10］。對(duì)于彌漫型髖PVNS，早期病變時(shí)一些研究推薦開放性滑膜切除［11-13］，而晚期病變?nèi)y關(guān)節(jié)置換術(shù)（total hip arthroplasty，THA）治療效果良好［14-15］。報(bào)道髖關(guān)節(jié)PVNS 經(jīng)這兩種方法治療后，關(guān)節(jié)功能改善、復(fù)發(fā)情況等的文獻(xiàn)較少。本文回顧分析2012年5月至2019年8月我院收治的32 例彌漫型髖關(guān)節(jié)PVNS 患者的臨床數(shù)據(jù)，討論開放性滑膜切除與全髖關(guān)節(jié)置換治療髖關(guān)節(jié)PVNS 方法與臨床療效，為臨床上治療髖關(guān)節(jié)PVNS 提供經(jīng)驗(yàn)。

1 資料與方法

1.1 臨床資料共納入2012年5月至2019年8月的32 例患者，均行組織標(biāo)本病理檢查，診斷為髖關(guān)節(jié)PVNS，均為彌漫型病變。納入標(biāo)準(zhǔn)：（1）診斷符合髖關(guān)節(jié)PVNS 患者［10］；（2）行開放性滑膜切除術(shù)或滑膜切除聯(lián)合全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)治療的患者；（3）至少隨訪12 個(gè)月。排除標(biāo)準(zhǔn)：（1）合并股骨頭壞死、類風(fēng)濕性關(guān)節(jié)、髖關(guān)節(jié)結(jié)核等；（2）合并心、肺、肝、腎器官功能嚴(yán)重疾患，影響術(shù)后康復(fù)者；（3）隨訪資料不完整者等。其中，男12 例，女20例；均為單髖發(fā)病，左髖21 例，右髖11 例。平均年齡（29.3 ± 5.9）歲；病程0.5～204 個(gè)月。32 例髖關(guān)節(jié)PVNS 患者中20 例行開放性滑膜切除術(shù)（切開組），12 例行滑膜切除聯(lián)合全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)（置換組），兩組臨床資料比較見表1。本研究已通過我院倫理委員會(huì)審查。

表1 患者特征Tab.1 Characteristics of the patients ±s

年齡（歲）性別［例（%）］男女部位［例（%）］左髖右髖病程（個(gè)月）隨訪（個(gè)月）切開組（n=20）27.9±5.4 8（66.7）12（60.0）12（57.1）8（72.7）13.5±25.8 51.0±59.3置換組（n=12）31.6±6.2 4（33.3）8（40.0）9（42.9）3（27.3）21.0±40.0 32.5±30.3

1.2 方法滑膜切除：腰硬聯(lián)合麻醉（或全麻）下，側(cè)臥位（或仰臥位），取后外側(cè)（或前側(cè)入路）約15 cm，逐層切開皮膚、皮下組織、筋膜、分離肌肉（肌群），顯露關(guān)節(jié)囊，切開前方關(guān)節(jié)囊，顯露股骨頭，牽引下內(nèi)旋內(nèi)收髖關(guān)節(jié)脫出股骨頭，以徹底廣泛地清除髖關(guān)節(jié)關(guān)節(jié)囊前后內(nèi)外及關(guān)節(jié)內(nèi)病變滑膜組織，包括股骨頭、頸、髖臼囊變區(qū)內(nèi)之滑膜，取髖關(guān)節(jié)滑膜組織送病理檢查。若股骨頭、髖臼缺損骨質(zhì)較多，清除滑膜后予植自體骨或異體骨。復(fù)位髖關(guān)節(jié)，生理鹽水沖洗關(guān)節(jié)腔，如有需要?jiǎng)t放置引流管，縫合切口。

滑膜切除聯(lián)合全髖關(guān)節(jié)置換：腰硬聯(lián)合麻醉（或全麻）下，側(cè)臥位，取后外側(cè)入路約15 cm，逐層切開皮膚、皮下、筋膜，分離肌肉（肌群），顯露關(guān)節(jié)囊，切開關(guān)節(jié)囊，顯露股骨頭，脫出股骨頭，于股骨小轉(zhuǎn)子上1 cm 處截?cái)喙晒穷i，取出股骨頭（頸），顯露髖臼，徹底切除髖臼內(nèi)、髖臼周圍及股骨頸周圍增生病灶滑膜組織，彌漫型病例根據(jù)術(shù)前影像學(xué)提示可擴(kuò)大清除范圍，髖臼側(cè)的囊性變結(jié)構(gòu)用刮勺刮除，取髖關(guān)節(jié)滑膜組織送病理檢查，生理鹽水沖洗關(guān)節(jié)腔，后行人工髖關(guān)節(jié)置換術(shù)，如有需要?jiǎng)t放置引流管，縫合切口。兩組術(shù)中均行滑膜組織活檢，病理為PVNS；術(shù)后指導(dǎo)患者盡早行股四頭肌、足背伸等功能鍛煉，若放置外流管則24 h 后拔除引流管。

1.3 術(shù)后隨訪指導(dǎo)出院后功能鍛煉，分別于術(shù)后第1、3、6、12 個(gè)月門診復(fù)診，以后每1年門診復(fù)診。術(shù)后1 個(gè)月復(fù)查血液分析、C?反應(yīng)蛋白、血沉、降鈣素原等；每次門診復(fù)診時(shí)均行髖關(guān)節(jié)X 線攝片，必要時(shí)行CT 或磁共振檢查。

1.4 觀察指標(biāo)髖關(guān)節(jié)功能評(píng)價(jià)：治療前后采用Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分評(píng)估患者髖關(guān)節(jié)功能，觀察兩組內(nèi)治療前后髖關(guān)節(jié)功能變化情況，比較兩組間改善程度。以Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分評(píng)價(jià)臨床療效，Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分總分為100 分，≥90 分為優(yōu)，80～89 分為良，70～79 分為可，≤70 分為差。

1.5 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法采用SPSS 19.0 軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析，計(jì)數(shù)資料以例（%）表示，采用χ2檢驗(yàn)或Fisher 確切概率檢驗(yàn)；計(jì)量資料若服從正態(tài)分布，以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差表示，否則以M（P25，P75）表示；若均服從正態(tài)分布，則采用t檢驗(yàn)，否則采用秩和檢驗(yàn)。P＜0.05 為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 隨訪情況32 例患者均得到隨訪，平均隨訪時(shí)間（3.9±2.3）年。

2.2 觀察指標(biāo)結(jié)果

2.2.1 Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分32 例患者Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分術(shù)前與術(shù)后1年比較，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）；切開組術(shù)前與術(shù)后1年比較，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）；置換組術(shù)前與術(shù)后1年比較，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。兩組間評(píng)分改善差值為（28.9 ± 3.6）分和（35.6 ± 4.3）分，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。見表2。

表2 患者隨訪結(jié)果Tab.2 Follow?up results for the patients

2.2.2 總體療效以Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分評(píng)價(jià)臨床療效時(shí)，所有患者術(shù)前Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分均≤70 分（差），經(jīng)治療后1年，切開組1 例為優(yōu)，19 例為良；置換組7 例為優(yōu)，5 例為良，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＜0.05）。

2.2.3 術(shù)后并發(fā)癥隨訪期間，2 例出現(xiàn)復(fù)發(fā)，其中1 例術(shù)后7 個(gè)月復(fù)發(fā)，再次行開放性滑膜切除術(shù)，1 例術(shù)后49 個(gè)月復(fù)發(fā)，骨質(zhì)破壞嚴(yán)重，繼發(fā)嚴(yán)重的髖關(guān)節(jié)病變，最終行全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)；1 例出現(xiàn)髖關(guān)節(jié)半脫位現(xiàn)象，均為切開組。兩組間復(fù)發(fā)及脫位差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05）。置換組中未發(fā)現(xiàn)假體周圍感染、假體松動(dòng)及翻修等情況。

2.3 典型病例患者男，42 歲，因“左髖部無明顯誘因疼痛1年余”入院，根據(jù)相關(guān)檢查考慮髖關(guān)節(jié)PVNS 可能，行全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)治療，術(shù)中病理診斷為髖關(guān)節(jié)PVNS。THA 術(shù)前該患者Harris 髖關(guān)節(jié)評(píng)分為54.0分。術(shù)后隨訪，其Harris髖關(guān)節(jié)評(píng)分，3 個(gè)月時(shí)為82.6 分，1年時(shí)為89.6 分；未出現(xiàn)假體周圍感染、假體松動(dòng)及翻修等情況。該患者術(shù)前髖關(guān)節(jié)X 線、CT 及磁共振檢查、術(shù)中病理、術(shù)后3 個(gè)月及1年X 線片見圖1A?F。

圖1 典型病例Fig.1 One typical case in this study

3 討論

髖關(guān)節(jié)PVNS 少見，治療方法有外科手術(shù)、放射治療及藥物治療等。外科手術(shù)是目前最常見的方法，其主要目的是徹底切除病變組織，減輕滑膜病變所致的疼痛、恢復(fù)關(guān)節(jié)功能和防止髖關(guān)節(jié)病變進(jìn)展。因其病變組織具有侵襲性，可破壞骨質(zhì)，所以早期診斷和手術(shù)干預(yù)非常重要，既可減輕癥狀，又可避免關(guān)節(jié)進(jìn)一步破壞而受益。外科手術(shù)方式有開放性滑膜切除術(shù)、關(guān)節(jié)鏡下滑膜切除術(shù)及關(guān)節(jié)置換術(shù)等，然而，應(yīng)采用何種手術(shù)方式，沒有明確共識(shí)［10，16］。

開放性滑膜切除術(shù)用于治療PVNS，可以緩解疼痛、改善關(guān)節(jié)活動(dòng)受限等癥狀，但是存在較高的復(fù)發(fā)率，尤其是彌漫型［17］。復(fù)發(fā)后需要再次手術(shù)，這對(duì)骨關(guān)節(jié)及其周圍的軟組織都是損害，可能加速繼發(fā)性骨關(guān)節(jié)炎的進(jìn)展。文獻(xiàn)報(bào)道［18］滑膜切除似乎也不能防止繼發(fā)性骨關(guān)節(jié)炎的發(fā)展。本研究20 例滑膜切除患者，疼痛癥狀緩解，關(guān)節(jié)功能得到明顯改善。但在隨訪中，2 例出現(xiàn)復(fù)發(fā)，其中1 例術(shù)后7 個(gè)月復(fù)發(fā)，再次行開放性滑膜切除術(shù)；1 例術(shù)后49 個(gè)月復(fù)發(fā)，在這個(gè)過程中，病變滑膜侵蝕骨質(zhì)，骨質(zhì)破壞越來越嚴(yán)重，繼發(fā)嚴(yán)重的髖骨關(guān)節(jié)炎，最終行全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)。滑膜切除術(shù)治療PVNS 時(shí)，有報(bào)道其聯(lián)合放射治療獲得的效果較單純手術(shù)好，滑膜切除后輔助放射治療可以降低PVNS 復(fù)發(fā)率［19-22］。GRIFFIN 等［23］報(bào)道對(duì)于病變廣泛或多次復(fù)發(fā)的患者，當(dāng)單純手術(shù)會(huì)出現(xiàn)較大的殘留時(shí)，可術(shù)后聯(lián)合放射治療控制復(fù)發(fā)。放射治療通常作為滑膜切除后的輔助治療，一般不單獨(dú)使用。但是，MCKEOWN 等［24］認(rèn)為聯(lián)合放療可能誘使復(fù)發(fā)或進(jìn)展，特別是在年輕患者中，故應(yīng)平衡風(fēng)險(xiǎn)與收益的關(guān)系。本研究中，患者均未行放射治療。

關(guān)節(jié)置換術(shù)用于治療PVNS，可有效改善臨床癥狀及防止復(fù)發(fā)［25-27］，術(shù)后關(guān)節(jié)功能恢復(fù)明顯，可勝任日常活動(dòng)。但是，關(guān)節(jié)置換術(shù)一般不是最先的選擇，患者病變程度及年齡等是重要的考慮因素。PVNS 多發(fā)年齡在20～40 歲，這個(gè)年齡段患者運(yùn)動(dòng)活躍，對(duì)運(yùn)動(dòng)的要求較高，而關(guān)節(jié)置換術(shù)后，對(duì)劇烈的運(yùn)動(dòng)是有一定限制的，而且后續(xù)存在感染、假體松動(dòng)及翻修等風(fēng)險(xiǎn)［25-26，28］，并存在心理負(fù)擔(dān)、經(jīng)濟(jì)壓力等社會(huì)因素，所以考慮關(guān)節(jié)置換時(shí)應(yīng)謹(jǐn)慎，把后續(xù)風(fēng)險(xiǎn)降至最低。對(duì)年齡大、疾病進(jìn)展快、骨質(zhì)破壞嚴(yán)重、關(guān)節(jié)間隙狹窄明顯、髖關(guān)節(jié)功能嚴(yán)重受限且運(yùn)動(dòng)要求不高患者，可考慮行全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)。XU 等［29］發(fā)現(xiàn)髖關(guān)節(jié)PVNS 患者行全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)治療時(shí)，術(shù)后關(guān)節(jié)功能恢復(fù)、并發(fā)癥出現(xiàn)的概率、假體存活率與非PVNS 患者的相似。然而，在全膝關(guān)節(jié)置換術(shù)治療膝PVNS 時(shí)，CASP 等［30］和LIN 等［31］發(fā)現(xiàn)在關(guān)節(jié)功能恢復(fù)、復(fù)發(fā)、假體松動(dòng)、翻修、假體生存率等方面，PVNS 組與骨關(guān)節(jié)炎（OA）組不存在顯著差異，但在術(shù)后感染、肌肉僵硬中，PVNS 組明顯高于OA 組。這可能與PVNS 患者手術(shù)過程中需要徹底切除病變滑膜，手術(shù)更為復(fù)雜或者PVNS 患者已經(jīng)進(jìn)行過多次手術(shù)（如早期行病變滑膜切除術(shù)）等有關(guān)。所以，PVNS 者行全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)治療術(shù)后并發(fā)癥，與非PVNS 者相似，但在術(shù)后感染和肌肉僵硬方面可能表現(xiàn)較差。開放性滑膜切除或全髖關(guān)節(jié)置換治療髖關(guān)節(jié)PVNS 均可減輕癥狀，改善關(guān)節(jié)功能。

外科手術(shù)是目前最主要的治療方法，但存在復(fù)發(fā)、再次手術(shù)及術(shù)后并發(fā)癥等問題，這些對(duì)患者產(chǎn)生了很大的心理及經(jīng)濟(jì)負(fù)擔(dān)。值得注意的是，GELDERBLOM 等［32］和BRAHMI 等［33］報(bào)道酪氨酸激酶抑制劑治療對(duì)不能手術(shù)的進(jìn)行性彌漫型PVNS 有效，可縮小其病灶大小，緩解癥狀和改善關(guān)節(jié)功能。

綜上所述，外科手術(shù)是治療髖關(guān)節(jié)PVNS 的主要方式，治療的關(guān)鍵是徹底切除病變組織。開放性滑膜切除術(shù)和滑膜切除聯(lián)合全髖關(guān)節(jié)置換術(shù)均可改善髖關(guān)節(jié)PVNS 患者的關(guān)節(jié)功能，后者改善程度可能好于前者，前者有復(fù)發(fā)的可能。但是兩種手術(shù)分別有著嚴(yán)格的適應(yīng)證，需要結(jié)合病變位置、嚴(yán)重程度、患者意愿及術(shù)者經(jīng)驗(yàn)等綜合考慮。

本研究是一項(xiàng)回顧性研究，證據(jù)級(jí)別較低；髖關(guān)節(jié)PVNS 少見，故樣本量較小；隨訪時(shí)間只有（3.9 ± 2.3）年，難以評(píng)估長期療效；觀察指標(biāo)較少等。未來需要增加樣本量并進(jìn)行長時(shí)間的隨訪，以提供更加可靠的臨床證據(jù)。