髂外動脈-回腸輸出道瘺1例報告并文獻復習

夏 維，劉佛林，鄒曉峰，伍耿青，袁源湖，廖云峰，吳玉婷，何志華， 鐘子芳， 徐江廣， 賴世昌

(贛南醫學院第一附屬醫院泌尿外科，江西贛州 341000)

髂外動脈-回腸輸出道瘺為髂外動脈與尿流改道后的回腸輸出道形成的內瘺，臨床十分罕見，國內外文獻多以單個病例報告為主，最早于1971年由BEAUGIE[1]首次報告，目前暫無單中心經驗報道。髂外動脈-回腸輸出道瘺起病兇險，多表現為大量肉眼血尿，常合并失血性休克。髂外動脈-回腸輸出道瘺的常見治療方法包括開放手術和血管腔內微創手術，但開放手術難度高、風險大，治療相當棘手。贛南醫學院第一附屬醫院于2019年11月收治1例右髂外動脈-回腸輸出道瘺患者，采用覆膜支架管動脈瘤腔內隔絕術治療，治療效果良好，現總結報告如下。

1 病例資料

患者女性，67歲，因間歇性無痛性肉眼血尿1年余入院。計算機斷層掃描(computed tomography，CT)檢查發現膀胱多發占位，膀胱鏡活檢病理診斷為膀胱浸潤性尿路上皮癌，低分化。臨床分期T2N0M0。既往全身多發動脈粥樣硬化，無高血壓、血管畸形等相關病史。2019年9月行機器人輔助腹腔鏡下根治性膀胱切除+擴大淋巴結清掃+Bricker回腸膀胱術，術中發生右側髂外動脈起始部損傷，即刻請血管外科醫生行右髂外動脈原位修補術。術后恢復順利，痊愈出院。2019年11月1日患者因回腸輸出道內出現大量血尿，伴右腰痛再次入院。查體：血壓108/70 mmHg，脈搏90 次/min，右上腹輕壓痛，右腎區叩痛。面部及四肢皮膚蒼白、皮溫稍低。CT示：右腎盂內低回聲，考慮血塊，右髂總動脈下段及髂內外動脈分支區域軟組織影，與回腸輸出道關系密切。予以抗炎、止血等對癥治療，血尿癥狀有所減輕。但3 d后回腸輸出道內再次出現大量鮮紅色肉眼血尿，可凝固，約1 500 mL，伴失血性休克表現：血壓72/40 mmHg，脈搏120次/min，四肢皮溫稍冷。

急診在局部麻醉下行腹部血管數字減影血管造影(digital subtraction angiography，DSA)檢查，發現右側髂外動脈起始部假性動脈瘤形成(圖1A)，瘤體與回腸輸出道相通，確診為右髂外動脈-回腸輸出道瘺。行右髂內動脈主干彈簧圈栓塞+覆膜支架管右髂外動脈瘤腔內隔絕術。腔內治療后，DSA示：髂外動脈假性動脈瘤消失，右髂外動脈及支架內管腔通暢，流速可，未見明顯造影劑外滲(圖1B)。術后血尿消失，隨訪3個月，未見血尿復發，血管彩超檢查：右下肢動脈、靜脈未見明顯異常。

A:髂外動脈起始部假性動脈瘤形成；B:髂外動脈假性動脈瘤消失。

2 討 論

髂動脈與泌尿收集系統之間形成內瘺的情況少見，多為動脈輸尿管瘺(arterioureteral flstula，AUF)[2-3]，其中髂外動脈與回腸輸出道形成內瘺，臨床極為罕見。但其與AUF在疾病的發生發展中具有相同的過程[3]，主要表現為間歇性的大量肉眼血尿，傳統影像學檢查很難明確診斷，臨床表現往往亦缺乏特異性。

髂動脈-回腸輸出道瘺的危險因素包括：血管病變、盆腔手術、腹腔或盆腔放射治療、尿路改道手術等。根治性膀胱切除+Bricker回腸膀胱術后出現髂動脈-回腸輸出道瘺的可能原因有：①回腸輸出道或輸尿管-回腸吻合口直接置于髂動脈前方，易形成瘢痕粘連[4]，髂動脈持續搏動對回腸輸出道或輸尿管持續侵蝕致局部壞死，瘺道形成[5]；②盆腔局部感染，由于輸尿管-回腸吻合術中少量漏尿導致慢性尿源性炎癥，造成局部粘連、瘢痕組織增生及纖維化，回腸輸出道逐漸變得固定和僵硬[1,6-7]；③膀胱癌根治術中行盆腔淋巴結清掃，髂動脈血管鞘被完全剝離清除，髂動脈管壁變得較脆弱[1]；④放射治療使照射區組織微循環發生改變，形成瘢痕和纖維化，削弱了髂動脈及回腸輸出道組織結構[1]；⑤血管吻合術后吻合口處易受血流動力學破壞而導致假性動脈瘤形成[8]，最終破潰侵入收集系統[2]。

本例患者發生髂動脈與泌尿收集系統之間形成內瘺的風險因素包括：膀胱腫瘤根治手術、尿流改道手術、血管損傷修復手術、髂動脈粥樣硬化等。患者膀胱癌根治術中行擴大盆腔淋巴結清掃，打開髂動脈血管鞘，由于器械過度牽拉、頻繁鉗夾等操作損傷髂外動脈，行右髂外動脈原位修補后，吻合口處血管結構受到血流動力學破壞，動脈破損后于吻合口周圍形成血腫，因動脈持續受到沖擊，使血管破口與血腫相通形成搏動性血腫，即假性動脈瘤形成。由于動脈側壁壓力，血腫逐漸增大，并與回腸輸出道粘連，因血腫壓迫及炎癥致回腸輸出道管壁發生壞死、穿孔，最終形成髂動脈-回腸輸出道瘺，從而出現大量血尿。

髂動脈-回腸輸出道瘺的臨床表現與AUF相似，主要表現為大量血尿，常出現低血壓，甚至失血性休克危及生命[9]。在一項139例AUF病例系統性回顧研究中，最初表現均為血尿(鏡下或肉眼)，其中103例(74%)血尿是唯一癥狀，24例(17%)伴有腰痛或腹痛，10例(7%)有感染癥狀，2例(1%)在最初伴有尿潴留[4]。血尿可從簡單的間歇性少量血尿發展到巨大的災難性出血[2]，且血尿發作的次數、持續時間和強度變化差異較大[9]。暫時性閉合血栓的形成是導致AUF患者出現這種血尿變化的主要原因，它在瘺口處起到瓣膜作用，患者早期可能出現周期性或慢性少量血尿，進而發展為急性大量血尿[5]。BEAUGIE[1]首次報告髂動脈-回腸輸出道瘺在大出血之前曾出現“警告性出血”，而后發展到巨大的災難性出血。回顧本例患者入院前也曾出現“警告性出血”，予以抗炎、止血等對癥支持治療后患者回腸輸出道出血有所減輕，但3 d后出現“災難性出血”，伴有失血性休克。分析原因為：“警告性出血”形成血栓關閉瘺口使出血暫時停止，同時血塊堵塞回腸輸出道及輸尿管，繼而出現右側腰痛，但髂動脈持續搏動沖擊最終使血栓脫落，瘺口再次開放發生髂動脈-回腸輸出道災難性出血。

臨床上診斷髂動脈-回腸輸出道瘺相對困難，暫時性閉合血栓造成血尿呈間斷性，往往不能及時診斷。常規放射學檢查，如靜脈尿路造影、主動脈造影、非選擇性髂動脈造影等無法顯示是否存在瘺口[10]。CT血管造影(CT angiography，CTA)、DSA已成為診斷金標準。CTA可明確顯示假性動脈瘤的位置、大小、近遠端動脈以及側支循環狀況，有助于確定瘺口的位置[11]。DSA可以顯示造影劑從血液循環系統外滲到泌尿系統，從而確診[4,11-12]。由于血栓封閉瘺口使出血暫時停止，導致診斷困難，因此有學者提倡將激發性血管造影作為首選檢查[13]，即通過插入或移位輸尿管支架、動脈導管或直接插管而激發活動性出血。本例患者入院3 d后再發生回腸輸出道內大量肉眼血尿，全腹部CT平掃檢查示：右髂總動脈下段及髂內外動脈分支區域軟組織不均質密度灶包塊，與回腸輸出道關系密切。結合患者臨床表現，我們高度懷疑髂動脈-回腸輸出道瘺形成，急診在局部麻醉下行DSA檢查示：右側髂外動脈起始部假性動脈瘤形成，瘤體與回腸輸出道相通，證實為右髂外動脈-回腸輸出道瘺。

髂動脈-回腸輸出道瘺的治療方式包括開放手術及血管腔內微創手術。開放手術創傷大、出血多且恢復慢，同時大部分患者有腹部手術史，二次開放手術治療難度較大而逐漸被摒棄[14]。腔內治療技術因其速度快、操作簡單、侵入性小而作為首選[4,13,15]。KERNS等[16]最早報道了自體移植靜脈覆蓋血管支架植入術治療AUF，隨后陸續有應用血管內支架成功治療AUF的報道[17]。目前隨著腔內治療技術的發展及材料工藝的改進，血管腔內手術得到了廣泛應用。覆膜支架管可迅速隔絕假性動脈瘤的破口，并重建動脈血管腔，且能保持遠端血管血流通暢[18]，是較為理想的治療方式。本例患者高齡，合并動脈粥樣硬化且發生在膀胱癌根治及尿流改道手術后，右側髂外動脈假性動脈瘤位置較深、瘤體和破口較大，壓迫治療難以顯效，而急診開放手術難度大，麻醉及術中、術后并發癥發生風險極高，故選擇血管腔內技術進行治療。術中將覆膜支架管封堵并隔離動脈干破損處，不僅有效封閉了假性動脈瘤瘤口，同時保證了血流暢通，不會對鄰近組織產生壓迫癥狀，患者不需進行全身麻醉，術中出血較少，將假性動脈瘤瘤內血流快速阻斷，出血得到明顯改善，最終患者獲得良好的轉歸。

血管腔內行單純覆膜支架隔絕累及髂內動脈的髂動脈段假性動脈瘤，可能存在髂內動脈血流逆灌注造成中遠期內漏的發生，為預防內漏發生，在隔絕動脈瘤之前需采用彈簧圈栓塞髂內動脈[19-20]。本例患者瘺口位于右側自髂總動脈分叉處，單純覆膜支架能隔絕髂外動脈瘤，但存在髂內動脈血流逆灌注，造成中遠期內漏發生的可能。故在隔絕動脈瘤之前采用彈簧圈栓塞髂內動脈，而后行右髂外動脈覆膜支架管植入，將動脈瘤于血管腔內隔絕，腔內治療后行DSA示：右髂外動脈假性動脈瘤消失，右髂外動脈及支架管管腔通暢，流速可，右髂外動脈破口消失，未見明顯造影劑外滲。術后隨訪3個月未見血尿復發及支架感染、扭曲、斷裂或支架內血栓等并發癥發生，治療效果良好，但遠期療效仍需進一步密切隨訪觀察。

綜上所述，髂動脈-回腸輸出道瘺臨床實為罕見，以大量肉眼血尿、低血壓、失血性休克為特點，DSA是重要的診斷方法，血管內覆膜支架管植入術是治療髂動脈-回腸輸出道瘺的一種安全、有效的方法。