脊髓電刺激治療趾外傷后復雜區域疼痛綜合征Ⅱ型一例報告

劉芳 路桂軍 王超 魏芳遠 牛杰杰 鐘長峰

作者單位：1. 清華大學附屬北京清華長庚醫院疼痛科，清華大學臨床醫學院，北京102208；2. 首都醫科大學附屬北京同仁醫院足踝外科，北京100730

復雜區域性疼痛綜合征（complex regional pain syndrome，CRPS）常發生在骨折和外科手術后，是骨科臨床常見的并發癥，一旦發生，處理較困難。該病是以肢體疼痛為主要癥狀，繼發于組織損傷之后，關節、骨骼、皮膚和肌肉等組織均可涉及，且與血管運動因素有關的綜合征。

國際疼痛研究學會（International Association for the Study Pain，IASP）于2005 年發布的Budapest 診斷標準［1］中陳述，CRPS的臨床表現主要有以下幾個方面：①持續性疼痛的程度與刺激的強度不成比例，且疼痛范圍不屬于單神經支配區；②出現痛覺過敏、痛覺超敏和觸誘發痛等感覺異常；③有血管舒縮異常的表現，比如雙側肢體皮膚顏色和溫度不一致，在CRPS 急性期可出現皮膚發紅、皮溫升高的表現，而在慢性期可出現皮膚青紫、皮溫降低；④排汗異常或肢體腫脹［2］；⑤可有毛發稀疏、指甲脆弱、皮膚變薄等營養不良的表現；⑥出現肌肉無力、運動幅度減低和肌張力障礙等運動障礙。CRPS 發病率在不同研究中有較大差異，一項荷蘭的研究顯示其發病率為每年26.2/10 萬人。多發生于上肢，下肢的發病率低，來源于足部外傷的病例鮮有報道。2020 年7月，我們收治了一例趾外傷后發生CRPS的病人，經脊髓電刺激治療恢復良好，現報告如下。

臨 床 資 料

一、病史

二、查體

三、檢查

四、診斷

五、治療

六、結果

討 論

CRPS是一組以慢性區域性自發性疼痛為主要表現的綜合征，其特點是進行性加重且疼痛程度與誘發因素的發生時間不符，與誘發因素的嚴重程度不成比例，疼痛區域也與神經支配的皮節區不符。CRPS 有兩種臨床類型：第一型（CRPS Ⅰ）為反射性交感性肌萎縮（reflex sympathetic dystrophy，RSD）；第二型（CRPS Ⅱ）為灼性神經痛［4-5］，常有明確的神經損傷。神經傳導速度檢查或肌電圖可以明確診斷神經損傷和神經定位，是鑒別兩者的有效檢查。本例病人的癥狀特點：自發痛、燒灼感，痛覺過敏，疼痛區域較損傷區域（趾）明顯擴大；左下肢毛細血管擴張、溫度降低；左下肢排汗異常；左下肢運動功能下降、肌力減低；左足骨密度減低。病人有明確的趾神經損傷病史，且肌電圖顯示 趾重度感覺減退，符合CRPS Ⅱ型診斷。

圖1 病人，男，20歲 a：術前左足與右足對比，有明顯的毛細血管擴張；b、c：左足（b）與右足（c）側位X線片比較，可見左側跟骨距骨骨密度較對側減低；d：術畢胸部正位X線片示雙根電極，上端位于T9椎體下緣，下端位于T11錐體；e：術后1周，雙足皮膚顏色一致，無明顯毛細血管擴張

表1 治療前后的檢查結果比較

CRPS 的發病機制尚不十分明確，目前認為有多種機制參與。這些機制包括神經源性炎癥參與的中樞及外周敏化，氧化應激反應和自身抗體形成，中樞神經形態功能改變，遺傳和精神心理因素等［6-8］。無論CRPSⅠ還是CRPS Ⅱ，神經源性炎癥反應都是CRPS最先觸發的機制，且貫穿CRPS的整個發病過程。機體在傷害性刺激發生后可引起大量神經肽釋放，神經肽參與痛覺傳遞引起CRPS 的特征性感覺異常和痛覺過敏［9］。神經肽還可以增加血管通透性，擴張毛細血管，因而出現流汗、皮膚發紅、皮溫改變等。在中樞神經系統，神經肽可與相應受體結合，引起脊髓膠質細胞的激活和疼痛敏化。

CRPS的治療方案很多，目前臨床報道了經顱磁刺激、經皮電刺激等物理治療方法，包括心理疏導在內的心理治療方法，非甾體類抗炎藥和激素、雙膦酸鹽、免疫球蛋白、氯胺酮、加巴噴丁、降鈣素等藥物治療方法，交感神經阻滯治療以及外科交感神經切除術、脊髓背根入髓區毀損等手術方法。尚無一種準確有效的治療方法。近年來，有報道免疫調節治療、肉毒毒素局部注射治療、高壓氧治療、本體感覺訓練和鏡像治療、血漿置換等研究方案，還在進一步研究驗證中［10］。

脊髓電刺激近年來廣泛用于治療各種慢性疼痛，特別是難治性慢性疼痛［11］。作為一種基于電流刺激的微創方法，其原理是1965 年Wall 提出的“閘門”理論，脊髓電刺激通過刺激脊髓背角大的有髓神經纖維，從而抑制傷害性刺激通過小的無髓神經纖維向上傳入，進而達到控制疼痛的目的。新發現的研究機制還包括：脊髓電刺激通過干擾疼痛傳導通路，激活阿片受體，激活疼痛下行抑制傳導通路，調節γ-氨基丁酸能系統，從而控制感覺神經元投射的活性和反應。脊髓電刺激具有微創、可逆、可調、不造成永久性神經功能缺失或損傷的特點，臨床應用前景廣闊。但因其費用高，且電量消耗需要定期更換刺激發生器，限制其在臨床廣泛應用。

該病例是足趾及下肢的CRPS，未見既往文獻報道。我們首次采用雙根電極脊髓電刺激的治療手段，雙根電極有16 個觸點，能夠覆蓋更大范圍脊髓節段，因而電流可覆蓋足夠范圍的感覺異常區域，同時帶來更多方式的程控選擇。雙根電極避免了病人活動帶來的電極移位導致的鎮痛范圍覆蓋不全，后期電勢差受病人體位影響較小。該病人放置電極一周后疼痛即有明顯緩解，血管擴張情況明顯改善，皮溫升高，可正常排汗。說明脊髓電刺激可以明顯改善交感、副交感神經功能，不僅能夠緩解疼痛，而且能夠增加肢體血供。1～3個月后病人的肢體功能和生活質量也得到明顯改善。

CRPS是一類難治性疼痛，本研究屬于個案報道，首次嘗試了雙根電極脊髓電刺激的治療方案，取得了較好的臨床效果。但本研究干預時間較短，未來應開展大樣本、長觀察期的隨機對照臨床試驗進一步探討脊髓電刺激治療CRPS的病生理機制，為CRPS治療提供更多理論依據。