兩種軟腭內成形腭裂整復術療效比較

趙樹蕃，石冰

1.廣州市婦女兒童醫療中心 口腔醫學中心，廣東 廣州 510000；2.四川大學華西口腔醫院 唇腭裂外科，四川 成都 610041

腭裂是口腔頜面部最常見的先天性畸形之一，腭部硬軟組織缺失、肌肉結構和收縮異常等造成腭咽閉合功能不全，影響患者發音，造成嚴重后果。手術是治療腭裂改善腭咽閉合功能的主要手段。臨床研究顯示，2歲以上患者的初期腭裂整復手術并不能獲得良好的腭咽閉合及語音效果[1-2]。

腭裂手術方法的改進一直致力于增強軟腭運動能力、增加軟腭長度及縮小腭咽間隙。軟腭內成形術（intravelar veloplasty，IVV）是重建腭部肌肉、增強軟腭運動能力的主要術式，其手術效果優于不進行軟腭內肌肉重建者，此觀點已得到學界一致肯定。但回顧文獻不難發現軟腭內成形術，肌肉的重建方式和程度差異較大[3-4]。傳統的軟腭內成形腭裂整復術（traditional intravelar veloplasty，TIVV）與徹底的軟腭內成形腭裂整復術（radical intravelar veloplasty，RIVV）是兩種應用最廣泛的IVV術式，分別代表不同程度的肌肉解剖重建方式。本研究對兩種術式的療效進行可量化的數據分析，以期為2歲以上初期手術患者最佳治療方案的選擇提供參考。

1 資料和方法

1.1 一般資料 選取1985年至2013年于華西口腔醫院唇腭裂外科住院治療的2歲以上初期腭裂患者的臨床資料，按照手術方法不同分為2組：TIVV組與RIVV組。納入標準：①完成初期腭裂整復術；②年齡≥2歲；③肌肉重建方法為IVV；④臨床資料及語音資料完整。排除標準：①綜合征型唇腭裂；②聽力損失；③認知、發育遲緩；④神經運動疾病或心理障礙。本研究納入220例初期腭裂整復術后患者，年齡4.0（2.6，6.1）歲，手術年齡2～24歲。收集出生日期、性別、腭裂類型、手術年齡、手術記錄和術后語音評估資料。

1.2 方法

1.2.1 手術方法：TIVV將腭腱膜及腭肌于硬腭后緣游離，從鼻腔黏膜上解剖分離腭肌，與對側縫合重建形成倒U型或倒V型肌肉環[3]。RIVV將軟腭部肌肉、腱膜連同腭帆提肌從鼻腔黏膜上小心剝離下來，于雙側翼鉤的后外側深面可觀察到呈圓柱狀的紫紅色提肌束為腭帆提肌，作為一個整體向后旋轉重置至水平位置，兩端肌束對位縫合形成橫形肌肉環，恢復腭帆提肌環正常的解剖形態[2]。見圖1。

圖1 2種手術方法圖示

1.2.2 臨床資料：本研究選取2歲以上腭裂患者為主要研究對象，2～5歲為學齡前期，5歲以上口語的理解和產生基本與成人持平，因而將手術年齡分為2～5歲組及≥5歲組進行比較[5]。將術者經驗劃分為低年資外科醫師（5～10年的手術經驗）和高年資外科醫師（10年以上的手術經驗）進行比較[6]。腭裂類型分為：不完全性腭裂（incomplete cleft palate，ICP）、單側唇腭裂（unilateral cleft lip and palate，UCLP）、雙側唇腭裂（bilateral cleft lip and palate，BCLP）及黏膜下腭裂 （submucosa cleft palate，SMCP）。

1.2.3 語音評估：語音評估是評價腭裂術后療效的關鍵手段，由2位有10年腭裂語音評估經驗的病理語音師執行。語音評估的時間至少為術后6個月，為肌肉功能恢復預留充足的時間。語音評估標準參照HENNINGSSON等[7]第十屆國際唇腭裂及顱面裂會議通過的語音評估標準，包括測試共鳴狀況的3個元音測試句和包含壓力性輔音、低壓力性輔音及混合鼻音的10個測試短句。共鳴及鼻漏氣被劃分為0～3共4個等級。正常共鳴（等級0）同時不存在鼻漏氣（等級0）者為腭咽閉合完全（velopharyngeal closure，VPC）。存在中重度高鼻音（等級2和3）伴或不伴有持續性鼻漏氣（等級2和3）為需接受二期手術，腭咽閉合不全（velopharyngeal insufficiency，VPI）。對少量判定有爭議的個案，應用鼻咽纖維鏡復核腭咽閉合狀況。存在輕度高鼻音（等級1）或可聞及非持續性鼻漏氣（等級1）其中的一種，考慮為邊緣性腭咽閉合不全，綜合鼻咽纖維鏡及頭側發音位X線片，明確腭咽閉合功能的判定[8]。

1.3 統計學處理方法 采用SPSS22.0進行統計分析。計量資料以M（P25，P75）表示，2組間比較采用Mann-Whitney檢驗。計數資料以頻數（%）表示，2組間腭裂類型、手術年齡分布、術者經驗以及腭裂術后VPI發生率、腭瘺發生率采用χ2檢驗或Fisher精確檢驗；2組間高鼻音和鼻漏氣程度比例的比較采用Mann-Whitney檢驗。以手術年齡、腭裂類型、術者經驗和手術方法為自變量，VPI發生率為因變量進行多因素logistic回歸模型分析并依據兩種手術方法行亞組分析。P＜0.05為差異有統計學意義。

2 結果

2.1 一般資料 2組患者性別、腭裂類型、手術年齡及施術者的手術經驗差異均無統計學意義（P＞0.05）。所有患者中，29.55%的患者腭裂術后發生VPI，需要行二期手術改善閉合狀態。2組患者腭裂術后VPI發生率、腭瘺發生率差異無統計學意義（P＞ 0.05）。見表1。

2.2 語音評估效果 語音評估效果顯示，2組患者高鼻音和鼻漏氣情況差異均無統計意義（P=0.206、0.792），見表2-3。

表1 患者的一般資料

表2 2組患者高鼻音程度比較[例（%）]

表3 2組患者鼻漏氣程度比較[例（%）]

2.3 手術年齡 所有患者中，2～5歲組腭裂術后VPI的發生率低于≥5歲組（P＜0.05）。2～5歲組中TIVV組與RIVV組術后VPI發生率差異無統計學意義（P=0.619）；≥5歲患者中TIVV組與RIVV組術后VPI的發生率差異也無統計學意義（P=0.057），此結果提示隨患者手術年齡的增加，兩種術式的差異逐漸增大。TIVV組中，不同手術年齡腭裂術后VPI發生率差異無統計學意義（P＜0.05）。RIVV組中，不同手術年齡腭裂術后VPI發生率差異有統計學意義（P＜0.05），提示RIVV可能更適用于2～5歲組。見圖2。

2.4 腭裂類型 相同腭裂類型組內，TIVV組和RIVV組間腭裂術后VPI發生率差異均無統計學意義（P＞0.05）。所有患者及同一個手術組內，不同腭裂類型術后VPI發生率差異也無統計學意義（P＞0.05）。見圖3。

圖2 手術年齡對術后VPI發生率的影響

圖3 腭裂類型對VPI發生率的影響

2.5 手術經驗 相同手術經驗組內，TIVV組和RIVV組間腭裂術后VPI發生率差異無統計學意義（P＞ 0.05）；所有患者及同一個手術組內，高年資組和低年資組間腭裂術后VPI發生率差異無統計學意義 （P＞0.05）。見圖4。

圖4 手術經驗對VPI發生率的影響

2.6 多因素logistic回歸分析結果 所有患者的logistic回歸分析結果顯示，唯一顯著相關的影響因素是初期腭裂手術的年齡。腭裂手術年齡每增加1歲，腭裂術后VPI的發生風險會增加1.107倍（OR= 1.107，95%CI=1.037～1.181，P=0.002），見表4。TIVV亞組logistic回歸分析顯示以上因素均不影響手術效果，RIVV亞組logistic回歸分析手術年齡是手術效果的影響因素（OR=1.102，95%CI=1.025～1.185，P=0.009）。

表4 所有患者的多因素logistic回歸分析結果

3 討論

探尋適宜的手術方法、有效提高錯過最佳手術時機患者的腭咽閉合功能是學者們關注的焦點難題。本研究結果提示：手術年齡是影響該類患者腭裂手術效果的唯一因素；TIVV與RIVV兩種術式對2歲以上腭裂患者的手術效果及并發癥的影響差異無統計學意義，但RIVV更適用于2～5歲患兒。

TIVV與RIVV最主要的區別是肌肉的解剖重建程度，2008年ANDRADES等[3]回顧分析了此兩種方法在12個月患者中的應用，RIVV顯著提高了腭咽閉合功能且不增加術后并發癥的發生率。而本研究結果顯示，盡管RIVV組實施了更徹底的肌肉解剖，但在2歲以上腭裂患者中TIVV組與RIVV組術后VPI發生率差異無統計學意義。這可能由于回顧性研究的偏倚、混雜因素和樣本量少等造成。也有學者認為肌肉重建術較大的創面導致肌纖維化、瘢痕組織增生，可能在一定程度上降低軟腭肌肉重建的效果[9]。但筆者針對兩種術式設計的隨機對照研究發現，腭裂術后TIVV組與RIVV組間最大有效軟腭延伸度與最大有效軟腭延伸率之間的差異均有統計學意義，提示RIVV沒有因手術瘢痕影響軟腭重建的效果，能有效改善軟腭的運動功能[10]。RIVV手術操作技巧TSE 等[4]推薦采用從前向后、從外側至內側的解剖方式，在肌肉和黏膜分界明顯處進行解剖成功率高，并可在鼻腔黏膜上留下薄層肌肉便于縫合。筆者認為RIVV作為肌肉重建方式中目前最優的演變方式，將逐漸得到全世界更大范圍的認同。

另一方面，ABDOLLAHI等[11]指出，比較兩種術式時應考慮軟腭延長的程度。軟腭肌肉的旋轉重置及水平重建可以使軟腭本身得到一定程度靜態的延長，RIVV增加軟腭的運動功能，有效軟腭長度得到延長[12]。本研究中TIVV為早期的手術方式，采用Veau-Wardill-Kilner兩瓣切口設計，后期逐漸過渡到Langenbeck雙蒂瓣切口配合TIVV及RIVV行腭裂整復術，故TIVV組可獲得更長的軟腭延伸進而有助于腭咽閉合。這可能是導致本研究中TIVV組與RIVV組術后VPI發生率差異無統計學意義的原因所在，但早期術式對生長發育的影響也不容忽視。Furlow反向雙Z成形術兼具軟腭肌肉重建及延長的雙重效果，但其較適用于腭隱裂、軟腭裂等裂隙較窄的患者。SULLIVAN等[13]報道了兩瓣法配合TIVV、Furlow法與咽后壁瓣三種術式治療4歲以上的腭隱裂患者的療效，結果顯示Furlow腭咽閉合率更高。在改良的IVV中，20世紀70年代Peter Randall提出將兩側肌束重疊縫合可以縮緊腭咽肌環，提高腭咽閉合率。Furlow法增加軟腭長度的同時把肌肉恢復至橫向并以重疊的方式重建，呈現功能性的張力狀態，使軟腭的長度、厚度及動度均有提升。2014年石冰[14-15]發布應用Furlow的切口設計形式，增加軟腭的長度，同時行RIVV，最大限度地重建腭帆提肌的 Sommerlad-Furlow創新術式。手術建立鼻咽側壁松弛切口，將完全性腭裂的口、鼻腔裂隙分別變為ICP，而并不增加術后腭瘺率的風險[16]。2015年NGUYEN等[17]報道了做RIVV并行肌肉交疊縫合縮緊腭部肌肉環的軟腭內重建術（Overlapping-IVV），此方法鼻腔黏膜采用直線切口設計，口腔黏膜采用Furlow切口設計。兩種組合的創新術式均取得了更好的語音效果及更低的腭咽閉合不全率[18-19]。本研究RIVV組中，不同手術年齡腭裂術后VPI率差異有統計學意義，提示隨著患者手術年齡的增加，軟腭長度對于術后效果的重要性逐漸增強，組合術式是改善RIVV術后軟腭長度不足的方案，可能更適用于2歲以上患者的治療，但仍需進一步的臨床研究證實。

BECKER等[20]在其研究中提及手術年齡的增加可能會影響RIVV的效果。本研究logistic回歸分析及RIVV亞組分析結果顯示，手術年齡是術后VPI發生率的重要影響因素，隨著手術年齡的增加，腭裂術后VPI發生率也相應增加。這與國內外學者就腭裂年齡對術后語音狀況的研究結果[21-22]相一致?；谘芯拷Y果及我們前期治療經驗，對于2歲以上錯過最佳腭裂手術年齡患者，建議手術應盡早完成，在封閉裂隙的同時盡可能采用RIVV手術延長有效軟腭長度，并聯合延長軟腭的切口設計（如Furlow 法等），才能取得更好的腭咽閉合功能。

眾多研究力求闡明腭裂類型與手術效果之間的關系，但結果卻存在廣泛爭議。多數學者認為腭裂術后VPI發生率與腭裂類型的嚴重程度呈正比[23]。而另一些研究則表明，單側完全性腭裂術后語音效果優于硬軟腭裂術后，推測犁骨附著的程度影響腭部發育為可能的影響因素。另單純性腭裂的患者術后語音效果較差，這可能與單純性腭裂患者中伴有某些不易辨識的綜合征有關[21]。本研究中不同腭裂類型術后VPI的發生率差異無統計學意義，logistic 回歸分析結果提示腭裂類型不是術后VPI率的影響因素。因此，我們認為腭裂類型對術后的臨床結果無顯著影響。

研究表明，手術經驗的增加可有效降低腭裂術后VPI的發生率[3]，但也有研究并不支持這一觀 點[24]。本研究示，2歲以上患者的腭裂手術不論由高年資醫師執刀還是由低年資醫師操作，術后效果差異無統計學意義。Logistic回歸分析結果顯示，手術經驗不是影響二期手術發生率的一個因素，提示適合的手術方案確定后，如低年資外科醫師規范操作也能取得近同于高年資外科醫師的手術效果。

綜上所述，對腭裂術式的比較研究的目的不是找出一種最完美的手術方法，而是針對不同患者選擇最適合的手術方案。RIVV作為安全有效的軟腭功能重建術，具有廣泛的適用性。但延長軟腭的手術方式則因人而異，尤其是小下頜等矢狀向嚴重不足的患者，盲目延長可能會增加術后睡眠呼吸困難的概率[25]。RIVV有可能更適合2～5歲患兒，此結果啟示隨著患者手術年齡的增加，軟腭長度對于術后效果的重要性逐漸增強，可能更適合應用SF等腭裂整復新方法。然而，兩種手術的治療效果未來尚需高質量隨機對照臨床研究進一步驗證。