牽引成骨聯(lián)合兩階段正畸干預治療半側顏面發(fā)育不全的初步研究

孫蕙珺 牟思璇 徐淑樺 王雪純 吳艷棋 梅鵬 王旭東 柴崗 朱敏

半側顏面發(fā)育不全(Hemifacial microsomia，HFM)即第一二腮弓綜合征，發(fā)病率約為1/5 600，主要表現(xiàn)為先天性患側面部骨骼、肌肉、神經發(fā)育不足，進而引起面部不對稱畸形和咬合功能異常[1-2]。該綜合征病因不明，目前認為鐙骨肌血管破裂以及神經嵴細胞的異常遷移是致病的重要因素，同時后天因素加劇了這一過程，最終引起患兒半側顏面發(fā)育不全[3-4]。

該綜合征根據嚴重程度可分為Pruzansky-Kaban Ⅰ、Ⅱa、Ⅱb和Ⅲ型，該分型也是臨床選擇治療手段的依據。一般來說，Pruzansky-Kaban Ⅱa和Ⅱb型患者因其較為嚴重的下頜升支高度不足，牽引成骨(Distraction osteogenesis，DO)延長下頜升支和下頜體部長度是首選的治療方式[5-6]。1992年，DO首次被用于HFM患者的治療，長期的臨床實踐證實了該方法對于矯治下頜骨畸形、改善面部對稱的有效性[7-9]。然而，目前臨床上對于DO的手術目標其實并不明確，常常出現(xiàn)DO結束后下頜升支垂直方向上延伸不足，以及頦部過多地偏向健側，這大大增加了后續(xù)正畸治療的難度[10-11]。最終的結果是DO手術導致的咬合功能紊亂無法通過單純術后正畸矯治，需要在成年后通過正頜手術才能改善骨性畸形[12]。

目前文獻報道的關于HFM患者DO效果的研究大多是基于X線正位片和全景片。但X線片存在解剖標志點模糊、雙側結構重疊以及變形等問題[13]。隨著CT影像用于手術設計的逐步普及，三維CT憑借其較高的精確度和可重復性逐步被用于顱面部結構的測量和比較[14]。尤其對于HFM病例，三維CT測量可以較好地反映面部結構的對稱性。這對于該類患者的治療評估具有重要意義[15-16]。因此，本研究擬通過三維測量探討牽引成骨聯(lián)合兩階段正畸干預治療半側顏面發(fā)育不全的臨床療效。

1 資料與方法

1.1 病例資料

本研究為回顧性自身配對設計。選取2016年6月至2019年6月于我院口腔顱頜面科就診的HFM的混合牙列期患者10例，其中男8例，女2例；年齡6～10歲，平均年齡(7.10±1.136)歲。

納入標準：①X線片診斷為半側顏面短小，Pruzansky-Kaban Ⅱa和Ⅱb型，擬行DO治療；②口腔衛(wèi)生狀況良好；③患者能配合復診，就診記錄完整。

排除標準：①伴有唇腭裂等其他先天性綜合征；②CT影像質量不佳，無法準確測量；③患者無法配合復診。

1.2 治療流程

所有患者術前均在我院口腔顱頜面科正頜正畸門診建立檔案，拍照，制取兩副硬石膏模型，并拍攝全頭顱CT(Philips Medical Systems，Best，荷蘭)。三維手術設計后施行牽引器置入手術[9]，術后5 d牽引器開始加力。

加力前于正頜正畸門診復診，上、下頜各戴入一個活動矯治器，以穩(wěn)固上下牙列，同時在患側上頜第一磨牙和健側下頜第一磨牙頰面各粘一頰面管，牽引器加力的同時在口內兩頰面管之間行頜間牽引。每周復診，根據患側后牙區(qū)是否出現(xiàn)開來調節(jié)頜間牽引力的大小。牽引器加力至患者頦部對齊臨床面中線(過眉間的垂線)，下頜平面調至水平，患側后牙開。此為第一階段治療，持續(xù)至牽引器加力結束(圖1)。

圖1 第一階段正畸斜牽引Fig. 1 Orthodontic elastic traction in the treatment of stage one

圖2 第二階段正畸墊Fig. 2 Orthodontic occlusal plate in the treatment of stage two

1.3 測量方法

1.3.1全頭顱三維模型重建

將患者CT數(shù)據以Dicom格式導入 Proplan CMF 1.0(Materialise，比利時)計算機輔助設計軟件中，以250～3 071為閾值，重建頭顱三維模型。

1.3.2三維測量

分別在初診(T0)與牽引器拆除(T1)時進行三維測量。在全頭顱三維模型上確定參考平面：①正中矢狀面(Mid sagittal reference plane，MSRP)為過顱底點、鼻根點和前鼻嵴點構成的平面；②水平參考面(Horizontal reference plane，HRP)為過健側眶點和耳點并垂直于MSRP的平面。

隨后，在三維模型上確定各骨性標志點并進行三維測量。上頜骨的測量指標：①U6′-HFP/U6-HFP，患側和健側上頜磨牙點到水平參考面距離的比值；②U6-HFP-U6′-HFP，健側和患側上頜磨牙點到水平參考面距離的差值；③B6′-HFP/B6-HFP，患側和健側上牙槽基點到水平參考面距離的比值；④B6-HFP-B6′-HFP，健側和患側上牙槽基點到水平參考面距離的差值。下頜骨的測量指標：①L6′-HFP/L6-HFP，患側和健側下頜磨牙點到水平參考面距離的比值；②L6-HFP-L6′-HFP，健側和患側下頜磨牙點到水平參考面距離的差值；③(Go′-HFP-Con′-HFP)/(Go-HFP-Con-HFP)，患側和健側下頜角點與髁突點到水平參考面距離之差的比值；④(Go-HFP-Con-HFP)-(Go′-HFP-Con′-HFP)，健側和患側下頜角點與髁突點到水平參考面距離之差的差值；⑤Go′-Con′/Go-Con，患側和健側下頜角點到髁突點距離的比值；⑥Go-Con-Go′-Con′，健側和患側下頜角點到髁突點距離的差值；⑦Me-MSRP，頦下點到正中矢狀面的距離。

相應測量指標由同一操作者完成，重復3次，每次間隔1周。

1.4 統(tǒng)計學分析

采用SPSS 22.0軟件對患者治療前后的CT測量結果進行配對t檢驗，比較下頜骨長度及位移的變化和上下頜平面的變化。P<0.05表示差異有統(tǒng)計學意義。

2 結果

如表1所示，牽引器拆除(T1)與初診(T0)時相比，患者上頜平面健患側高度差值由(5.174±2.236)mm縮至(1.958±1.458) mm，平均縮小(3.216±1.452) mm，上頜平面患、健側高度比例由0.849±0.066增大至0.945±0.041；下頜平面健、患側高度差值由(4.795±1.693) mm縮至(0.102±1.676) mm，平均縮小了(4.693±1.765) mm，下頜平面患、健側高度比例由0.879±0.043增至0.997±0.042；下頜升支的健、患側垂直高度差異由(13.618±6.631) mm縮至(5.495±5.609) mm，平均縮小了(8.123±3.951) mm；頦下點相對于正中矢狀面的偏移由(3.227±1.544) mm變?yōu)?(1.904±1.660) mm。差異均有統(tǒng)計學意義(P<0.05)。

表1 三維測量結果Table 1 Results of 3D measurement

3 討論

正畸治療在各類HFM的治療中都能發(fā)揮很大的作用。對于Pruzansky-Kaban Ⅰ型患者，在生長發(fā)育期可以通過正畸矯形治療誘導患側下頜骨生長改建，縮小兩側面部的差異。Nouri等[17]報道了1例通過功能矯治器不對稱前導下頜骨后，借助固定矯治器建立功能性咬合并改善面部對稱性的病例。對于Pruzansky-Kaban Ⅱa、Ⅱb和Ⅲ型患者而言，手術是必要手段，通過正畸調整咬合關系最終達到面部美觀和功能的協(xié)調。Tehranchi等[18]對4例HFM患者在DO完成后采用混合型功能矯治器或固定矯治器治療，取得令人滿意的效果。本研究打破了以往在拆除牽引器后再尋求正畸治療的模式，通過在DO加力階段進行正畸頜間牽引和在DO保持階段進行正畸咬合引導的兩階段正畸干預方法，令牽引器拆除時達到平面水平，同時頦部對齊面中線，或有一定程度的過矯治，使后續(xù)正畸治療更加高效，也減少了患者進一步手術治療的難度和頻度。

目前，臨床上對于施行DO的年齡沒有一致的定論。多數(shù)文獻傾向于混合牙列期患者接受DO以及后續(xù)正畸治療，一方面可以有效地保護兒童的心理健康，另一方面可以利用其替牙和生長潛力進行高效的正畸治療，安全性、穩(wěn)定性和效率可能會更高，因此成為大多數(shù)醫(yī)生的首選治療時機[19-22]。

本研究中，第一階段正畸干預主要是為了盡可能地利用DO高效地整平下頜平面，同時使頦部對齊面中線。第二階段正畸干預主要是為了引導患側上頜后牙齒槽生長改建。第一階段目標的實現(xiàn)，患側下頜后牙區(qū)盡可能地下降，創(chuàng)造出患側后牙區(qū)的開，為第二階段的治療提供了足夠的垂直空間。此兩階段正畸干預緊密聯(lián)系，高效地輔助DO獲得良好的治療效果。

對本組采用DO聯(lián)合兩階段正畸干預矯治面部畸形的HFM患者進行三維測量發(fā)現(xiàn)，在牽引器拆除后，兩側下頜第一磨牙近中頰尖到水平參考面的距離差值接近于0，且比例接近于1，與初診時相比差異顯著，表明本研究中下頜平面整平的效果優(yōu)于以往的報道[19-20]。上頜平面傾斜度在治療過程中也有很明顯的改善。另外，本研究中兩側下頜升支的絕對長度(Go-Con)的比例在治療結束基本接近于1，與初診時相比差異顯著，與以往的研究結論相似[23-24]。最后，本研究在DO過程中基本保持頦下點對齊面中線。后續(xù)還需要結合生長發(fā)育配合正畸矯形治療，以維持下頜骨頦部位置的穩(wěn)定以及平面的穩(wěn)定，一直到患者生長發(fā)育完成。

4 結論

本研究在DO加力階段即開始引入正畸干預治療，獲得了較為理想的效果，即下頜平面的整平和上頜平面傾斜度的改善。因此，我們認為對于半側顏面短小這一發(fā)病率第二的顱面畸形，也應遵循多學科序列治療的原則，正畸干預應從DO手術開始一直貫穿至患者生長發(fā)育結束，期望最終能減少患者成年后骨性畸形治療的難度和手術的頻度。