低溫等離子射頻消融治療37例梨狀窩瘺的臨床分析

李萬鵬 浦詩磊 劉曉君 徐宏鳴 趙利敏 李曉艷

(1. 上海交通大學附屬兒童醫院耳鼻咽喉頭頸外科 上海 200062；2.復旦大學附屬眼耳鼻喉科醫院耳鼻喉科 上海 200031)

梨狀窩瘺是一種較為少見的頸部鰓源性疾病，源于胚胎期第3、4鰓弓發育異常。80%的梨狀窩瘺發生于兒童，最主要的臨床表現是反復頸部感染或者急性化膿性甲狀腺炎[1]。傳統的開放性手術是從頸外徑路切除瘺管，伴或不伴患側甲狀腺組織切除，在甲狀軟骨下角附近尋找并結扎內瘺口[2-3]。近年來內鏡下微創技術由于安全、易操作等優點，在治療先天性梨狀窩瘺方面成為另外一種可選擇的方法。自2016年1月起，我科開始采用低溫等離子射頻消融治療梨狀窩瘺,療效確切，現報道如下。

1 資料與方法

1.1 資料 前瞻性研究2016年1月～2017年12月在上海交通大學附屬兒童醫院耳鼻咽喉頭頸外科診治的梨狀窩瘺患兒。病例納入標準：根據病史，體格檢查，影像學檢查如 CT、B 超、MRI，纖維喉鏡檢查作出初步診斷；最終診斷依靠術中支撐喉鏡檢查發現梨狀窩內瘺口。病例排除標準：在外院曾行手術切除梨狀窩瘺并出現復發的患兒,近6個月行其他疾病手術患兒，合并心腦血管、肝、腎、造血系統等嚴重疾病及精神病患兒,有頜面部發育畸形、糖尿病、甲狀腺功能異常等疾病患兒。

共收集符合要求的梨狀窩瘺患兒37例，其中男性20例、女性17例；年齡22個月～10歲，中位年齡4歲；左側35例、右側2例。10例有明確上呼吸道感染史,17例曾行膿腫切開引流術；5例誤診為急性化膿性甲狀腺炎，1例誤診為甲狀舌管囊腫，1例誤診為淋巴管瘤，1例誤診為皮樣囊腫。所有患兒的臨床癥狀主要是出現左側頸部感染，部分為一側頸部出現瘺口并反復流膿、長期遷延不愈、不明原因化膿性甲狀腺炎及短期內形成甲狀腺痛性腫塊。術前高度懷疑梨狀窩瘺者在術中支撐喉鏡下探查發現梨狀窩內瘺口。37例患兒術前均行頸部增強CT檢查,表現為一側甲狀腺被病灶壓迫,模糊、密度不均,提示甲狀腺炎性病變；10例診斷為梨狀窩瘺(10/37，27.0%)。32例患兒行B超檢查，為患側甲狀腺實質出現混合回聲區或者低回聲區,7例診斷為梨狀窩瘺(7/32,21.9%)。

1.2 方法 將梨狀窩瘺患兒分為3組,第1組為炎癥靜止期患兒，頸部曾有急性感染，但未進行膿腫切開引流，共14例；第2組為炎癥靜止期患兒，頸部曾有急性感染，行膿腫切開引流，共12例；第3組為急性感染期患兒，共11例。第1組和第2組行低溫等離子射頻消融治療；第3組行低溫等離子射頻消融聯合膿腫切開引流治療。所有患兒術后給予鼻飼飲食2周。對3組患兒之間的手術成功率、術后并發癥(聲音嘶啞、頸部膿腫)、住院天數進行比較，評估各組之間的療效，探討低溫等離子射頻消融在治療梨狀窩瘺中適應證的選擇及療效。

處理原則如下。

1)炎癥靜止期患兒。全身麻醉，在顯微支撐喉鏡下挑起并充分暴露梨狀窩,確定梨狀窩瘺內瘺口；用稀釋的聚維酮碘(碘伏)在瘺口以及管腔內進行消毒；用喉部專用等離子刀(EIC7070-01刀頭，美國ArthroCare Corporation)于內瘺口處深入消融位于甲狀軟骨板內的瘺口和瘺管，射頻喉刀功率維持在7～10 W；保持喉刀與瘺管似接觸非接觸，水流持續，吸引力足夠大，負壓吸引壓力值為0.4～0.6 kPa，直至內瘺口及周圍黏膜結焦，創面止血(圖1～3)；退出喉鏡,使梨狀窩瘺口黏膜自然閉合。

圖1. 術中在顯微支撐喉鏡下發現梨狀窩瘺內瘺口

圖2. 利用射頻喉刀消融梨狀窩內瘺口及甲狀軟骨板內的瘺管

圖3. 可見梨狀窩內瘺口及周圍黏膜結焦閉合

2)急性感染期患兒。全身麻醉，采用低溫等離子射頻消融聯合患側膿腫切開引流治療。先給予射頻喉刀消融內瘺口，操作方法同炎癥靜止期梨狀窩瘺一致，直至內瘺口及周圍黏膜結焦閉合。然后對患側頸部膿腫周圍皮膚進行消毒，自膿腫最隆起處切開，可見膿液流出，用過氧化氫溶液沖洗傷口，放置引流皮條，術畢。

1.3 療效判定標準 同時符合以下2個標準判定為治愈：①術后無頸部腫痛、發熱和(或)吞咽疼痛等癥狀；②術后3個月、6個月行喉鏡檢查示原內瘺口處已閉合，無內瘺口存在。如隨訪期間梨狀窩內瘺口出現上述臨床癥狀或者復查喉鏡發現內瘺口未閉合，則判定為復發。

2 結果

37例患兒均在支撐喉鏡下確診為梨狀窩瘺，并采用低溫等離子射頻消融梨狀窩內瘺口及甲狀軟骨板內的瘺管，平均手術時間為10 min。3例患兒術后出現暫時性聲音嘶啞，術后1個月均恢復正常；4例患兒在術后3 d出現患側頸部腫脹，給予頸部膿腫切開引流，換藥1周左右頸部傷口痊愈；術后3個月、6個月纖維喉鏡檢查均未見梨狀窩內瘺口。術后隨訪6個月～2年，所有患兒均未見復發。本研究一些病例由于隨訪時間相對較短，仍需長期進行隨訪觀察來評估梨狀窩瘺的術后復發情況。

3組梨狀窩瘺患兒的手術均成功。術后住院時間、并發癥(聲音嘶啞、頸部腫脹)比較見表1。

表1 3組患者的術后住院時間及并發癥發生情況(n)

3 討論

梨狀窩瘺起源于胚胎期第3、4鰓弓發育異常，根據瘺管走形分為第3鰓裂畸形和第4鰓裂畸形。第3鰓裂畸形通常起源于梨狀窩的底部，穿行于甲狀舌骨膜，位于喉上神經上方，而第4鰓裂畸形起源于梨狀窩的尖部，穿行于環甲膜，位于喉上神經下方[4-5]。第3、4鰓裂畸形的反復感染容易出現在咽喉側壁的起始端,導致術中很難識別其走形及與喉上神經的關系[6]。由于第3、4鰓裂畸形在臨床表現及手術方式上相同，手術方法包括頸外徑路結扎瘺管和內鏡下微創處理內瘺口；因此，臨床上不宜特意區分第3鰓裂畸形及第4鰓裂畸形,可以將其統稱為梨狀窩瘺。

梨狀窩瘺往往以出現頸部感染而首診，常表現為患側頸部皮膚紅、腫、痛，呼吸困難，吞咽障礙和發熱。隨著患兒年齡的增長，梨狀窩瘺的臨床表現也不同。新生兒通常沒有頸部感染，而是出現頸部囊腫壓迫氣管導致喘息、呼吸困難和咳嗽；小兒可能因為上呼吸道感染出現反復頸部膿腫和急性化膿性甲狀腺炎；年齡較大的兒童表現為頸部皮膚出現瘺口[7-9]。術中在支撐喉鏡下找到內瘺口是診斷梨狀窩瘺的金標準。如果在支撐喉鏡下未發現梨狀窩存在內瘺口,可以排除梨狀窩瘺的診斷并考慮其他疾病,如甲狀舌管囊腫、第2鰓裂畸形、淋巴管瘤和畸胎瘤等。

此外,纖維喉鏡、增強CT、超聲和 MRI檢查也可用于術前梨狀窩瘺的診斷。 纖維喉鏡可以找到部分患者梨狀窩瘺的內瘺口,但是由于內瘺口有時被黏膜皺襞遮蔽,所以陽性率較低。超聲在兒童梨狀窩瘺中具有特征性表現，瘺管表現為低回聲、內部不均勻，其內無血流信號，與甲狀腺上極關系密切(圖4)。CT檢查可顯示頸部的炎性軟組織腫塊，炎性腫塊常侵犯甲狀腺一側，可明確病變與重要血管及組織的關系，在甲狀腺上極出現氣泡影是梨狀窩瘺的特征性改變[10](圖5)。X線鋇餐檢查對梨狀窩瘺的診斷有一定價值,但應在急性感染期后進行,避免因感染引起梨狀窩黏膜腫脹，瘺口暫時閉鎖，產生假陰性結果。X線鋇餐檢查后行CT檢查可顯示甲狀腺周圍瘢痕組織中含氣空腔內有鋇劑的高密度影。

圖4. B超檢查顯示頸部深處形態不規則低回聲結構，內部不均勻

圖5. 增強CT顯示甲狀腺上極出現氣泡影(黑色箭頭)，

在梨狀窩瘺的急性感染期，可以采取膿腫切開引流進行治療，但是在第3鰓裂畸形中進行膿腫切開引流的復發率為94%，在第4鰓裂畸形為89%[3-4]。在炎癥控制后的4～6周，手術治療是避免復發最重要的方法。開放性手術是從頸外徑路切除瘺管，在甲狀軟骨板下角附近尋找并結扎內瘺口。但有時因為瘺管外口位置不明確，需要切除甲狀軟骨后緣部分軟骨,充分暴露與瘺管相連的梨狀窩。此外，可以在喉內鏡或者胃鏡輔助下定位內瘺口，也可通過瘺管內口逆行插入硬膜外導管或者黃斑馬導絲尋找瘺管，或者通過向內瘺口注射亞甲藍(美藍)定位[11-13]，但開放性手術的難度較大，術后并發癥多，復發率較高。

近年來，內鏡下微創技術由于安全、易操作、住院時間短、手術成功率與開放性手術相似，在治療先天性梨狀窩瘺成為另外一種可選擇的方法[14]。1998年Jordan等[15]報道采用內鏡下電燒灼治療梨狀窩瘺，并成功治愈7例梨狀窩瘺患兒。后有許多學者嘗試多種方法封閉內瘺口，包括電燒灼、激光燒灼、化學灼燒、生物膠治療和縫合技術[16]。但是電燒灼可操作性欠佳，方法不精準，熱擴散會導致喉上神經及喉返神經損傷[17]；化學燒灼在粘連和造成組織炎癥方面沒有電燒灼的效果好，常常需要多次重復手術來閉合內瘺口[18]；激光可產生400～600 ℃的高溫，易對周圍組織造成熱損傷[19]；生物膠及縫合技術文獻報道較少，臨床療效不明確。低溫等離子射頻消融技術治療梨狀窩瘺在國內外文獻報道少見。Zhang等[20]在2016年報道31例梨狀窩瘺患者采用射頻消融技術治療,術后3例出現聲音嘶啞，3例出現復發，手術成功率為90.3%。我科采用等離子射頻消融治療37例梨狀窩瘺，對梨狀窩內瘺口及甲狀軟骨板內的瘺管進行射頻消融，術后所有患兒未見復發，近期手術成功率為100%，認為低溫等離子技術在梨狀窩瘺的治療中提供了有效的方法。但是，仍需要收集更多數據并且進行更長時間的隨訪來證實射頻消融治療的有效性。

本研究將第3組急性感染期患兒與第1組、第2組進行分析，發現急性感染期和炎癥靜止期對于內鏡下微創治療具有同樣的療效，術后均未見復發。近年來國外文獻[21-24]報道6例處于急性感染期的梨狀窩瘺，行內鏡下燒灼內瘺口聯合膿腫切開引流，5例治愈，1例出現復發，復發后再次進行電燒灼治療，后好轉。以上提示，處于急性感染期的梨狀窩瘺同樣可以采用內鏡下消融方法治療，縮短患兒總體治療時間并減輕患兒痛苦，同時節省醫療費用。

內鏡下微創技術治療梨狀窩瘺的術后最常見并發癥是喉返神經損傷,特別是電燒灼和化學燒灼方法。Wong等[25]對3例梨狀窩瘺給予電燒灼治療，其中2例術后出現聲音嘶啞。Park 等[26]采用三氯乙酸化學燒灼治療2例梨狀窩瘺，均出現聲音嘶啞。同樣，低溫等離子技術也存在術后喉返神經暫時性損傷可能。本研究術后3例患兒出現聲音嘶啞，但給予激素及營養神經藥物治療后，均恢復正常。

4例患兒在術后3 d左右出現頸部紅、腫、痛，伴有發熱，給予頸部膿腫切開排膿，頸部傷口換藥1周左右后痊愈。我們認為，患兒術后內瘺口雖然已經閉合，但殘留瘺管因急性感染后出現膿腫形成，這與宮喜翔等[27]報道左側梨狀窩瘺內鏡下燒灼內瘺口閉合后殘留瘺管繼發感染類似。本研究所有患兒術后均給予2周鼻飼飲食，避免經口進食時食物經過梨狀窩黏膜出現擴張,影響內瘺口瘢痕形成、粘連閉合。Wang等[28]也認為，內鏡下CO2激光治療梨狀窩瘺術后需給予2周鼻飼飲食，以促進內瘺口的閉合。

在梨狀窩瘺炎癥靜止期，有學者[3-4]認為年齡>8歲的患者行開放性手術的術后并發癥明顯低于年齡≤8歲的患兒,認為年齡>8歲者應該行頸外徑路開放性手術,而年齡≤8歲者更應該選擇內鏡下微創手術治療梨狀窩瘺。陳良嗣等[1]認為，年齡對于梨狀窩瘺手術方法的選擇不是關鍵因素。我們的經驗認為，年齡不應作為手術方法選擇的依據,梨狀窩瘺患兒均可在全身麻醉下行內鏡下燒灼治療。

初治病例、頸部皮膚瘢痕不明顯或者皮膚完整者可優先采用內鏡下治療梨狀窩瘺。廣泛瘢痕者、頸部皮膚出現無痛性隆起腫塊者可采取頸外徑路切除瘺管，使得術后頸部顯得更加美觀(圖6、7)。急性感染期的梨狀窩瘺應在炎癥控制1周后行等離子射頻消融，原因是梨狀窩黏膜局部水腫不利于術后創面的愈合。

圖6. 梨狀窩瘺患兒的左側頸部皮膚出現隆起腫塊，無紅、腫、痛

圖7. 梨狀窩瘺患兒的左側頸部皮膚切開引流，瘢痕較為明顯

綜上所述，低溫等離子射頻消融治療梨狀窩瘺具有微創、易操作、并發癥較少、復發率低等優點,同時在治療炎癥靜止期和急性感染期的梨狀窩瘺都具有良好效果，為治療急性感染期的梨狀窩瘺提供了新的思路。