腹腔鏡輔助與后矢狀入路肛門直腸成形術治療合并泌尿系統(tǒng)瘺的男性先天性直腸肛門畸形的對比分析

吳德超 劉磊

先天性肛門直腸畸形（congenital anorectal malformation，ARM）是小兒外科的常見疾病，其治療和預后一直備受小兒外科醫(yī)生的關注。目前，最主流的治療方法主要包括后矢狀入路肛門直腸成形術（posterior sagittal anorectoplasty，PSARP）和腹腔鏡輔助肛門直腸成形術（laparoscopic assisted anorectoplasty/laparoscopic assisted anorectal pullthrough，LAARP）。兩種術式的治療效果以及適應證目前仍存在一定爭議。本研究選取了兩組合并泌尿系統(tǒng)瘺的男性ARM病例，分別運用上述兩種手術方案治療，試圖通過兩組病例的對比分析，對兩種方法的優(yōu)缺點及適應證等進行探討。

材料與方法

一、一般資料

選取2012年1月至2015年12月收治的先天性肛門直腸畸形男性病例51例（一般資料詳見表1）；其中腹腔鏡輔助肛門直腸成形術治療21例（以下簡稱LAARP組），后矢狀入路肛門直腸成形術治療30例（以下簡稱PSARP組）；病例采取了Krickenbeck分類方法［1］：將病例分為三組，合并直腸膀胱瘺（rectovesical fi stula，以下簡稱RVF組）13例（LAARP組6例，PSARP組7例），合并直腸尿道前列腺部瘺（rectoprostatic fi stula，以下簡稱RPF組）25例（LAARP組10例，PSARP組15例），合并直腸尿道球部瘺（rectobulbar fi stula，以下簡稱RBF組）13例（LAARP組5例，PSARP組8例）。所有手術均由同一位高年資主任醫(yī)師完成。

二、納入與排除標準

1. 納入標準：（1）診斷為ARM并合并一種泌尿系統(tǒng)瘺（RVF、RPF、RBF）；（2）男性患兒；（3）采取三期手術治療方案；（4）新生兒期即完成一期結腸造瘺術；（5）二期手術術式為后矢狀入路或腹腔鏡輔助下的直腸肛門成形術。

2. 排除標準：（1）合并21-三體綜合征等遺傳病、脊髓栓系綜合征等神經(jīng)系統(tǒng)疾病或其他器官的嚴重先天畸形；（2）腹腔鏡手術中轉(zhuǎn)開腹；（3）未明確描述瘺管類型的；（4）末次隨訪小于2歲或失訪。

三、治療方法

兩組病例均采取經(jīng)典的三期手術治療方案。一期行結腸造瘺術。二期行后矢狀入路或腹腔鏡輔助下肛門成形術，術后給予擴肛治療。三期再行還瘺術。

后矢狀入路肛門成形術采用經(jīng)典的Pe?a術式［2］。腹腔鏡輔助肛門成形術采用Georgeson報道的三孔腹腔鏡技術［3］，腹腔鏡下完成直腸遠端的游離、系膜的松解、處理瘺管以及輔助確認橫紋肌復合體的中心。

表1 兩組患者病例的一般資料

四、研究方法

（一）對比分析兩組病例的平均手術時間、術中出血量、術后住院時間。由于在具體的手術操作中，我們發(fā)現(xiàn)不同分類的疾病在操作步驟、操作難度上有所不同，所以又進一步對三種類型（RPF、RVF、RBF）病例的分布進行了兩種術式手術時間的比較。

（二）對比分析兩組病例的術后并發(fā)癥的發(fā)生率

統(tǒng)計了兩組病例術后各并發(fā)癥的發(fā)生率，包括傷口感染、直腸黏膜脫垂、瘺管復發(fā)、尿道憩室、尿道或輸精管損傷。

（三）術后肛門直腸功能的臨床評價

由手術醫(yī)生以外的兩位小兒外科醫(yī)生對每個患兒進行獨立的評估，評估意見不統(tǒng)一時經(jīng)再次評估及討論確定。評估工作由門診復查結合電話隨訪來完成。

肛門直腸功能評分采用了Kelly評分法［4］。主要內(nèi)容包括（1）排便控制力：排便控制力好、無失禁為2分，排便控制力較好、偶爾失禁為1分，每天都是失禁為0分；（2）污便程度：無污便為2分，偶爾污便為1分，經(jīng)常污便為0分；（3）肛門括約肌收縮力：收縮有力為2分；有收縮感但力量差為1分；無明顯收縮為0分。

五、統(tǒng)計學分析方法

所有數(shù)據(jù)經(jīng)SPSS13.0分析，計量資料采用t檢驗、計數(shù)資料運用卡方檢驗分別來進行統(tǒng)計學分析，以P＜0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

結 果

一、兩組病例資料的比較

兩組在隨訪時間、疾病種類分布、骶骨比率方面差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），LAARP組的平均年齡比PSARP組略大，差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）。詳見表1。

二、二期肛門直腸成形術的手術時間、術中出血、住院時間的比較

兩組在平均手術時間方面差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）。LAARP組術中出血量更少，術后住院時間更短，差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.01）。見表2。

合并RVF和RPF的病例平均手術時間LAARP組更短，合并RBF的病例平均手術時間PSARP組更短（詳見表3）；兩組比較差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）。

三、術后并發(fā)癥的比較

傷口感染發(fā)生率：LAARP組無傷口感染，PSARP組共2例患者出現(xiàn)術后傷口感染，兩組比較差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）；直腸黏膜脫垂發(fā)生率：LAARP的術后直腸黏膜脫垂發(fā)生率高于PSARP組（33.3% vs 6.67%），差異有統(tǒng)計學意義（P＜0.05）；肛門狹窄發(fā)生率：LAARP組1例（4.77%），PSARP組2例（6.67%），兩組比較差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）；尿道憩室發(fā)生率：LAARP組1例（4.77%），PSARP組3例（3.33%），兩組比較差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）；瘺管復發(fā)發(fā)生率：LAARP組1例（4.77%），PSARP組1例（3.33%），兩組比較差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）；便秘發(fā)生率：PSARP組高于LAARP組（23.8% vs 46.7%），但差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）；兩組均未發(fā)生尿道或輸精管的損傷。見表4。

表3 RVF組、RPF組、RBF組的平均手術時間比較（h

表3 RVF組、RPF組、RBF組的平均手術時間比較（h

注：*P＜0.05，兩組比較差異有統(tǒng)計學意義

?

四、直腸肛門功能評價

所有患兒均完成2年以上的隨訪。Kelly評分結果見表5。

LAARP組和PSARP組在排便控制力、污便、肛門括約肌收縮力、總分以及優(yōu)良率方面差異無統(tǒng)計學意義（P＞0.05）。

討 論

ARM在小兒消化系統(tǒng)先天畸形中占首位，其發(fā)病率約在 1:1 500～1:5 000［3，5］。目前 ARM 的最常用的兩種治療方法分別是1982年Pena和Vries［2］首先提出的后矢狀入路肛門成形術（PSARP）和2000年Georgeson［3］報道的腹腔鏡輔助下肛門成形術（LAARP）。關于兩種手術方法的對比目前仍然存在爭議［6］。雖然已經(jīng)有兩種術式的對比分析的研究，但存在沒有提供具體的疾病分類［7-8］、選取疾病分類過多且分布不均［9-10］、兩組病例的治療時間相差過大［6，11］、治療方案多樣（包含一期和三期多種手術方案）等問題，導致選擇性偏倚增大。本研究選取了同時期收治的合并有泌尿系統(tǒng)瘺ARM的兩組男性病例，并排除了可能對后期功能評價產(chǎn)生影響的其他系統(tǒng)合并癥的病例，治療方案均為三期手術，且兩組病例在平均隨訪時間、疾病分類的構成、骶骨比率上差異無統(tǒng)計學意義，因此兩組病例是有較強的可比性的。

表2 兩組患者手術時間、術中出血、住院時間的比較（

表2 兩組患者手術時間、術中出血、住院時間的比較（

注：*P＜0.05，兩組比較差異有統(tǒng)計學意義

?

表4 兩組患者術后并發(fā)癥的比較［例，（%）］

表5 兩組患者術后Kelly評分比較

本次研究以及許多的研究結果都已經(jīng)表明，腹腔鏡技術在減小手術副損傷方面具有明顯優(yōu)勢。腹腔鏡技術的切口遠遠小于后矢狀入路的切口，且不需要切開肌肉復合體；借助于更加清晰廣闊的術野，內(nèi)部結構的顯露和分離也更加容易，將副損傷降到了最小。Pe?a等［12］報道中對于出血量和住院時間的統(tǒng)計也顯示了同樣的結果。明安曉等［13］認為腹腔鏡更清楚地分離直腸遠端與尿道的瘺管，減少了對尿道的損傷，瘺管切除也更加確切。另外對于直腸的游離更加充分，不會存在張力過高的情況，腹腔鏡對于盆底的肌肉的顯示更清晰，易于辨認，可以輔助電刺激判斷肌肉復合體的中心，避免肌肉復合體的損傷和后期的瘢痕愈合。Iwanaka等［14］認為末梢神經(jīng)對于維持括約肌的感覺和功能具有很大作用，腹腔鏡技術避免了后矢狀入路對于肛門括約肌以及末梢神經(jīng)的損傷。Wong等［8］運用MRI評估括約肌的對稱性、周圍瘢痕組織、重建肛門的位置，發(fā)現(xiàn)LAARP獲得了更好的肛門括約肌的對稱性，更少的瘢痕和肛周的纖維組織。

關于手術適應證方面，腹腔鏡技術在合并RVF和RPF的ARM治療中的優(yōu)勢得到了廣泛的認同。Ming等［6］隨訪了32例合并RVF和RPF的ARM患兒，經(jīng)過對比發(fā)現(xiàn)LAARP具有明顯優(yōu)勢。Ruggeri等［15］也在他的研究中表示LAARP治療合并直腸前列腺瘺的ARM患兒優(yōu)勢最大。目前比較有爭議就是腹腔鏡輔助技術對于合并尿道球部瘺的ARM的治療。本次研究中也發(fā)現(xiàn)RBF的平均手術時間LAARP組比PSARP組更長。這與在實際操作中的感受相符。直腸尿道球部瘺多數(shù)位于腹膜反折以下，暴露比較困難，往往需要游離整個直腸，且瘺管往往位于直腸前側并往往和尿道粘連緊密，處理起來有一定的挑戰(zhàn)性。Bischoff等［16］在報道中提到腹腔鏡修復尿道球部瘺需要剝離整個直腸，而這個操作在PSARP中往往并不是必須的，因此他認為后矢狀入路是首選。Ruggeri等［15］認為直腸尿道往往合并一個共用管壁，如果此管壁較長，無論經(jīng)腹手術還是腹腔鏡手術，分離都很困難，相比較下后矢狀入路下直腸尿道球部瘺更容易找到。國內(nèi)2017年版的《腹腔鏡肛門直腸畸形手術操作指南》［17］未將合并直腸尿道球部瘺的ARM列入手術適應證，而是列入了可作為臨床探索性手術。但是Yazaki等［18］報道了14例腹腔鏡技術治療的合并直腸尿道球部瘺的ARM，和12例后矢狀入路治療的病例進行比較，在術后MRI評分、傷口感染率方面有著明顯優(yōu)勢，認為腹腔鏡技術是一個安全的值得信賴的方法。綜合上述文獻的經(jīng)驗并結合本研究的結果，可以看到腹腔鏡技術在處理直腸尿道球部瘺的時候是具有一定困難的，可能會帶來更大的副損傷。

術后直腸黏膜脫垂是一個值得關注的術后并發(fā)癥，本次研究以及目前多數(shù)文獻報道LAARP組的發(fā)生率更高。文獻報道發(fā)生率高低不一，Ming等［6］報道直腸黏膜脫垂在LAARP組中發(fā)生率9.4%，而PSARP組中沒有發(fā)現(xiàn)。Kimura等［9］報道LAARP術后黏膜脫垂發(fā)生率達67%，而PARRP術后未發(fā)現(xiàn)。Yazaki等［18］報道LAARP術后直腸黏膜脫垂發(fā)生率大概在9%～46%。多數(shù)作者認為后矢狀入路對于直腸分離的較少，近端直腸還會固定盆膈上，因此術后直腸黏膜脫垂的病例發(fā)生較少，而腹腔鏡技術對直腸的過多剝離導致其游離性增加，且腹腔鏡技術不打開平滑肌復合體，不能逐層的縫合固定直腸遠端，導致直腸遠端牢固性差。黃壽獎等［19］報道通過減少松解乙狀結腸系膜，切除直腸遠端肥厚擴張部分，縫合后保證直腸有一定張力，使直腸黏膜脫垂的發(fā)生率明顯降低。

因此，和后矢狀入路方法比較，腹腔鏡輔助治療男性合并泌尿道瘺的ARM是一種安全可靠、創(chuàng)傷更小的方法，尤其適合合并RVF和RPF的病例，但術后直腸黏膜發(fā)生率更高；在對于合并RBF的治療是否首選腹腔鏡技術上，仍存在爭議。