鄰關(guān)節(jié)骨囊腫患者病灶刮除及人工骨植骨術(shù)療效觀察：8例報(bào)告

王向明

(北京朝陽(yáng)中西醫(yī)結(jié)合急診搶救中心骨腫瘤科，北京 100023)

鄰關(guān)節(jié)骨囊腫(juxta-articular bone cyst)是一種局限于鄰近關(guān)節(jié)部位的骨內(nèi)良性腫瘤樣病變，臨床較少見，故以往命名紊亂, 又稱骨內(nèi)腱鞘囊腫(intraosseous ganglion)、關(guān)節(jié)軟骨下囊腫(subchondral bone cyst of joint)等，1972年世界衛(wèi)生組織將其統(tǒng)一命名為“鄰關(guān)節(jié)骨囊腫(骨內(nèi)腱鞘囊腫)”，并規(guī)定其定義為“鄰關(guān)節(jié)軟骨下的良性囊腫，為纖維組織構(gòu)成的多房性病變伴廣泛的黏液病變，放射學(xué)上表現(xiàn)為邊界清晰、邊緣有骨硬化帶的溶骨性病變”[1]。臨床可表現(xiàn)為關(guān)節(jié)疼痛，活動(dòng)后加重，病變部位以長(zhǎng)骨多見，下肢多于上肢，最終需臨床、影像、病理結(jié)合確診。本文回顧性分析我科近年診治病例，進(jìn)一步總結(jié)經(jīng)驗(yàn)，提高診治水平。

1 臨床資料

2012年1月至2017年2月我科收治8例鄰關(guān)節(jié)骨囊腫患者，其中男性5例，女性3例，年齡55～62歲，平均58.5歲。發(fā)病部位肱骨近端1例，股骨近端2例，脛骨近端5例。8例患者術(shù)前均表現(xiàn)為鄰近關(guān)節(jié)疼痛，主要癥狀為局部輕度疼痛,多為間歇性疼痛,休息后緩解,勞累后加重，查體體征陰性。8例患者術(shù)前均行X線、CT、磁共振成像(magnetic resonance imaging，MRI)等影像學(xué)檢查。X線檢查可見發(fā)病部位位于干骺端，呈偏心性溶骨性破壞，邊界清楚，邊緣有硬化帶；CT表現(xiàn)呈圓形或橢圓形的低密度病灶，邊緣可見硬化，單房或多房，骨皮質(zhì)可有斷裂，病灶多位于關(guān)節(jié)軟骨下，三維重建顯示病灶可與關(guān)節(jié)腔相通；MRI表現(xiàn)為T1WI上均勻的低信號(hào)，T2WI上均勻的高信號(hào)，在短TI反轉(zhuǎn)恢復(fù)(short TI inversion recovery，STIR)圖像中異常信號(hào)未被抑制，病灶位于關(guān)節(jié)軟骨下，增強(qiáng)掃描病灶邊緣環(huán)形強(qiáng)化，部分病灶與關(guān)節(jié)相通。8例患者術(shù)前經(jīng)穿刺活檢病理診斷符合鄰關(guān)節(jié)骨囊腫，后行病灶刮除、人工骨(Wright Medical Technology Inc.,Arlington,USA)植骨術(shù)治療，術(shù)后2周左右患者關(guān)節(jié)疼痛癥狀緩解，術(shù)后隨訪12～24個(gè)月，無(wú)復(fù)發(fā)，關(guān)節(jié)功能良好。術(shù)后病理再次證實(shí)鄰關(guān)節(jié)骨囊腫診斷。

以上8例鄰關(guān)節(jié)骨囊腫患者行病灶刮除、Wright人工骨植骨術(shù)治療，術(shù)后2周左右患者關(guān)節(jié)疼痛癥狀緩解，術(shù)后隨訪12～24個(gè)月無(wú)復(fù)發(fā)， 關(guān)節(jié)功能良好。 典型病例影像如圖1,2所示。

2 討 論

1974年，古賀三郎將鄰關(guān)節(jié)骨囊腫(骨內(nèi)腱鞘囊腫)依據(jù)病變發(fā)生部位分為3型：Ⅰ型為緊貼骨皮質(zhì),Ⅱ型為穿透骨皮質(zhì)進(jìn)入骨內(nèi)，Ⅲ型為發(fā)生于骨內(nèi)；并將Ⅰ、Ⅱ型稱為骨膜下腱鞘囊腫，將Ⅲ型稱為骨內(nèi)腱鞘囊腫。1979年，Schajowicz等[2]以骨內(nèi)病變是否與軟組織腱鞘囊腫相通將本病分為2型：貫通型(即古賀Ⅱ型)，即由軟組織腱鞘囊腫形成，該型臨床上少見，常有明顯疼痛；特發(fā)型(即古賀Ⅲ型)，僅表現(xiàn)為輕度關(guān)節(jié)疼痛，甚至無(wú)明顯癥狀，少數(shù)病例可有外傷史，臨床上大部分病例屬此分型。目前臨床上多采取古賀或Schajowicz分型。

對(duì)于此病發(fā)病機(jī)制，目前主要有以下幾種學(xué)說(shuō)。(1)缺血壞死。Schajowicz等[2]認(rèn)為骨的表面受到機(jī)械壓迫和反復(fù)輕微的外傷導(dǎo)致髓內(nèi)血運(yùn)發(fā)生障礙，產(chǎn)生病灶性缺血壞死，纖維母細(xì)胞增殖變性、纖維結(jié)締組織黏液性改變從而形成囊腫。(2)軟組織疝入。Fisk[3]及Kay[4]推測(cè)此病起因于骨膜腱鞘囊腫，使骨皮質(zhì)受壓并侵入骨內(nèi)形成。如好發(fā)于脛骨近端，推測(cè)由鵝足滑囊疝入形成。(3)滑液滲漏。Crane等[5]認(rèn)為外傷等因素造成關(guān)節(jié)軟骨面產(chǎn)生小的縫隙，使得關(guān)節(jié)液滲入軟骨下方形成囊腫。(4)髓內(nèi)纖維變性。Hicks[6]及Byers等[7]認(rèn)為是骨髓內(nèi)組織成纖維母細(xì)胞增殖、結(jié)締組織發(fā)生黏液變性，透明質(zhì)酸增多壓迫骨髓，使骨小梁萎縮變性，從而形成骨內(nèi)囊腫。近年來(lái)，由于CT和MRI的廣泛應(yīng)用，發(fā)現(xiàn)貫通型病例相較以往明顯增多，故目前多數(shù)學(xué)者認(rèn)為此病由骨外向骨內(nèi)發(fā)展可能性較大[8-10]。

多數(shù)文獻(xiàn)報(bào)告本病男性發(fā)病多于女性，也有統(tǒng)計(jì)男女發(fā)病率相似。病變部位以長(zhǎng)管狀骨多見,下肢多于上肢，常發(fā)生于髖、膝、踝等關(guān)節(jié)。發(fā)病年齡多見于20～40歲，但年齡跨度較大，最小4歲，最大91歲[8,9,11]。本病多數(shù)為單發(fā)起病，但亦有多發(fā)可能。多數(shù)臨床主要癥狀為鄰近關(guān)節(jié)部位鈍痛，可呈活動(dòng)后加重，病史由數(shù)月至數(shù)年不等，因其隱匿起病，臨床無(wú)典型表現(xiàn)，需鑒別診斷，如關(guān)節(jié)炎囊性變、骨膿腫、軟骨母細(xì)胞瘤、骨巨細(xì)胞瘤等。因其臨床查體可為陰性或僅輕度壓痛， 缺乏特異性， 故應(yīng)重視影像學(xué)表現(xiàn)。典型影像學(xué)表現(xiàn)為位于長(zhǎng)骨干骺端偏心性、圓形或橢圓形溶骨性區(qū)域，多為單房，周邊輕度硬化，邊緣清楚，基質(zhì)均勻，無(wú)鈣化；周圍骨結(jié)構(gòu)正常，相鄰關(guān)節(jié)正常，部分可見病灶內(nèi)小裂隙與關(guān)節(jié)腔相通，MRI在個(gè)別病例可更早發(fā)現(xiàn)異常。病理組織學(xué)上，囊腫由纖維組織構(gòu)成并伴有廣泛的黏液樣變性，囊壁為疏松纖維組織和少量的纖維母細(xì)胞組成，無(wú)上皮細(xì)胞內(nèi)襯，囊內(nèi)為半透明的膠凍樣液體，與單純骨囊腫清亮稀薄的漿液性液體不同。通過(guò)臨床表現(xiàn)、影像學(xué)檢查(X線、CT、MRI等)及穿刺活檢病理三結(jié)合，一般可正確診斷鄰關(guān)節(jié)囊腫[12-15]。

圖1 男，56歲，右膝關(guān)節(jié)疼痛1年半

A,B: pre-operative X-ray; C,D: CT scan and sagittal reconstruction image; E,F: MRI images show subchondral eccentric osteolytic lesion, with clear boundary and hardened edge; G,H: immediate post-operative X-ray shows the lesion is filled with artificial bone graft after curettage; I,J: post-operative 7-month X-ray shows satisfactory recovery and normal joint function

圖2 男，62歲，主訴左膝疼痛2年就診

A,B: pre-operative X-ray; C,D: CT scan and sagittal reconstruction image; E,F,G,H: MRI images show subchondral eccentric osteolytic destruction with multiple chambers, clear boundary and hardened edge, and the lesion connects with the joint cavity; I,J: immediate post-operative X-ray shows the lesion is filled with artificial bone graft after curettage; K,L: post-operative 2-month X-ray shows satisfactory recovery and normal joint function

對(duì)于此病的治療，如果明顯疼痛或保守治療無(wú)明顯改善，可行手術(shù)治療。手術(shù)方法多數(shù)為病灶刮除后植入自體骨、人工骨、骨水泥等，注意需將纖維囊壁刮除徹底，多數(shù)疼痛緩解，極少?gòu)?fù)發(fā)。有學(xué)者主張對(duì)于無(wú)癥狀患者也應(yīng)當(dāng)行手術(shù)治療，尤其是位于負(fù)重部位病例，以免疾病進(jìn)展影響關(guān)節(jié)功能。對(duì)于部分發(fā)病時(shí)間長(zhǎng)、關(guān)節(jié)破壞嚴(yán)重患者，亦有行關(guān)節(jié)置換術(shù)報(bào)道[9]。本組8例患者采用病灶刮除后行Wright人工骨植骨術(shù)治療，均取得了滿意療效，且12～24個(gè)月隨訪無(wú)明顯復(fù)發(fā)及并發(fā)癥出現(xiàn)，對(duì)于符合指征的患者不失為一種成熟、首選的手術(shù)方式。