馬術輔助干預孤獨癥譜系障礙兒童的療效及應用研究

高 延，洪 琦，羅小杏，王 丹

(深圳市寶安區婦幼保健院，廣東 深圳 518133)

馬術輔助干預(Equine-assisted interventions，EAI)是動物輔助干預(animal-assisted inter￣vention，AAI)的一個重要分支，是運動醫學和康復醫學的一個交叉領域，指在治療過程中納入馬作為一項治療因子的心理物理治療方法[1]。近年來國際上大量臨床研究和實踐顯示，馬術輔助干預能顯著改善一系列身心疾病患者的癥狀，如腦癱、注意缺陷多動障礙、多發性硬化、腦外傷、中風、唐氏綜合征、平衡障礙等疾病[2-5]。如今在瑞典等歐洲國家，馬術輔助康復治療已是政府基本醫療保障覆蓋的治療項目。孤獨癥譜系障礙(autistic spectrum disorder，ASD)是一種以社會交往障礙為核心表現的綜合征，是造成兒童精神殘疾的最直接原因之一。目前康復手段主要為藥物對癥干預、物理因子治療、行為學訓練等。國外研究和臨床實踐發現，將馬術輔助干預納入ASD的治療中，具有其獨到的優勢。本研究旨在通過對ASD患者系統的訓練流程及課程設置，初步探索馬術輔助康復治療對ASD患兒社交能力、認知能力等方面的療效評價。

1研究對象與方法

1.1對象

選取2017年1至6月在深圳市寶安區婦幼保健院兒童心理行為康復科門診就診的患兒，按照美國《精神障礙診斷與統計手冊第5版》(DSM-5)診斷標準，符合ASD癥狀學診斷標準，選取年齡4～18歲、目前未接受其他物理治療、大運動發育達到4歲水平且具有騎乘能力、臨床診斷為中度或以上的ASD患者20名(男16名，女4名)，年齡4.5～18歲(8.1±3.4歲)。入組兒童排除聽力障礙及其他神經發育障礙疾病。全部受試兒童均征求家長同意并簽署知情同意書。

1.2方法

1.2.1臨床資料采集和評估

入組患兒在馬術輔助干預前、后進行事件相關電位(event-related potential，ERP)失匹配負波(mismatch negativity，MMN)和P50兩項神經電生理指標檢測，評價患兒干預后前認知加工和抑制無關刺激功能的變化。由熟知患兒情況的撫養人填寫基本情況調查表，并在患兒治療前、治療后分別填寫ABC量表(autistic behavior checklist，ABC)、社交反應量表(social responsiveness scales,SRS)[6]、Achenbach兒童行為量表(child behavior checklist, CBCL)比較患者臨床量表評分變化。

1.2.2事件相關電位檢測

采用國際腦電學會10/20系統擴展的德國Brain Products制造64導電極帽記錄，記錄時濾波帶通為0.016～100Hz，連續采樣頻率為500Hz。MMN檢測采用被動聽覺oddball范式，通過立體聲音耳機左右同時給予出現概率為0.85的1 000Hz純音和出現概率為0.15的1 200Hz純音，分別作為標準刺激和偏差刺激。刺激持續時間300ms，間隔時間400ms，刺激總數為1 000次。P50檢測采用條件—測試刺激范式，條件刺激指前一個刺激S1，測試刺激為后一個刺激S2。每一對刺激中的前后兩個刺激時間間隔為500ms，每一對刺激時間間隔為3s，刺激總數為1 000對。兩個范式刺激聲強度均為80dB。測評無需被試主動操作，按照國際指南[7]，使兒童在坐位于檢測全程觀看其感興趣的無聲卡通片，以保證清醒睜眼且不對刺激聲音加以主動注意。檢測由經過神經電生理理論及操作嚴格培訓的專業醫生進行。

1.2.3馬術輔助干預的訓練方案

項目開始前由?？漆t生對患兒家長舉辦“馬術輔助康復治ASD”的專題講座，介紹馬術康復技術在國外的應用歷程、治療機理，本項目的流程、課程設置等。

訓練課程安排：全部課程為期12周，每周進行1次，每次持續1h。按照語言表達、理解指令、眼神接觸、行為是否多動4個指標，對患者進行分組。選擇病情相近的3～4名患兒一組，每位患兒配1匹治療馬匹及1名馴馬員，每組由1名瑞典康復治療師擔任主訓教師，1名康復輔助人員協助，家長全程參與訓練過程。

訓練場地及訓練團隊：選擇瑞典設立在深圳的一所具有馬術訓練資質的馬術學校，訓練課程及流程設置由國內發育行為兒科專家、物理治療師(physiotherapist，PT)、職業治療師(occupational therapist，OT)、語言治療師(speech therapist，PT)組成的團隊，參照歐洲馬術輔助訓練基本內容結合國內馬術訓練環境及人員情況制定，并經過瑞典馬術康復專家認定。

訓練流程：學習穿戴訓練裝具——親近及撫摸馬匹、眼神交流——上馬及放松訓練——馬背平衡及互動能力——騎乘中由治療師對患者分別從行為、動作完成、語言能力等方面訓練——領取食物喂飼馬匹——親近及撫摸馬匹與馬道別——整理物品脫下訓練裝具。

訓練要點：①人與動物間親密關系的建立，感覺馬匹、 撫摸馬匹、信任馬匹、飼養馬；②騎乘過程融合感知覺、平衡功能、對馬匹節律性運動的適應及調節能力、言語理解及溝通能力訓練；③訓練內容從易到難，循序漸進；④訓練過程強調團隊參與，即家長、患兒、馴馬員、馬術治療師及馬匹密切配合，立體互動。

1.3統計學方法

2結果

2.1干預前后事件相關電位檢測結果比較

20名兒童中有1人(男)各導聯未見明顯的MMN，數據分析中予以剔除，故最終進行腦電數據分析為19人，出波率為95%。比較干預前后MMN在Fz點的潛伏期及波幅，差異均無統計學意義(均P>0.05)，且呈現干預后潛伏期縮短、波幅增大的變化趨勢，見圖1。比較在干預前后Cz點S2/S1的P50波幅比值，呈現隨干預波幅比值下降的趨勢，差異無統計學意義(P>0.05)，見表1。

注：純音，標準刺激=1 000Hz，偏離刺激=1 200Hz。

表1 馬術輔助干預前、后患者事件相關電位各指標的比較

參數 干預前 干預后 t PCz點S2/S1P50波幅比值 1.79±8.89 1.07±4.62 0.874 0.399Fz點MMN波幅(μv) -3.84±5.07 -4.256±4.86 -0.177 0.863Fz點MMN潛伏期(ms)162.33±45.09 142.67±40.73 1.342 0.207

2.2干預前后臨床量表評分變化的比較

SRS量表用以評價ASD兒童的社交功能損害情況，評分越高，癥狀越重。表2顯示，干預后SRS總分顯著降低(P<0.05)。ABC量表由于家長觀察的ASD癥狀情況，干預后總分也顯著降低(P<0.05)。干預前后ASD患兒CBCL總分無明顯差異(P>0.05)。

表2 馬術輔助干預前、后患者臨床量表評分的

3討論

3.1馬術輔助干預對ASD兒童作用效果及評價

近5年來國外團隊對馬術輔助干預康復治療應用進行了研究，絕大多數研究主要使用各種臨床量表進行評價，本研究首次采用事件相關電位指標結合臨床量表，評估馬術輔助治療改善ASD兒童療效。MMN反映大腦對新傳入的偏離刺激成分、與之前重復刺激非匹配的記憶痕跡整合反應，參與的腦區包括顳葉聽覺加工部分和額葉前認知加工部分[8]，是評價兒童感知覺加工較好的指標，一般認為潛伏期縮短反映了神經傳導速度加快，可能與突觸密度增加或功能提升有關。感覺門控指標主要反映早期注意前驅加工過程，最常用聽覺誘發電位P50，反映了大腦皮層對聽覺刺激信息的早期注意初期階段的加工過程以及排除無關刺激傳入的自動抑制初期抑制能力[9]。正常人的S2/S1的P50波幅值比值小于1[10]，感覺門控水平正常，可防止復雜環境中豐富的刺激信息引起大腦皮層信息超載，進而保護認知功能的完整性。而某些精神疾病患者如精神分裂癥、抑郁癥等，無法抑制無關刺激的傳入。S2/S1比值越大，感覺門控功能越弱。本研究中馬術輔助康復治療前，ASD患者MMN潛伏期在正常范圍，但S2/S1的P50波幅值比值大于1，提示ASD患者同樣存在對無關刺激抑制的功能障礙。經過12周訓練課程，這兩項電生理指標都在干預后表現趨于改善的變化趨勢，MMN潛伏期呈縮短趨勢，S2/S1的P50波幅值比值呈減小趨勢。變化無統計學意義，可能與樣本量小有關。SRS和ABC量表在干預后的得分減少，經檢驗有顯著性差異，表現出馬術輔助干預對患者的臨床癥狀，特別是與社交相關的癥狀改善較明顯。Hout等[11]研究者對60名2～14歲ASD患兒進行為期10周每周1次的馬術輔助治療，并使用CARS兒童期孤獨癥評定量表和ATEC孤獨癥治療評定量表對治療前后功能改變進行評估。結果顯示，患兒的ASD癥狀嚴重程度有顯著改善，其中受試者的社交能力及感覺認知能力在所有觀測指標中改善最為明顯。本研究結果與Hout等的研究具有一定的一致性。

3.2馬術輔助干預ASD兒童的康復原理

馬術輔助干預并不僅僅是騎馬，還在騎行過程中引入相應專業的治療師如PT、OT、ST、心理治療師等，運用馬所特有的自然運動節律以及本能的基礎交流能力等內在特性，進行注意力、控制力、感覺統合、語言及非語言交流能力的訓練[1]，在發育行為兒科專家、專業治療師、馬術指導員及家長等多方人員的參與下，實現標準化、系統性的治療。從本研究訓練流程及設置，通過以下方面達到相應治療作用：①干預一般選擇騎馬速度為100～120米/分鐘的慢步，相當于正常成年人的步速。三維立體空間運動重塑的試驗結果表明，馬匹在慢速步行時，呈現出3個軸面上的動作：在左右軸上髖關節外展和內收，在前后軸上髖關節屈曲和伸展，在垂直軸上髖關節內旋和外旋。馬匹的肌肉運動信息可以通過患者下肢傳導至全身，輸入并易化了一種患兒平時沒有機會體驗的運動模式[12]，促進中樞神經將馬術治療過程中來自身體各部位及外部環境對身體刺激的感覺信息加以組織，發展兒童對自身身體的感知，同時也刺激了前庭覺和本體覺的發展。②在騎乘教學過程中，治療師和訓練師通過課程設置和教學訓練任務，可以幫助兒童提升認知、語言、學習自我控制和注意力控制[13-14]。③兒童通過不斷的觀察到發出的指令與馬匹行為執行之間的關聯，理解外部互動，增強社交主動性[15]。④和馬匹的身體接觸、日常照料馬匹，都能增強兒童與馬匹的情感連接，讓兒童更放松、減少焦慮情緒，再通過馬匹這個媒介，逐步發展出更多的情感體驗，促成與人的情感交流[16]。⑤運動訓練本身即可促使大腦分泌腦內啡酞，下調多巴胺水平和多巴胺D2受體的表達[3]，可改善ASD兒童多動行為和注意力障礙。

3.3馬術輔助干預及應用的下一步研究發展方向

既往國外的研究[11-16,3]顯示出馬術輔助干預在ASD輔助治療中，相對于傳統干預措施具有獨到的優勢，但若要全面應用于臨床實踐，還有許多問題等待解決和完善。目前國外已發表的研究以小樣本患者的治療研究為主。進行大樣本隨機對照設計，將增加研究內在有效性和統計學外部有效性，更好排除混雜因素的干擾[17]。未來更多的大樣本、多中心、不同人種的隨機雙盲臨床試驗，可提高將以往實驗結論應用到ASD患者人群的效能。目前對該治療機制的探索還停留在少量動物實驗和臨床分析階段，訓練方案也都在基本流程基礎上以個體化治療為主，使得每一個患者具體的治療經歷可能不完全一樣。深入研究馬術輔助干預背后神經遞質、激素、神經通路的作用機制，將有利于進行更嚴謹的訓練設置，發展和規范更標準化的治療方案，促進更好的康復效果。此外，大部分研究采取的療效評價指標，基本上以臨床癥狀評估量表為主，如何認識癥狀變化背后的生理病理本質，提示我們需要發展更敏感更有針對性的評價指標。對馬術輔助干預機制的深入研究，或將對拓展評價指標、升級治療方案帶來新的契機。本研究既是國內首家開展的馬術輔助康復研究，也是對ASD患者進行馬術輔助干預的首次報道，同時探索了采用ERP神經電生理指標評價干預前后的效果，今后將在擴大樣本量基礎上再做進一步研究。