肱骨巨大骨旁脂肪瘤合并尺神經損害1例病例報道

陳文瑤，李新志，李 意，闕祥勇

(三峽大學附屬仁和醫院骨科，湖北宜昌 443001)

·短篇及病例報道·

肱骨巨大骨旁脂肪瘤合并尺神經損害1例病例報道

陳文瑤，李新志，李 意，闕祥勇

(三峽大學附屬仁和醫院骨科，湖北宜昌 443001)

骨旁脂肪瘤是一類少見的脂肪瘤，多發生于長骨的干骺端，瘤體刺激常導致骨膜發生異常反應，引起骨質改變。患者常表現為局部腫塊和輕微的疼痛不適。自1959年Kenin 等[1]首次報道以來，相繼有多篇關于骨旁脂肪瘤的報道，綜合以上病例，以橈骨、腓骨、及股骨骨旁脂肪瘤多發。少部分病例表現為神經損害表現，最常被累及的神經是骨間背神經、腓總神經[1]。本文現將1例巨大的肱骨骨旁脂肪瘤，并因壓迫產生尺神經損害，報道如下。

1 臨床資料

患者，男，44歲，建筑工人，發現右上臂無痛性包塊20余年，逐漸增大，于5個月前出現右小指及環指麻木。在進入本院前1周曾在外院行MR及X檢查(圖1、2)，MR提示上臂內側包塊，信號均一，與皮下脂肪信號一致。取組織行切片病檢，提示為骨旁脂肪瘤。體檢提示：環繞右上臂前側、內側、后內側部可見巨大橢圓形包塊，范圍從肩關節下3 cm至肘關節上約10 cm處。包塊觸之韌，無明顯壓痛，活動度可。右側肩、肘關節活動無障礙，右手腫脹，雙側橈動脈搏動對稱，右環、小指觸覺減弱，Froment試驗陽性。

入院后進行了右上肢的CTA檢查，以明確瘤體與血管的關系(圖3)，CT成像顯示骨質改變呈現珊瑚狀增生，肱動脈壓迫迂曲；矢狀成像顯示瘤體在骨質增生的基底上形成一瘤體，呈分葉狀，類似“柏樹”樣增殖。瘤體CT值與皮下脂肪相近。入院1周后在全麻下進行了腫瘤切除，術中見瘤體呈黃色、包膜完整，分葉狀，位于肱二頭肌與股三頭肌外側頭之間，肱二頭肌、三頭肌、肱肌、肱動靜脈、頭靜脈及正中、尺神經及橈神經均被腫瘤壓迫移位，上臂內側神經血管整被瘤體頂壓，其中尺神經于上臂中段，橈神經位于其分葉狀間隙內。

圖1 MR檢查

術中游離血管神經束加以保護，見腫塊向上達肱骨大結節下緣，向下達肘上部約7 cm，經肱二、三頭肌間生長，基底部形成珊瑚狀骨質增生，與肱骨干緊密相連。由于瘤體較大，為保護神經血管，經前后側切口，術分兩部分切除瘤體。術中、術后應用抗菌藥物24 h預防感染，切口一期閉合。術后病檢示骨旁脂肪瘤(圖4)。患者術后14 d出院，切口愈合良好。隨訪18個月，腫脹無復發，患者右肘功能良好，環指及小指麻木、運動障礙于術后4個月完全恢復。

A：術前肱骨側位；B：術后肱骨側位

圖2術前與術后X線片

A：肱動脈及腫瘤三維成像；B：瘤體矢狀面成像

圖3 CT成像

A：術中瘤體與血管神經束；B：病理圖片(HE×40)

圖4術中瘤體形態與病理圖像

2 討 論

骨脂肪瘤為源于骨髓腔、骨皮質或骨表面的良性骨及脂肪增生，骨表面的脂肪瘤又分為骨旁脂肪瘤和骨膜內脂肪瘤，骨脂肪瘤的報道至2006年也僅有300余例，而骨旁脂肪瘤的報道更為少見，僅有不到百例的病例報道[2]。與骨內脂肪瘤相比，骨旁脂肪瘤對骨質破壞較少，骨干常較完整，較少發生病理性骨折。骨旁質肪瘤多見成人，有的幼年起病，病程緩慢，最長可達10年。多表現為無痛性腫塊，部分包塊生長產生神經損害或影響關節活動[3-5]。Rohan等[6]報道了1例肱骨骨旁脂肪瘤，發生部位與本例相似，但不具備本例具有尺神經損害的表現。本例患者病史20余年，瘤體巨大，無明顯疼痛，患者因手指麻木，活動障礙就診。入院發現其前臂及手部靜脈回流障礙，局部腫脹明顯。術中發現瘤體對尺神級、橈神經、正中神經及肱動靜脈、頭靜脈均存在壓迫，而尺神經于瘤體頂部呈現水腫表現。骨旁脂肪瘤合并神經損害有較多報道，多為瘤體壓迫性損害，故損害的部位多為空間小，神經可移動度小的部位，如骨間背神經及腓總神經[7]。尺神經位于上臂部位時，由于可緩沖空間較大，較少發生壓迫性損害。本病因腫瘤瘤體巨大，壓迫而產生損害。術中發現，與上臂內側的正中神經相比，尺神經位正好位于瘤體膨脹最顯著的部位，而橈神經則位于瘤體分葉間隙內，故產生尺神經損害而未危及正中神經及橈神經。切除瘤體后神經功能恢復也是壓迫產生損害的證據。

骨旁脂肪瘤最典型的X線片表現是形成放射狀骨增生改變，局部骨皮質常有局限性增厚；CT有助于觀察骨質改變，同時，現代的CT成像技術也有助于觀察瘤體形成及與周圍組織的關系，CT表現骨質改變既有增生，也可能有缺損，CT值上瘤體與皮下脂肪基本一致，本例患者具有典型CT表現，切面上呈分葉狀排列，骨質呈珊瑚狀、多蒂增生，其中每一增生的骨蒂上產生一分葉狀的軟組織瘤體，CT冠狀面上具有“柏樹”樣增生特征。MR可多平面觀察瘤體，觀察其結構、有無包膜及與周圍組織的關系，T1像上，瘤體信號與皮下脂肪信號強度相似，而在T2像上略低于皮下脂肪信號。本例患者符合以上改變。

骨旁脂肪瘤是一種涉及骨及脂肪組織的良性腫瘤，需要與多種骨及脂肪惡性腫瘤鑒別，最常見的一類惡性腫瘤是脂肪肉瘤，尤其是高分化的脂肪肉瘤，高分化脂肪肉瘤常有包膜存在，很少刺激骨組織增生。另一類很難單純通過影像學鑒別的惡性腫瘤是骨膜外骨肉瘤，骨膜外骨肉瘤在CT和MR上均表現為骨旁的骨化信號和脂肪組織信號，二者具有相似的遺傳學特征，即12q14染色體畸變，很難通過影像學檢查確診[8]。術前針刺活檢或切片是診斷的必要步驟。

本病例的特點在于其發生肱骨干，因瘤體巨大，壓迫導致尺神經損害，未見相關報道；影像表現尤其是CT特異性強，具有骨旁脂肪瘤典型的影像學特征。

[1]Kenin A,Levine J,Spinner M.Parosteal lipoma[J].J Bone Joint Surg,1959,41(6)：1122-1123.

[2]Kapukaya A,Subasi M,Dabak N,et al.Osseous lipoma:eleven new cases and review of the literature[J].Acta Orthop Belg,2006,72(5)：603-614.

[3]Jang SM,Na W,Jun YJ,et al.Parosteal lipoma of the rib[J].Ann Thorac Surg,2009,87(9):316-318.

[4]Das P,Safaya R.Ossifying parosteal lipoma of shoulder:diagnostic dilemma[J].Indian J Pathol Microbiol,2008,51(7):312-313.

[5]Seki N,Okada K,Miyakoshi N,et al.Common peroneal nerve palsy caused by parosteal lipoma of the fibula[J].J Orthop Sci,2006,11(1):88-91.

[6]Rohan JC,Vandana D,Chirag B,et al.Parosteal lipoma of humerus-A rare case[J].Int J Surg Case Rep,2013,4(12):1159-1162.

[7]Lidor C,Lotem M,Hallel T.Parosteallipomaoftheproximalradius:areportofvecases[J].J HandSurg Am,1992,17(5):109-117.

[8] Larousserie F,Chen X,Ding Y,et al.Parosteal osteoliposarcoma:A new bone tumor(from imaging to immunophenotype)[J].Eur J Radiol,2013,82(12):2149-2153.

陳文瑤(1977-)，主治醫師，碩士，主要從事骨腫瘤、骨創傷的診治研究。

10.3969/j.issn.1671-8348.2017.32.048

R738.1

C

1671-8348(2017)32-4607-02

2017-04-26

2017-06-29)