膝關節色素絨毛結節性滑膜炎治療方法的選擇

曹忠書，田家祥，江海良，魏振

(山東省棗莊礦業集團中心醫院骨科，山東 棗莊 277800)

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膝關節色素絨毛結節性滑膜炎治療方法的選擇

曹忠書，田家祥，江海良，魏振

(山東省棗莊礦業集團中心醫院骨科，山東 棗莊 277800)

目的 探討不同類型膝關節色素絨毛結節性滑膜炎的最佳臨床治療方案選擇并對此進行總結。方法 回顧性研究2004年8月至2015年8月我科收治的經術后病理證實的膝關節色素絨毛結節性滑膜炎31例；主要臨床表現為膝關節的反復腫脹、積液及持續疼痛，關節穿刺液為黃褐色、鐵銹色或陳舊血性液，部分患者X線檢查可見關節軟骨退行性改變或軟骨多部位小范圍侵蝕樣改變；根據病史、臨床表現、年齡、影像學表現及對治療效果期望值綜合分析后，26例行關節鏡下關節內病變切除(ASR組)，5例行人工全膝關節表面置換術(TKA組)。結果 ASR組采用Lysholm膝關節評分，由術前的(44.8±2.5)分增加到術后(85.8±2.8)分，差異有統計學意義(t=55.695，P=0.000)；TKA組采用美國特種外科醫院評分(HSS評分)，由術前(49.4±8.8)分提高到術后的(85.4±11.6)分，差異有統計學意義(t=5.529，P=0.001)。結論 對關節色素絨毛結節性滑膜炎，應根據患者年齡、臨床癥狀、疾病分型等個體化治療，常可獲得滿意療效。

色素絨毛結節性滑膜炎；關節鏡；全膝關節置換術

色素絨毛結節性滑膜炎(pigmented villonodular synovitis，PVS)是Chassaignac等于1852年首次提出，Broca于1861年首先描述。膝關節PVS是Simon于1865年首先提出，當時報道的是局限性膝關節PVS，Dowd于1921年進一步報道描述了彌漫性膝關節PVS，Jaffe等[1]于1941年正式命名為PVS，并提出本病的本質是一種炎癥性病變而非腫瘤；其病因及性質目前尚有爭論，既往學者認為多與反復外傷、出血或炎癥相關，但朱敬先等[2]研究后排除與外傷因素相關；病因有以下幾種假說：良性腫瘤性病變、炎性反應學說、局部脂質代謝紊亂、反復的微創傷、反復出血等；部分觀點認為其可能是介于炎癥及良性腫瘤之間的一種滑膜疾病，是一種主要累及關節滑膜、滑囊和腱鞘的滑膜增生性疾病[3]。該病多累及人體大關節，且多為單側發病，最常見于膝、髖關節[4]。對于膝關節病變早期治療多為開放切除病變，近年來常用治療方法有關節鏡下切除病變滑膜、關節鏡下切除病變輔助術后放療，對病變嚴重、老年(大于60歲)伴有關節退變者行人工全膝關節表面置換術。筆者根據患者不同情況采用不同的治療方法，療效滿意，匯報如下。

1 資料與方法

1.1 一般資料 2004年8月至2014年8月，我科共收治膝關節PVS 31例，年齡28～69歲，平均39歲；其中男15例，女16例；左膝14例，右膝17例，均為單膝發病；病程2～30年不等，平均10年；其中小于50歲患者21例，合并盤狀半月板3例(均為外側盤狀半月板)，合并半月板損傷15例，合并骨關節炎13例(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)；50～60歲患者5例，均合并骨關節炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)，5例患者MRI顯示半月板Ⅲ級退變；大于60歲患者5例，均合并重度骨關節炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅲ～Ⅳ級)及不同程度的半月板退變(Ⅲ級退變者3例，Ⅳ級者2例)，2例患者合并前交叉韌帶部分撕裂。年齡在60歲以下患者關節炎退變為Kellgren-Lawrence分級Ⅱ級者，選擇關節鏡治療；而年齡為60歲以上者關節炎退變為Kellgren-Lawrence分級Ⅲ～Ⅳ級者選擇膝關節置換治療。

1.2 臨床表現、輔助檢查及術中改變

1.2.1 臨床表現 9例患者合并反復輕微外傷史，2例患者幼年有病變關節感染史，2例患者青少年時有風濕性關節炎病史；所有31例患者均有關節腫脹，波動試驗陽性，浮髕試驗陽性25例；患者均行關節穿刺抽液，抽出關節液外觀為黃褐色、鐵銹色或陳舊血性液；31例患者均伴有關節疼痛，疼痛性質可為脹痛、隱痛或活動后疼痛加劇，其中明顯疼痛者8例(VAS評分小于6分)；11例關節周圍有明顯壓痛者伴髕上囊處海綿樣觸感；23例患者病變側關節較健側皮溫升高，其中15例患者皮溫較健側升高1～2℃(電子皮溫計測量)；其中20例患者膝關節活動受限，表現為主動屈伸活動度較健側丟失15°～30°，被動活動度丟失10°～20°。

1.2.2 輔助檢查

1.2.2.1 血化驗檢查 2例患者血白細胞稍低，分別為3.1×109/L和3.0×109/L(考慮與2周以上連續抗生素治療相關，停抗生素5日后復查正常)，5例患者血白細胞稍高，分別為11.1×109/L，11.3×109/L，10.9×109/L，10.8×109/L，11.4×109/L；15例患者血沉較正常增快(均小于30 mm/h)；31例患者抗O均正常；7例患者C-反應蛋白值稍高，為6～10 mg/L。

1.2.2.2 X線檢查及MRI檢查 31例患者中，年齡小于50歲患者合并骨關節炎13例(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)；50～60歲患者5例，均合并骨關節炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅱ級)；大于60歲患者5例，均合并重度骨關節炎(按照Kellgren-Lawrence分級標準，均為Ⅲ～Ⅳ級)。10例患者有不同程度的關節退行性改變或軟骨多部位小范圍侵蝕樣改變(見圖1)。MRI檢查，示病灶在T1WI、T2WI序列上均表現為不均勻低信號結節(見圖2)，在T2梯度回聲序列尤其突出，范圍更大，這是PVS的特征性MRI表現[5]；如有關節軟骨破壞，表現為關節面軟骨變薄毛糙，呈長T1長T2信號；常伴關節積液，表現為T2WI高信號，T1WI信號亦可升高[6]。

圖1 正側位X線片示關節退行性改變

圖2 MRI示病灶在T1WI、T2WI序列上均表現為不均勻低信號結節

1.2.3 術中改變 26例行關節鏡手術：術中可見黃褐色、鐵銹色或陳舊血性液流出，量約30～100 mL不等，平均約60 mL；黃褐色積液6例，鐵銹色積液10例，陳舊血性積液10例；11例局限型表現為棕黃色或紅褐色絨毛結節位于髕上囊、髁間窩及髕前脂肪周圍；15例彌漫型表現為關節腔內大量增生的棕黃色或紅褐色絨毛結節樣滑膜組織，主要分布于髕上囊、髁間窩、關節軟骨與半月板的邊緣以及交叉韌帶的被覆滑膜等處，表現為海藻狀或棉絮狀漂浮于關節腔；可見不同程度的軟骨面損傷；血管翳侵入骨組織中導致局灶性骨破壞。

5例行人工全膝關節表面置換手術：5例均為彌漫型，術中切開關節腔見約100～150 mL紅褐色、鐵銹色或陳舊血性液流出，關節內滑膜明顯增生、肥厚，呈棕黃色、紅褐色或鐵銹色遍布關節內，股骨髁及脛骨平臺軟骨見明顯軟骨剝脫或侵蝕，軟骨下骨質裸露，關節間隙變窄，關節邊緣有較小范圍非包容性骨缺損或增生骨贅。

1.3 治療方法 本組26例采用關節鏡治療。采用腰麻、硬膜外或神經阻滯麻醉，患者仰臥位，采用常規前入路(前外、前內、髕上內外)，依次觀察髕上囊、外側間溝、外側間室、髁間窩、內側間室、內側間溝、髕股關節、前間室、后內間室、后外間室，見孤立結節樣或彌漫棕黃色、紅褐色絨毛，按順序進刨刀刨削至滑膜淺層，等離子電刀止血，軟骨損傷處等離子電刀燒灼處理；后內、后外間室病變光源定位后輔助后內、后外切口進刨刀及等離子電刀處理，力求鏡下所見病變滑膜均予以處理；退鏡后大量生理鹽水沖洗(大于2 500 mL)，彈力繃帶加壓包扎，術后按R(休息)I(間斷冰敷48 h)C(加壓至術后48 h換藥)E(患肢間斷抬高3～5 d)原則處理，圍手術期不使用抗生素，術后第2日帶護膝下地行走，并指導功能鍛煉。

本組5例采用人工全膝關節表面置換手術治療。采用連續硬膜外麻醉或全麻，仰臥位，患肢大腿根部上止血帶(壓力為患者術中收縮壓+100 mm Hg，時間控制在90 min內)，常規膝前正中切口，髕旁內側入路，外翻髕骨顯露后，按由上至下、由內到外順序清理肉眼病變滑膜，按膝關節置換步驟切除病變軟骨，安裝假體，留置引流管1枚；術后視引流量24～48 h拔除引流；術后拔除引流后當天復查X線片、血管彩超，排除禁忌后助行器輔助下地行走，按膝關節置換術后常規指導功能鍛煉，預防性應用抗生素72 h，采用低分子肝素鈉4 000 iu皮下注射預防血栓形成。

2 結 果

31例患者均得獲隨訪。26例接受關節鏡手術患者隨訪2～6年，期間6例(23.1%)于術后7～24個月復發，行二次關節鏡手術，輔助術后放療后隨訪4年無復發；5例行人工全膝關節表面置換術患者隨訪2～6年，無一例復發。關節鏡組(ASR組)采用Lysholm膝關節評分，由術前(44.8±2.5)分提高到術后的(85.8±2.8)分，差異具有統計學意義(t=55.695，P=0.000)。人工全膝關節表面置換組(TKA組)采用美國特種外科醫院(HSS)評分，由術前(49.4±8.8)分提高到術后的(85.4±11.6)分，差異具有統計學意義(t=5.529，P=0.001)。

6例關節鏡手術患者在術后7～24個月內復發，行二次關節鏡滑膜切除，術中對有軟骨損傷及骨破壞患者，分別用刨刀、刮匙、磨頭作病灶清除，殘面用等離子刀燒灼汽化止血，術后3～4周后輔助放療；我們采用6MVX射線直線加速器行外照射，照射野包括全部關節及關節鏡切口上下緣3 cm，中心線從關節腔穿入，行內外雙側對穿野照射；每次200 cGY，每周5次，共約4周，中心平面總量約為4 000 cGY。本組6例放療后2例出現輕度腫脹，未做特殊處理，休息后約2周明顯消退；2例出現放射性皮炎，經皮膚科會診后對癥處理，1例約3周后緩解，1例遺留皮膚色素沉著；6例中1例出現關節功能僵直受限，經CPM機功能鍛煉并輔助活血、消腫藥物后完全恢復至放療前；1例無明顯放療并發癥出現。

典型病例：a)52歲男性患者，因膝關節色素絨毛結節性滑膜炎行關節鏡下病灶清除術，鏡下圖片見圖3～4。b)62歲男性患者，因膝關節色素絨毛結節性滑膜炎伴關節骨關節炎行全膝關節置換術，手術前后影像學資料見圖5～6。

圖5 術前正側位X線片示關節間隙狹窄，軟骨下骨硬化

圖6 全膝關節置換術后正側位X線片示假體位置良好

3 討 論

3.1 色素絨毛結節性滑膜炎臨床特點 色素絨毛結節性滑膜炎，是一種較為少見的發生于關節滑膜、滑囊和腱鞘的慢性良性病變，每百萬人中約有1.8人發病，在骨關節腫瘤中屬瘤樣病損[7]。Granowitz等(1976)將其分為：a)色素性絨毛結節性滑膜炎：分為局限型和彌漫型；b)色素性絨毛結節性滑囊炎；c)色素性絨毛結節性腱鞘炎。局限結節型屬Ⅰ期良性遲發性病變，其余多數屬Ⅱ期良性活躍性、包囊內病變；滑膜高度增生、絨毛及結節形成和棕色含鐵血黃素沉著為其特點，多發生于單個膝關節，63%發生于膝關節[8]，好發于中青年，男女發病無明顯差異，沒有明顯的全身癥狀，局部癥狀在早期較輕微，因此患者就診一般較晚，病程較長。其病理基礎為反復關節腔出血后滑膜肥厚，其表面局限性或彌漫性絨毛增生，逐漸聚集成海綿狀，有的增生絨毛又融合成結節樣，增生肥厚的滑膜具有豐富的毛細血管，在關節的屈伸活動中會受到研磨或擠壓，從而引起反復的纖維出血，結節越多，出血越重。出血后吞噬含鐵血黃素的巨噬細胞增多[5]。滑膜的增生引起血供和出血的增加，而出血又加劇滑膜增生，從而形成惡性循環過程。

3.2 色素絨毛結節性滑膜炎治療選擇 徹底清除病變的滑膜組織是治療PVS的關鍵[6]，目前早期PVS病例多采用關節鏡下滑膜切除術，術后可輔助放療，療效滿意[9]；Shabat等[10]對10例采用手術切除后加用關節內放療，術后平均隨訪6年無復發。Chin等[11]認為關節內放療雖然對于較小病灶的清除有效，但是最終療效還在于徹底切除病灶。趙金忠等[12]對32例進行了全關節鏡下滑膜切除手術，術后未做放療，平均隨訪31個月，僅1例復發且無癥狀。Sharma等[13]對未做放射治療的16例PVS術后患者平均隨訪6年，局限型無復發，彌漫型復發率23%(3/13)。人工全膝關節表面置換術治療晚期嚴重彌漫性PVS病變合并重度骨關節炎患者，其在完全切除病變滑膜基礎上對病變滑膜侵蝕或退變的關節軟骨可一并處理，對病變軟組織或骨組織均切除徹底，療效滿意[14]。Hamlin等[15]報道TKA治療18例PVS患者，14例為彌漫型，4例為局限型，平均隨訪9.9年，14例假體固定良好，功能滿意；4例失敗的患者均為彌漫型，3例因為假體無菌性松動，1例因為病變復發。

3.3 色素絨毛結節性滑膜炎治療體會 目前對于膝關節PVS最佳治療方法仍未形成共識。我們的體會如下：a)對于小于50歲PVS患者，首選關節鏡下病變滑膜切除，術中盡可能將鏡下所見病變完全切除，可刨刀切除至滑膜淺層，輔助等離子電刀或鈥激光燒灼；尤其是局限型患者療效確切；彌漫型患者可根據病變程度及術中處理情況，酌情輔助放療；b)對于50～60歲PVS患者仍以關節鏡下病變滑膜切除為首選，但即使術后輔助放療，仍有較高的復發率，可多次行關節鏡切除，盡量將患者病程延緩至60歲以后；c)對于60歲以上患者，如為局限型不合并明顯骨關節炎或軟骨退變，尤其疼痛癥狀較輕，初次手術仍首選關節鏡下滑膜切除，術后可不輔助放療；如為彌漫型不合并明顯關節軟骨退變或骨關節炎，初次手術首選關節鏡下滑膜切除，輔助術后常規放療，如果復發且疼痛較前明顯加重，二次手術選擇人工全膝關節表面置換；如為彌漫型且合并明顯關節軟骨退變或骨關節炎患者，疼痛重，初次手術首選人工全膝關節表面置換術，無需輔助術后放療。

綜上所述，對關節色素絨毛結節性滑膜炎，應根據患者年齡、臨床癥狀、疾病分型等采取個體化治療，常可獲得滿意療效。

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The Clinical Treatment and Analysis for Different Kinds of Pigmented Villonodular Synovitis on the Knee

Cao Zhongshu，Tian Jiaxiang，Jiang Hailiang，et al

(Department of Orthopedics，Central Hospital of Zaozhuang Mining Group of Shandong，Zaozhuang 277800，China)

Objective To explore and summarize the best clinical treatment options for different types of pigmented villonodular synovitis on the knee.Methods A retrospective study of 31 patients with pigmented villonodular synovitis which were confirmed by postoperative pathology，were treated in our department from August 2004 to August 2015.The clinical manifestationin cluded knee repeated swelling，fluid and persistent pain，yellow brown joint puncture fluid，and rusty or old blood solution.The X-rays of showed articular cartilage had degenerative change or small-scale multi-section erosion change in some patients.There were 26 patients underwent of arthroscopy (ASR group) and 5 patients underwent of total knee arthroplasty(TKA group)，according to history，clinical manifestations，age，imaging performance and expectations of treatment.Results The Lysholm knee score in ASR group increased from preoperative (44.8±2.5) points to postoperative (85.8±2.8) points，the difference was significant(t=55.695，P=0.000)；the HSS in TKA group increased from preoperative (49.4±8.8) points to postoperative (85.4±11.6) points，the difference was significant(t=5.529，P=0.001).Conclusion For pigmented villonodular synovitis on the knee，should be individualized treated based on the patient age，clinical symptoms，and disease classification.Only in this way can the patient achieve satisfactory outcomes.

pigmented villonodular synovitis；arthroscopy；total knee arthroplasty

1008-5572(2017)06-0503-05

R684.3

B

2016-12-30

曹忠書(1982- )，男，主治醫師，山東省棗莊礦業集團中心醫院骨科，277800。

曹忠書，田家祥，江海良，等.膝關節色素絨毛結節性滑膜炎治療方法的選擇[J].實用骨科雜志，2017，23(6)：503-506；518.