髖周皮紋不對稱在發育性髖關節發育不良篩查中的意義

[摘要]"目的"探討髖關節周圍皮紋不對稱與發育性髖關節發育不良（developmental"dysplasia"of"the"hip，DDH）的關系。方法"回顧性分析2017年1月至2022年12月在徐州醫科大學附屬徐州兒童醫院進行DDH篩查的308名嬰兒。根據篩查原因將其分為觀察組（單純皮紋不對稱，n=116例）、臨床異常組（具有髖關節彈響、髖關節外展受限、雙下肢不等長等臨床表現，n=92）和對照組（單純行髖關節篩查，n=100）。分析臨床評估結果及Graf法髖關節超聲檢查結果，比較各組病理性DDH的檢出率，計算髖關節周圍皮紋不對稱診斷病理性DDH的陽性預測值、陰性預測值、敏感度、特異性。結果"觀察組檢出病理性DDH"5例（4.31%）；臨床異常組檢出病理性DDH"28例（30.43%）；對照組檢出病理性DDH"4例（4.00%）。觀察組和對照組嬰兒的病理性DDH檢出率比較差異無統計學意義（χ2=0.909，P=0.592）；臨床異常組嬰兒的病理性DDH檢出率顯著高于對照組（χ2=24.109，Plt;0.001）。單純髖關節周圍皮紋不對稱對病理性DDH的陽性預測值為4.31%，陰性預測值為96.00%，敏感度為55.56%，特異性為46.38%。出現異常臨床表現對病理性DDH的陽性預測值為30.43%，陰性預測值為96.00%，敏感度為87.50%，特異性為60.00%。結論"單純髖關節周圍皮紋不對稱診斷病理性DDH的價值較低，應更加重視是否存在其他臨床體征，以指導嬰兒的影像學篩查。

[關鍵詞]"發育性髖關節發育不良；診斷；皮紋不對稱；髖關節超聲；新生兒髖關節篩查

[中圖分類號]"R726.8""""""[文獻標識碼]"A""""[DOI]"10.3969/j.issn.1673-9701.2024.22.019

Significance"of"the"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"in"screening"for"developmental"dysplasia"of"the"hip

JING"Yan1，"SHEN"Yang2，"LI"Dajin2，"SUN"Qingzeng2

1.Department"of"Child"Health"Care，"Xuzhou"Children’s"Hospital"Affiliated"to"Xuzhou"Medical"University，"Xuzhou"221000，"Jiangsu，"China;"2.Department"of"Pediatric"Orthopedics，"Xuzhou"Children’s"Hospital"Affiliated"to"Xuzhou"Medical"University，Xuzhou"221000，"Jiangsu，"China

[Abstract]"Objective"To"investigate"the"relationship"between"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"and"developmental"dysplasia"of"the"hip"（DDH）."Methods"A"retrospective"analysis"was"performed"on"308"infants"who"underwent"DDH"screening"at"Xuzhou"Children’s"Hospital"Affiliated"to"Xuzhou"Medical"University"from"January"2017"to"December"2022."According"to"screening"reasons，"they"were"divided"into"observation"group"（simple"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip，"n=116），"clinical"abnormality"group"（clinical"manifestations"such"as"hip"snap，"limited"hip"abduction，"unequal"length"of"lower"limbs，"n=92）"and"control"group"（simple"hip"screening，"n=100）."Clinical"evaluation"results"and"Graf"hip"ultrasonography"results"were"analyzed，"and"the"detection"rate"of"pathological"DDH"in"each"group"was"compared."The"positive"predictive"value，"negative"predictive"value，"sensitivity"and"specificity"of"pathological"DDH"were"calculated."Results"Five"cases"（4.31%）"were"detected"as"pathological"DDH"in"observation"group."Twenty-eight"cases"（30.43%）"were"detected"as"pathological"DDH"in"clinical"abnormality"group."Four"cases"（4.00%）"were"detected"with"pathological"DDH"in"control"group."There"was"no"significant"difference"in"detection"rate"of"pathological"DDH"between"observation"group"and"control"group"（χ2=0.909，"P=0.592）."The"detection"rate"of"pathological"DDH"in"clinical"abnormal"group"was"significantly"higher"than"that"in"control"group"（χ2=24.109，"Plt;0.001）."The"positive"predictive"value，"negative"predictive"value，"sensitivity"and"specificity"of"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"for"pathological"DDH"were"4.31%，"96.00%，"55.56%"and"46.38%，"respectively."The"positive"predictive"value，"negative"predictive"value，"sensitivity"and"specificity"of"abnormal"clinical"manifestations"for"pathological"DDH"were"30.43%，"96.00%，"87.50%"and"60.00%，"respectively."Conclusion"The"value"of"asymmetry"of"skin"folds"around"the"hip"in"diagnosing"pathological"DDH"is"lower，"especially"whether"there"are"other"clinical"signs"to"guide"imaging"screening"of"infants.

[Key"words]"Developmental"dysplasia"of"the"hip;"Diagnosis;"Asymmetry"of"skin"folds;"Hip"ultrasonography;"Newborn"hip"screening

發育性髖關節發育不良（developmental"dysplasia"of"the"hip，DDH）是一種嚴重的致殘性疾病，延遲診斷和治療可導致治療困難和不良預后[1]。因此，如何早發現、早診斷、早治療是臨床關注的重點。國內大部分地區對嬰幼兒DDH采取選擇性篩查的策略，并將髖關節周圍皮紋不對稱作為髖關節篩查的一項重要臨床指征，而髖關節周圍皮紋不對稱在嬰幼兒的體檢中比較常見[2]。本研究旨在探討髖關節周圍皮紋不對稱與病理性DDH之間的關聯，從而為DDH的早期診治提供科學依據。

1""資料與方法

1.1""一般資料

回顧性分析2017年1月至2022年12月在徐州醫科大學附屬徐州兒童醫院進行DDH篩查的308名嬰兒。根據篩查原因將其分為觀察組（單純髖關節周圍皮紋不對稱，n=116）、臨床異常組（髖關節彈響、髖關節外展受限、雙下肢不等長等可疑臨床表現，n=92）和對照組（無髖關節皮紋不對稱、髖關節彈響、髖關節外展受限、雙下肢不等長等可疑臨床表現，單純行髖關節篩查，n=100）。本研究經徐州醫科大學附屬徐州兒童醫院倫理委員會審核批準（倫理審批號：2021-06-"01-K16）。

1.2""納入、排除標準

納入標準：①年齡lt;6月齡；②足月產嬰兒；③有完整的臨床查體及髖關節B超Graf法檢查記錄。排除標準：①合并神經系統疾病；②合并多關節攣縮等其他疾病；③早產兒。

1.3""研究方法

1.3.1""臨床檢查""由同一兒童骨科醫生進行臨床評估。髖關節周圍皮紋不對稱包括腹股溝、大腿近端1/3、臀部皮膚皺褶的兩側數量不對等或高度不在同一水平。Ortolani或Barlow試驗評價髖關節穩定性，使用Allis征檢查股骨長短，評估下肢長度。正常髖關節定義為Ortolani或Barlow試驗陰性，髖關節活動范圍完全，雙下肢等長。

1.3.2""超聲檢查""所有嬰兒均由同一超聲醫生進行Graf法髖關節超聲檢查。Graf法分型Ⅱc～Ⅳ型髖關節定義為病理性DDH。Ⅱa、Ⅱb型髖關節歸為生理性髖關節；定期超聲隨訪觀察，只有在髖關節進展為Graf法分型Ⅲ/Ⅳ型或難復性脫位時才給予治療。

1.4""統計學方法

采用SPSS"21.0軟件進行數據統計分析。采用2×2列聯表計算敏感度和陽性預測值。計數資料以例數（百分率）[n（%）]表示，比較采用χ2檢驗。計量資料符合正態分布的以均數±標準差（）表示，比較采用方差分析。Plt;0.05為差異有統計學意義。

2""結果

2.1""三組嬰兒的一般資料比較

三組嬰兒的年齡、性別、胎次、胎位異常、家族史等比較差異均無統計學意義（Pgt;0.05），見表1。

2.2""三組嬰兒的Graf法檢查結果

三組嬰兒初次就診時的檢查結果見表2。觀察組生理性髖關節111名（95.69%），病理性DDH檢出5名（4.31%）；臨床異常組生理性髖關節64名（69.57%），病理性DDH檢出28例（30.43%）；對照組生理性髖關節96名（96.00%），病理性DDH檢出4例（4.00%）。觀察組和對照組嬰兒的病理性DDH檢出率比較差異無統計學意義（4.31%"vs."4.00%，χ2=0.909，P=0.592）；臨床異常組嬰兒的病理性DDH檢出率顯著高于對照組（30.43%"vs."4.00%，χ2=24.109，Plt;0.001）。

2.3""髖關節周圍皮紋不對稱和臨床異常表現診斷病理性DDH的價值

單純髖關節周圍皮紋不對稱對病理性DDH的陽性預測值為4.31%，陰性預測值為96.00%，敏感度為55.56%，特異性為46.38%。出現髖關節外展受限、或下肢不等長、或關節彈響等異常臨床表現，對病理性DDH的陽性預測值為30.43%，陰性預測值為96.00%，敏感度為87.50%，特異性為60.00%。

3""討論

DDH是兒童骨科較常見疾病。嬰兒DDH的患病率為1‰～2‰，晚期髖關節發育不良的發病率為1.28‰[3-4]。DDH的診斷年齡與其治療方案、預后關系密切，延遲診斷或治療可導致治療更為困難或不良預后。髖關節周圍皮紋不對稱作為髖關節發育不良早期篩查的一項重要指征，被寫入教科書和診療指南[5-7]。在兒童骨科或保健門診中，越來越多的孩子因髖關節周圍皮紋不對稱就診并進行后續檢查。但其對DDH的臨床意義受到越來越多的質疑[8-10]。

早期報道認為髖關節半脫位或脫位與大腿或臀部褶皺不對稱存在關系[11-12]；隨后的研究將這一關聯擴展到髖臼發育不良[13]。一些研究聲稱髖關節周圍皮紋不對稱是DDH的一個指標，因為與正常人群相比，DDH患者皮紋不對稱的發生率增加（27%～83%）[12，14]。?mero?lu等[15]研究表明單純髖關節周圍皮紋不對稱診斷髖關節發育不良的敏感度和特異性分別為12.60%和96.00%，并認為單獨存在或合并其他發現的嬰兒有較大風險出現髖關節發育不良或髖關節脫位。皮紋不對稱在髖關節發育不良患者中更常見，而在髖關節脫位患者中皮紋不對稱多伴有其他臨床表現。Louer等[16]認為皮紋不對稱可作為新生兒髖關節篩查的危險因素，可增加髖關節輕度發育不良的診斷，但可能導致過度治療。

Kang等[8]回顧分析584名進行髖關節篩查的嬰兒，發現皮紋不對稱者達78.4%，但無一人診斷為DDH，因此認為皮紋不對稱作為DDH診斷指標的臨床意義不大。Touzopoulos等[9]研究表明不對稱或孤立的大腿皺褶表現，在無任何其他陽性體征或DDH危險因素的情況下，對DDH的預測價值較低。一項對105名患兒進行的回顧性研究發現，皮紋不對稱作為DDH單獨的臨床表現或與另一種臨床體征聯合的陽性預測值為0，而皮紋不對稱且存在其他2種臨床體征的患兒中，陽性預測值為100%[10]。

本研究中，單純髖關節周圍皮紋不對稱就診嬰兒的DDH檢出率僅為4.31%，與沒有髖關節周圍皮紋不對稱的對照組相比并無差異。而具有髖關節外展受限、或下肢不等長、或髖關節彈響等臨床可疑征象嬰兒的DDH檢出率高達30.43%，提示單純髖關節周圍皮紋不對稱對DDH的診斷價值不大。眾所周知，理想的篩查指標應具有高敏感度和高特異性，以限制漏診、誤診的數量。顯然，單純髖關節周圍皮紋不對稱作為DDH的篩查指標不具備上述特點。與之相反，髖關節外展受限、下肢不等長或關節彈響等臨床指征具有較高的敏感度和特異性，這與國內外研究結果相似[9，10，17]。

當髖關節脫位時，股骨頭向上移動，使股骨相對長度變短，從而股骨周圍軟組織皺縮引起髖關節周圍皮紋不對稱。對單純髖臼發育不良而不伴脫位的嬰兒，由于不存在肢體短縮，理論上不會改變大腿近端的皮膚皺褶，因此髖關節周圍皮紋不對稱無法提示髖臼發育不良的存在。另外，當發生髖關節脫位時，關節彈響、髖關節外展受限、下肢長度不對稱較髖關節周圍皮紋不對稱更易被發現，因而髖關節周圍皮紋不對稱對DDH的診斷意義有限。

兒科醫生、基層兒童保健醫生將髖關節周圍皮紋不對稱作為篩查DDH的一項常用指標，是因為不需要專業體格檢查便能發現髖周皮紋不對稱的存在。臨床工作中發現，篩查髖關節周圍皮紋不對稱的嬰兒往往比較肥胖，脂肪堆積不對稱造成假象，或由于體位原因，手指把持肢體時的力度不一致也易造成皮紋不對稱的現象[9]。有研究表明，不對稱或孤立的大腿皺褶可見于25%的健康嬰兒[12，18-19]。而將這些單純皮紋不對稱的孩子轉診至專科醫院增加了門診工作量，并可能導致過度檢查和治療。

本研究仍存在不足之處：首先，對髖關節周圍皮紋不對稱的定義缺乏嚴格標準，僅依據記錄中提供的資料，未對皮紋具體部位進行區分，有可能將“非真正皮紋不對稱”者納入研究；其次，在定義病理性DDH時，將Ⅱa、Ⅱb型髖關節排除在外，并缺乏長期隨訪結果，從而降低病理性DDH的檢出率，可能影響研究結果的可靠性。后續仍需前瞻性的長期隨訪研究。

綜上，單純的髖關節周圍皮紋不對稱對診斷嬰兒DDH的價值較低，而髖關節外展受限、下肢不等長或髖關節異常彈響具有較大臨床意義，可作為進一步影像學檢查的重要指標。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（收稿日期：2024–03–13）

（修回日期：2024–06–28）