不同角色評(píng)估孤獨(dú)癥譜系障礙兒童核心癥狀一致性分析*

劉 舒 楊 昕 王 慧 童秀斌

復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院廈門醫(yī)院(廈門市兒童醫(yī)院)兒童保健中心,福建省廈門市 361006

孤獨(dú)癥譜系障礙(Autism spectrum disorder,ASD)是一種神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病,臨床表現(xiàn)主要為社會(huì)交流障礙、興趣狹窄、重復(fù)刻板行為[1],準(zhǔn)確診斷對(duì)于盡早開始有針對(duì)性的干預(yù)至關(guān)重要。評(píng)估工具在孤獨(dú)癥診斷中起到非常大的輔助診斷作用。兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表(CARS量表)是目前兒保門診常使用的ASD診斷量表,通常由專業(yè)人員在評(píng)估中根據(jù)患兒診室表現(xiàn)結(jié)合家長(zhǎng)訪談完成;孤獨(dú)癥兒童行為評(píng)定量表(ABC量表)是目前常用的ASD篩查量表,通常由家長(zhǎng)根據(jù)患兒日常表現(xiàn)來填寫完成;格里菲斯心理發(fā)展量表中文版(GDS-C)由專業(yè)認(rèn)證評(píng)估師對(duì)患兒進(jìn)行現(xiàn)場(chǎng)評(píng)估。本研究擬探究ABC量表、CARS量表和GDS-C中個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言能區(qū)評(píng)估的一致性和相關(guān)性,為ASD患兒臨床診斷評(píng)估工具的選擇提供參考。

1 對(duì)象和方法

1.1 研究對(duì)象 本研究回顧性分析2019年5月—2022年1月于我院兒童保健中心就診,初診且第一診斷為ASD的147例患兒的臨床資料。納入標(biāo)準(zhǔn)：研究對(duì)象均由中級(jí)以上?？漆t(yī)師診斷,診斷符合美國(guó)精神障礙診斷統(tǒng)計(jì)手冊(cè)第五版(DSM-5)中ASD的診斷標(biāo)準(zhǔn),同時(shí)完成CARS量表、ABC量表和GDS-C量表評(píng)估。排除標(biāo)準(zhǔn)：所有患兒都接受了癲癇等常見合并癥的檢查,經(jīng)過全面的醫(yī)學(xué)觀察和神經(jīng)影像、遺傳代謝、染色體等相關(guān)檢查,排除了患有雷特綜合征、脆性X綜合征、遺傳代謝紊亂和其他神經(jīng)系統(tǒng)疾病如癲癇的兒童。研究通過復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院廈門醫(yī)院醫(yī)學(xué)倫理委員會(huì)批準(zhǔn)(批準(zhǔn)文號(hào)：廈兒科倫審[2021]22號(hào)),并豁免監(jiān)護(hù)人知情同意。

1.2 方法 收集患兒基本信息,包括：年齡、性別、父母文化程度;圍生期情況以及既往重大疾病等。收集CARS量表、ABC量表和GDS-C發(fā)育評(píng)估的評(píng)估結(jié)果。

孤獨(dú)癥行為量表(ABC量表)[2]：包括5個(gè)因子,共 57個(gè)條目,每個(gè)條目根據(jù)其在量表中不同的負(fù)荷給予1～4分不等,總分越高提示病情越重。量表的篩查界限分為53分,診斷界限分為67分。該量表靈敏度高,特異度稍差。因其使用限制條件少,適合熟悉孩子習(xí)慣的家長(zhǎng)填寫,也可以進(jìn)行異地評(píng)估,使用比較方便,所以基層醫(yī)院及兒童保健機(jī)構(gòu)應(yīng)用較多。本研究ABC量表由患兒常帶養(yǎng)人根據(jù)兒童真實(shí)表現(xiàn)填寫,完成后由專業(yè)評(píng)估師算分出報(bào)告。

兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表(CARS量表)[3]：該量表適用于18個(gè)月以上的兒童、少年及成人ASD的輔助診斷,是國(guó)際上最常用的綜合性、標(biāo)準(zhǔn)化ASD評(píng)估工具之一。其包括15個(gè)條目,評(píng)分標(biāo)準(zhǔn)分四個(gè)等級(jí)：1級(jí)表示“與年齡相當(dāng)”計(jì)1分;2級(jí)表示“輕度異?！庇?jì)2分;3級(jí)表示“中度異?！庇?jì)3分;4級(jí)表示“嚴(yán)重異?！庇?jì)4分。量表總分為60分;<30分為非孤獨(dú)癥;30～36分之間,且<3分的項(xiàng)目數(shù)少于5項(xiàng),則為輕或中度孤獨(dú)癥;≥36分,且至少有5項(xiàng)的評(píng)分>3分,則為重度孤獨(dú)癥。該量表有較好的功能一致性。本研究中該表由中級(jí)以上臨床醫(yī)生通過診室觀察結(jié)合問診完成評(píng)估。

格里菲斯心理發(fā)展量表中文版(GDS-C)：是用于評(píng)估兒童從出生到8歲的發(fā)育進(jìn)展的診斷性工具。本研究中GDS-C被用來評(píng)估兒童的智能發(fā)育水平。三位經(jīng)驗(yàn)豐富的發(fā)育行為兒科醫(yī)生參加了這項(xiàng)研究,均接受過該測(cè)試的正式培訓(xùn),并獲得認(rèn)證評(píng)估師資格證書,有資格使用該測(cè)試進(jìn)行研究性評(píng)估。GDS-C包括六個(gè)能區(qū),分別為：粗大運(yùn)動(dòng)、個(gè)人社會(huì)、聽力語(yǔ)言、手眼協(xié)調(diào)、視覺表現(xiàn)和實(shí)際推理,本研究主要關(guān)注與ASD核心癥狀密切相關(guān)的個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育水平。“個(gè)人—社會(huì)”能區(qū)測(cè)試主要包括不斷增長(zhǎng)的自我意識(shí)、獨(dú)立和社會(huì)互動(dòng);“聽力和語(yǔ)言”能區(qū)測(cè)試主要是對(duì)兒童的聽覺、聽力、理解能力和表達(dá)能力進(jìn)行評(píng)級(jí)。兩個(gè)子量表發(fā)育商數(shù)的計(jì)算是用每個(gè)子量表所對(duì)應(yīng)的發(fā)展年齡除以實(shí)際年齡,再乘以100。發(fā)育商數(shù)≥85為正常發(fā)育,發(fā)育商<70被認(rèn)為發(fā)育明顯延遲,而發(fā)育商≥70且<85表示輕微或可疑延遲。

1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法 采用SPSS21.0軟件對(duì)所得數(shù)據(jù)進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析,CARS量表、ABC量表和GDS-C評(píng)估之間的一致性分析采用Kappa一致性檢驗(yàn)。CARS量表和ABC量表評(píng)分;GDS-C評(píng)估的個(gè)人社會(huì)能區(qū)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商,三者之間的相關(guān)性分析采用Spearman相關(guān)性分析。本研究以α=0.05作為檢驗(yàn)水準(zhǔn),進(jìn)行雙側(cè)檢驗(yàn),P<0.05表示差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 一般資料 本研究共計(jì)147例,月齡24～84個(gè)月,平均月齡(31.0±9.6)個(gè)月,其中男117例(79.6%),女30例(20.4%),男∶女=3.9∶1。ABC填寫者：母親101名,父親41名,祖父母3名,其他帶養(yǎng)人2名,父母填寫比例為96.6%,母親填寫比例為68.7%。ABC量表填寫者學(xué)歷情況：碩士及以上學(xué)歷5人(3.4%),本科學(xué)歷87人(59.2%),大專學(xué)歷46人(31.3%),大專以下9人(6.1%)。

2.2 不同角色評(píng)估一致性比較 CARS量表和ABC量表結(jié)果間一致性較差(κ=0.143,P=0.008<0.05),見表1。

表1 ABC量表和CARS量表一致性分析

CARS量表和ABC量表得分與GDS-C個(gè)人社會(huì)發(fā)育商不存在一致性(P>0.05);CARS得分與GDS-C聽力語(yǔ)言發(fā)育商一致性差(κ=0.08,P=0.02<0.05);ABC量表得分與GDS-C聽力語(yǔ)言發(fā)育商不存在一致性(P>0.05),見表2。

表2 ABC量表和CARS量表與GDS-C量表的個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商一致性分析

2.3 不同角色評(píng)估相關(guān)性分析 CARS量表得分與ABC量表得分之間存在顯著正相關(guān)(r=0.52,P<0.001);CARS得分與GDS-C個(gè)人社會(huì)能區(qū)發(fā)育商(SQ)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商(LQ)均呈顯著負(fù)相關(guān)(r=-0.47、-0.52,P均<0.001);ABC得分亦與GDS-C個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商均呈顯著負(fù)相關(guān)(r=-0.37、-0.28,P均<0.001),CARS得分與GDS-C個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商相關(guān)性較ABC得分與GDS-C個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商大。

3 討論

3.1 不同角色評(píng)估孤獨(dú)癥譜系障礙兒童核心癥狀具有的優(yōu)缺點(diǎn)可能影響評(píng)估結(jié)果的一致性 ABC量表主要強(qiáng)調(diào)ASD患者的感覺、行為、情緒及語(yǔ)言,涉及 5 個(gè)方面：感覺能力、溝通能力、語(yǔ)言能力、運(yùn)動(dòng)能力和社會(huì)生活自理能力[4],父母或主要護(hù)理人員填寫,主要根據(jù)父母對(duì)生活中兒童日常行為的觀察進(jìn)行評(píng)價(jià),優(yōu)點(diǎn)是比較方便,父母可以更充分地觀察孩子的行為表現(xiàn),缺點(diǎn)是父母沒有相關(guān)的專業(yè)知識(shí),量表掌握程度不高,容易產(chǎn)生個(gè)人情感不能排除父母在評(píng)價(jià)孩子時(shí)的主觀傾向性。CARS量表涉及與他人的關(guān)系、模仿、情緒、肢體動(dòng)作、適應(yīng)能力、視覺反應(yīng)、聽覺反應(yīng)、嗅覺反應(yīng)、語(yǔ)言交流、智力等方面。評(píng)估者從觀察、提問和病史中收集數(shù)據(jù),根據(jù)行為的怪異性、頻率、嚴(yán)重度和持續(xù)時(shí)間進(jìn)行評(píng)分,優(yōu)點(diǎn)是盡量減少父母在兒童評(píng)估時(shí)的主觀傾向性,專家可以比較準(zhǔn)確地評(píng)價(jià)診室觀察和家長(zhǎng)訪談中患兒的行為表現(xiàn)和程度,缺點(diǎn)是由于時(shí)間限制,未能充分觀察患兒的所有異常行為表現(xiàn)及異常行為發(fā)生頻率,造成評(píng)價(jià)偏差。GDS-C量表由專家在發(fā)育評(píng)估室測(cè)量?jī)和F(xiàn)場(chǎng)行為表現(xiàn),優(yōu)點(diǎn)是專家經(jīng)過訓(xùn)練,評(píng)估過程相對(duì)標(biāo)準(zhǔn),但缺點(diǎn)是比較耗時(shí),而且兒童評(píng)估當(dāng)時(shí)的狀態(tài)以及該測(cè)試人員與測(cè)試環(huán)境的適應(yīng)程度在一定程度上影響測(cè)試結(jié)果的準(zhǔn)確性。由于家長(zhǎng)主觀評(píng)價(jià)、專業(yè)人員門診觀察和家長(zhǎng)訪談評(píng)價(jià)、患兒現(xiàn)場(chǎng)測(cè)量評(píng)價(jià)對(duì)ASD患兒發(fā)育行為評(píng)價(jià)各有優(yōu)缺點(diǎn),臨床上應(yīng)用評(píng)價(jià)結(jié)果可能出現(xiàn)一定程度的偏差。

3.2 三種評(píng)價(jià)方式之間均存在顯著相關(guān)性,但一致性較差 ABC量表得分、CARS量表得分、GDS-C量表個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言發(fā)育商之間均呈顯著正相關(guān),CARS量表得分與GDS-C量表個(gè)人社會(huì)和聽力語(yǔ)言發(fā)育商之間的相關(guān)性高于ABC量表得分,說明專業(yè)人員進(jìn)行的CARS評(píng)價(jià)更接近于GDS-C量表的客觀評(píng)價(jià)結(jié)果,家長(zhǎng)進(jìn)行的ABC量表主觀評(píng)價(jià)結(jié)果與ASD患兒GDS-C量表客觀評(píng)價(jià)結(jié)果間相關(guān)性不高。ABC量表得分和CARS量表得分之間亦存在相關(guān)性,相關(guān)性中等,說明家長(zhǎng)對(duì)兒童行為的評(píng)價(jià)與專業(yè)人員在診室中對(duì)兒童行為評(píng)價(jià)之間存在關(guān)聯(lián)。在一致性方面,ABC量表得分和CARS量表得分一致性較差,進(jìn)一步分析發(fā)現(xiàn)ABC量表檢出的陽(yáng)性患者數(shù)多于CARS量表。Rellini E等[5]的研究提示：ABC量表不能將自閉癥患者與其他發(fā)育障礙區(qū)分開來,ABC的假陰性數(shù)量很高(46%),而CARS的假陰性數(shù)量為0%。這與本研究結(jié)果相反,其可能的原因是專業(yè)人員在進(jìn)行CARS評(píng)估時(shí)是在門診看診過程中同時(shí)完成的,由于國(guó)內(nèi)門診量巨大,每位患者的看診時(shí)間非常有限,臨床醫(yī)師不能在門診有限的時(shí)間觀察到ASD患兒所有行為表現(xiàn),造成評(píng)價(jià)偏差。雖然ABC量表是具有家長(zhǎng)主觀性的評(píng)價(jià)工具,缺乏對(duì)患兒異常行為的專業(yè)判斷,但家長(zhǎng)是最了解患兒在自然環(huán)境下行為表現(xiàn)的人,所以在臨床工作中不能忽視家長(zhǎng)評(píng)價(jià)這一部分重要信息。同時(shí)在沒有條件對(duì)患兒進(jìn)行客觀評(píng)價(jià)和專業(yè)人員評(píng)價(jià)的情況下,ABC量表也為ASD的隨訪提供有力保障。GDS-C量表中的聽力語(yǔ)言能區(qū)發(fā)育商與CARS量表得分一致性差,而ABC量表得分與GDS-C量表聽力語(yǔ)言和個(gè)人社會(huì)能區(qū)發(fā)育商均無一致性。GDS-C聽力語(yǔ)言和個(gè)人社會(huì)發(fā)育商落后人數(shù)較CARS量表和ABC量表陽(yáng)性檢出人數(shù)多很多,說明客觀評(píng)價(jià)指標(biāo)對(duì)ASD的評(píng)價(jià)至關(guān)重要,但值得注意的是GDS-C量表評(píng)估是兒童的發(fā)育評(píng)估,聽力語(yǔ)言和社會(huì)適應(yīng)能區(qū)發(fā)育商與ASD核心癥狀存在相關(guān)性,可以一定程度客觀反映ASD患兒癥狀,但由于其不是完整的ASD客觀評(píng)價(jià)診斷性工具,因此存在條件限制,目前我國(guó)還沒有全面推廣ASD客觀診斷性評(píng)價(jià)工具的情況下,其聽力語(yǔ)言和社會(huì)適應(yīng)發(fā)育商可以作為診斷和隨訪過程中的參考依據(jù)。

孤獨(dú)癥評(píng)估工具有利于護(hù)理人員早期發(fā)現(xiàn)兒童孤獨(dú)癥,為早期診斷和治療提供可能。三種評(píng)估方式有各自優(yōu)缺點(diǎn)和適用場(chǎng)景,臨床工作中可以根據(jù)適用條件選擇。孤獨(dú)癥的評(píng)價(jià)和診斷不是根據(jù)某個(gè)評(píng)估工具結(jié)果就可以下定論的,需要運(yùn)用不同的評(píng)估方式,綜合不同角色的評(píng)價(jià)信息做出診斷和評(píng)價(jià)。