強直性脊柱炎合并脊柱骨折的臨床與影像特點

胡嘉文，冀肖健，陳雙萍,3，張江林 解放軍醫學院，北京 00853； 解放軍總醫院第一醫學中心 風濕免疫科，北京 00853；南開大學醫學院，天津 30007

強直性脊柱炎 (ankylosing spondylitis，AS)是一種累及骶髂關節和脊柱的慢性進行性炎性疾病，其促進脊柱病理重塑的主要特征是骨丟失和新骨形成，骨丟失多為全身性，而新骨形成可使椎體骨贅形成[1]。其病理特點使AS患者易并發脊柱骨折。與一般的脊柱骨折相比，AS患者并發的脊柱骨折在臨床表現、骨折特點、影像學特征等方面均有其特征。目前相關文獻多為個案報道，樣本量較少，研究尚不深入。本研究回顧性分析2008年1月- 2020年12月于解放軍總醫院第一醫學中心診治的合并脊柱骨折的AS患者的病例資料，研究總結其臨床與影像學特征，以期為廣大臨床醫生提供參考。

資料與方法

1 資料 選取 2008 年 1 月- 2020 年 12 月解放軍總醫院第一醫學中心風濕科與骨科連續收治的AS患者2 065例，排除骶尾椎骨折后，納入合并脊柱骨折的AS患者102例。

2 研究方法 本研究為回顧性分析，根據有無誘因將患者分為自發性骨折組與創傷性骨折組，對患者的一般臨床資料(年齡、病程、外傷史、合并癥)、實驗室檢查結果[人類白細胞抗原(human leucocyte antigen，HLA)-B27、 紅細胞沉降率(erythrocyte sedimentation rate，ESR)、C 反應蛋白(C reactive protein，CRP)]、骨折特點 (外傷史、骨折類型、部位、神經損傷、特殊表現)進行分析比較。歸納總結不同骨折類型的影像學特點(X線、CT平掃加三維重建、MRI)。

3 統計學方法 采用 SPSS 25.0 軟件。計數資料以百分比表示；正態分布的計量資料以±s表示，采用t檢驗，非正態分布的計量資料以Md(IQR)表示，采用Mann-WhitneyU檢驗；分類資料組間比較采用Pearson χ2檢驗和Fisher精確檢驗，P＜0.05為差異有統計學意義。

結 果

1 納入患者一般資料 本研究共納入 102 例患者，其中男性85例(83.3%)，骨折事件發生年齡為(49.6±12.9)歲，平均病程(18.7±9.3)年，中位延誤治療1.0(0.3 ~ 8.3)個月。85例有ESR記錄，中位數 17.0(7.5 ~ 41.0) mmol/h，其中 35 例 (41.2%)ESR增快。91例有CRP記錄，中位數1.2(0.3 ~3.4) mg/dL，其中 57 例 (62.6%) CRP 升高。

2 臨床特點 43 例無明確外傷史，歸類為自發性骨折，多表現為疼痛性質改變，活動后加重，休息后減輕，體位改變時疼痛明顯；2例被誤診為AS病情活動，抗炎藥治療后未見明顯好轉。椎體壓縮性骨折14例(圖1)，骨橋骨折13例，Andersson骨折5例，胸11~12、腰1~2椎體隱匿性骨折各1例，胸10椎體微骨折1例。59例患者有明確外傷史，歸類為創傷性骨折，其中摔倒28例，車禍16例，其余外傷原因不明，表現為胸腰背部劇烈疼痛；椎體壓縮性骨折12例，骨橋骨折2例，附件骨折14例[棘突骨折5例、橫突骨折2例、椎弓根(板)骨折3例、小關節突骨折1例]。

圖1 63歲女性，腰臀部疼痛30余年、加重1個月，腰3椎體壓縮性骨折(A：CT平掃；B：MRI)Fig.1 A 63-year old woman with low back pain for 30 years and worsening 1 month ago.Compression fracture in the third lumbar vertebra was shown (A: CT; B: MRI)

3 自發性骨折與創傷性骨折患者的臨床特征比較自發性骨折AS患者平均年齡(30.1±13.2)歲，病程(16.8±8.8)年，男性占72.1%，炎癥指標升高者占53.5%；創傷性骨折AS患者平均年齡(31.4±10.7)歲，病程(20.4±9.5)年，男性占91.5%，炎癥指標升高者占57.6%。自發性骨折患者更易被延誤病情(P＜0.001)。自發性骨折多發生于腰椎，共25例(58.1%)，合并神經損傷4例(9.3%)；創傷性骨折多發生于頸椎，共26例(44.1%)，合并神經損傷32例(54.2%)，多為頸髓受損。兩組骨折分布部位差異有統計學意義(P＜0.001)，合并神經損傷事件差異無統計學意義(P=0.221)。見表1及圖2。

表1 自發性骨折與創傷性骨折AS患者的臨床特征比較Tab.1 Characteristics of spontaneous fractures and traumatic fractures in AS patients

圖2 AS患者脊柱骨折部位分布圖Fig.2 Distribution of fracture regions in AS patients

4 影像學表現 1) 頸椎骨折：共 28 例患者，12例行X線檢查，其中3例未發現骨折部位，且皆為頸6、7椎體骨折，CT檢查可識別骨折部位。其余9例影像學資料多表現為椎體不連續、骨質結構紊亂等。13例行CT檢查示骨折移位，骨質不連續，三維重建可觀察到椎板、關節突、椎弓根、棘突等附件骨折以及骨橋斷裂、椎體脫位等表現。9例行MRI檢查示椎間隙變窄，椎體及附件形態異常，骨質不連續，呈長T1、長T2信號，壓脂呈較高信號，1例伴有頸髓損傷的患者MRI顯示脊髓信號異常。

2 )胸椎骨折：共49例，13例行X線檢查，其中3例未見骨折部位，但經CT或MRI檢查可發現骨折部位，分別是胸7壓縮性骨折、胸12腰1骨橋骨折、胸10~11壓縮性隱匿骨折，其余患者X線檢查見脊柱后凸畸形和椎體變扁楔形變。12例行CT檢查，表現為椎體變扁、椎體骨皮質不連、向前移位、椎管離斷、椎體呈雙凹形改變等，三維重建7例，觀察到椎體呈楔形改變，見雙邊征，椎體后緣見臺階樣改變，附件可見橫行骨折線。12例行MRI檢查示椎體及附件片狀長T1長T2信號，椎間盤略向后突出，考慮為骨髓水腫，椎體及附件骨折所致；椎體變形，呈明顯長T1混雜稍短T2影，壓脂呈稍高信號，考慮壓縮骨折可能，胸椎體相對緣終板不完整，終板下骨質稍短T1影，壓脂呈等信號，也考慮壓縮骨折。

3 )腰椎骨折：共46例，22例行X線檢查，其中7例未見異?；騼H見后凸畸形，其余表現為椎體略變扁楔形變。16例行CT檢查示椎體呈楔形改變，見雙邊征、骨塊分離、骨皮質不連續等，12例三維重建影像示椎體形態不規則，大部分呈缺如改變，部分斷端略錯位；椎體上下緣形態欠規則，見可疑透亮線；椎體輕度楔形考慮隱匿性骨折，椎體密度增高考慮壓縮骨折。11例行MRI檢查，示腰椎體變扁，其內可見斑片狀長T1T2信號，壓脂序列上呈高信號，周圍軟組織可見片狀長T2信號，考慮較新鮮壓縮性骨折；而椎體呈楔形改變，其內可見斑片狀短T1長T2信號，抑制T2序列呈均勻減低，則考慮陳舊性壓縮骨折。

4 )Andersson骨折(圖3)：共10例，男性9例(90.0%)，5例有外傷史。多表現為胸腰段后凸畸形，壓痛叩痛明顯，被動活動疼痛劇烈。2例誤診為結核，反復抗結核治療無效，最終經椎體穿刺活檢后確診，影像學檢查見椎間盤受累破壞，可見真空征，椎體輕度壓縮，上下緣骨質破壞，鄰近椎體輕度水腫。

圖3 43歲男性，雙膝關節腫痛35年、腰背痛19年，胸11 ~ 12椎體Anderson骨折(A：CT平掃；B：MRI)Fig.3 A 43-year old man with knee joints pain for 30 years and low back pain for 19 years.Andersson fracture in the eleventh to twelfth thoracic vertebra was shown (A: CT; B: MRI)

5 )骨橋骨折(圖4)：共14例，平均體質量指數 (body mass index，BMI) 26.3±3.3 kg/m2，男性患者11例(78.6%)。12例(85.7%)為無明顯誘因自發骨折。骨折部位多見于腰椎(11例)，其次為胸椎(4例)，頸椎少見(1例)，無合并神經損傷。3例行X線檢查僅示椎體彎度異常，呈強直改變，但未見具體骨折部位，CT檢查示骨橋不連接后明確診斷，MRI檢查可見椎體或附近異常信號。

圖4 63歲男性，多關節腫痛及腰背部疼痛41年，腰椎骨橋骨折(A：CT平掃；B：MRI)Fig.4 A 63-year old man with joints pain and low back pain for 41 years.Inter-vertebral bridge fracture in lumbar vertebra was shown (A: CT; B: MRI)

討 論

AS合并脊柱骨折較少見，在AS患者中發生率為4.1% ~ 5.7%，高于一般脊柱骨折的發生率[1-2]。該病男性多見，相關報道稱男性患者占比85%[3]，本研究中發生率為4.9%，男性占83.3%，與既往報道相符。脊柱骨折事件可發生于AS患者的各個年齡段[3]。本研究中平均發生年齡為(49.61±12.90)歲，提示中老年患者應警惕骨折事件的發生。本研究中車禍急診入院占比25.2%(26例)，這類人群的骨折發生年齡與病情發展無關，對研究結果可能產生一定影響。

骨折患者多有近期疼痛性質改變，包括疼痛程度加劇、由炎性疼痛轉變為機械性疼痛、抗炎藥治療后疼痛緩解不佳等。當出現上述表現時，應警惕脊柱骨折。AS患者因其特殊的病理特點，體育運動也可能會給AS患者帶來一定風險[4]。本研究中，6例患者的骨折就是由不恰當的運動誘發，甚至有1例僅轉身就引發了胸12、腰1椎體骨折。因此，明確AS患者外傷史并不是診斷骨折的必備條件，對于高齡、AS病程較長且出現腰背部疼痛性質改變的患者，應重視其脊柱骨折風險。

有問卷調查顯示，1.4%的合并脊柱骨折AS患者自訴未發生過意外[2]，而其他文獻報道患者常有地面跌落或低能量創傷史[5-6]。本研究中36.3%患者為隱匿起病，56.9%有明顯外傷史，可能是研究方法的不同導致了結果差異，也可能是多數AS患者并未意識到創傷的發生。本研究中通過CT發現棘突骨折后，繼續追問病史，才發現患者有長期后背撞擊樹木鍛煉史。由此提出警示，當AS患者突然出現劇烈疼痛，或長病程的患者出現疼痛性質改變時，必須考慮骨折存在。許多研究表明AS患者脊柱骨折好發部位是頸椎，占AS骨折患者的50.5% ~ 81.2%[3,7-8]。而本研究最常見的骨折部位是胸腰椎，其次是頸椎。造成此差異的原因可能是在研究人群中，自發骨折占比1/3，且此類骨折部位多位于胸腰椎。而文獻報道中納入的骨折病例多由創傷性事件造成，如摔倒、車禍等，因此造成了部位差異。本研究中創傷性骨折最常見的部位仍是頸椎，脊髓損傷的發生率為35.3%，最常見的是頸髓(19.6%)，其次為胸髓(7.8%)、腰髓(7.8%)，與之前文獻報道一致[3,5]。

由于AS患者的脊柱結構高度異常，僅憑X線檢查診斷困難[9]。因此，即使放射學未見異常表現，對于有急性腰背痛的AS患者也應使用CT和MRI進行評估。與X線檢查相比，CT在確定脊柱骨折程度方面有更高的敏感度和特異性，可以顯示骨折和碎片等細節，其中CT平掃+三維重建更為準確[10-11]。但CT不能評估軟組織和脊髓損傷，而脊柱MRI檢查可排除CT未發現的隱匿性骨折并檢測神經并發癥[12]。本研究中，急診入院的患者多可通過脊柱正側位X線檢查發現骨折部位，而病程較長、未訴創傷史的患者常為隱匿性自發骨折，單憑X線檢查無法明確診斷，易延誤病情。

Andersson損害是在AS基礎上發生于椎間盤-椎體界面的破壞性病變，由多種機制共同作用導致，包括應力過大、骨折不充分、涉及三柱結構的急性骨折等，其中機械性損傷起主要作用[13-14]。有文獻顯示Andersson骨折最常見的病變部位是下胸椎和腰椎，通過全脊柱MRI可評價脊柱病變，通常表現通過后柱的T1、T2加權像雙低信號帶，部分病變可在T2加權像上遺留高信號，為殘留的椎間盤組織[15-16]。CT在評估病損的范圍和程度上優于X線檢查，經過三維重建可清晰顯示出骨折狀態[16-17]。本研究中合并Andersson病變10例，5例骨折部位是胸椎，4例腰椎，1例頸7胸8椎體，與文獻報道一致，X線檢查僅顯示出后凸畸形，CT與MRI檢查可清晰顯示出病變部位(圖3)。

在炎癥的反復作用下，AS患者的脊柱間形成骨橋，一旦受到外力容易出現斷裂，稱為骨橋骨折。骨橋骨折多發生于病程較長、有多發骨橋形成的AS患者，疼痛感劇烈且以銳痛為主，推薦CT平掃+三維重建檢查，通過觀察骨橋處連接情況判斷是否發生骨折，本研究共分析了14例，初診科室均為風濕科，患者大多為男性(11例，78.6%)，病程長?；颊叨酁闊o誘因自發骨折(12例，85.7%)，以腰椎處多見(11例，78.6%)，無神經損傷，僅1例在保守治療無效后選擇手術內固定，其余13例均保守治療(矯形支具腰部固定)，且預后良好。目前BMI與骨折風險的相關性尚不明確，有研究表明低BMI或高BMI都是骨折的危險因素[18]。但也有報道顯示高BMI可以防止骨質疏松發展和骨折發生[19]。這些研究悖論可能與機械負荷、脂肪分布、脂肪組織所分泌的脂肪細胞因子有關，合并骨質疏松癥和肥胖癥的老年人面臨更高的不良肌肉骨骼結局的風險[20]。本研究中，骨橋骨折的 AS 患者 BMI[(26.3±3.3) kg/m2]較高，且14例中有9例超重、2例肥胖，這提示高BMI可能使骨橋形成AS患者更易發生自發性骨橋骨折，警示醫生在診治高BMI、長病程AS患者時，若有疼痛性質改變，應盡早行CT平掃+三維重建檢查，識別是否存在脊柱骨折，并早期采用矯形支具固定治療。

本研究為單中心回顧性研究，樣本量有限，部分數據缺失；僅納入合并脊柱骨折的AS患者，未能研究與一般脊柱骨折患者的異同；后期還需進行前瞻性對照研究，分析AS患者發生脊柱骨折的危險因素。

綜上所述，AS合并脊柱骨折患者多為中老年男性，且病程較長。無論是否有外傷史，對于疼痛性質改變的患者，都應注意排除骨折的可能，當脊柱有骨橋形成時，輕微活動甚至不活動就有可能造成骨折損傷，更應謹慎對待。對于自發性骨折的患者，僅通過X線檢查很難確診，CT及三維重建可識別出細微的骨折部位，MRI可檢測出神經損傷情況，應根據實際選擇具體檢查手段。Andersson骨折常累及三柱，易誤診為結核或感染；而在脊柱有骨橋形成的患者中，高BMI患者較多，易出現自發性骨橋骨折，風濕科醫生在診治這兩類患者時，應盡早行影像學檢查，避免誤診漏診。