卵巢良性Brenner瘤誤診畸胎瘤1例報道并文獻復習

黃 慧 戴 峻 晁 晶 呂興洋

遵義醫科大學第五附屬(珠海)醫院婦科，廣東省珠海市 519100

卵巢良性Brenner瘤是一種罕見疾病，組織來源尚不明確，缺乏特異性臨床表現及輔助檢查，診斷暫無統一的標準，確診依靠術后病理，以手術治療為主。為了解卵巢良性Brenner瘤的病因、臨床表現、診斷、鑒別診斷、影像學、病理表現及治療，加強臨床醫師對該病的了解。本文報道1例卵巢良性Brenner瘤誤診畸胎瘤并復習相關文獻。具體報道如下。

1 病例資料

患者女性，26歲，未婚、未育，有性生活史。因“彩超發現盆腔腫物22d”于2020年11月2日入院。22d前于我院就診行彩超提示：子宮內膜厚5mm，宮腔內未見異常回聲，右側卵巢內可見一大小約25mm×20mm×22mm的腫塊圖像，圓形，內部為類實質性回聲，分布不均勻，考慮囊性良性畸胎瘤。因無月經周期及經期改變，囑其月經干凈后復查。1d前返院復查彩超仍提示右側附件區見混合回聲，包塊性質及大小同前，擬“右側卵巢畸胎瘤”收入院。入院查體：生命體征正常，心肺腹查體無陽性體征，專科情況：外陰發育正常，呈已婚、未產式，陰毛呈女性分布，陰道暢，內見少許白色分泌物，宮頸常大、光滑、閉合，后穹窿無觸痛，宮頸舉擺痛(-)，子宮前位，常大，活動，無壓痛，雙側附件區未捫及包塊，無壓痛。輔助檢查：2020年10月11日彩超提示：子宮內膜厚5mm，宮腔內未見異常回聲，右側卵巢內可見一大小約25mm×20mm×22mm的腫塊圖像，圓形，內部為類實質性回聲，分布不均勻，其內可見強光點，光斑和光影，強光團伴聲影，結構紊亂，囊壁厚，光滑，邊界清楚，見圖1a。術前腫瘤標志物均在正常范圍，于2020年11月3日行腹腔鏡下右側卵巢畸腫物剝除術。術中見：右側卵巢見一腫物凸出，約20mm×25mm，表面光滑，黃白色，質地硬，與周圍組織無粘連，完整剝除腫物，考慮畸胎瘤軟骨組織(見圖1b)。術后病理檢查+免疫組化結果：(1)鏡下見纖維組織中散布分化好的類膀胱移行上皮細胞巢，細胞核長圓形，無明顯異型性，可見小核仁和縱行核溝，細胞質透明，嗜酸，細胞巢中有小囊，小囊內可見嗜伊紅分泌物，核分裂像極少見，上皮成分少，主為纖維間質成分；結合免疫組化，符合Brenner瘤(表現為良性組織學特性)(見圖1c、d)；(2)免疫組化結果：CK7(上皮+),CK20(-),CK5/6(上皮+),villin(-),Vimentin(-),P40(上皮+),Ki-67(<1%+),ER(-),PR(-),P53(-),Galectin-3(上皮+)，見圖1e。患者術后予常規補液支持、預防感染治療于2020年11月10日好轉出院。

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2 討論

2.1 概述 卵巢Brenner瘤在WHO(2014)腫瘤分類中歸為卵巢表面上皮腫瘤，是一種罕見疾病，組織來源目前尚不明確，絕大多數為良性[1]，在卵巢腫瘤中占1%～2%，良性上皮腫瘤中占5%，交界性及惡性少見[2-5]。1898年AlacNaughton Jones報道首例卵巢Brenner瘤；1907年由出生于德國奧斯霍芬的醫學博士弗里茨布倫納首次描述其組織學特點，1932年Meyer為區別卵巢顆粒細胞瘤，以“布倫納”的名字，將其正式命名為“Brenner瘤”；1945年VonNumers首次報道2例惡性卵巢Brenner瘤；據報道，卵巢Brenner瘤可分泌激素[6]。

2.2 臨床特征 卵巢Brenner瘤的發病年齡一般為30～70歲，其中以40～60歲多見，平均年齡約為50歲[7]。日本有學者曾報道有患者僅僅有6歲[6]。韓靈芝等人曾報道29例患者中有5例為青年女性，年齡為22～31歲，其中22歲患者已婚、未育[8]。本例中患者僅為26歲，青年女性，未婚、未育，但是由于目前收集病例較少，該疾病是否存在年輕化的趨勢，需要收集更多病例加以證實。卵巢Brenner瘤的臨床表現隱匿，多因盆腔手術常被偶然發現，少數瘤體較大，出現與腫塊有關的癥狀或者體征被發現，亦有存在雄激素或者雌激素癥狀而被發現。病變多數為單側，單側腫瘤中以左側多見，惡性病變多為雙側。本例中患者術前無任何癥狀，婦檢未見陽性體征，術前兩次多普勒超聲檢查均考慮良性畸胎瘤，卵巢Brenner瘤術前因缺乏特異性臨床表現及輔助檢查，常出現誤診情況。

2.3 影像學特點 超聲具有廉價方便的特點，是婦科臨床醫師首選的檢查。但是對于卵巢Brenner而言，超聲圖各異，暫無特異性表現。姜培娟等[9]曾回顧性分析50例卵巢Brenner超聲特點發現，49例為單側發病，且為良性，其中35例為左側。超聲下瘤體大小不一，根據瘤體回聲特點可分為三類，第一類：囊塊型，瘤體多呈圓形或者橢圓形，但是瘤體形態多樣，無一致性表現，可分為囊性或者囊實性，實性部分呈低回聲，囊性可為單房，亦可為多房，囊內可為無回聲區，亦可呈云霧狀，分房者囊內可見分隔回聲，隔多數光滑均勻；第二類：實性腫塊型，瘤體多為橢圓形，包膜完整，邊界清楚，可低回聲或者強回聲。呈低回聲瘤體部分回聲不均勻，瘤體內因聲衰較強顯影不清，多伴聲影，部分瘤體內見斑點狀強回聲，是瘤體內的鈣化點所致，少數后方無聲影。呈強回聲瘤體聲衰很嚴重，表現為扇形明顯聲影，瘤體內部及邊界顯影不清楚，呈“蛋殼征”，其聲衰減程度與瘤體內富含纖維蛋組織與鈣化比例有關系；第三種為超聲圖像表現正常，雙側卵巢大小、形態在超聲學上無改變。瘤體與周圍組織均無粘連。瘤體內及周邊多未見血流信號，多房瘤體隔上見少許血流信號，血流豐富瘤體術后多證實為惡性Brenner瘤，本例超聲圖屬于第二種腫塊形(如圖1)。

畸胎瘤術前可無臨床癥狀、婦檢亦無陽性體征，腫瘤標志物亦可在正常范圍，超聲學上可表現為囊性，囊實性或者實質性，與卵巢Brenner瘤鑒別困難，畸胎瘤體多含骨骼、毛發等組織，超聲圖多見強光點及聲衰減現象，這與卵巢Brenner瘤表現出的“蛋殼征”不同，謝紅寧[10]以此鑒別卵巢畸胎瘤。但是最終鑒別仍需病理確定。

2.4 病理學特點 早期Brenner瘤超聲圖難以分辨，肉眼及剖視標本檢查均難以分辨。確診依靠病理檢查。病理學上將其分為Brenner瘤、交界性Brenner瘤、惡性Brenner瘤或者移行細胞癌四大類別[7]。交界性及惡性少見，僅占卵巢Brenner的3%～5%[11-12]。本例的大體標本為實質性腫塊，邊界清楚，表面凹凸不平，質硬、灰白色；病理切片顯微鏡下的基本組織成分為卵巢上皮細胞巢和纖維組織。細胞核卵圓形，無明顯異型性，核仁小而明顯，有縱行核溝，細胞質透明嗜酸性。Kondi-Pafiti等[13]曾分析30例卵巢Brenner瘤的免疫組化結果發現30例均表達CK7，不表達CK20；鐘萍萍等[14]分析47例卵巢Brenner瘤的病理特征發現：良性、交界及惡性renner腫瘤除Ki-67陽性指數外，其余免疫組織化學表達相似，p53野生型、CK7陽性表達、p63及CK5/6均陽性表達。本例病理學及免疫學均符合卵巢良性Brenner瘤表現。

2.5 治療 卵巢Brenner瘤主要以手術治療為主，良性與交界性Brenner瘤預后良好，惡性Brenner瘤的預后與患者發病年齡、腫瘤分級、臨床分期相關[14]，青年女性，考慮對其卵巢功能的保護，切除腫塊即可，對于中老年婦女可切除雙側附件甚至切除子宮，多以腹腔鏡手術為主。

(本文通信作者：戴峻)