二分髕骨的診斷及治療進展

楊冬冬 曾偉 劉荊陵

二分髕骨(BP)又稱為髕骨雙分裂，在臨床上較為少見，最早是在1883年由Gruber醫生提出[1]。由兩塊、三塊或以上的骨塊形成的髕骨，稱之為BP、三分髕骨或多分髕骨。最初，BP被當做為一種正常的解剖變異，后逐漸發現是一種與疼痛相關的解剖變異。BP通常無癥狀，但出現疼痛時則被稱為疼痛性BP(painful bipartite patella，PBP)[2,3]，最常見于髕骨外側髕上1/4和外1/4。隨著國內外對BP的報道增多，BP逐漸被臨床醫生所熟悉，但由于多數是個案報道，無系統的分析，本文結合國內外文獻對BP的進展進行綜述。

1 流行病學

BP在成年人中的患病率為0.2%～6%[4,5]。由于常無臨床癥狀以及臨床上的漏診誤診，其實際發病率可能更高。該病單側多于雙側，其中約40%的BP患者位于雙側膝，男性約是女性的9倍[3]。PBP的發病率約2%，多見于青少年運動員，是引起膝前疼痛的主要原因之一，可能與慢性、反復的創傷有關[2,3,6]。

2 病因及發病機制

BP的病因及發病機制目前仍有爭議，多數學者認為是先天發育異常所致[6,7]。髕骨是人體最大的籽骨，包埋在股四頭肌腱中，為軟骨內成骨，出生時由透明軟骨構成，2～5歲時開始出現骨化中心，一直持續到9～10歲，在發育過程中約77%的兒童只有一個骨化中心[8]，剩余的兒童會出現兩個或者兩個以上的次級骨化中心，通常這些中心會聯合形成一個連續的軟骨下板。一般骨化中心在15歲左右會融合成1塊髕骨，但是如果發育過程中骨化中心不融合則使髕骨形成2個不發生骨性聯合的骨塊，即BP。Ma等[9]指出這種不融合可能有三種原因所致：(1)髕骨骨化中心發育異常。在骨化中心向軟骨擴張的過程中可能會出現顆粒狀或不規則的邊緣，而這些邊緣在骨化中心的異常發育中起著重要的作用。(2)副髕骨和主髕骨之間的組織影響。由于主髕骨和副髕骨之間的主要成分是纖維組織和纖維軟骨[10]，且該區域之間無血管，可能會降低軟骨組織的再生能力，從而阻止主、副髕骨的融合。(3)副髕骨上的牽引力所致。 Rosenthal等[11]認為來自股四頭肌的牽引力可能會導致副髕骨的分離，而且持續作用在副髕骨的作用力也阻止了主、副髕骨的愈合。另一部分學者認為BP是由外傷造成，如髕骨骨折或應力骨折[12,13]。但是這一理論并未被大多數人所接受，因為從影像學上來看，BP的關節面是完整的，而髕骨骨折關節面常會受損，這與骨折顯然不符合[6]。疼痛性BP的發病機制也仍未完全了解，目前關于疼痛的產生主要有兩種學說，一是副髕骨直接受到外部力量的撞擊，與主髕骨之間的結合區出現骨折或分離，因此產生疼痛。二是副髕骨因反復受到股四頭肌的牽拉，與主髕骨連接的組織受到損傷，從而出現疼痛癥狀。Seguritan等[14]報道了一例外傷后股四頭肌腱斷裂合并BP的患者，分析其原因是在外傷情況下，附著在非融合髕骨骨化中心的股四頭肌肌腱撕裂導致主副髕骨的分離。前者多見于急性創傷患者，后者見于體育活動量較大的運動員[6,15-17]。

3 臨床表現及分型

BP多數無臨床癥狀，常因外傷到醫院檢查或體檢時偶然發現。但2%～36%的患者觸診副髕骨時可會出現壓痛和膝前疼痛[17]。Atesok等[18]指出外傷、過度使用、劇烈活動(尤其在蹲、跳、爬樓梯時或股四頭肌伸展活躍時)是BP疼痛的主要原因。在沒有外傷的情況下，出現癥狀則可能是由于股外側肌產生的張力或膝關節彎曲時通過外側支持帶產生的彎曲應力而產生的重復應力所致[17]。Oohashi等[19]進一步指出，在有癥狀的患者中，多由于參加體育運動所引起，疼痛通常發生在12～14歲，約34%的患者在膝關節屈伸時疼痛，22%的患者在爬樓時疼痛，只有6%的患者在行走時疼痛。

在分型上，目前主要有兩種分型。1921年Saupe[20]根據副髕骨位置不同，將BP分為三型。Ⅰ型：副髕骨位于髕骨下極，占5%。Ⅱ型：副髕骨位于髕骨外側，占20%，Ⅲ型：副髕骨位于髕骨外上角，占75%。這一分類沿用至今，目前為大多數人所接受，但也不斷受到質疑。Oohashi等[19]認為Saupe的分類只是基于副髕骨的位置不同而已，沒有考慮到病因，且不適用于三分髕骨和罕見的內側BP，而且下半部是否存在骨化中心還存在爭議。同時Ⅰ型的病因學不同于Ⅱ、Ⅲ型，結合下極不可能出現單獨的骨化中心的觀點[21]，他認為Ⅰ型分類可能沒有必要，并根據副髕骨的位置和數量將二分或三分髕骨分為四種類型：上外側型，外側型，上外側和外側三分型及超外側三分型。該分類方法簡單易懂，適合所有的二分或三分髕骨，但目前國內外較saupe分類少用。

4 輔助檢查

4.1 膝關節X線片 是最為簡單、方便、實惠的檢查，但易于誤診為髕骨骨折。X線正位片上顯示副髕骨和主髕骨分離，二者分離帶之間見彎曲較寬帶狀的低密度透亮影，透亮帶寬窄度基本一致，交界面骨質致密、毛糙，骨皮質較光整。側位片示髕骨上方髓腔內見彎曲透光線。Ⅰ型見副髕骨位于主髕骨的下緣，Ⅱ、Ⅲ型主、副髕骨重疊，不易觀察，有時可以在髕骨后緣見到透亮線影。軸位上可見髕骨分為兩塊，外側較小，中間見透亮裂隙，兩者邊緣骨皮質光整[6,22]。

4.2 CT 表現基本同X線，經多平面重建(MPR)及容積再現(VRT)等可以對髕骨進行多方位、多角度、更立體的觀察，顯示的更加細致。同時三維重建可更加直觀清楚的顯示外上方小碎骨塊影與主髕骨相連。

4.3 MRI 目前被視為診斷膝關節疾病的金標準[18]。通常情況下，在MRI上表現為T1加權像BP分離帶呈低信號帶，T2上表現為高信號帶，主副髕骨邊緣致密。鄭娟等[6]認為膝關節X線片、CT能很好顯示BP，但是不能區分疼痛性和非疼痛性，而MRI卻很好的滿足了這一點：骨髓水腫是PBP的主要表現，在T2脂肪抑制像上顯示最佳，而無癥狀性BP則無[18]。

5 診斷及鑒別診斷

在沒有暴力創傷時，只要了解在髕骨發育過程中有此癥的存在，結合其特殊的X線征像(如副髕骨具有與相對固定的部位)診斷并不困難[23]。當合并有外傷史時，應該與髕骨骨折相鑒別。同時BP出現疼痛癥狀時還應與其他能引起膝關節前部疼痛的疾病相鑒別，如髕骨軟骨軟化癥、髕腱末端病[24]、剝脫性骨軟骨炎，內側滑膜皺襞綜合征等[6]。由于BP最易與髕骨骨折相混淆，故本文著重描述BP與髕骨骨折的鑒別。

5.1 與髕骨骨折鑒別 與髕骨骨折相鑒別時主要根據病史及輔助檢查等方面來鑒別:(1)外傷史：髕骨骨折有明確的外傷史，關節疼痛、腫脹及功能障礙較多明顯，而BP多數為體檢時或者外傷后偶然發現。(2)X線及CT:二者容易相混淆，但BP的副髕骨多位于外上角，主副髕骨二者有彎曲透亮間隙，并且寬窄較一致，且邊緣光滑整齊，骨皮質連續，沒有明顯移位[6]，而髕骨骨折很少發生在外上角[22]，可見不規則的骨折線影，部分斷端可見分離，骨折線光滑銳利，斷裂骨質面清晰，無致密硬化影，且外側縱行骨折相對少見。(3)在隨訪過程中也會發現，BP既不會出現骨痂生長、骨折愈合等征象，也不會發生主副髕骨間融合，相反，髕骨骨折會有上述情況。(4)BP的MRI中，T2抑脂序列主、副髕骨間分離帶內為條狀高信號，主副髕骨交界面致密、毛糙，而髕骨骨折未分離時常表現為不規則低信號影，斷端分離時，骨質邊緣銳利，清晰，急性期髕骨骨折還可見髕骨骨髓水腫及軟組織挫傷改變[25]。

6 治療

目前BP的治療尚無統一的“金標準”，其治療方案需要根據患者的癥狀決定。Mc Mahon等[8]的一項系統分析對22項研究進行敘述性綜述，評估了一系列治療方法的有效性，包括保守治療和手術治療，結果顯示所有的治療方法均有滿意的治療效果，并發癥的發生率在可接受范圍內。因此無法確定對于有癥狀的患者最佳治療方法。對于大多數沒有疼痛癥狀的可不予特殊處理，對于有疼痛癥狀的患者則需要行保守治療或者手術治療。

6.1 保守治療 保守治療主要包括休息、限制運動、物理治療和非甾體藥物和皮質類固醇注射等，這類保守治療對大多數患者都有效[18,26]。 Okuno等[27]將2例BP患者進行固定3周的保守治療，然后逐漸運動，3個月內均恢復到正常活動，且在第4個月時在X線上顯示愈合。Stocker 等[28]將患者先進行石膏固定2周，支架固定3周，然后休息12周，最后輔以物理治療，隨訪6個月MRI顯示主副髕骨愈合，且無疼痛癥狀，治療效果良好。Wong[29]報告了一名12歲的籃球和棒球運動員，在X線上診斷為BP同時有膝關節疼痛等癥狀，在進行了6周的保守治療后，疼痛癥狀消失，恢復了正常活動。Marya等[30]描述了一名20歲的BP患者，在進行休息和消炎治療后患肢疼痛仍然持續，每隔2周注射3次布比卡因及甲強龍，出院時無明顯癥狀，隨訪2年，患者無疼痛癥狀。另外體外沖擊波治療(ESWL)也有文獻報道， Zabierek 等[31]報道了1例35歲的BP患者，臨床表現為持續6年的非創傷性膝前疼痛，劇烈活動后加劇，運用體外沖擊波治療治療后，左膝和右膝的Kujala評分分別提高到100分和95分，且恢復完整的體育活動。Kumahashi 等[32]對兩名BP患者(3例膝)進行低強度脈沖超聲治療，每天進行20 min，2名患者分別在第8、9個月隨訪時疼痛消失，2例膝達到骨性愈合,綜上所述，保守治療均可以獲得滿意的效果。

6.2 手術治療 當患者疼痛癥狀明顯，影響日常工生活，且保守治療無效時才考慮手術治療。但也有學者指出當疼痛的發生與直接的創傷有關，且不能忍受日常活動時，可以早期進行手術治療[18]。目前根據文獻報道主要有三大類手術方式：副髕骨切除術[33]、軟組織松解術[34]和副髕骨復位內固定術[33]。

6.2.1 副髕骨切除術:目前多認為當副髕骨較小、關節面不完整或者主副髕骨結合處移動度比較大時考慮行副髕骨切除術[35,36]。Matic等[33]指出，副髕骨切除術是最成功、最有效的方法。在他的研究中指出，67%的患者接受該手術治療可獲得良好的治療效果。其中副髕骨切除術又主要以傳統開放手術和關節鏡手術為主。

6.2.1.1 傳統開放手術：副髕骨切除術是治療PBP最常用的手術，而傳統開放手術又是副髕骨切除術中最常用的方法。Ishikawa 等[37]描述了9名年輕男性運動員[平均年齡16.8歲(14～21歲)]因長時間的疼痛(>3個月)接受傳統開放副髕骨切除術，盡管其中6名患者需要術后引流，但是經過平均60個月的隨訪(21～145個月)，所有患者全部獲得極好的恢復，均恢復到之前的運動水平。因此他們認為該手術方式是一種簡單可靠的方法，可以縮短治療時間，且減少關節永久僵硬的風險，并指出了副髕骨切除術的手術適應證：①非手術治療失敗>3個月。②影像學證實副髕骨有明顯的不規則。③癥狀嚴重且持續時間長。這一手術適應證為大多數人所接受，在臨床上較為常用。Weckstrom等[5]對25名男性新兵平均年齡為20歲(18～27歲)的回顧性研究也得到了類似的結果。其中6例患者為saupe Ⅱ型，19例為saupe Ⅲ型。在術后發現2名患者發生滑膜炎，一名患者需注射類固醇，另一名患者出現淺表傷口感染，需要口服抗生素。所有患者都能在術后5周全部恢復正常活動。經過180個月(120～264月)的長期隨訪，所有膝關節的活動范圍都已完全恢復。并對他們進行了Kujala功能評分(0～100)，平均結果為95(75～100)，疼痛視覺模擬評分(1～10)的平均結果為1(0～6)。Bourne等[7]對16名患者(12名男性和4名女性，平均年齡為14.5歲。)進行了傳統開放切除術，并進行隨訪分析，在84(12～156)個月后的詳細隨訪中，他們報告了16名患者中有13人的結果“非常好”。其中3人偶爾會感到疼痛，在這3人中，一名患者需要進一步的側副韌帶松解來緩解癥狀，另一名患者在術后出現輕微傷口裂開。然而，所有患者的膝關節活動范圍都恢復正常。我國學者金耀峰等[38]報告了10例PBP患者行開放手術治療切除副髕骨，術后隨訪6～12個月，所有患者未出現傷口感染，膝關節無長期疼痛，功能均恢復良好，優良率100%。他們認為手術切除副髕骨治療PBP可以獲得良好的療效。雖然傳統開放手術可以獲得良好的手術效果，但是也存在著傷口感染、創傷大，關節積液等可能性。隨著微創理念的深入及關節鏡手術的發展，關節鏡下治療PBP成為一種趨勢，并有相關研究指出可以獲得良好的療效[39]。

6.2.1.2 關節鏡手術(arthroscopic procedure)：關節鏡下行手術治療是運動醫學的一種趨勢。關節鏡行副髕骨切除術手術步驟大致為：選擇前外側入口進入，然后清除所有的粘連、滑膜及游離體，用探針探查半月板、韌帶及髕股關節，其次檢查滑車軟骨和髕軟骨是否軟化或松動。待檢查完成后找到副髕骨和主、副髕骨的結合部，仔細分離附著在副髕骨的股外側肌，然后用細針穿過皮膚，在鏡下確定需要切除的副髕骨，以盡量減少對髕骨的切除。最后再去除主副髕骨結合部的纖維軟骨組織，整個過程需要特別注意視野和切除區域的完整性[8,17,26,39]。Ferrari等[26]指出，相比傳統開放手術，關節鏡手術有軟組織損傷小，出血少，術后疼痛輕，感染率低及住院時間短的優點，同時避免了對髕骨體的損傷，一系列的關節鏡診斷性檢查也可以排除其他疾病的可能性。Mc Mahon等[8]在一項系統回顧中認為開放手術與高并發癥發生率有關。在開放手術組中，報告了19.2%(10/52患者)的并發癥發生率。與此相反，關節鏡手術組12例無并發癥發生。其中術后無癥狀9例，偶訴膝關節疼痛3例，但無功能障礙。其原因可能是開放手術由于其侵襲性而導致長期股四頭肌萎縮[40]。而關節鏡手術可以避免損傷股外側肌、前外側關節囊和髕骨支持帶，具有創傷小，并發癥低的優點[17]。

6.2.1.3 關節鏡聯合開放切除術:Canizares等[41,42]描述了一種開放手術聯合關節鏡切除副髕骨的技術，在手術剛開始的時候，進行標準的關節鏡檢查，然后切開髕骨的上外側，直到副髕骨處，切開附著的軟組織，在直視下切除副髕骨。Canizares等[41]在2例saupe Ⅲ型患者中運用此治療方法，并進行隨訪，發現所有患者在1個月內沒有癥狀，7周后能夠恢復運動。Werner等[42]術后2個月復查，發現患者疼痛明顯減輕，患者已恢復跑步等活動。

6.2.2 軟組織松解術:雖然Atesok 等[18]指出副髕骨切除術是當前最為流行的手術方法，效果良好，但是當副髕骨較大且存在關節面時，切除可能導致髕股關節不協調，這時髕骨外側支持帶松解術[40]和股外側肌松解術[8]是不錯的選擇。其原理在于減少支持帶或股四頭肌對副髕骨的牽引力，從而緩解患者的疼痛。

6.2.2.1 髕骨外側支持帶松解術(lateral retinacular release LRR)：LRR在于通過手術的方式將髕骨外側支持帶進行松解。Mori等[34]描述了一種改良的方式將松解范圍延伸至副髕骨近端，以防止術后的粘連，并觀察了15例(16膝)通過這種方法術后8月的療效，其中15例主副髕骨達到骨性愈合。其中1例未能愈合，同時LRR還可以治療PBP產生的髕骨受壓綜合征等并發癥，相對副髕骨切除術，具有操作簡單，療效好的優點。但是Fithian等[43]對于LRR相對較為“嚴苛”。他們指出LRR需要嚴格把握適應證及正確操作，同時提出該方法對患者有效是因為使副髕骨的張力減輕還是主髕骨的傾斜使主副髕骨結合部的剪切力減小或是去神經支配所致還有待進一步研究。

6.2.2.2 (2)股外側肌松解術 (vastus lateralis release VLR)：考慮到疼痛癥狀可能由股外側肌對副髕骨的持續牽引引起，因此該手術方式目的則是為了減少股外側肌對副髕骨的牽引力。Ogata[36]報道了13名患者(15例膝)行股外側松松解術的療效，他們首先進行診斷性關節鏡檢查，然后進行開放性手術進行松解股外側肌，其中6例膝為Saupe Ⅱ型，9例膝為Saupe Ⅲ型，所有患者都經歷了至少3個月的保守治療失敗后進行股外側肌松解術。9名Saupe Ⅲ型患者行松解術后，在2個月內都能恢復活動，并且在最終隨訪(2～9年)時報告了“極好”的結果，其中8/9的患者達到骨愈合。Saupe Ⅱ型患者中有3名患者恢復較慢，在6個月內恢復活動，2名患者有“極好”的結果，1名患者在最終隨訪(3～4年)時有“良好”的結果。Adachi等[40]評價了17例PBP患者行股外側肌松解術的療效，7例進行了開放手術，10例進行了關節鏡下切除，將股外側肌從副髕骨上釋放出來，到6個月時，11名患者出現了完全骨愈合，6名患者出現了不完全愈合，13名患者被描述為“極好”的結果，4名“良好”的結果。同時發現關節鏡組術后膝關節積液持續時間較短，這些患者能夠更快地恢復肌肉力量。然而，在最后一年的隨訪中，2組之間沒有顯著差異。因此他們認為股外側肌松解術創傷小，療效好，是治療髕骨二部疼痛的首選術式。由于股外側肌松解術使股四頭肌的強度降低，也降低了髕骨異常軌跡的風險[26]，故而從現有研究來看均可獲得良好的臨床效果。

6.2.3 髕骨復位內固定術:Seguritan 等[14]指出對于BP患者的治療，可以選用副髕骨切除術，但是當涉及主副髕骨關節面重要組成部分時，首選切開復位內固定。根據目前國外相關研究，選用切開復位內固定時多為主副髕骨創傷性分離。內容包括克氏針、鋼絲張力帶和螺釘固定[44-46]，且均獲得良好的療效，術后恢復運動的時間短，X線顯示主副髕骨達到骨性愈合。Okuno等[27,44,47]報道了3例采用髕骨復位內固定術治療的BP患者。這3份報告都涉及青少年(12歲、16歲和18歲)的體育活動運動愛好者，在體育活動中突然出現疼痛，無直接創傷。檢查顯示所有病例均有急性積液，2例可見缺損。X線片顯示髕骨橫斷面骨折，與先前存在的Saupe Ⅰ型一致。在每一個病例中，骨折都用張力帶布線技術修復。Peek等[44]在4個月時完成了隨訪，報告患者達到了骨愈合和良好的活動范圍。Tauber等[47]在29個月大的運動后報告了一些持續的疼痛。Okuno等[27]的患者在3個月時恢復了運動，X光片證實了骨愈合。

但有研究認為將副髕骨通過克氏針或螺釘等固定到主髕骨上其作用價值還仍有待商榷，在大多數情況下對PBP進行內固定是不必要的治療[18]。

7 總結及展望

由于BP在臨床上少見，易誤診為髕骨骨折，因此在診斷時要多從臨床病史、影像學檢查多方考慮，同時要充分掌握骨骼的正常與異常解剖，了解在髕骨的發育過程中有此癥的存在，對于診斷并不困難。

在治療上，保守治療和副髕骨切除術、軟組織松解術和副髕骨復位內固定術均有滿意的療效，但是缺乏相對明確的適應證[18,26,48,49]。綜述相關文獻，我們認為對于無癥狀的患者可以不用治療，對于癥狀較輕PBP患者，可以先行保守治療，若超過3月仍無明顯緩解可選擇手術治療。手術選擇上，對于切除副髕骨不影響髕骨軌跡的患者則優先選擇關節鏡下副髕骨切除術，其次開放切除術，若切除可能影響髕骨軌跡的患者則選擇軟組織松解術或內固定術，其中軟組織損傷較輕或主副髕骨創傷性分離者建議內固定術，副髕骨較大且存在關節面，切除可能導致髕股關節不協調時選用軟組織松解術。但是由于BP少見，報道多為個案，缺乏大樣本數據，各種治療方式的臨床療效仍有待進一步研究，同時希望探索更多的治療方式既能滿足患者的需要，又能進一步促進醫學的發展。