經(jīng)肛穴肛門成形術(shù)治療女嬰肛門閉鎖直腸前庭瘺的效果

李亞萍，楊合英，李延安，耿培碩，丁 一，常新捷，祝永康，高如月

鄭州大學(xué)第一附屬醫(yī)院小兒外科 鄭州 450052

先天性肛門直腸畸形(congenital anorectal malformation,AAM)發(fā)病率1/5 000～1/1 500，占消化道畸形首位。該病類型繁多，女性患兒中大多數(shù)合并有瘺管，其中直腸前庭瘺(rectovestibular fistula,RVF)是女性最常見的肛門直腸畸形[1]。手術(shù)是唯一有效的治療手段。RVF有多種手術(shù)矯治方法，但是Pena描述的后矢狀入路肛門成形術(shù)(posterior sagittal anorectoplasty,PSARP)和Okada引入的前矢狀入路肛門成形術(shù)(anterior sagittal anorectoplasty,ASARP)仍然是目前最常用的技術(shù)[2-4]。為減少術(shù)后并發(fā)癥，減小手術(shù)對會陰體的損傷，我們近年針對RVF多采用經(jīng)肛穴肛門成形術(shù)(transanal acupoint anorectoplasty，TAARP)。本研究對接受TAARP或ASARP的61例肛門閉鎖RVF患兒的臨床資料進行了總結(jié)，結(jié)合文獻，探討TAARP治療肛門閉鎖RVF的臨床價值。

1 臨床資料

1.1一般資料2012年1月至2017年1月，我院收治肛門閉鎖RVF患兒61例，均為女性。其中26例接受TAARP，手術(shù)年齡為100(98，123) d；直腸盲端至正常肛門位置的距離(直腸盲端高度)8～28(17.8±6.1) mm；2例合并泌尿生殖系統(tǒng)畸形，2例合并臍疝。35例接受ASARP，手術(shù)年齡為120(78，178) d；直腸盲端高度8～25(18.7±4.9) mm；1例合并先天性心臟病，1例合并泌尿生殖系統(tǒng)畸形，1例合并腹股溝斜疝。兩組手術(shù)年齡(t=0.045，P=0.097)及直腸盲端高度(t=0.390，P=0.698)差異無統(tǒng)計學(xué)意義。

1.2術(shù)前評估經(jīng)瘺口行大腸氣鋇雙重造影，于肛門切跡處放置鋇塊作為標記物，測量標記物距離直腸盲端的距離。

1.3手術(shù)方法①TAARP組：麻醉后，取截石位，懸吊雙腿，留置尿管。于正常肛門切跡處行電刺激儀檢測，準確標記肛門位置，縱向切開肛穴皮膚，電刀切開皮下組織，以括約肌為中心向深部鈍性分離至直腸盲端。組織鉗夾持直腸盲端并向瘺口處游離，接近瘺口處切斷直腸瘺管后壁，向瘺口兩側(cè)及前壁游離1周，離斷瘺管兩側(cè)壁及后壁。游離直腸前壁，小心分離直腸和陰道共壁，避免損傷陰道，沿直腸周圍向深部游離使直腸可無張力下拉至肛門口，游離長度2.0～4.5 cm。瘺口處5/0可吸收線縫合1～2針，并將原瘺管處軟組織封閉。劈開直腸瘺管，使之口徑與肛門大小相當，用1號絲線將直腸漿肌層固定于肛門皮下組織4針，將直腸切緣與皮膚切緣對合，4/0可吸收線間斷縫合。成形之肛門可通過小指。留置外繞凡士林紗布的肛管。②ASARP組：操作同陳亞軍等[5]的描述。

1.4觀察指標記錄術(shù)后1周切口感染情況；術(shù)后6個月黏膜脫垂、肛門狹窄、直腸回縮等并發(fā)癥發(fā)生情況；根據(jù)Krickenbeck國際評分[6]，對患兒術(shù)后2 a排便功能進行評估。

1.5統(tǒng)計學(xué)處理采用SPSS 17.0進行統(tǒng)計學(xué)分析。兩組手術(shù)年齡的比較采用秩和檢驗，直腸盲端高度、手術(shù)時間、術(shù)后住院時間的比較采用兩獨立樣本的t檢驗，術(shù)后并發(fā)癥發(fā)生率、排便功能的比較采用χ2檢驗，會陰體相關(guān)并發(fā)癥發(fā)生率的比較采用確切概率法，檢驗水準α=0.05。

2 結(jié)果

61例患兒均順利出院。兩組手術(shù)時間差異無統(tǒng)計學(xué)意義，TAARP組術(shù)后住院時間短于ASARP組，見表1。TAARP組術(shù)后會陰體均順利恢復(fù)解剖結(jié)構(gòu)、外觀正常。ASARP組28例會陰體愈合良好；7例發(fā)生會陰體相關(guān)并發(fā)癥，其中感染3例，裂開1例，瘢痕形成3例。ASARP組會陰體相關(guān)并發(fā)癥發(fā)生率高于TAARP組(P=0.017)。

表1 兩組手術(shù)時間、術(shù)后住院時間的比較

兩組患兒均無瘺管復(fù)發(fā)。TAARP組術(shù)后1周發(fā)生傷口感染1例，術(shù)后半年黏膜脫垂1例、肛門狹窄1例，并發(fā)癥總發(fā)生率11.5%(3/26)；ASARP組術(shù)后1周發(fā)生傷口感染4例，術(shù)后半年黏膜脫垂2例，肛門狹窄2例，直腸回縮1例, 并發(fā)癥總發(fā)生率25.7%(9/35)；兩組并發(fā)癥總發(fā)生率差異無統(tǒng)計學(xué)意義(χ2=1.897，P=0.168)。

3 討論

治療肛門閉鎖RVF的手術(shù)方式有多種，既往我們多采用ASARP及瘺管后移肛門成形術(shù)治療女嬰肛門閉鎖RVF。ASARP術(shù)野清晰，但須劈開從瘺口至肛門的會陰體[7]，會陰體切口距肛門及尿道近，易被尿液及大便污染，術(shù)后易發(fā)生感染，感染重者會陰體可能出現(xiàn)裂開，愈合后出現(xiàn)瘢痕，甚至出現(xiàn)肛門陰道脊短小。瘢痕體質(zhì)患兒會陰體瘢痕更為明顯，影響遠期會陰體功能。瘺管后移肛門成形術(shù)不須劈開會陰體，但在經(jīng)瘺口游離瘺管及直腸的過程中，不可避免地擴大了切口以獲得游離瘺管及直腸所需空間，且暴露差，易損傷陰道后壁。TAARP切口位于肛穴，使用肛門牽開器后可充分暴露，經(jīng)肛穴游離瘺管及直腸盲端，于瘺口處完全離斷瘺管后，以組織鉗夾持離斷的瘺管末端，便可直視下分離直腸和陰道共壁，減少陰道損傷風(fēng)險。相對于瘺管后移肛門成形術(shù)，TAARP瘺口不被擴大，僅需間斷縫合1～2針。相對于ASARP，TAARP保留了肛門切口與瘺口之間的皮膚及會陰體，降低感染發(fā)生率，避免會陰體瘢痕形成，將手術(shù)創(chuàng)傷降到了最小。

會陰體，或稱會陰中心腱，是會陰深面的一個腱性結(jié)構(gòu)，許多會陰肌附著于此，可協(xié)調(diào)加強盆底，有較大的韌性[8]。完整的會陰體具有多種功能：錨定肛門直腸，錨定陰道，提供陰道和直腸之間的物理屏障[9]。會陰體不健全可能會影響衛(wèi)生護理、性功能及分娩方式等[10]。會陰體的損傷與尿失禁、大便失禁及盆腔器官脫垂有密切關(guān)系。做過肛門成形術(shù)的患兒可能會出現(xiàn)一些婦科問題,需要后續(xù)手術(shù)干預(yù)，如獲得性陰道狹窄，尿道陰道瘺、直腸陰道瘺、會陰體不足或縮短，多與術(shù)后會陰體并發(fā)癥有關(guān)，在育齡婦女中，會陰體異常可導(dǎo)致陰道分娩時會陰撕裂程度增加[11]。故恢復(fù)女嬰會陰外觀及功能至關(guān)重要。本研究中TAARP組26例術(shù)后會陰體均順利恢復(fù)解剖結(jié)構(gòu)，外觀正常。2例瘢痕體質(zhì)患兒肛周見明顯瘢痕形成，但因該術(shù)式未損傷會陰體，不影響會陰體外觀結(jié)構(gòu)。ASARP組7例發(fā)生會陰體感染、裂開、瘢痕形成等并發(fā)癥。

肛門成形術(shù)后便秘、污糞是最常見且影響患兒生活質(zhì)量的并發(fā)癥[12]。本研究中兩組患兒排便功能評分均為優(yōu)，便秘、污糞程度較輕，無3級便秘、污糞患兒。文獻[13-15]顯示中低位肛門直腸畸形術(shù)后污糞發(fā)生率為5.5%～16.4%，便秘發(fā)生率為7.9%～22.1%，本研究中兩組患兒污糞、便秘發(fā)生率均處較低水平。術(shù)后僅1例ASARP組患兒因瘢痕體質(zhì)導(dǎo)致瘢痕增生嚴重、肛門狹窄、排便困難，須二次手術(shù)；余便秘、污糞患兒通過飲食調(diào)節(jié)、規(guī)律擴肛、生物反饋治療[16]后，均獲得不同程度的改善，尤其是污糞次數(shù)多的患兒，通過規(guī)律的生物反饋治療，癥狀得到明顯緩解。

TAARP適用于常見的肛門閉鎖RVF、盲袋明顯、直腸盲端高度小于2.5 cm的患兒。對于盲袋不明顯、直腸呈管狀狹窄、直腸盲端高度大于2.5 cm的患兒，ASARP更具有優(yōu)勢，會陰體劈開后暴露更清晰，更易游離直腸。對于Currarin三聯(lián)征患兒，應(yīng)采取PSARP，徹底切除骶前腫物、肛門直腸成形。手術(shù)宜在患兒3個月左右進行，此階段麻醉風(fēng)險比新生兒期降低，母親可有足夠的時間適應(yīng)角色，在術(shù)后給予患兒更好的照顧。患兒3～4個月開始添加輔食，大便性狀隨飲食結(jié)構(gòu)變化而改變，若手術(shù)時間過晚，患兒可出現(xiàn)排便困難甚至繼發(fā)性巨結(jié)腸，建議手術(shù)年齡不超過半歲，本研究中兩組患兒手術(shù)年齡差異無統(tǒng)計學(xué)意義，且均不超過半歲。

綜上，相比ASARP，采用TAARP治療女嬰肛門閉鎖RVF沒有明顯增加手術(shù)難度及手術(shù)時間，會陰體相關(guān)并發(fā)癥發(fā)生率低，術(shù)后可獲得較好的排便功能，達到排便控制的首要目的，更突出的是患兒會陰體恢復(fù)良好。該術(shù)式具有微創(chuàng)、并發(fā)癥較少、預(yù)后好、住院時間短、會陰體外觀恢復(fù)佳的特點，是一種安全可行的方法，但需掌握其適應(yīng)證，遠期效果還有待于進一步隨訪。