龔 俊 鄒時樸 李維君 鐘云鶯 鐘 霞
孤獨癥譜系障礙(Autism Spectrum Disorder, ASD)在各國報道的發病率均呈顯著上升趨勢,有研究調查在美國每110個兒童中就有1名為ASD患兒,而國內研究顯示ASD在我國患病率約為2.55%,說明國內外ASD的發病率逐年顯著提高。ASD越早干預,預后越好[1-3],早干預的前提是早期診斷,而早期診斷取決于高效的早期孤獨癥篩查量表,嬰幼兒孤獨癥篩查量表(Checklist for Autism in Toddlers-23,CHAT-23)是香港Virginia Wong編制的孤獨癥篩查量表,本研究檢驗該量表的信、效度,探討其早期篩查ASD的適用性。
1.1.1 兒童ASD組 選擇2015年1月—2016年6月于江西省兒童醫院兒保科就診的ASD患兒。入組標準:由發育行為專業主任醫師根據美國精神障礙診斷與統計手冊第5版(The Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders-5,DSM-5),確診為兒童ASD共入組62人,其中男56例,女6例,年齡18~56月齡,平均(33.1±8.252)個月。
1.1.2 全面發育遲滯(Global Developmental Delay,GDD)組 同期在兒保科就診的GDD患兒,入組標準:根據美國DSM-5確診為GDD,共入組24例,其中男19例,女5例,年齡21~60月齡,平均(36.67±9.384)個月。
1.1.3 正常對照組 同期在兒保科體檢的正常兒童組,入組標準:丹佛發育篩查量表檢查正常,共入組57人,男45人,女12人,年齡18~48月齡,平均(31.68±7.436)個月。
三組年齡差異無統計學意義(考慮三組年齡不全滿足正態分布,故采用非參數檢驗,H=5.206,P=0.074),三組男、女性別比采用2檢驗,差異無統計學意義(2=3.329,P=0.189)。因此三組之間樣本具有可比性。
1.2.1 CHAT-23中文版 CHAT-23分家長問卷(A)和觀察部分(B)部分,A部分由家長評估,共有23個項目(其中包括7個核心項目),項目11、18、20、22選擇“是”為陽性,其余項目選擇“否”為陽性。以陽性為1,陰性為0。篩查標準:23項中≥6項為初篩陽性,7項核心項目中≥2項為初篩陽性;B部分由醫生現場評估,篩查標準:4項中≥2項為初篩陽性[4]。
1.2.2 兒童孤獨癥評定量表(Childhood Autism Rating Scale,CARS) CARS是最常用的孤獨癥評估工具之一,總分<30分為非孤獨癥;總分在30~36之間,則為輕或中度孤獨癥;總分≥36分,則為重度孤獨癥[5]。
收集符合入組的ASD、GDD、正常兒童,其中ASD采用CARS評估結合DSM-5診斷標準進行診斷;GDD采用DSM-5診斷標準進行診斷,正常兒童采用丹佛發育篩查量表進行評估,如結果正常納入組內。
運用SPSS 20.0統計軟件進行數據統計分析,采用Cronbach a系數和分半信度評估CHAT-23的信度,采用Spearman相關系數評估CHAT-23的效標效度;采用2檢驗對CHAT-23進行項目分析;采用Kruskal-wallisH檢驗和Nemenyi法檢驗評估CHAT-23的區分效度。
2.1.1 ASD組 按照標準1判斷共有59例為篩查陽性,3例為篩查陰性,靈敏度95.2%;按照標準2判斷共有60例為篩查陽性,2例為篩查陰性,靈敏度96.8%;按照標準3判斷共有56例為篩查陽性,6例為篩查陰性,靈敏度90.3%;按照滿足“三個標準中任一標準”判斷共有60例篩查陽性,2例篩查陰性,靈敏度為96.8%。
2.1.2 GDD組 按照標準1判斷共有5例篩查陽性,19例篩查陰性,特異度 79.2 %,假陽性率20.8 %;按照標準2判斷共有7例篩查陽性,17例篩查陰性,特異度70.8%,假陽性率29.2 %;按照標準3判斷共有3例篩查陽性,21例篩查陰性,特異度 87.5%,假陽性率12.5%;按照“滿足三個標準中任一標準”判斷共有7例篩查陽性,17例篩查陰性,特異度為70.8%。
2.1.3 正常組 按照標準1判斷共有8例篩查陽性,49例篩查陰性,特異度86.0%,假陽性率14.0%;按照標準2判斷共有11例篩查陽性,46例篩查陰性,特異度80.7%,假陽性率19.3%;按照標準3判斷共有2例篩查陽性,55例篩查陰性,特異度96.5%,假陽性率3.5%;按照“滿足三個標準中任一標準”判斷共有11例篩查陽性,46例篩查陰性,特異度為80.7%。
對CHAT-23家長問卷進行同質性信度檢驗,Cronbach α系數為0.869,P<0.01;對其進行分半信度檢驗,其系數為0.865,P<0.01。
2.3.1 效標效度 考慮到孤獨癥譜系障礙組家長問卷總分和CARS評分均不全滿足正態分布,故采用Spearman相關系數評估CHAT-23的效標效度為0.573,P<0.01,有統計學意義。
2.3.2 各單個項目上三組間比較 考慮每個項目為二分類變量(陽性為1,陰性為0),屬于計數資料,故采用2檢驗進行三組之間的單項陽性率比較,從表1可知:除項目3、11、16外,其余項目三組間陽性率比較差異有統計學意義。

表1 各項目三組之間比較
2.3.3 量表的區分效度 三組之間家長問卷總分、核心項目總分、觀察項目總分屬于計量資料,均不全滿足正態分布,故采用Kruskal-wallisH檢驗進行三組之間各總分比較:家長問卷總分H=92.199,P<0.001;核心項目總分H=87.294,P<0.001;觀察項目總分H=97.001,P<0.001,均差異有統計學意義。進一步采用多個獨立樣本兩兩比較的Nemenyi法檢驗進行各總分三組兩兩比較。三組家長問卷總分兩兩比較,ASD組和GDD組之間存在顯著性差異(2=44.054,P<0.001);ASD組和正常組之間存在顯著性差異(2=72.374,P<0.001。三組核心項目總分兩兩比較,ASD組和GDD組之間存在顯著性差異(2=45.028,P<0.001);ASD組和正常組之間存在顯著性差異(2=69.597,P<0.001。三組觀察項目總分兩兩比較,ASD組和GDD組之間存在顯著性差異(2=53.272,P值<0.001);ASD組和正常組之間存在顯著性差異(2=70.92,P<0.001)。
CHAT-23包括家長問卷和由醫生評估的觀察項目,而后者有效地避免了患兒家長對項目內容的誤解所造成的假陽性或假陰性[6-8]。本研究檢驗該量表信、效度及進行項目分析等,以探討篩查早期ASD的適用性。
目前中國主要是香港Wong V等[9]對CHAT-23信、效度進行研究,均采用ASD作為病例組,但Wong V采用正常兒童和運動發育遲滯混成一組作為對照組,鄔方彥[10]采用社區非孤獨癥兒童作為對照組,內包含正常兒童、語言障礙等。相關學者等[11]認為“考慮到輔助診斷試驗評價的對照組除正常人外,還應包括與病例組難以鑒別的病種”。劉靖等[12]在研究孤獨癥篩查量表時采用了全面發育遲滯作為對照組,龔郁杏等[13]建議納入全面發育遲緩組來探討孤獨癥篩查量表是否區分孤獨癥與其他類型的發育障礙。因此除了設立正常組外,本研究還納入全面發育遲緩作為另一對照組。
量表信度顯示:Cronbach α系數為0.869;分半信度系數為0.865,說明該量表家長問卷的信度較好。
量表效標效度相關系數在0.4~0.8之間,說明效標效度比較理想,ASD組家長問卷總分和CARS評分之間的Spearman相關系數為0.573。CARS是由醫生評估,臨床診斷符合率高,故CHAT-23具有較理想的效標效度。
從量表的區分效度來看,無論是家長問卷、核心項目,還是觀察項目,ASD組分別與GDD組、正常組比較,差異具有統計學意義。
按照“滿足三個標準之一”,ASD組的靈敏度為96.8%,與關智勇等[14]的97.06%、Wong V等[10]的98.9%接近;正常組的特異度為80.7%,低于文獻[15-16]結果;GDD組的特異度為70.8%,尚可。
表1顯示:在項目3、11、16上,三組間陽性率比較差異無統計學意義。本研究顯示第16條為緩沖項目(就是一類在病例組和對照組中填寫結果無差異的項目),與最初關于M.CHAT的研究結果相同。而對于項目3而言,除了GDD和正常兒童,很多ASD兒童也喜歡攀爬。對于項目11,家屬可能對其存在歧義,是強調“過濾”還是“過敏”?聽覺過濾是對廣告或某些特定聲音等異常敏感,而對被叫名字和交流性語言卻反應遲鈍;而聽覺過敏是對什么聲音都過于敏感。ASD患兒兩者均有,而聽覺過敏在正常兒童中也偶有出現,但聽覺過濾則基本沒有[17]。所以,對于項目3、11,三組間難以鑒別。項目16是緩沖條目,值得保留。
雖然本研究顯示CHAT-23存在少數問題,但該量表信度、效標效度、區分效度等較好,且作為篩查量表,原則上應考慮靈敏度,而CHAT-23的靈敏度高,所以是一個良好的篩查工具。