左側髂外動脈乙狀結腸瘺致下消化道大出血一例

吳正陽 張慶輝 馬波 任建莊 韓新巍

主動脈消化道瘺（aortoenteric fistulas，AEF）屬于消化道出血的罕見原因，發病率低至0.04%～0.07%，包括主動脈食管瘺、十二指腸瘺、空腸瘺及結腸瘺。由于其病情嚴重，對其的認識不足，常延誤對其的診斷和治療，病死率高達56%～82%，原因多為動脈瘤破裂[1-5]。本文報道一例罕見的宮頸癌復發致髂動脈結腸瘺病例。

1.病例報告

患者女，48歲，主因“宮頸鱗癌術后3年，間斷便血1周”于2017年5月6日入住我院。患者入院前1周無明顯誘因下出現少量便血，鮮紅色，附著大便表面，因患者有痔瘡病史，未予重視，后便血癥狀加重，最多一次約200 ml，后收入我科。查體：貧血貌，腹部無明顯壓痛及反跳疼，未及包塊，腸鳴音正常，肛門指診觸及質軟腫塊，考慮痔瘡，左下肢腫脹。既往史：患者3年前因“宮頸癌”行“廣泛子宮雙附件切除+盆腔淋巴結清掃術”，并行多次化療（多西他賽+順鉑），術后2年發現腫瘤復發（圖1），壓迫左側髂靜脈導致左下肢深靜脈血栓形成，后行左側髂部轉移瘤放療及125I粒子植入，并口服“伊立替康+替吉奧”，后因右腎積水行右側輸尿管引流管置入，2個月前因腎功能不全行透析治療。

入院后完善相關檢查：血紅蛋白78 g/L，給予止血等對癥治療，CT示左側髂骨旁軟組織密度影，考慮腫瘤復發。入院第2天晚23時突發意識模糊，解出大量鮮紅色血液，呈噴射狀，伴有血凝塊，約2 000 ml，心電監護示血壓60/30 mmHg（1mmHg=0.133 kPa），心率140次/min，立即給予申請懸浮紅細胞4U，急查血紅蛋白示44 g/L，與家屬溝通病情后行動脈造影。

于右側股動脈穿刺置5F鞘，因患者不能配合，腹主動脈造影未見明顯異常，而后行雙側髂內動脈及腸系膜上、下動脈造影，均未見對比劑外溢，使用350～560 μm明膠海綿顆粒栓塞直腸動脈（圖2）。栓塞結束患者再次出現大量便血，約1 000 ml。回顧分析CT圖像，可見左側髂骨旁軟組織腫塊影，包繞髂外動脈，其內側可見一瘤樣凸起。左側髂外動脈內側腸管內可見氣體密度影，因空回腸內氣體影少見，結合其位置，考慮為乙狀結腸（圖3）；腹主動脈造影隱約可見左側髂外動脈內側一瘤樣突起，與CT相符（圖4）。結合患者噴射狀便血，考慮可能為主動脈消化道瘺。插管至左側髂外動脈造影可見明顯對比劑外溢，引入0.035英寸（1英寸=2.54 cm）加硬導絲（Stiff，泰爾茂公司）至股動脈遠端，嘗試引入6F翻山鞘未果。遂穿刺左側股動脈，置入8F鞘，5F Cobra導管和泥鰍導絲導管配合下至腹主動脈，交換加硬導絲，引入8 mm×5 cm覆膜支架（Viabahn，Gore）釋放，造影顯示對比劑外溢消失，結束手術（圖5）。患者術后未再便血，術后24 h尿量400 ml，第2天尿量150 ml，后患者因腎功能衰竭于術后第3天死亡。

圖1 左側髂骨旁、骶骨前軟組織腫塊影，考慮復發，并可見高密度粒子影

2.討論

AEF可分為原發性主動脈消化道瘺（primary aortoenteric fistulas，PAEF）及繼發性主動脈消化道瘺（secondary aortoenteric fistulas，SAEF）。 PAEF 是由于動脈壁的破潰穿破消化道所致，常見于腹主動脈瘤，少數源于感染性疾病，極少數源于惡性腫瘤、潰瘍及放療后；SAEF常見于主動脈重建后，多因使用的人工血管或縫線被腐蝕后突入消化道所致，較原發性主動脈消化道瘺多見。80%的SAEF發生在十二指腸，多見于水平段和升段[6-8]。

圖2 直腸動脈造影并栓塞

圖3 左側髂外動脈瘤樣突起，和內側結腸分界不清（白箭頭）

圖4 腹主動脈造影顯示左側髂外動脈一瘤樣突起（黑箭頭）

圖5 左側髂外動脈置入覆膜支架前后造影圖示

本例行腸系膜上、下及雙側髂內動脈造影均未見明顯對比劑外溢，仔細分析CT及造影圖像才作出正確診斷。對于出現下消化道大出血的盆腔腫瘤患者，尤其是腫瘤與髂外動脈及腸管分界不清時，建議行髂外動脈造影。髂動脈破裂及假性動脈瘤覆膜支架置入療效確切，本例術后血壓及血紅蛋白穩定，證明封堵有效。

AEF常表現為消化道出血、腹痛、腹部搏動性包塊三聯征，但典型三聯征的發生率僅為11%，大部分患者因消化道大出血就診。前哨性出血是主動脈消化道瘺的特征性表現，是一種間歇性的輕、中度出現，是大出血的前兆表現。這是因為首次出血時瘺口被機化的血栓堵塞而致使出血暫時停止，隨后因血栓移動、脫落或血容量補足后動脈壓力升高，導致災難性大出血。這個出血間歇的時間窗70%以上患者超過7 h，50%超過24 h，29%超過1周，為手術提供了寶貴時機[6-8]。

AEF的診斷難度大，術前確診率為0～36%。既往文獻報道，對于可疑AEF者，應毫不遲疑地行剖腹探查以明確診斷。增強CT多作為一線診斷措施，特征性表現為：腸道周圍動脈血管壁連續性中斷、動脈內或后腹膜出現氣體以及對比劑外溢進入腸道。磁共振難以區分腹主動脈旁氣體及管壁鈣化斑塊，再者需要更長的檢查時間，所以不作為常規檢查方法。深部組織的超聲圖像難以分辨，僅在患者危重時才予以考慮。內鏡診斷存在爭議，可能會移動瘺管處血栓導致大出血，關注點多在炎癥、潰瘍等黏膜表面現象，不能發現活動性出血灶，延誤治療[9]。如CT提示AEF時，建議積極行動脈造影并行腔內隔絕治療，因大部分患者一般情況差，不能耐受外科手術，可先行介入手術止血，必要時二期修補腸管。

綜上，AEF罕見，診斷困難，死亡率高，關鍵在于早期診斷，增強CT是首選診斷方法，對于疑似AEF者建議積極行動脈造影或剖腹探查。

參考文獻

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