累及雙側(cè)下頜骨Garrè’s骨髓炎1例

高攀 王曉毅 宣鳴 馬向瑞 常征 熊升華

1.口腔疾病研究國(guó)家重點(diǎn)實(shí)驗(yàn)室 華西口腔醫(yī)院頭頸腫瘤外科（四川大學(xué)），2.四川大學(xué)華西醫(yī)院病理科，成都 610041

Garrè’s骨髓炎最早被Garrè定義為特殊的骨質(zhì)紊亂性疾病，其在1893年報(bào)道過(guò)1例發(fā)生在脛骨的病例。Garrè’s骨髓炎由低毒力的感染刺激引起，特征是慢性非化膿性骨髓炎合并增生性骨膜炎[1]。頜骨感染的來(lái)源包括牙體齲壞引起的根尖周炎、牙周炎、骨折、非牙源性感染。Garrè’s骨髓炎大多數(shù)發(fā)生在繼發(fā)于牙源性感染的年輕患者，常累及單側(cè)下頜骨體部[2-4]。同時(shí)發(fā)生在雙側(cè)下頜骨的Garrè’s骨髓炎罕見(jiàn)，四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院頭頸腫瘤外科收治1例雙側(cè)下頜骨Garrè’s骨髓炎，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 病例報(bào)告

患者，男性，20歲，2014年3月5日因無(wú)明顯誘因出現(xiàn)下頜腫脹疼痛以“雙側(cè)下頜骨骨肉瘤”收入院（圖1A）。患者否認(rèn)全身系統(tǒng)疾病史，否認(rèn)外傷史，于5個(gè)月前開(kāi)始出現(xiàn)雙側(cè)下頜疼痛，尤其是左側(cè)前磨牙區(qū)疼痛較為劇烈。最初患者就診當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行牙片檢查，診斷為D5根尖周炎伴頜骨骨髓炎，但由于患牙完整，牙周組織健康，牙髓活力測(cè)試正常，未采取侵襲性治療，予以甲硝唑、頭孢菌素及非甾體類(lèi)抗炎藥治療，患者的腫痛癥狀未見(jiàn)改善。為求進(jìn)一步治療，患者1個(gè)月前就診四川大學(xué)華西口腔醫(yī)院頜面外科門(mén)診，行錐形束CT（cone beam CT，CBCT）及三維重建檢查顯示：雙側(cè)下頜骨密度減低，邊界不清，局部骨皮質(zhì)不連續(xù)，雙側(cè)下頜骨頰舌側(cè)骨皮質(zhì)外發(fā)現(xiàn)骨膜反應(yīng)（圖1B、C、D）。血常規(guī)及生化檢查未見(jiàn)異常。初步懷疑骨肉瘤，收治入院。為進(jìn)一步了解病變性質(zhì)及全身情況，隨后接受了正電子發(fā)射計(jì)算機(jī)斷層顯像（positron emission computed tomography，PET）-CT檢查。PET-CT顯示患者雙側(cè)下頜骨的標(biāo)準(zhǔn)攝取最大值高達(dá)9.0（圖2）。頦部病變活檢未見(jiàn)膿性分泌物及壞死組織，病變組織的常規(guī)病理及免疫組織化學(xué)檢查顯示：間質(zhì)組織排列紊亂，伴有密集的淋巴細(xì)胞及漿細(xì)胞浸潤(rùn)（圖3A），中性粒細(xì)胞少見(jiàn)；S100、CD1a及結(jié)核抗酸染色表達(dá)均為陰性（圖3B、C、D），故排除Langerhan’s組織細(xì)胞增生癥和結(jié)核。最終診斷為雙側(cè)下頜骨Garrè’s骨髓炎。術(shù)前靜脈滴注頭孢曲松1.0 g，每天1次，連續(xù)3 d，隨后于全身麻醉下，經(jīng)頦下入路刮出雙側(cè)下頜骨增生的骨質(zhì)及肉芽組織。術(shù)后繼續(xù)靜脈滴注頭孢曲松1.0 g，每天1次，連續(xù)7 d，口服鹽酸米諾環(huán)素100 mg，每天2次，連續(xù)7 d。術(shù)后傷口愈合良好，術(shù)后病理符合慢性骨髓炎，與術(shù)前活檢一致。術(shù)后4個(gè)月電話(huà)隨訪(fǎng)，患者下頜腫痛癥狀得到明顯改善。

圖 1 患者術(shù)前檢查Fig 1 Preoperative examination of patient

圖 2 患者PET-CT檢查Fig 2 PET-CT of patient

圖 3 病變組織的組織學(xué)檢查和免疫組織化學(xué)檢查Fig 3 Histological and immunohistochemical examination of lesion

2 討論

絕大多數(shù)Garrè’s骨髓炎是由下頜磨牙的根尖周炎以及智齒冠周炎引起[5]，常累及單側(cè)下頜骨，雙側(cè)下頜骨同時(shí)受累的病例非常罕見(jiàn)。Eversole等[6]曾總結(jié)過(guò)Garrè’s骨髓炎的鑒別診斷要點(diǎn)。1）局部骨質(zhì)膨隆引起面型不對(duì)稱(chēng)；2）組織病理學(xué)證實(shí)良性的骨膜下纖維成骨病變；3）繼發(fā)于感染、創(chuàng)傷或其他刺激；4）去除多余骨質(zhì)后骨質(zhì)能夠全部或部分重塑。對(duì)于影像學(xué)表現(xiàn)的此類(lèi)型病變應(yīng)進(jìn)行骨活檢，以排除其他類(lèi)型的疾病，如：嬰兒骨皮質(zhì)增生癥、尤因肉瘤、成骨性肉瘤、家族性巨頜癥、組織細(xì)胞增生癥等。盡管很多文獻(xiàn)報(bào)道過(guò)此疾病，但對(duì)其病因以及病情反復(fù)的原因知之甚少。其細(xì)菌培養(yǎng)陽(yáng)性率低，病程長(zhǎng)，內(nèi)科治療效果有限，因此其最終的治療方法尚不明確。拔除病變區(qū)患牙、牙髓治療、全身應(yīng)用抗生素下進(jìn)行外科手術(shù)被廣泛用于治療該疾病[7-8]，對(duì)于局限的病變通常能獲得良好的治療效果及預(yù)后。

本文病例具有以下特點(diǎn)：1）患者病因不明，病變區(qū)域無(wú)齲壞、慢性牙周膿腫以及創(chuàng)傷史，提示還有其他途徑或者不典型的不易察覺(jué)的輕微感染，給疾病一開(kāi)始的診斷帶來(lái)了困難；2）病變范圍廣泛，累及雙側(cè)下頜骨，較罕見(jiàn)，單純臨床判斷易造成誤診；3）輔助檢查結(jié)合了CBCT、PET-CT、病理學(xué)及免疫組織化學(xué)檢查，明確了診斷并避免了誤診；4）治療徹底清除病變組織，包括增生的骨組織和肉芽組織，結(jié)合應(yīng)用足量抗菌藥物取得了較好的治療效果。

對(duì)于Garrè’s骨髓炎的病因及病理機(jī)制仍需進(jìn)一步研究。在治療類(lèi)似本病例報(bào)道的雙側(cè)下頜骨彌漫性骨密度減低伴骨膜反應(yīng)病變之前，輔助影像學(xué)、病理及免疫組織化學(xué)檢查以鑒別下頜骨的惡性腫瘤是必要的。本病例患者的手術(shù)及相應(yīng)抗生素治療短期效果較好，但其遠(yuǎn)期預(yù)后仍有待進(jìn)一步觀察。

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