復發性成釉細胞瘤的臨床、影像、病理學分析

[摘要] 目的 對復發性成釉細胞瘤（RAB）的臨床、影像、病理學進行綜合分析，為其診斷和治療提供依據。方

法 對南京大學口腔醫院1996年1月—2008年3月收治的具有完整病例資料的23例RAB患者的臨床資料進行總結，并進行影像學和病理學分型。結果 23例RAB患者中，有20例復發1次，3例復發2次，共復發26次。23例患者中，19例首次手術治療采用刮治術，4例首次手術治療采用根治術；復發后4例患者采用刮治術，19例患者采用根治術。26例次RAB的影像學分型：12例次為多房型，6例次為單房型，8例次為外周型；病理分型：21例次為濾泡型，5例次為叢狀型。刮治術后復發者以多房型最多（11例次），根治術后復發者以外周型最多（8例次）。結論 刮治術后成釉細胞瘤復發率明顯高于根治術后；濾泡型成釉細胞瘤浸潤性較強，易于復發。

[關鍵詞] 成釉細胞瘤； 復發； 治療； 影像學分型； 病理學分型

[中圖分類號] R 739.82 [文獻標志碼] A [doi] 10.3969/j.issn.1000-1182.2012.02.009

Comprehensive study on clinic presentation， radiology and pathology of recurrent ameloblastoma Lin Zitong1， Wang Tiemei1， Chen Fei2， Deng Runzhi3. （1. Dept. of Oral and Maxillofacial Radiology， School of Stomatology， Nanjing University， Nanjing 210008， China; 2. Dept. of Pathology， School of Stomatology， Nanjing University， Nanjing 210008， China; 3. Dept. of Oral and Maxillofacial Surgery， School of Stomatology， Nanjing University， Nanjing 210008， China）

[Abstract] Objective To study the clinic presentation， radiology， pathology of recurrent ameloblastoma（RAB）. Me-

thods All RAB cases accepted treatment in School of Stomatology of Nanjing University during 1996.1-2008.3 were retrospected. The clinic presentation， the radiological classification and pathological classification were summarized and analyzed. Results There were 23 RAB patients during 1996.1-2008.3. 3 patients recurred twice， 20 patients recurred once， and 26 cases were found together. 19 patients were performed conservative surgery while 4 patients were per-formed radical surgery in the primary treatment; 4 patients were performed conservative surgery and 19 patients were performed radical surgery in the recurrence. The radiological classification included 12 cases multicystic， 6 cases uni-cystic， and 8 cases extraosseous. The pathological classification included 21 cases follicular ameloblastoma， and 5 cases plexiform ameloblastoma. The multicystic after conservative surgery（11 cases） and extraosseous ameloblastoma after radi-cal treatment（8 cases） were more than others according the radiological classification and treatment. Conclusion Con-servative surgery has apparent higher recurrences rate than radical surgery. The follicular ameloblastoma has more aggressive biological behave and is more liable to recurred.

[Key words] ameloblastoma； recurrence； treatment； radiological classification； pathological classification

成釉細胞瘤是常見的頜骨中心性牙源性上皮性腫瘤，典型的成釉細胞瘤可侵襲性持續生長并可浸潤周圍組織，是頜面部最易復發的腫瘤之一[1-2]。本文對經手術治療后在原發部位或鄰近部位發生的26例次復發性成釉細胞瘤（recurrent ameloblastoma，RAB）進行臨床表現、影像學和組織病理學回顧性分析研究，探討RAB與原發性成釉細胞瘤的不同[3-4]，同時對其復發原因及生物學行為進行探討。

1 材料和方法

1.1 臨床資料

收集南京大學口腔醫院1996年1月—2008年3月期間收治的23例RAB患者的完整資料，并對其術后隨訪至2010年9月。23例患者中女性13例，男性10例；年齡14～63歲，平均年齡42.3歲。收集的臨床資料包括治療方式、復發間隔時間、復發部位、復發次數和術后隨訪結果等項目。

1.2 影像學分析

23例RAB患者的影像學檢查包括全部患者攝取

的曲面體層片和部分患者的下頜骨側位片、頭顱正位片、頜面部CT等。根據《口腔頜面醫學影像診斷學》[5]

的描述，結合本研究RAB的影像學特點，將RAB的影像學表現分為多房型、單房型、外周型共3種。多房型包括分房大小不等型、蜂窩伴多房或單房型；單房型為單房狀低密度影像；外周型是指發生于牙槽區、頜下、咽旁等非頜骨中心區域的RAB。

1.3 病理學分析

所有病例的手術標本經常規固定、包埋、切片，蘇木精-伊紅（haematoxylin-eosin，HE）染色后保存。本研究針對復發性成釉細胞瘤，按照主要類型分為濾泡型和叢狀型[6]，并將病理分型與影像學分型及治

療方式進行綜合分析。

2 結果

2.1 RAB患者的臨床資料

RAB患者共23例，1996年1月—2008年3月期間有20例患者復發1次，3例復發2次，共復發26次。26例次復發中，手術治療與復發間隔時間最短為1年，最長為28年，平均為7.49年。對所有患者1996年1月之前的發病情況進行病歷資料的追溯并隨訪到2010年9月，共有13例患者有2次或2次以上的復發。RAB的復發部位：26例次RAB中，有15例次為頜骨內復發，8例次為非頜骨內復發，3例次復發于頜骨并累及周圍軟組織。8例次非頜骨內發生的RAB，有3例次復發于牙槽區，5例次復發于頜下、咽旁等頜骨周圍的軟組織間隙。

23例患者的治療方式與術后隨訪情況見表1。19例首次手術治療采用刮治術，4例首次治療采用根治術。1996年1月—2008年3月復發后，于南京大學口腔醫院住院治療期間，4例患者采用了刮治術，19例患者采用了根治術。

23例患者術后隨訪至2010年9月，4例采用刮治術治療的患者有2例未復發，2例復發；19例采用根治術治療的患者有17例未復發，2例復發于咽旁、顳下凹區，其RAB生物學行為極富侵襲性，最終死亡。

2.2 RAB的影像學表現和病理分型

26例次RAB的治療方式、基本病理分型與影像學分型見表2。1例患者行刮治術后復發的曲面體層片見圖1。1例多次復發患者的影像學和病理學檢查結果見圖2。

A：2007年2月3日診斷為原發性成釉細胞瘤；B：2007年2月27日實施刮治術；C：2007年4月28日術后復查，下頜第一磨牙的牙周膜較2007年2月27日增寬，根尖周骨質有吸收（→）；D：2008年1月11日術后復查，下頜第一磨牙遠中出現囊性低密度影，邊界局限硬化（→）。

影像學分析：26例次RAB中，12例次為多房型，6例次為單房型，8例次為外周型；結合治療方式分析，刮治術后復發者以多房型最多，為11例次，占42.3%，根治術后復發者以外周型最多，為8例次，占30.8%（表2）。病理學分析：26例次RAB中，21例次為濾泡型，5例次為叢狀型；結合治療方式，21例次濾泡型RAB中，刮治術和根治術無明顯差異（12∶9）；叢

狀型RAB中，4例次采用刮治術，1例次采用根治術（表2）。結合病理分型和影像學分型，RAB以濾泡型占多數，有21例次（21/26），其中多房型濾泡型10例次（10/12），外周型濾泡型7例次（7/8），單房型濾泡型4例次（4/6）。

3 討論

3.1 RAB的多次復發及外周復發原因探討

本研究中23例成釉細胞瘤患者中，隨訪到2010年9月共有13例（56.5%）患者發生了2次及2次以上的復發。本研究中RAB表現出的多次復發，筆者認為與成釉細胞瘤的生物學特點和手術治療方式密切相關。成釉細胞瘤具有浸潤性成長的特點，因此單純刮治治療后易復發[7]。本研究中7例首次手術治療和復發前手術治療均為刮治術的患者均發生了多次復發。此外，本研究中3例首次治療和復發前手術治療行根治術的患者，再次復發時位于牙槽區、頜下或咽旁等非頜骨內區域，這體現了成釉細胞瘤生物學行為的多樣性，部分成釉細胞瘤侵襲性很強，可浸潤到鄰近軟組織內發生復發。

3.2 RAB的治療方式與復發

從首次治療方式來看，23例復發性成釉細胞瘤患者中，19例患者首次手術治療采用刮治術，4例采用根治術，刮治術后復發患者明顯多于根治術后。本研究中13例多次復發的患者，3例首次治療為刮治術的患者即使在二次治療時采用了根治術，仍然發生了頜骨外周區域的復發。該結果提示：首次治療對

成釉細胞瘤的術后復發有著極為重要的影響，不恰當的手術治療破壞了原發性成釉細胞瘤的完整性，易于造成腫瘤的殘留和種植進而發生多次復發[8]。23例

RAB患者在1996年1月—2008年3月入住南京大學口腔醫院治療時，4例患者采用刮治術，治療后有2例復發，另外2例年輕女性患者為單房型，術后隨訪至2010年9月未見復發；19例采用根治術治療的患者有17例無復發，另有2例患者成釉細胞瘤的生物學行為惡劣，多次復發后復發于咽旁、顳下凹區，最終死亡。總體來看，成釉細胞瘤刮治術后復發率明顯高于根治術后，尤其是首次治療方式對成釉細胞瘤術后復發的影響更為明顯。

3.3 RAB的影像學表現

經典的頜骨內成釉細胞瘤X線分型分為4型：多房型、單房型、蜂窩型和局部惡性征型。本研究針對RAB，其X線影像學特點與原發性成釉細胞瘤有所不同。本研究中根據RAB所表現出來的影像學特點，將其分為多房型、單房型和外周型。結合治療方式，采用刮治術復發者多房型最多（11例），可能是因為多房型邊界有多個突起切跡和子瘤，刮治術不能很好地完整切除所致。

與原發性成釉細胞瘤相比，外周型RAB明顯增

多[9-11]。本研究中有8例次為外周型，復發時位于牙槽區、頜下、咽旁等部位，常常無法通過X線片進行診斷，此時采用頜面部CT檢查可以顯示病變的密度、邊界、有無軟組織腫塊和周圍骨質破壞等情況。

單房型RAB刮治術后復發者有5例，根治術后復發者僅1例。通過對所有的X線片進行分析，本研究發現：刮治術后復發的單房型RAB，其X線表現為在原發病灶基礎上的低密度區，與原發治療后及治療后修復的影像有重疊，常常較難診斷，尤其是在復發初期，其影像學特征往往非常不明顯，需要格外注意，要仔細與術后隨訪的圖像進行比較。筆者總結發現，當X線片出現下列征象時要高度重視：1）出現局限性囊性低密度區及硬化邊緣（圖1）；2）成釉細胞瘤病變區域內牙齒的牙周膜受累；3）病變區域的邊緣呈分葉狀，有切跡。

3.4 RAB的病理分型

對26例次RAB進行基本病理分型，有21例次為濾泡型，5例次為叢狀型，濾泡型明顯多于叢狀型。綜合其治療方式可以看出：濾泡型采用刮治術治療后復發者有12例，采用根治術治療后復發者為9例，二者差異并不明顯；而叢狀型采用刮治術后復發者占多數（4/5）。濾泡型RAB的腫瘤細胞增殖活躍，可以侵襲局部組織，根治術后仍有復發（圖2）；而叢狀

型處于腫瘤發展的早期，惡性程度較低，復發率也較低，因此叢狀形RAB主要表現為刮治術后的復發。這與其他學者[12]的研究結論一致。綜合RAB的病理

分型及X線表現，21例濾泡型主要為多房型（10例）

及外周型（7例）；5例叢狀型中，2例單房型，2例多房型，1例外周型，其中2例多房型者的X線片均表現為分房大小較均一。當RAB發生于頜骨內時，由于濾泡型RAB可廣泛且迅速地破壞頜骨，在X線影像上常表現為分房大小差異較多或多房伴蜂窩型；而叢狀型RAB生長較為緩慢，其X線表現多為單房型和分房大小較均一的多房型[13]。

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（本文編輯 吳愛華）