單側腮腺同時發生腺淋巴瘤及多形性腺瘤1例

劉紅 陳宇 呂迪 秦丹青 任東萍

（四川大學華西口腔醫院 病理科，成都610041）

多發性原發性腫瘤（multiple primary tumors，MPT）是指不止一個部位或階段發生的腫瘤，臨床罕見。四川大學華西口腔醫院收治1例單側腮腺同時患腺淋巴瘤及多形性腺瘤的MPT病例，現報道如下。

1 病例報告

患者男性，65歲，因右腮腺無痛性包塊2年，生長加速6個月，于2011年7月入住四川大學華西口腔醫院。患者于2年前發現右腮腺無痛性包塊，未予重視，6個月前自覺包塊勻速長大。外院CT示：右腮腺內可見一軟組織占位，界清，內部密度不均勻。專科檢查：右腮腺可觸及約5 cm×5 cm大小包塊，表面皮膚及皮溫正常，質中，表面呈結節狀，界清，活動，無壓痛，面神經各支及腮腺導管口未見明顯異常。臨床診斷：右腮腺多形性腺瘤？患者全身狀況良好，否認系統病史，曾于1986年行腎結石手術。體格檢查：心、肺、脾等重要臟器未查及明顯陽性體征，四肢活動度好，無畸形。完善術前相關檢查后，于2011年7月20日全身麻醉下行右腮腺包塊及部分腺體切除術、面神經松解減壓術、組織補片植入術。術中首先于副腮腺分離出一包塊組織，完整切除后，分離結扎腮腺導管。緊接著于腮腺淺葉分離出另一包塊，術中發現面神經上頰支于包塊內穿過，遂切斷上頰支，將包塊完整切除。術中冰凍切片檢查示：腮腺淺葉為腺淋巴瘤，副腮腺為多形性腺瘤。

術后病理學檢查：1）腮腺淺葉。大體觀察：腺體及包塊組織一塊，約7 cm×6 cm×4 cm，包塊約6 cm×5 cm×3.5 cm，包膜完整，已切開，切面呈紅褐色。顯微鏡下觀察：腫瘤由腺管及淋巴間質構成。腺管上皮由兩層細胞構成，腔面襯里細胞為柱狀，含有嗜伊紅顆粒，外層細胞體積小，為扁平狀。腫瘤間質為反應性淋巴樣組織。病理診斷為腺淋巴瘤（圖1）。

圖1 右側腮腺包塊呈典型的腺淋巴瘤改變 HE×100Fig 1 Right parotid gland tumor showed a typical adenolymphoma HE×100

2）副腮腺。大體觀察：包塊組織一個，體積約1.2 cm×1 cm×1 cm大小，切面呈灰白色。顯微鏡下觀察：結構呈多形性，可見腫瘤性的腺上皮及腫瘤性的肌上皮，這兩種上皮構成雙層管狀結構，黏液樣的區域中有腫瘤性的肌上皮細胞分布，同時可見軟骨樣的區域。病理診斷為多形性腺瘤（圖2）。

圖2 右側副腮腺包塊呈典型的多形性腺瘤改變 HE×100Fig 2 Right accessory parotid gland showed a typical pleomorphic adenoma HE×100

2 討論

MPT是一種多灶性腫瘤，腫瘤的性質為原發性。腮腺MPT可以表現為相同或不同的組織學類型，可以發生在單側或雙側、同一個或不同的階段[1]。本例為同側腮腺同一階段發生的兩種組織學類型不同的腫瘤。腮腺腫瘤一般為單發，這種多發性原發性腫瘤極為少見。Yu等[2]研究顯示，MPT占所有腮腺腫瘤的3.4%。MPT多發于男性，男女比例為1.3∶1～5.9∶1。MPT的組織學類型可以是一種良性和一種惡性，或是兩種良性。本文病例為兩種良性腫瘤的組合。

MPT的病因機制不太清楚，其發生可能與放射有關。Maiorano等[3]報道了此病與涎腺之外腫瘤的聯系，即MPT患者同時伴發了肺癌、喉頭癌及非霍奇金淋巴瘤等非涎腺腫瘤，認為MPT可能與這些病的發生有聯系。而Yu等[2]研究認為，MPT患者并未患有涎腺之外的腫瘤，其發生可能只是一種巧合。發生于涎腺的MPT與口腔頜面部多發性原發性癌不同，后者可能與明顯的免疫缺陷及內分泌系統的干擾有關，可同時伴發遺傳畸形。

B超、CT及MRI技術為腮腺腫瘤檢測的常用手段，但對MPT的檢出率較低。細胞學檢測在腮腺腫瘤診斷中具有作用，但對MPT的檢測作用尚有爭議[4]。Ethunandan等[5]研究認為，手術中觸診能檢測出56%的MPT的存在，因此他推薦在腮腺切除術中應仔細觸診，以評估MPT的存在與位置。對于MPT的治療應首選手術切除。尤其對于伴發腺淋巴瘤的MPT，手術時應注意將腮腺下極及相應淋巴結一并切除。對于MPT，術前可以選擇影像學及細胞學檢測作為輔助診斷，術中送冰凍活檢以確定性質，并做好術前術中的仔細觸診，完善手術過程，注意相應淋巴結的處理，以免術后復發。

[1]Seifert G,Donath K.Multiple tumours of the salivary glands—terminology and nomenclature[J].Eur J Cancer B Oral Oncol,1996,32B（1）：3-7.

[2]Yu GY,Ma DQ,Zhang Y,et al.Multiple primary tumours of the parotid gland[J].Int J Oral Maxillofac Surg,2004,33（6）：531-534.

[3]Maiorano E,Lo Muzio L,Favia G,et al.Warthin’s tumour：A study of 78 cases with emphasis on bilaterality,multifocality and association with other malignancies[J].Oral Oncol,2002,38（1）：35-40.

[4]Myers EN,Robbins KT,Suen JY.Bilateral parotid neoplasms[J].Head Neck,1994,16（6）：598-602.

[5]Ethunandan M,Pratt CA,Morrison A,et al.Multiple synchronous and metachronous neoplasms of the parotid gland：The Chichester experience[J].Br J Oral Maxillofac Surg,2006,44（5）：397-401.