食管重復囊腫一例

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【摘要】食管重復囊腫是一種罕見的先天性畸形，是在發育的4～8周內原始食管空泡化失敗造成的。在成人中，通常是無癥狀的。該文報道了1例29歲男性食管重復囊腫患者的診治過程，該患者通過體檢發現，無任何不適，入院后完善了CT、胃鏡及超聲胃鏡檢查，最后手術切除確診。該文回顧了相關文獻并進行總結，以期提高對該病的認識。

【關鍵詞】食管重復囊腫；超聲胃鏡；胃鏡

Esophageal duplication cyst： a case report Kong Cancan△， Mao Wei. △Endoscopy Center， Hainan General Hospital， Haikou 570311， China

Corresponding author， Mao Wei， E-mail： weim@vip.163.com

【Abstract】Esophageal duplication cyst is a rare congenital cystic malformation from the failure of primary esophageal vacuolation during 4-8 weeks of development， which is usually asymptomatic in adults. Here， we reported the diagnosis and treatment of a 29-year-old male patient diagnosed with esophageal duplication cyst. He was asymptomatic by physical examination. After admission， CT scan， gastroscopy and ultrasonic gastroscopy were performed， and the diagnosis was finally confirmed by surgical excision. In this article， relevant studies were reviewed and summarized， aiming to deepen the understanding of this disease.

【Key words】 Esophageal duplication cyst； Ultrasonic gastroscopy； Gastroscopy

食管重復囊腫占所有消化道重復囊腫的10%～ 15%，通常沒有癥狀，多在影像學或內鏡檢查中偶然發現?？砂l生在從口腔到肛門的任何位置［1］。確診需要組織學檢查。筆者就1例食管重復囊腫患者進行報道并文獻復習。

病例資料

一、主訴和現病史

患者男，29歲。因“體檢發現胃占位2年”于2018年8月14日入院?；颊?年前我院CT檢查發現胃占位，平素無吞咽困難，無腹痛、腹脹，無反酸、噯氣，無惡心、嘔吐等不適，體重未見明顯減輕，未行特殊治療。既往史無特殊。

二、體格檢查

體溫：36.3℃，脈搏：65次/分，呼吸：16次/

分，血壓：100/60 mmHg（1 mmHg = 0.133 kPa）。全身皮膚黏膜無黃染，全身淺表淋巴結未觸及腫大；雙肺呼吸音清，心律整齊，各瓣膜聽診區未聞及病理性雜音。腹部平坦，腹軟，無明顯壓痛及反跳痛。

三、實驗室及輔助檢查

血常規示白細胞6.11×109/L，紅細胞162 g/L，

血小板194×109/L。甲胎蛋白6.50 ng/mL，癌胚抗原3.51 ng/mL，糖類抗原19-9 4.50 U/mL。上腹部CT增強提示肝胃間隙見一團塊狀稍低密度影，邊界清楚，最大截面約5.1 cm×3.7 cm，病灶與鄰近胃壁及肝左葉分界欠清，增強掃描未見明顯強化（圖1A）。考慮肝胃間隙占位。胃鏡提示食管下段至賁門可見一半球形腫物，大小4 cm×5 cm×

4 cm，表面光滑（圖2A、B）。超聲胃鏡提示食管下段至賁門見一類圓形無回聲團塊，最大截面約51.9 mm×37.6 mm，內部可見大量絮狀物，邊界尚清晰，起源于固有肌層，未見明顯血流信號（圖3A、B）?？紤]食管黏膜下腫物（囊腫？）。

四、診斷及治療

初步診斷：食管占位。由于患者拒絕活檢及穿刺，要求保留腫物完整性，因此未行超聲內鏡引導下細針穿刺活檢術（EUS-FNA）。予患者開腹行近端胃大部分切除術（食管空腸吻合+胃空腸側側吻合+空腸空腸端側吻合），術中發現：腫瘤位于食管下段與胃賁門移行處，大小約5 cm×

6 cm×5 cm，腫瘤上界位于食管下段，質軟，包膜完整，與周圍組織輕度粘連。標本切開后可見囊內充滿灰褐色黏稠樣液體（圖1B）。術后病理提示囊壁被覆纖毛柱狀上皮，可見兩層平滑肌成分，符合食管重復囊腫（圖4）。術后患者一般情況好，2021年11月19日復查胃鏡示吻合口未見明顯異常（圖2C）。

討論

食管重復囊腫是一種罕見的先天性縱隔囊腫，這些囊腫是在妊娠第4～8周左右胚胎發育過程中原始食管空泡化失敗造成的［2］。大多數囊腫在兒童時期出現癥狀，只有少數病例在青春期以后才發現［3］。食管重復囊腫主要位于食管下1/3（60%），但也發生在食管中部（17%）和上1/3（23%）［4］。它們的癥狀可能和位置及大小有關，包括吞咽困難、呼吸窘迫、生長障礙、體重減輕和胸骨后疼痛等［5］。目前文獻報道成人中食管重復囊腫大多數是無癥狀的，但Gonzalez-Urquijo等［6］得出相反的結論，他們對數據庫中現有文獻報道的共97例食管重復囊腫進行綜述分析發現，有癥狀患者79例（81.4%），無癥狀患者18例（18.5%）。

食管重復囊腫胃鏡下表現為食管黏膜下隆起，表面黏膜光滑，與很多黏膜下腫物鑒別困難，如支氣管源性囊腫、平滑肌瘤和脂肪瘤等。經腹超聲檢查、CT掃描、MRI檢查均可幫助術前診斷，但隨著內鏡技術的飛速發展，超聲內鏡（EUS）在重復囊腫的診斷上也有了很高的準確性，它不但可以區分囊實性病變，更可以準確顯示病灶的位置、起源、大小、回聲特點、邊界、與周圍臟器關系及血流情況。Trojan等［7］報道指出食管重復囊腫在EUS表現為病變的固有肌層與食管固有肌層相延續，病變內部充滿黏稠液體。

本例患者在體檢時發現，平時無癥狀，EUS所見為起源于食管固有肌層的無回聲團塊，術后大體標本可見囊內充滿灰褐色黏稠樣液體，與文獻描述一致。食管重復囊腫也有EUS-FNA相關報道［5］。因囊腫內部液體黏稠，EUS-FNA穿刺有困難，同時穿刺囊性病變并發癥發生率高，主要是感染或出血，因此囊腫的EUS-FNA比較少見。Arbona等［8］制定了食道重復囊腫的分類標準，這些標準包括：①囊腫在食管壁內或附在食管壁上；②它被兩層肌肉覆蓋；③內襯為鱗狀、柱狀、立方、偽分層或纖毛上皮。本例患者囊壁被覆纖毛柱狀上皮，可見兩層平滑肌成分，符合食管重復囊腫。

食管重復囊腫可有吞咽困難、胸痛、呼吸困難等癥狀，此外也有惡變報道，因此目前治療以外科手術切除為主，主要包括胸腔鏡和開胸手術，腹腔鏡和開腹手術［9］。本例患者采取外科手術治療，術后隨訪無復發表現。Will等［10］報道了一例成功實施內鏡下囊腫治療的病例，總體上內鏡治療仍具有挑戰性。對于無癥狀食管囊腫患者有報道建議進行隨訪觀察［5］。

總之，對于食管重復囊腫，目前國內外報道尚少見，多數為個案報道。我們希望在不久的將來能有一個統一的診治標準問世。

參 考 文 獻

［1］ Somani P， Sharma M. Endoscopic ultrasound of esophageal duplication cyst. Indian J Gastroenterol， 2016， 35（6）： 497-498.

［2］ Pisello F， Geraci G， Arnone E， et al. Acute onset of esophageal duplication cyst in adult. Case report. G Chir， 2009， 30（1/2）： 17-20.

［3］ Wootton-Gorges S L， Eckel G M， Poulos N D， et al. Duplication of the cervical esophagus： a case report and review of the literature. Ped Radiol， 2002， 32（7）： 533-535.

［4］ Kolomainen D， Hurley P R， Ebbs S R. Esophageal duplication cyst： case report and review of the literature. Dis Esophagus， 1998， 11（1）： 62-65.

［5］ Wiechowska-Koz?owska A， Wunsch E， Majewski M， et al. Esophageal duplication cysts： endosonographic findings in asymptomatic patients. World J Gastroenterol， 2012， 18（11）： 1270-1272.

［6］ Gonzalez-Urquijo M， Hinojosa-Gonzalez D E， Padilla-Armendariz D P， et al. Esophageal duplication cysts in 97 adult patients： a systematic review. World J Surg， 2022， 46（1）： 154-162.

［7］ Trojan J， Mousset S， Caspary W F， et al. An infected esophageal duplication cyst in a patient with non-Hodgkins lymphoma mimicking persistent disease. Dis Esophagus， 2005， 18（4）： 287-289.

［8］ Arbona J L， Fazzi J G， Mayoral J. Congenital esophageal cysts： case report and review of literature. Am J Gastroenterol， 1984， 79（3）： 177-182.

［9］ Singh S， Lal P， Sikora S S， et al. Squamous cell carcinoma arising from a congenital duplication cyst of the esophagus in a young adult. Dis Esophagus， 2001， 14（3/4）： 258-261.

［10］ Will U， Meyer F， Bosseckert H. Successful endoscopic treatment of an esophageal duplication cyst. Scand J Gastroenterol， 2005， 40（8）： 995-999.

（收稿日期：2022-12-25）

（本文編輯：楊江瑜）