余霞,王海燕,陳劍威,姚賢兒,胡妙君,鮑莉芳
隨著圍生醫學技術的不斷發展,高危兒的救治手段不斷提升,其存活率顯著升高,因此臨床對患兒后續的神經運動發育也越來越關注[1]。高危兒發生運動、認知功能障礙或者發育落后的風險較正常兒較高,嚴重影響患兒生活質量。全身運動質量評估(GMs)可對腦癱等神經學發育障礙可做出可靠的早期預測[2]。基于此,本文針對高危兒,行GMs并結合Peabody運動發育量表(PDMS-2)、Gesell發育量表觀察其運動神經發育結局,探討GMs在高危兒神經運動發育中的評估效果,現報道如下。
1.1 一般資料 選擇2019年4月至2020年10月于浙江省舟山市婦女兒童醫院兒保科高危兒專科體檢的高危兒147例。其中男85例,女62例;早產兒130例,足月兒17例;胎齡28~40周,平均(34±2.45)周;出生體質量1 000~3 520 g,平均(2 235±36.20)g。其他一般資料見表1。納入標準:(1)符合高危因素的高危兒;(2)臨床病歷資料完整;(3)扭動階段或不安階段至少接受1次GMs質量評估;(4)有明確的6、12月齡的Peabody、Gesell發育評估隨訪結局。排除標準:(1)存在明確的先天性遺傳代謝性疾病;(2)存在明確視覺障礙的患兒;(3)孕母末次月經日期不明確者;(4)臨床資料不全者。本文符合《世界醫學協會赫爾辛基宣言》相關要求,家長均知情同意。

表1 一般資料
1.2 方法
1.2.1 GMs選擇專門的GMs拍攝評估室,分內外兩個獨立空間,拍攝室光線柔和、不刺眼,基本維持室溫在25℃,將高清攝像機固定在定位床中間靠墻位置,攝像機放置高度距離地面1.5 m,距離墻體約20 cm,傾斜45°。
嬰兒穿標準拍攝服,暴露四肢關節仰臥于拍攝床中,在清醒安靜狀態下拍攝記錄嬰兒整個身體軀干及四肢的運動及其頭面部表情變化,嬰兒情緒要好,盡量避免打嗝、哭鬧、吐奶、驚嚇、外在環境刺激及家人引逗等情況。拍攝時間5~10 min。拍攝結束后做好相關體格檢查:測量頭圍及四肢肌張力情況并記錄。
評估人員均需獲得歐洲GM Trust培訓課程合格證書,進行評估時先關閉聽覺信號后播放GMs評估錄像,采用視覺Gestalt知覺評估。扭動階段評判標準:正常扭動運動即為N,可疑為PR(單調性全身運動),異常為CS(痙攣-同步性)、Ch(混亂性全身運動)。不安運動階段評判標準:正常即為NF(正常不安運動),可疑即為F+-(偶發性不安運動),異常即為F-(不安運動缺乏)。結果評定納入原則:有多次GMs記錄時以48周后最后一次評估結果為基準,僅一次GMs評估時則直接以此為基準[3]。
1.2.2 神經發育結果判定 使用PDMS-2[4]、Gesell發育量表[5]作為高危兒的神經發育結果評估的金標準。
PDMS-2主要包括粗大運動和精細運動,通過把不同分測試的標準分相加在進行轉換分別得出粗大發育商(GMQ)、精細運動商(FMQ)及總體運動發育商(TMQ)。評價標準:總發育商的均值是100,標準差是15,結果分為正常(≥86分)、邊緣(86~70分)、發育落后(<70分)。Gesell發育量表將小兒在適應性、粗大運動、精細運動、言語和個人社交的表現評分與正常兒童的發展順序對照,可分別得到每一領域的發育年齡(DA),并可進一步得到每一領域的發育商數(DQ):DQ=DA/CA×100,正常>85,邊緣狀態76≤DQ≤85,發育落后DQ≤75。
1.3 統計方法 采用SPSS 23.0進行相關統計學分析。計量資料以均值±標準差表示,采用t檢驗;計數資料采用2檢驗;計算GMS量表對所有高危兒神經運動發育預測結局的敏感性、特異度、陽性預測值和陰性預測值,對高危兒GMs評估結果和神經發育情況行Kappa檢驗。Kappa值的判斷標準為:Kappa<0.40說明一致性較差;Kappa為0.40~0.75說明一致性一般,Kappa≥0.75說明一致性較好。P<0.05為差異有統計學意義。
2.1 GMs結果 63例隨訪到6月齡,PDMS-2檢測發現運動發育遲緩1例(1.58%),運動發育邊緣狀態13例(20.54%),運動發育正常49例(77.42%)。GMs質量評估結果與PDMS-2一致性分析Kappa值為0.768,見表2。

表2 GMs與PDMS-2運動神經發育情況比較 例
另84例隨訪到12月齡,Gesell評定檢測運動發育遲緩2例(2.38%),運動發育邊緣18例(21.42%),運動發育正常64例(76.19%)。GMs與Gesell運動神經發育一致性分析Kappa值為0.789。PDMS-2檢測中的1例運動發育遲緩和Gesell檢測中運動發育遲緩的2例正是GMs不安運動階段結果中的不安運動缺乏3例。見表3。

表3 GMs與Gesell運動神經發育情況 例
2.2 GMS扭動運動階段異常的預測效度 109例行扭動運動階段觀察,37例評估為PR,最終運動神經發育結局顯示1例運動發育嚴重落后,12例臨界邊緣狀態,24例最終神經學發育正常。GMS扭動運動階段評估對神經發育異常的預測效度為:敏感性為68.42%(13/19),特異性為73.33%(66/90),陽性預測值為35.14%(13/37),陰性預測值為91.67%(66/72),見表4。

表4 扭動運動階段GMs量表與神經生物學結局的評估結果 例
2.3 GMS不安運動階段異常的預測效度 74例行不安運動階段觀察,其中3例F-,其中1例由扭動運動中的PR轉歸為F-,3例最終運動神經學發育結局顯示運動發育嚴重落后,22例評估偶發性不安運動(F+-)。最終運動神經學發育結局23例為臨界邊緣狀態,51例為正常運動神經學發育結局。GMS不安運動階段評估對神經發育異常的預測效度為:敏感性為65.22%(15/23),特異性為80.39%(41/51),陽性預測值為60.00%(15/25),陰性預測值為83.67%(41/49),見表5。GMs量表扭動運動階段評估特異性和陽性預測值均低于不安運動階段評估預測值(2=6.753、9.261,均P<0.05)。

表5 不安運動階段GMs量表與神經生物學結局的評估結果例
3.1 高危兒神經運動發育隨訪意義高危兒神經運動發育隨訪主要依賴于評估工具,以評估工具結果為基礎有針對、有計劃地進行隨訪跟蹤和干預是高危兒早期康復干預的重點,以便于最大程度減少高危兒傷殘和死亡。目前國內主要采用以下幾種評估方法進行高危兒腦損傷的評估:神經生理學評估(腦電圖等)、輔助技術性評估(頭顱B超、CT、MRI等腦影像學檢查)、神經行為學評估、新生兒20項行為神經檢查、0~1歲52項神經行為檢查及GMs評估等。傳統的神經學檢查方法操作復雜,嬰兒的配合程度差,檢查結果不準確或不能測出,往往只能對急性期狀態進行評估;新生兒20項行為神經檢查主要應用于新生兒期的檢測,較少用于嬰兒神經發育的評判及預測腦癱(CP)結局[6];0~1歲52項神經運動檢查主要用于檢查肌張力和嬰幼兒大運動,全面的評估大腦的功能和發育狀況預測性不足[7]。GMs質量評估方法主要用于兒童神經系統發育障礙性疾病的早期診斷,不僅簡單有效且準確度高[8]。
3.2 GMs與神經運動發育結局預測價值的一致性 本研究發現,GMs質量評估結果與PDMS-2運動神經發育一致性分析Kappa值為0.768,與Gesell運動神經發育一致性分析Kappa值為0.789。究其原因,GMs質量評估技術操作簡單且無創,能夠同時對神經系統發育和損傷情況進行早期預測,已被證實可在高危兒神經運動發育中取得較好的預測功能[9-11]。羅翠儀等[12]對103例早產腦損傷高危兒研究發現,在糾正胎齡1月時給予GMs質量評估后69例評估異常,而其中42例發育結局為發育正常,25例運動發育遲緩,2例腦癱,且具有較高的預測特異性。而魏文新等[13]研究發現,196例高危兒中GMs扭動階段整體42例評估正常,154例評估異常。而評估異常的154例高危兒中,運動發育遲緩17例,腦癱4例,說明其具有較高的特異度、敏感度和陰性預測值。上述結果表明,扭動階段和不安階段的GMs質量評估結果與PDMS-2、Gesell發育量表均具有較高的一致性,對于高危兒的神經發育具有潛在預測價值,與本文結果相符。
本研究還發現,GMS量表扭動運動階段評估特異性和陽性預測值均顯著低于不安運動階段評估。張靜等[14]研究顯示,GMs評估對神經發育異常的預測效度為:扭動階段敏感性73.27%,特異性55.93%,陽性預測值74.00%,陰性預測值55.00%;不安階段敏感性16.83%,特異性100.00%,陽性預測值100.00%,陰性預測值41.26%。與本研究結論相符。
3.3 舟山地區高危兒神經運動發育隨訪現狀與挑戰 浙江省舟山市是海島城市,有兩區兩縣,每年約有7000名新生兒出生,近400例為早產兒(5%~6%),加上其他各種新生兒期高危因素,每年新增高危兒800多例。因為缺乏超早期評估技術,不能早期準確發現神經發育異常或有效預測高危兒的神經發育結局,導致部分高危兒過度診斷、過度干預、增加家庭的焦慮和緊張;另一方面,因為不能早期明確異常,部分家長就不夠重視、依從性差、未能實施早期干預;且由于特殊的海島性質,交通不便等限制,高危兒發育障礙性疾病的早期診斷和干預康復更是困難。尋求適合舟山地區開展的高危兒隨訪管理模式一直是我們探索的方向。