孤獨(dú)癥譜系障礙兒童動(dòng)物輔助干預(yù)研究進(jìn)展

趙 珊,葛 品,劉桂華

(福建省婦幼保健院 兒童保健科,福建 福州350000)

孤獨(dú)癥譜系障礙(Autism Spectrum Disorder，ASD)，簡(jiǎn)稱孤獨(dú)癥或自閉癥，是一種有生物學(xué)基礎(chǔ)的神經(jīng)發(fā)育障礙，特征為社會(huì)交流與社交互動(dòng)缺陷，行為、興趣或活動(dòng)模式的局限、刻板重復(fù)兩個(gè)重要領(lǐng)域的缺陷[1]。ASD發(fā)病率呈不斷上升的趨勢(shì)，位列兒童精神發(fā)育障礙的首位[2]。ASD病因及發(fā)病機(jī)理尚未完全明晰，病程可持續(xù)一生。ASD治療的主要方式為教育干預(yù)，并輔以藥物治療。也有學(xué)者嘗試用音樂(lè)[3-5]、運(yùn)動(dòng)[6-7]、游戲[8-9]、動(dòng)物輔助干預(yù)[10-11]等來(lái)幫助孤獨(dú)癥患兒。動(dòng)物輔助干預(yù)(Animal-Assisted Intervention AAI)是借助動(dòng)物以目標(biāo)為導(dǎo)向進(jìn)行干預(yù)的一種治療手段，主要包括被稱為動(dòng)物輔助治療(Animal-Assisted Therapy，AAT)的結(jié)構(gòu)化治療和被稱為動(dòng)物輔助活動(dòng)(Animal-Assisted Activities,AAA)的非正式干預(yù)[12]，以及動(dòng)物輔助教學(xué)(Animal-Assisted Education,AAE)[13]。動(dòng)物輔助干預(yù)旨在促進(jìn)人類身體、社會(huì)、情感和認(rèn)知功能的改善。近年來(lái)，國(guó)內(nèi)外利用AAI干預(yù)孤獨(dú)癥的研究不斷增加。本文主要針對(duì)近年國(guó)內(nèi)外ASD的動(dòng)物輔助治療最新研究進(jìn)行一個(gè)綜述性分析及描述。

1 動(dòng)物輔助干預(yù)的國(guó)內(nèi)外研究現(xiàn)狀

越來(lái)越多的證據(jù)表明，與動(dòng)物的互動(dòng)可以改善人類的健康[14]，在治療計(jì)劃中有意識(shí)地加入動(dòng)物會(huì)對(duì)病人產(chǎn)生“治愈”效果。此類治療活動(dòng)可以追溯到十八世紀(jì)末，當(dāng)時(shí)動(dòng)物被帶入精神衛(wèi)生機(jī)構(gòu)以增加患者的社會(huì)化[15]。1972年，動(dòng)物在治療中的作用被首次證明。20 世紀(jì) 60 年代初，心理學(xué)家 Boris Levinson 首次提出了“寵物療法”概念。AAT是美國(guó)兒童精神科醫(yī)師博里斯·勒文森等人發(fā)展起來(lái)的一種干預(yù)和治療方法。此后 AAT 被廣泛應(yīng)用于特殊兒童的治療中。隨著該領(lǐng)域的發(fā)展動(dòng)物輔助干預(yù)(AAI)之類的療法已越來(lái)越多地用作社區(qū)護(hù)理中的補(bǔ)充治療方法。它的提供范圍廣泛，從典型的兒童到患有精神病的成年人[16-17]。AAI用于孤獨(dú)癥患者的實(shí)證研究也應(yīng)運(yùn)而生。

Sam和Elizabeth Corson等研究發(fā)現(xiàn)，動(dòng)物輔助治療對(duì)孤獨(dú)癥兒童的生理、心理和社交等方面均存在一定程度的幫助[18]。Redefer 和 Goodman 等研究發(fā)現(xiàn)，AAT 可以增加孤獨(dú)癥兒童的社會(huì)化行為，減少孤獨(dú)癥兒童的自我關(guān)注和刻板行為，改善孤獨(dú)癥兒童的社交功能[19]。Taylor[20]與Margo BHolm[21]等研究還發(fā)現(xiàn)，動(dòng)物輔助治療能夠有效激發(fā)孤獨(dú)癥與他人互動(dòng)的社會(huì)動(dòng)機(jī)。經(jīng)臨床實(shí)踐和研究發(fā)現(xiàn)，動(dòng)物輔助療法能減輕ASD患者壓力及改善社交能力，是一種已被評(píng)估為對(duì)ASD患者既可行又相關(guān)的干預(yù)措施[22-23]。

2 研究方法

本文搜索了近十年來(lái)利用動(dòng)物輔助干預(yù)治療孤獨(dú)癥兒童的實(shí)證研究。在PubMed、Embase、Web of Science、Cochrane Library、中國(guó)知網(wǎng)、萬(wàn)方數(shù)據(jù)庫(kù)中系統(tǒng)檢索，英文檢索式：“children/autism”“animal/equine/canine/dolphin/guinea pig/elephant”“treatment/ intervention/ rehabilitation/ the auxiliary intervention /animal-assisted intervention/animal-assisted therapy/animal-assisted education/animal-assisted activities”。中文檢索公式：“兒童/孤獨(dú)癥譜系障礙/孤獨(dú)癥/自閉癥”“動(dòng)物/寵物/馬/狗/犬/海豚/豚鼠/大象”“治療/干預(yù)/康復(fù)/動(dòng)物輔助干預(yù)/動(dòng)物輔助治療/動(dòng)物輔助教育/動(dòng)物輔助活動(dòng)”。納入標(biāo)準(zhǔn)：參與測(cè)試的兒童被正式診斷為ASD；明確使用動(dòng)物進(jìn)行干預(yù)；干預(yù)結(jié)果清晰；結(jié)局指標(biāo)包括社會(huì)交流、社交互動(dòng)、認(rèn)知能力、語(yǔ)言能力、問(wèn)題行為、情緒改善等；僅包括發(fā)表的，經(jīng)過(guò)同行評(píng)審的研究。如果出現(xiàn)以下情況，則將文章排除在分析之外：干預(yù)措施未針對(duì)學(xué)齡兒童(1-18 歲)；沒(méi)有衡量作為結(jié)果變量的ASD 整體評(píng)分，交流和/或社會(huì)互動(dòng)的指標(biāo)；文章?tīng)顟B(tài)為“未發(fā)表”；文章未在發(fā)布過(guò)程中經(jīng)過(guò)同行評(píng)審。

2.1 研究對(duì)象

所有研究的目標(biāo)人群是兒童和青少年(年齡范圍在1.5-18歲之間)，未檢索到成人ASD研究。男女性別比例約為4∶1，研究參與者主要以男性為主。參與者最常見(jiàn)的診斷是ASD，只有極少數(shù)研究對(duì)參與者的ASD程度進(jìn)行了描述。ASD嚴(yán)重程度和并發(fā)癥會(huì)影響動(dòng)物輔助干預(yù)的結(jié)果，缺乏相關(guān)信息是目前研究基礎(chǔ)存在的局限性。

2.2 納入文獻(xiàn)特征分析

見(jiàn)表1。

表1 納入文獻(xiàn)特征

2.3 研究設(shè)計(jì)與樣本

研究設(shè)計(jì)大多采用前瞻性研究，如前后測(cè)研究、隨機(jī)對(duì)照試驗(yàn)、單一被試研究等。大多數(shù)研究采用單組設(shè)計(jì)，通過(guò)前后測(cè)量的差異檢驗(yàn)實(shí)驗(yàn)處理的效果，另有一部分采用了隨機(jī)對(duì)照研究設(shè)計(jì)，采用匹配的對(duì)照組，受試者隨機(jī)分配。研究方法的差異會(huì)阻礙研究結(jié)果的衡量和比較。未來(lái)應(yīng)重視縱向研究，以便探究干預(yù)方案的合理性和有效性，并在不同的時(shí)間節(jié)點(diǎn)上進(jìn)行重復(fù)驗(yàn)證，以確認(rèn)短期和長(zhǎng)期效果。

目前所選研究中的樣本量大部分偏小，有個(gè)別研究的樣本量超過(guò)100以上。如Robin(2015)[35]等研究樣本量達(dá)到116人。大樣本隨機(jī)對(duì)照研究是評(píng)估干預(yù)有效性的有力證據(jù)，很多研究的一個(gè)關(guān)鍵限制因素是樣本量小，相對(duì)較小的樣本量代表性不足，會(huì)增加計(jì)算錯(cuò)誤的風(fēng)險(xiǎn)，也會(huì)降低對(duì)結(jié)果的可信度。未來(lái)的研究應(yīng)適當(dāng)擴(kuò)大被試的范圍和數(shù)量，以足夠大的樣本量確保統(tǒng)計(jì)效力。但樣本量也不宜選擇過(guò)多，否則會(huì)加大操作的難度，增加負(fù)擔(dān)及影響實(shí)驗(yàn)的效果。

2.4 干預(yù)周期

從現(xiàn)有的文獻(xiàn)看，動(dòng)物輔助治療干預(yù)時(shí)間一般為4-12周，相比于其他干預(yù)方法實(shí)施周期較短。有研究表明，短期干預(yù)對(duì)治療不能產(chǎn)生長(zhǎng)期的影響，無(wú)法保證干預(yù)效果的維持[46]。目前對(duì)干預(yù)效果進(jìn)行追蹤隨訪的研究較少，應(yīng)進(jìn)一步收集干預(yù)后的隨訪數(shù)據(jù)，對(duì)干預(yù)效果的有效性、持續(xù)時(shí)間及穩(wěn)定性進(jìn)行評(píng)估，個(gè)別案例應(yīng)進(jìn)行長(zhǎng)期跟蹤調(diào)查，以便對(duì)研究結(jié)論進(jìn)行驗(yàn)證。

2.5 測(cè)量工具

所有研究都使用定性觀察和定量工具(評(píng)估量表、父母問(wèn)卷、標(biāo)準(zhǔn)化測(cè)試、視頻編碼)的組合來(lái)評(píng)估動(dòng)物輔助活動(dòng)對(duì)孤獨(dú)癥兒童的影響，只有少數(shù)研究收集了生理數(shù)據(jù)。基本的研究工具有孤獨(dú)癥兒童行為量表(Autism Behavior Checklist，ABC)、兒童孤獨(dú)癥評(píng)定量表(Childhood Autism Rating Scale，CARS)、Vineland 適應(yīng)行為量表(VABS，Sparrow 等人 1984)、心理教育檔案修訂版(PEP-R)、自閉癥行為評(píng)估問(wèn)卷(CACS)等。沒(méi)有任何兩項(xiàng)研究使用一樣的評(píng)估工具，一些研究使用了廣泛的評(píng)估工具來(lái)評(píng)估治療干預(yù)對(duì)多個(gè)發(fā)育領(lǐng)域的影響，另一些研究則使用了針對(duì)所評(píng)估領(lǐng)域的特定工具。因此，建議使用均質(zhì)化的工具來(lái)衡量治療進(jìn)展和結(jié)果，以便對(duì)動(dòng)物輔助治療的有效性進(jìn)行更加精準(zhǔn)的評(píng)估。同時(shí)，為了提高研究的可靠性，有必要對(duì)這些工具進(jìn)行進(jìn)一步的驗(yàn)證。

2.6 干預(yù)動(dòng)物的選擇

孤獨(dú)癥兒童動(dòng)物輔助干預(yù)中常用的動(dòng)物主要有馬、狗，占比達(dá)到85%以上。另外還有海豚、豚鼠等。大多動(dòng)物都經(jīng)過(guò)訓(xùn)練以協(xié)助治療。

馬輔助干預(yù)大多是治療性騎馬。騎行時(shí)有節(jié)奏且有系統(tǒng)的運(yùn)動(dòng)，保持平衡和注意力，會(huì)刺激孤獨(dú)癥兒童的大腦，有助于改善運(yùn)動(dòng)功能并提高感覺(jué)統(tǒng)合能力。接受教練的指令和控制馬匹，會(huì)提高積極合作和語(yǔ)言溝通能力。快速騎行時(shí)，會(huì)讓孤獨(dú)癥兒童的情緒得到釋放，改善情感和認(rèn)知。馬輔助干預(yù)需要專門(mén)的場(chǎng)地、專業(yè)的指導(dǎo)人員和陪同人員，配套設(shè)施要求齊全且需要日常維護(hù)保養(yǎng)，投入相對(duì)較大。狗作為一種最常見(jiàn)的伴侶動(dòng)物，能夠與人的社交行為達(dá)到高度協(xié)調(diào)并做出及時(shí)回應(yīng)[47]。犬輔助干預(yù)主要是與治療犬玩游戲等。選用的治療犬需要經(jīng)過(guò)適當(dāng)?shù)挠?xùn)練和行為評(píng)估(健康、性格、技能等)，要保持鎮(zhèn)靜，容易適應(yīng)各種環(huán)境，選用時(shí)還需要匹配孤獨(dú)癥孩子的氣質(zhì)和需要。海豚的選擇主要基于它的友好、活潑和聰明，輔助干預(yù)主要以觸摸、喂食海豚，與海豚一起游泳為主。目前海豚的使用較少且存在爭(zhēng)議，主要是海豚的使用涉及安全性、動(dòng)物保護(hù)、費(fèi)用等限制因素。豚鼠是可以帶進(jìn)教室的“口袋寵物”。豚鼠輔助干預(yù)主要以觀察、接觸、喂食為主。使用豚鼠不需要對(duì)其進(jìn)行訓(xùn)練，費(fèi)用投入少，場(chǎng)地條件要求不高，相對(duì)具有經(jīng)濟(jì)適用優(yōu)勢(shì)。

動(dòng)物輔助干預(yù)在動(dòng)物的選擇上體現(xiàn)出很大的局限性，未來(lái)需要擴(kuò)大動(dòng)物的選擇范圍，探索新的具有潛在干預(yù)功能的動(dòng)物品種參與到動(dòng)物輔助治療中來(lái)。

3 干預(yù)效果分析

3.1 對(duì)核心癥狀的影響

Marta Borgi等研究發(fā)現(xiàn)，孤獨(dú)癥兒童的適應(yīng)行為綜合分?jǐn)?shù)顯著提高，社交化領(lǐng)域有所改善。與對(duì)照組相比，實(shí)驗(yàn)組解決問(wèn)題能力得到提升[34]。LuciaKr?ková和Marguerite等觀察孤獨(dú)癥兒童在課堂上有無(wú)治療性動(dòng)物(豚鼠)的社會(huì)行為中的定量和定性差異。結(jié)果表明，孤獨(dú)癥兒童與豚鼠的接觸比與陌生人的接觸頻率更高，豚鼠對(duì)孤獨(dú)癥兒童社交互動(dòng)產(chǎn)生積極影響[24]。O’Haire等又將豚鼠輔助干預(yù)研究擴(kuò)大到15 所學(xué)校的 41 個(gè)教室中進(jìn)行，樣本數(shù)量擴(kuò)大到64名孤獨(dú)癥兒童，結(jié)果顯示孤獨(dú)癥兒童社交功能得到顯著改善，參與者在計(jì)劃期間表現(xiàn)出對(duì)上學(xué)的興趣增加[31]。vila-lvarez等對(duì)基于治療犬的早期干預(yù)可行性進(jìn)行了研究，結(jié)果顯示兒童與狗之間的社會(huì)關(guān)系頻率項(xiàng)目發(fā)生統(tǒng)計(jì)學(xué)上的顯著改善，孤獨(dú)癥兒童的溝通和社交互動(dòng)技能得到了顯著提高[44]。高延等使用事件相關(guān)電位指標(biāo)結(jié)合臨床量表評(píng)估，發(fā)現(xiàn)兩項(xiàng)電生理指標(biāo)在馬術(shù)輔助干預(yù)后表現(xiàn)趨于改善的變化趨勢(shì)，社交能力和感覺(jué)認(rèn)知能力改善明顯[38]。Hemati 的研究表明治療性騎馬對(duì)社交技能的提高具有積極作用，孤獨(dú)癥兒童的情感理解/觀點(diǎn)接受，發(fā)起互動(dòng)和維持互動(dòng)的得分平均值高于測(cè)試前[29]。也有個(gè)別案例，如Kwon[42]Anderson[36]等研究顯示，孤獨(dú)癥兒童的社交和溝通等特定的適應(yīng)行為干預(yù)效果不明顯。

孤獨(dú)癥的另一核心癥狀是重復(fù)刻板的行為、范圍狹窄的興趣和活動(dòng)等。Ana 等發(fā)現(xiàn)犬輔助活動(dòng)增加了孤獨(dú)癥兒童的積極手勢(shì)和面部表情并改善了同伴互動(dòng)，孤獨(dú)癥兒童的自我攻擊和重復(fù)刻板動(dòng)作減少了，語(yǔ)言交流和創(chuàng)造力也得到了改善[43]。Harris等發(fā)現(xiàn)ASD 癥狀和多動(dòng)癥的嚴(yán)重程度顯著降低，但嗜睡、煩躁、刻板印象或不適當(dāng)?shù)难哉Z(yǔ)水平?jīng)]有明顯變化[37]。Sandra等采用中斷治療設(shè)計(jì)來(lái)確定ASD兒童在結(jié)束治療性騎馬后是否能夠維持治療效果。研究表明孤獨(dú)癥兒童顯著增加了社交互動(dòng)，改善了感覺(jué)處理能力，并降低了治療騎乘后孤獨(dú)癥譜系障礙相關(guān)癥狀的嚴(yán)重程度[28]。

3.2 其他方面的影響

除核心癥狀外，孤獨(dú)癥兒童還面臨焦慮、壓力和抑郁，還有多動(dòng)、易怒、感知覺(jué)功能異常、注意力缺陷等問(wèn)題。Pan等研究發(fā)現(xiàn)，騎馬干預(yù)課程后孤獨(dú)癥兒童皮質(zhì)醇顯著降低，活動(dòng)亢進(jìn)和社交意識(shí)顯著改善，煩躁、易怒情緒明顯減少[39]。Robin 等收集了治療性騎馬干預(yù)結(jié)束后6個(gè)月的隨訪數(shù)據(jù)。結(jié)果顯示，孤獨(dú)癥兒童煩躁行為得到了持續(xù)改善，但多動(dòng)行為不能維持這種趨勢(shì)[35]。

孤獨(dú)癥兒童在認(rèn)知和社會(huì)情感方面表現(xiàn)出延遲和缺乏同步性。Griffioen等發(fā)現(xiàn)參與治療的兒童和治療犬之間的同步性顯著增加，表現(xiàn)在凝視、觸覺(jué)，特別是在共同注意方面[40]。Emílio[27]、Griffioen[41]等的海豚輔助治療中孤獨(dú)癥兒童的精細(xì)運(yùn)動(dòng)發(fā)育、認(rèn)知能力和言語(yǔ)發(fā)育改善，言語(yǔ)同步性有所提高。H Steiner等發(fā)現(xiàn)干預(yù)后孤獨(dú)癥兒童步態(tài)周期和方向、平衡等顯著改善，具有更好的協(xié)調(diào)性和方向性[33]。Kern等在干預(yù)前后四個(gè)時(shí)間點(diǎn)進(jìn)行了評(píng)估，顯示孤獨(dú)癥兒童情緒和語(yǔ)氣有顯著改善，父母評(píng)估的生活質(zhì)量衡量指標(biāo)有所改善[26]。Jessica 等研究表明犬輔助治療中孤獨(dú)癥兒童的任務(wù)行為和目標(biāo)達(dá)成呈積極趨勢(shì)[45]。Karine等研究發(fā)現(xiàn)犬輔助治療不僅可以改善ASD兒童的生活質(zhì)量，而且還可以促進(jìn)整個(gè)家庭的愉悅和幸福[25]。

4 結(jié)論

盡管所有研究在樣本特征、研究設(shè)計(jì)、干預(yù)方法、評(píng)估工具以及測(cè)量結(jié)果等方面存在差異，但研究結(jié)果表明動(dòng)物輔助干預(yù)在孤獨(dú)癥兒童康復(fù)治療中具有可行性和有效性。國(guó)內(nèi)對(duì)動(dòng)物輔助治療研究較晚，目前尚未形成專業(yè)化與結(jié)構(gòu)化的團(tuán)隊(duì)，大陸地區(qū)僅有一篇馬術(shù)輔助干預(yù)的文獻(xiàn)，實(shí)證研究幾乎處于空白狀態(tài)。因此，需要借鑒國(guó)外的相關(guān)模式，探索國(guó)內(nèi)本土化的相關(guān)研究。