支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內瘺口術治療兒童先天性梨狀窩瘺急性感染期的臨床分析

張飛 益歡歡 張紅 僧東杰

鄭州大學附屬兒童醫院(河南省兒童醫院 鄭州兒童醫院)耳鼻咽喉科 鄭州 450000

先天(梨狀窩瘺(congenital pyriform sinus fistula,CPSF)是在胚胎早期第三、第四咽囊或鰓弓異常發育形成，主要表現為頸部左側反復腫脹，常合并急性甲狀腺炎或甲狀腺膿腫而被漏診和誤診[1-2]。在感染靜止期，通過頸外入路完整切除瘺管是有效的根治術式，但具有難度高、創傷大、并發癥多等不足。故目前多采用內鏡輔助下化學燒灼、電燒灼、激光燒灼等治療方法。本研究回顧性分析2017-03—2019-10我院收治的40例CPSF急性感染期患兒的臨床資料，以探討支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內瘺口術的效果。

1 資料與方法

1.1臨床資料40例患兒中，男18例，女22例；年齡(5.22±2.24)歲(范圍：0.9～7)歲。均表現為頸前區反復腫脹。入院前均有抗生素治療史，有切開排膿手術史3例，瘺管切除史1例。本院誤診為頸部膿腫30例、急性甲狀腺炎4例、甲狀腺膿腫3例、頸部囊性腫塊1例、淋巴管瘤1例、甲狀舌管囊腫1例。術前全部患兒均行頸部影像學和纖維喉鏡檢查。MRI平掃+增強檢查，5例診斷為梨狀窩瘺。影像特征為梨狀窩變淺或消失。起源于梨狀窩的含氣管道可見氣體影，甲狀腺內側見管狀樣結構，內含氣體影，甲狀軟骨下角處存在含氣腔隙。食管吞鋇造影檢查，4例診斷為梨狀窩瘺。表現為患側梨狀窩底部細管道狀鋇劑充盈區。超聲檢查，8例診斷為梨狀窩瘺。主要表現為管狀低回聲貫通皮下及患側甲狀腺區域含氣體回聲。纖維喉鏡檢查發現梨狀窩內瘺口4例。均首次于我院行支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融治療。內瘺口位于左側39例，右側1例。瘺管型3例，竇道型37例。

1.2手術方式氣管插管全身麻醉，支撐喉鏡下挑起充分暴露患側梨狀窩內瘺口。將低溫等離子射頻喉刀(型號：MC405，美創)插入內瘺口內1cm，由內向外充分燒灼，至周圍黏膜發白使梨狀窩內瘺口黏膜呈閉合狀態即可。充分止血后觀察無活動出血，退出支撐喉鏡。術中注意保護喉返神經，消融時間為2 s/次。其中,8例患兒梨狀窩內瘺口周圍有膿性分泌物，按壓頸部包塊可見大量膿性分泌物由內瘺口溢出，吸凈后再行射頻封堵內瘺口。3例合并甲狀腺膿腫的患兒，同時實施膿腫切開引流術，術后繼續抗感染治療并鼻飼飲食1周。

1.3治愈標準(1)頸部無腫脹、無吞咽疼痛及按壓痛。(2)喉鏡檢查顯示內瘺口瘢痕形成、閉合良好。如在隨訪期間不能滿足以上2個標準，則為復發。

2 結果

本組手術時間(26.34±5.25)min(范圍：20～30 min)。住院時間(8.12±2.46)d(范圍：7～10 d)。術后應用抗生素治療1周。經胃管鼻飼飲食1周后復查喉鏡，40例患兒的梨狀窩內瘺口瘢痕形成好，黏膜稍有水腫，拔除胃管開始經口進食。3例患兒術后當天即出現聲嘶，術后2個月內逐漸恢復正常。隨訪1～24個月，40例患兒的內瘺口均1次成功封閉，均未發生感染、嗆咳、吞咽困難、喉返神經損傷、頸部腫脹等并發癥，亦無復發病例。

3 討論

CPSF多發生于左側頸部，約占90%，可能與胚胎早期第四鰓弓發育不對稱或右側后鰓體消失有關[1]。兒童期的CPSF約占80%，無明顯性別差異，本研究中男女比例1∶0.8。一般情況下僅有內瘺口而無外口，為不完全型CPSF(竇道)。少數情況下因感染導致皮膚破潰，或切開引流在皮膚形成外口時，則成為完全型瘺(瘺管)[3-4]。本研究中,37例竇道，3例瘺管(2例在普外科行切開引流，1例于我科行梨狀窩封堵內瘺口時做切開引流)。

CPSF非感染期時可無任何臨床癥狀和體征。當上呼吸道感染細菌經瘺口進入頸深部引起急性感染時，早期表現為左側頸部腫塊伴疼痛、反復發熱，或合并急性化膿性甲狀腺炎，偶可引起頸部彌漫性腫脹。后期則可形成頸部膿腫,切開引流后易反復發作或形成不易愈合的瘺管。因該疾病發病率低,臨床表現及影像學特征不典型，常在普外科或兒科診治，容易誤診、誤治。本研究中的40例患兒均經其他科室按頸部左側膿腫(30例)、急性甲狀腺炎(4例)、甲狀腺膿腫(3例)、頸部囊性腫塊(1例)、淋巴管瘤(l例)、甲狀舌管囊腫(1例)治療無好轉后轉入我科。其中膿腫切開引流3例，瘺管切除1例。本研究中有7例患兒因內瘺口開口于甲狀腺引發急性甲狀腺炎癥和甲狀腺膿腫而漏診。因此，兒童反復出現頸前腫脹或急性甲狀腺炎時，應考慮CPSF的可能性[5-6]。

對擬診為CPSF的患兒，需常規進行超聲、食管吞鋇造影、頸部MRI、纖維喉鏡等檢查[7]。隨著影像學診斷水平的提高，CPSF的診斷率亦隨之提升。超聲檢查可顯示頸深部軟組織感染區，有利于明確感染區與甲狀腺的關系，但容易誤診為頸部軟組織感染，本研究中8例(20%)患兒經超聲確診。食管吞鋇造影檢查中4例(10%)診斷為CPSF，典型表現為患側梨狀窩底部細管道狀鋇劑充盈區。急性感染期時，內瘺口因水腫造成阻塞而顯示陰性。在炎癥消退后6～8周，即炎癥靜止期再行造影可提高敏感性[8]。頸部CT平掃表現為患側梨狀窩變淺或消失，頸部軟組織感染累及同側甲狀腺時，其內可含氣腔，其中5例(12.5%)確診為梨狀窩瘺，可作為食管吞鋇造影檢查陰性的輔助檢查。纖維喉鏡檢查較上述影像學檢查更為方便、快捷，發現梨狀窩內瘺口時可直接確診[9]。但由于內瘺口常被黏膜皺襞遮蔽，或水腫造成區域性閉合，不易發現內瘺口。故當梨狀窩區水腫明顯時，應高度重視CPSF的可能。本研究中4例(10%)發現內瘺口。因此，對高度懷疑CPSF的患兒全麻下行支撐喉鏡檢查是確診的最佳方法。

在CPSF的急性感染期，傳統治療方案是應用足量抗生素控制感染，當膿腫形成時行膿腫切開引流，待急性感染期控制后，再實施開放性手術切除。該治療方法存在創傷重、難度大、并發癥較多(聲嘶、咽瘺)、瘢痕影響美觀、易復發等不足[10]。近年來，隨著對CPSF認識的提高和內鏡技術的普及，內鏡下激光燒灼、電燒灼、化學燒灼等微創技術由于具有易操作、手術成功率高、并發癥少、頸部無瘢痕等優勢，已成為治療CPSF的主要手段[11-12]。但由于燒灼范圍和熱損傷程度不易控制，熱擴散可能造成喉上神經及喉返神經損傷；而且要求急性炎癥控制后才能實施手術治療；加之后期在內鏡下利用可吸收縫線將梨狀窩內瘺口封閉的手術難度更大，對術者的技術水平要求更高等，目前臨床仍未普及開展。

支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內瘺口的手術操作相對簡單、熱損傷小，對周圍組織、喉返神經保護性好。竇倩雯等[13]在CPSF感染靜止期采用低溫等離子射頻消融封堵梨狀窩瘺的復發率僅為5.8%。本研究對40例CPSF急性感染期患兒行低溫等離子射頻消融封堵內瘺口(其中3例同期行頸部膿腫切開引流術)，術后鼻飼1周，并應用抗生素1周后出院。4周后頸部腫脹完全消退，在1～24個月隨訪時均未見復發。所有患兒均未發生頸部疼痛、嗆咳、喉返神經損傷等并發癥，充分表明了支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內瘺口術治療CPSF急性感染期的有效性和可行性。

綜上所述，對于頸部皮膚完整、瘢痕不明顯的CPSF急性感染期患兒，在無麻醉禁忌證的前提下，支撐喉鏡下低溫等離子射頻消融封堵內瘺口術是一種安全、有效的治療手段。但對因解剖發育導致張口受限無法采用支撐喉鏡暴露梨狀窩的患兒，以實施開放性手術為宜。