曹娟,周洋,陳一心
孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder,ASD)是起病于兒童早期(一般為3歲前)的一系列嚴重的神經發育障礙,以社會交往及語言交流障礙、重復刻板的行為模式及狹窄的興趣為兩大主要表現[1-2]。有關ASD的核心癥狀治療以教育訓練、行為干預為主,如圖片交換溝通系統(picture exchange communication system,PECS)與應用行為分析 (applied behavior analysis,ABA)等。
關于聽覺統合訓練(auditory integration training,AIT)效果的研究方法,國內外大多采用將AIT與傳統行為訓練同步進行并觀察訓練效果的研究方法,由此得出的研究結論不一致。國內外部分研究認為AIT對ASD患兒有效[3-5],它可以作為ASD的輔助干預方法,能夠改善ASD患兒的語言、聽覺過敏、社會交往能力等。但也有研究指出AIT對于不同個體治療療效反應有差異[6-7]。Mudford等[8]則認為AIT對有些患兒近期療效并不顯著。綜合以往研究結果的薈萃分析提示,這可能與研究對照的設置及有效目標人群選擇不同有關[9],尚需要進一步深入的研究。本研究結合AIT康復訓練要求,驗證AIT對ASD兒童的康復效果并尋求可行的訓練內容安排方式。
1.1 對象
使用方便抽樣法,于2016年6月至2017年5月在南京腦科醫院兒童心理衛生中心門診選取確診為ASD的患兒84例。入組標準:所有患兒均經由兩名兒童精神專科副主任及以上職稱的醫師,依據美國《精神障礙診斷和統計手冊》第5版(DSM-5)中ASD的診斷標準[10],分別獨立診斷;年齡2~5歲;確診患兒需排除外周聽力障礙、器質性腦病及其他共患精神障礙。在取得兒童監護人知情同意、簽署書面知情同意書后入組。其中試驗組42例,男32例,女10例;年齡(3.13±0.92)歲。對照組42例,男34例,女8例;年齡(3.38±0.65)歲。兩組性別(χ2=0.283,P>0.05)、年齡(F=1.261,P>0.05)差異無統計學意義,具有可比性。
1.2 方法
1.2.1 訓練方法 試驗組入組后接受2個療程AIT,療程結束后接受3個月ABA訓練;對照組入組后接受3個月ABA訓練。①AIT:使用由廣州市憶明科學儀器有限公司研發的“數碼聽覺統合訓練”儀器,頭戴式無線耳機在安靜的房間內聆聽訓練音樂,每次訓練30 min,每天2次(上、下午各1次,間隔3 h以上),每周訓練5 d,每個療程共計20次訓練,為期2周。本研究中試驗組ASD兒童共接受2個療程AIT,共4周。②ABA:指基于應用行為分析理論發展出的的幾種訓練方式的統稱。早在20世紀60年代洛瓦斯將ABA訓練應用于孤獨癥兒童的治療,經過不斷地發展和完善,至今仍廣泛應用于ASD康復。目前國內的ABA訓練以回合式操作教學法訓練(discrete trial training,DTT)為主,訓練高度個體化,以刺激-反應-強化為基本原理,把任務的內容分解成細小的單元,逐一、分步驟地教授,通過長期、個體化的訓練,讓患兒獨立完成相應任務水平,從而塑造合適的行為模式,以此減少患兒過度行為,培養其生活技能[11]。本研究ABA訓練采用DTT訓練內容,兩組接受一對一ABA個體訓練干預。
1.2.2 療效評價 ①兒童孤獨癥評定量表(autism behavior checklist,ABC):1978至1980年Krug編制,包含57項條目,如孤獨癥的感覺、運動、怪異行為、情緒、社會交往、語言發育和特殊才能等方面。分數越高,表示其癥狀嚴重程度越高。②孤獨癥治療評定量表(autism treatment evaluation checklist,ATEC):包含語言、社交、感知覺、行為4個分量表,分值范圍為0~179分。用于評價孤獨癥治療在各個維度上的療效,分數越高,癥狀嚴重程度越高。所有患兒入組后及訓練結束后,分別進行ABC及ATEC評估,由專科醫師按照量表指導語指導患兒的照顧者完成填寫。
1.2.3 質量控制 試驗組及對照組患兒均由經統一規范培訓的康復訓練師,進行規范化的個體訓練,在接受ABA訓練的3個月期間,不接受其他任何形式的ASD干預治療和教育訓練,以確保兩組兒童訓練內容、訓練強度一致;訓練前后量表評估由同一患兒照顧者完成;研究人員使用規范一致的指導語,以保證量表評估結果的可靠性。

2.1 兩組訓練前ABC、ATEC評分比較
兩組在訓練前ABC分值及ATEC語言、感知覺、行為分量表評分差異無統計學意義(P>0.05),兩組ATEC社交分量表評分差異具有統計學意義(P<0.05)。見表1。
2.2 兩組訓練前后量表減分值比較
訓練后試驗組的各量表減分值較對照組高,差異有統計學意義(P<0.05或P<0.01)。進一步計算Cohen'sd值,兩組ATEC語言分量表減分值差異效應較大(d>0.8),ABC量表減分值及ATEC感知覺、行為分量表減分值的差異具有中等效應(0.5≤d<0.8),ATEC社交分量表減分值差異效應較小(0.2≤d<0.5)。見表1。

表1 兩組各量表減分值的比較及差異的效應量(Cohen's d )
2.3 試驗組與對照組各量表減分值的協方差分析
由于入組時兩組ATEC社交分量表基線分值差異具有統計學意義,因此以入組基線分值為協變量的協方差分析顯示,組別效應對ABC減分值、ATEC語言、感知覺及行為分量表減分值的影響具有統計學意義(P均<0.01),對ATEC社交分量表減分值的影響無明顯統計學意義(P>0.05);量表基線分值對各量表減分值的影響具有統計學意義(P均<0.01)。見表2。

表2 兩組各量表減分值的協方差分析
AIT的假設機制是讓受訓者聆聽一組經過調制的音樂,濾去過度敏感的頻率,來矯正聽覺信號異常,從而提高患兒的聽覺信息處理能力和語言理解能力,為患兒學習周圍環境及事件的關系創造條件,進而改善ASD患兒的語言障礙、交往障礙、感知覺異常等核心癥狀。國內多個研究認為,AIT治療可有效改善孤獨癥兒童的語言交流障礙、聽覺傳導功能異常和部分行為特征,減輕孤獨癥癥狀,促進患兒智力發育,近期療效可靠[12-14]。國外最新研究從生理學的角度,探索AIT對血漿膠質細胞源性神經營養因子(GDNF)水平的影響,結果顯示AIT能夠顯著提高血漿GDNF水平,從而改善患兒異常的感覺加工[15]。本研究中,兩組患兒在接受干預后癥狀均有改善,試驗組癥狀嚴重程度評分及語言、社交、感知覺、行為方面癥狀改善均好于對照組,提示AIT結合ABA訓練的干預方式療效較單純ABA訓練顯著。結合AIT的原理假設,推測其對于ASD兒童聽覺信息處理的能力有提高,且能改善ASD兒童的聽覺敏感,從而減少其在感知覺、行為方面的異常表現。這與以往研究結論基本一致。
協方差分析結果顯示,對于語言、感知覺、行為方面的癥狀,試驗組與對照組的不同干預方式對癥狀改善程度有影響,入組時的癥狀嚴重程度對干預后的癥狀改善程度亦有影響,且其影響不隨干預方式的不同而變化。這進一步提示AIT與ABA訓練結合的干預方式對ASD兒童的癥狀改善效果要好于單純的ABA訓練。統計結果同時顯示,對于社交方面的癥狀,兩組干預方式的改善作用差異不明顯,提示在短期內AIT對社會交往能力無明顯的改善作用。這可能是由于人際交往能力受多方面因素影響,如需語言能力的提升、交往環境的改善等,提示ASD患兒的機構訓練要與家庭、幼兒園和學校相互配合。另外在今后的研究中可進行更長時期的追蹤觀察以進一步明確。
本研究經過家長及治療師觀察,ASD患兒在AIT后其模仿發音的頻率明顯增多,配合程度明顯提高,對指令的辨別能力增強,而且不當行為減少、情緒控制能力有所提升,多數患兒未觀察到以往研究報道的煩躁、發脾氣等情緒不良反應,考慮可能與本研究將AIT與ABA訓練相互獨立、分別進行有關。根據AIT的訓練要求,訓練需在未同時接受其他訓練干預的條件下進行,在既往有關AIT的研究中較少有研究者將其單獨進行,推測訓練不良反應可能與此相關。
綜上所述,AIT配合ABA訓練可改善ASD癥狀,對于語言、社交、感知覺、行為等各項能力發展有促進作用,可引入ASD綜合康復治療體系。為減少訓練不良反應,AIT不宜與其他干預訓練同時進行,其療程較短,可在訓練結束后進一步接受其他干預訓練。本研究樣本量納入較少,干預時間較短,沒有追蹤長期療效,在今后的研究中可以擴大樣本量,增加干預時長,進一步探索AIT的優勢與不足。