基于CiteSpace文獻計量法的中西醫治療痙攣型腦癱文獻可視化圖譜分析

陳定芳 ，吳月峰 ，李海英 ，王敏存 ，周燕子 ，朱志飛 ，劉有志 ，潘 雪 ，周 晉 *，賀福元 *

1.湖南中醫藥大學藥學院，湖南 長沙 410208

2.中藥成藥性與制劑制備湖南省重點實驗室，湖南 長沙 410208

3.湖南中醫藥大學 中醫藥超分子機理與數理特征化實驗室，湖南 長沙 410208

腦性癱瘓（cerebral palsy，CP）是一種持續性的中樞性運動和姿勢發育障礙、活動受限綜合征，多由嬰幼兒大腦發育中的非進行性損傷引起，常伴有感覺、知覺、認知、溝通和行為障礙，并伴有癲癇和繼發性肌肉、骨骼問題[1]；腦癱在病變的時間、臨床表現以及損傷的位置和嚴重程度上各不相同，其中由于錐體系受損導致的痙攣型腦癱（spastic cerebral palsy，SCP）占其類型的50%～70%[2]，常表現出肢體痙攣、肌張力增高等癥狀[3]。中醫認為SCP病位在腦，與肝、脾、腎密切相關，由于先天腎氣不足及后天脾胃虛弱促發導致人體氣血陰陽失調而發病，在中醫辨證論治中大多歸屬于肝腎不足型、陰虛風動型及痰瘀阻滯型[4]。SCP病因復雜、臨床表現多樣及治療周期長，探尋合適康復治療方法是眾多醫學工作者亟需攻克的難題[5]。近年來中西醫在SCP的治療手段及策略上不斷推陳出新，并且發表了數量頗豐的科學文獻，如何從中了解SCP治療的研究現狀、發展趨勢，進一步分析中西醫治療策略差異，汲取中西醫所長就顯得尤為重要。

CiteSpace是由美國德雷塞爾大學陳超美教授基于結構洞理論和托馬斯-庫恩的科學革命理論研發的文獻計量學軟件[6]，主要用于計量和分析某領域科學文獻的數據信息可視化。CiteSpace通過運用計量學分析原理對某個學術領域的文獻進行詳盡的數據分析挖掘出有價值的知識，從而得到研究領域中隱含的規律，并基于信息可視化的技術以圖譜的形式展現隱藏在科學文獻中的研究熱點、前沿及未來演化趨勢等[7]。目前CiteSpace在中醫藥領域多被用于梳理單味中藥及中醫藥治療疾病的研究進展[8-9]，而未能結合中英文文獻信息進一步分析中西醫治療疾病的理念及策略差異。本研究應用CiteSpace 5.7.R4軟件分別對國內外治療痙攣型腦癱相關文獻的年發文量、共現網絡和關鍵詞進行分析，并繪制可視化網絡圖譜，快速梳理SCP治療研究的知識基礎及發展演化過程，發現SCP中西醫研究熱點并預測其發展趨勢，分析中西醫在SCP康復治療中所采取的策略差異，把握SCP相關研究的未來發展方向，為制定SCP臨床治療方案提供參考。

1 資料與方法

1.1 數據來源

中文文獻源于中國知網（China National Knowledge Infrastructure，CNKI），進入高級檢索窗口設定檢索條件：主題“中醫”或含“中藥”并且“痙攣型腦癱”，發表時間設定為建庫至2021年3月1日，共檢索得到280篇文獻。英文文獻源于Web of Science核心合集數據庫，進入基本檢索頁面設定檢索條件：（1）主題“spastic cerebral palsy*”and文獻類型“article and review”and語種“English”，時間跨度為建庫至2021年3月1日，檢索記錄①，檢索得到1421篇文獻；（2）主題“treatment* or therapy* or disease management*”and文獻類型“article”“review”and語種“English”，時間跨度為建庫至2021年3月1日，檢索記錄②，共6 635 000篇文獻；進入高級檢索頁面，將①和②兩條檢索記錄用“and”符串聯起來重新檢索得到579篇文獻[10]。

1.2 數據篩選和轉換

將檢索到的中文文獻題錄以CNKI中的“Refworks”格式導出，剔除會議、科技論文55條后共得到225條有效題錄，以“download_***”名稱導出后再利用CiteSpace軟件的內置 Data Import/Export功能進行格式轉換；英文文獻題錄以Web of Science中純文本格式“download_***”名稱導出，利用軟件中Remove Duplicates功能除重得到578條有效題錄。

1.3 參數設置

軟件參數設置：中文時間分區為1995—2021年，英文時間分區為1971—2021年，時間切片（year per slice）為“1”，術語來源選擇“title”“abstract”“author”“keywords”和“keywords plus”；節點類型（node types）：作者（author）、機構（institution）、關鍵詞（keyword）。Top N值設為50，使用Pathfinder、Pruning the merged network和minimum spanning tree剪裁方式簡化整體圖譜。圖譜中節點及其名稱大小表示其出現次數，節點間連線的粗細代表它們的聯系密切程度；節點年輪厚度與文獻的出現頻次呈正比，外圈藍色的冷色調到紅色的暖色調，表示節點時間從早期到近期的變化。以此實現文獻的發文量、合作網絡、關鍵詞等方面的知識圖譜分析。

2 結果

2.1 文獻發表概況

2.1.1 年度分布 對檢索到的中、英文文獻進行發文量分析，年度發文量如圖1所示。中文文獻首次出現在1995年，年度發文量分布呈現3個階段，1995—2003年為平淡期，該階段發文量少，2004—2012年為快速增長期，發文量漸增，2013—2020為穩定期，年發文量維持在20篇左右。英文文獻首次出現在1971年，年度發文量分布分為2個階段，1971—2005年為緩慢增長期，年發文量始終在12篇以下，2006—2020年為快速增長期，年發文量在2019年達到54篇，說明SCP康復治療的相關研究越來越受到研究人員的重視，但中英文文獻發文量差異明顯。

圖1 SCP治療研究中英文文獻發文量年度分布情況Fig.1 Annual distribution of Chinese and English literatures published on SCP treatment research

2.1.2 期刊分布 發表中醫藥治療SCP論文排名前10的國內重要期刊（發文量）依次是：《光明中醫》（8篇）、《中國中醫藥現代遠程教育》（7篇）、《中醫兒科雜志》（6篇）、《陜西中醫》（6篇）、《北京中醫藥大學學報》（5篇）、《福建中醫學院學報》（5篇）、《中國中西醫結合兒童學》（5篇）、《遼寧中醫雜志》（5篇）、《河北中醫》（5篇）、《內蒙古中醫藥》（4篇）?？梢钥闯?，中醫藥特色的期刊和高校在推動中醫藥在SCP康復治療中的應用做出了突出貢獻。同期發表治療SCP研究成果排名前10的SCI期刊（發文量）依次是：Developmental Medicine and Child Neurology（55篇）、Journal of Pediatric Orthopaedics（20篇）、Journal of Child Neurology（17篇）、Gait Posture（15篇）、Pediatric Physical Therapy（15 篇）、Research in Developmental Disabilities（15篇）、Physical Therapy（14篇）、Childs Nervous System（13篇）、Archives of Physical Medicine and Rehabilitation（12篇）、Developmental Neurorehabilitation（12篇）。英文文獻多發表于英、美兩國期刊上，并將SCP歸屬在兒科疾病范疇。

2.2 合作網絡分析

2.2.1 作者共現 對中、英文文獻進行作者共現分析，如圖2所示。中文圖譜共有157個節點，196條連線，顯示徐林為發文量最高的作者（29篇），中文高產作者存在合作關系，主要形成了以徐林、余志華、王跑球和王雪峰為主的4個核心研究團隊，其中徐林團隊側重探討痙攣型腦癱的中藥用藥規律、益腎健脾調肝法及手術聯合中醫康復療法的應用。但各研究團隊間合作較少。英文圖譜共有722個節點，928條連線，說明發文作者較多且聯系較為緊密；Andrew M Gordon為發文量最高的作者（22篇），主要形成了Andrew M Gordon、Jules G Becher、Kaat Desloovere、Guy Molenaers等為核心的主要發文團隊，其中Andrew M Gordon團隊側重于SCP患兒的干預診斷、運動康復訓練及神經生理機制和功能影響研究，且國外團隊間合作較多。對比中英文文獻圖譜結果，提示中醫不是一家之言，國內作者及團隊間應加強交流合作以尋求突破。

圖2 SCP治療研究中 (左)、英 (右) 文文獻作者合作圖譜Fig.2 Collaborative author atlas of Chinese (left) and English (right) literatures on SCP treatment research

2.2.2 機構分析 對中、英文文獻進行機構合作網絡的可視化圖譜分析，如圖3所示。中文文獻所得可視化圖譜中共包含197家研究機構，機構間共有66條連線，機構間合作較少，可能是由于各研究機構間研究主題的差異及病例數量的限制；發文量最多的機構是湖北省襄陽市中醫醫院（24篇，占總發文量10.7%）；發文量前10的機構首次發文均在2010年后，說明中醫藥應用于SCP治療起步較晚。英文文獻所得可視化圖譜中共包含489家研究機構，機構間有552條合作連線，機構間合作較多，發文量最多的機構是哥倫比亞大學（24篇，占總發文量4.1%）；中心性是體現該節點在網絡圖譜中的重要性指標，前5個機構依次是馬斯特里赫特大學（0.03）、阿姆斯特丹自由大學（0.02）、魯汶大學（0.02）、伯克康奈爾醫學研究所（0.02）和鹿特丹大學（0.02），合作密切且發文量均≥7篇，說明荷蘭高校間合作緊密且與其他機構有所合作。對比中英文網絡圖譜可知，研究機構間的合作能顯著增加發文量，推動研究進展，提示國內研究機構應重視搭建信息共享平臺以加強科研合作和交流。

圖3 SCP治療研究中 (左)、英 (右) 文文獻機構合作圖譜Fig.3 Collaborative institution atlas of Chinese (left) and English (right) literature on SCP treatment research

2.3 關鍵詞分析

2.3.1 共現分析 對論文中高頻和高中介中心性關鍵詞進行分析并以可視化圖譜的形式展現出來，可以探尋到該領域的研究熱點[11]。一般節點外圈的紫色年輪代表著中心性，即一個節點作為其他2個節點之間最短路徑的橋梁的次數，紫色年輪邊框的厚度表示其中介中心性的強度；邊框越厚，中介中心性越強；中介中心性值≥0.1表示該節點在知識圖譜的網絡結構中占有重要作用，越具有產生革命性影響的潛質[12]。

中、英文文獻構建的可視化圖譜如圖4所示，出現頻次前20個關鍵詞如表1所示。中文文獻可視化圖譜中包括249個節點，433條連線，節點間聯系較為緊密。結合圖譜和檢索詞對各關鍵詞進一步梳理，SCP的主要發病人群是兒童（關鍵詞：兒童、小兒腦癱），基于SCP疾病臨床表現（關鍵詞：肌張力、運動功能），運用傳統中醫藥理論和方法（關鍵詞：中藥熏蒸、針灸、推拿、中藥、中藥熏洗）來改善和治療SCP引起的疾病癥狀，并根據粗大運動功能作為療效評價指標（關鍵詞：粗大運動功能），此外還運用數據挖掘方法（關鍵詞：關聯規則、因子分析）來探索治療SCP的中藥配伍規律和有效組方。其中功能訓練、中藥熏洗、中藥熏蒸、中藥蠟療、中藥藥浴等關鍵詞中心性均大于0.1，說明運用針灸、推拿和中藥促進SCP患者康復是中文文獻的研究熱點。

表1 SCP治療研究中、英文文獻出現頻次前20個關鍵詞Table 1 Top 20 keywords in Chinese and English literatures on SCP treatment research

圖4 SCP治療研究中 (左)、英 (右) 文文獻關鍵詞的共現網絡Fig.4 Co-occurrence network of keywords in Chinese (left) and English (right) literature on SCP treatment research

英文文獻可視化圖譜中包括649個節點，1592條連線，各節點間聯系密切，說明英文文獻研究面較廣。除SCP的發病人群和臨床表現（關鍵詞：children、adolescen、gait、strengtht、gross motor function）外，英文文獻研究熱點多集中于藥物和手術對SCP患者的康復作用（關鍵詞：intrathecal baclofen、botulinum toxin、surgery、management、therapy），輔以運動康復療法（關鍵詞：induced movement therapy）幫助患者提高生活質量。不同于中文文獻內容，英文文獻側重于SCP治療的臨床試驗研究，包括腦癱疾病分型、藥效及康復狀況考察（關鍵詞：randomized controlled trial、reliability、hemiplegia、rehabilitation、efficacy）。

2.3.2 聚類分析 關鍵詞是文章主題的高度概括和凝練，不同時期的高頻關鍵詞反映該領域研究熱點的轉變，同時其聚類視圖體現聚類間的結構特征，突出關鍵節點及重要連接，揭示一個知識領域研究主題及其演變進程[7]。在共現網絡的基礎上，采用對數似然比（log-likelihood ratio，LLR）算法對中、英文文獻關鍵詞分別進行聚類分析，如圖5所示。

圖5 SCP治療研究中 (左)、英 (右) 文文獻關鍵詞的聚類圖譜Fig.5 Clustering map of keywords of Chinese (left) and English (right) literature on SCP treatment research

中文文獻關鍵詞聚類圖譜中聚類模塊性指數Q＝0.373 3，說明聚類板塊是顯著的；聚類輪廓性指數S＝0.924 9，說明聚類模塊是高效率的。聚類后共得到13個標簽，數字越小表示包含的關鍵詞越多[13]。不同簇團間相互交錯，說明各研究內容聯系緊密。#1、#3、#4和#10是含義相近的標簽，側面反映該研究主題豐富，因子分析（#0）反映SCP的研究方法應用，主要將統計學方法及數據挖掘方法應用于SCP的相關研究[14-15]；中藥熏洗（#2）、水療（#5）、康復訓練（#9）、中藥藥浴（#11）和推拿（#12）反映SCP的康復治療措施，主要探索中醫藥傳統療法對SCP患者的康復作用[16-18]；腦性癱瘓/中醫藥療法（#6）和中醫康復（#8）反映SCP的療法選擇，說明中醫藥療法已廣泛應用于SCP的康復治療；粗大運動功能（#7）反映SCP康復的臨床改善指標，粗大運動功能的改善是SCP好轉的重要指標，同時也是最常用的臨床分級系統[19]。

英文文獻關鍵詞聚類圖譜中Q＝0.363 2，說明聚類板塊是顯著的；S＝0.890 3，說明聚類高效率且具有說服力。聚類后得到12個標簽，存在含義相近的聚類標簽，且較中文文獻堆疊更加密集，說明相關研究聯系更加緊密。hippotherapy（#0）、functional posterior rhizotomy（#1）、acupuncture（#2）和baclofen withdrawal（#11）代表SCP的康復治療措施，主要研究騎馬療法、巴氯芬及選擇性脊神經后跟切除手術對SCP的康復作用，同時關注鞘內注射巴氯芬后引起的并發癥[20]和聯合針灸的綜合療法；hip dislocation（#4）、hemiplegia（#6）、gait（#7）和spasticity（#9）代表SCP引起的癥狀及體征，主要研究SCP引起的髖關節脫位、偏癱、步態異常和痙攣[21]，同時也是SCP康復的重要改善指標；stroke（#8）和multiple sclerosis（#10）代表SCP的判別診斷，卒中和多發性硬化癥是痙攣發生的多見原因[19,22]；rehabilitation（#3）代表SCP患者的療效評估，采取綜合措施對SCP患者進行康復治療后，需評估其步態、肌張力變化及粗大運動功能等指標。

2.3.3 突現分析 關鍵詞突現分析可顯示不同時期研究熱點的轉移，判斷潛在的發展趨勢與前沿研究。“begin”和“end”分別表示突變的開始時間和結束時間，“strength”是關鍵詞突變強度，強度越高表示影響力越大[23]。中、英文文獻關鍵詞突現可視化圖譜如圖6、7所示。

圖6 SCP治療研究中文文獻關鍵詞突現圖譜Fig.6 Dash forward show map of key words with strongest citation bursts in Chinese literature on SCP treatment research

中文文獻共出現21個突現詞，近年來研究熱點持續研究時間不長。1995—2007年主要集中于數據挖掘技術應用于治療SCP的中藥及復方配伍規律研究，如用藥頻率、劑量、性味歸經和功效分析等；2007年后，研究熱點逐漸轉移到SCP的中醫藥療法上來，并進行療效觀察，以中醫藥理論為指導來進行SCP的康復治療，歸屬腦癱為“五遲”“五軟”等范疇；此外還可以看出2015年之后腦癱的臨床分型和分級更加明確，屬于兒科疾?。煌颇脤π篠CP的康復作用研究自2018年起至今一直備受關注。

英文文獻共出現20個突現詞，與中文文獻不同，在1991—2003年主要關注不同的切除手術和A型肉毒素對SCP的康復治療作用，并將步態分析引入臨床診斷和療效評估，以改善對腦癱患兒的管理[24]；除此之外，英文文獻2001年后十分重視SCP的實驗方法學研究；2014年至今研究熱點轉向早期干預、誘導運動療法對SCP患者生活質量的影響。

3 討論

CiteSpace較之傳統的通過閱讀大量相關文獻來建立對該領域的系統認識的方法，具有能快速提取文獻中的有效信息反映到知識圖譜上，從而較為客觀、全面地分析該領域的學術知識基礎、研究熱點、未來趨勢等優勢。中西醫在臨床治療SCP方面的治療方法種類繁多并取得一定成效[25]，但仍有相當一部分患兒沒有得到改善，還需要探索臨床療效更佳的治療方法。通過CiteSpace的文獻可視化功能，解讀SCP治療領域的研究熱點、發展趨勢并探尋未來有效療法的發展方向。

從年度發文量來看，中文文獻采用中醫藥策略對SCP進行康復治療在2005年后逐漸受到關注并保持一定的研究熱度，英文文獻也在2005年后對SCP的研究關注度趨熱。國內諸多中醫藥類期刊和中醫藥特色高校對促進中醫藥在SCP康復治療中的有效應用做出突出貢獻，但相比國外研究存在起步時間晚、研究數量少的缺陷。徐林和Andrew M Gordon分別是中、英文文獻發文量最高的作者，高產作者間發文量相近；湖北省襄陽市中醫醫院和哥倫比亞大學分別是中、英文文獻發文量最高的機構，其中荷蘭多所高校發文量較多且彼此合作緊密。以上結果提示中醫藥相關研究樣本量相對英文文獻較少，中文作者、機構間缺乏交流合作，這與研究者的研究主題不同和機構間交流平臺的缺失有關。

圖7 SCP治療研究英文文獻關鍵詞突現圖譜Fig.7 Dash forward show map of key words with strongest citation bursts in English literature on SCP treatment research

中醫從中醫藥基礎理論出發，依照辨證論治策略，視腦癱為“五軟”“五遲”及“五硬”，針對患者不同病癥類型，運用中藥熏洗、水浴、熏蒸、針推等傳統中醫藥療法輔以補腎養肝、活血化痰類方劑對SCP患兒進行調理和康復治療。西醫注重疾病發生前的監測和干預，多采取藥物和手術輔以馬術療法、矯正手法等康復訓練進行SCP的康復治療。大量研究表明多種方法聯合應用治療SCP效果優于單一療法[26]，由英文文獻關鍵詞聚類可知西醫結合中醫針灸的研究成為主流，結合突現詞進一步分析可知SCP的早期監測和干預，針灸推拿和誘導運動結合的綜合性療法和針對性康復訓練是未來的研究趨勢。

本研究首次利用文獻可視化軟件篩選能代表中西醫康復治療SCP的中英文文獻，并進行可視化分析，面對中、西醫對治療策略的巨大差異，創新SCP的康復治療措施及診治方案還有幾個方面工作需要完善，首先需要大力支持和推動傳統中醫藥療法在SCP治療領域的應用研究，同時結合各學科專長和現代科技手段積極創新療法；其次搭建信息交流平臺和開發病例數據庫，便捷國內外研究人員溝通合作；大力培養中西醫結合人才；重視和加強早期預防措施的科普工作和辨證論治下SCP患者的診斷和用藥標準。

4 結論

近年來SCP康復技術的發展和諸多新療法的涌現無疑拓寬了研究者的視野，也為腦癱患兒帶來了康復希望。本研究基于文獻計量學方法，通過CiteSpace可視化分析功能展示了中英文文獻關于SCP康復治療的年發文量、合作網絡及關鍵詞分析結果，結果提示中醫側重運用針灸、推拿和中藥等中醫藥傳統療法促進SCP患者康復，西醫側重藥物和外科手術治療SCP的試驗研究，治療策略存在較大差異。而過去幾十年使用的眾多藥物、手術治療SCP的有益證據是薄弱的[27]，因此未來應著重研究SCP早期的干預措施、推拿針灸等傳統療法與誘導運動訓練結合的綜合性治療措施，尤其應注重在中醫整體觀和辨證論治指導下運用現代生命科學技術開發中西醫綜合療法。本研究借助可視化圖譜進一步分析中、西醫的治療策略差異，對SCP的診治方案選擇和創新具有一定的指導意義。

利益沖突所有作者均聲明不存在利益沖突