CPAP在邊緣性腭咽閉合功能障礙患者言語治療中的應用效果評價

楊艷艷 馬思維 任戰(zhàn)平 楊彬婷

[摘要]目的：觀察正壓通氣治療（Continuous positive airway pressure，CPAP）在邊緣性腭咽閉合功能障礙（Marginal velopharyngeal dysfunction，MVPD）患者言語治療中的應用效果，探討腭咽閉合功能障礙診治的相關(guān)機制。方法：對2017年1月-2019年1月于西安交通大學口腔醫(yī)院顱頜面整形創(chuàng)傷外科言語語言治療室就診的MVPD患者行前瞻性前后自身對照研究，通過CPAP輔助的言語語言治療。評估患者治療前后鼻音變化程度;對比使用CPAP前后，構(gòu)音治療目標音誘發(fā)難度;治療前后代償性發(fā)音改善情況。采用SPSS 26.0軟件包對數(shù)據(jù)進行分析。結(jié)果：47例MVPD患者，除1例治療中斷外，余46例患者均完成言語語言治療。在言語語言治療中使用CPAP輔助治療，治療周期平均為10.37次，治療前后鼻音變化具有統(tǒng)計學意義（t=10.45，P<0.05），通過CPAP輔助，言語治療時目標音的誘發(fā)測試難度減低，差異具有統(tǒng)計學意義（t=21.74，P<0.05），代償性發(fā)音消失或改善，差異具有統(tǒng)計學意義（t=4.98 ，P<0.05）。結(jié)論：CPAP在MVPD患者構(gòu)音障礙治療中可以發(fā)揮積極作用，具有良好的臨床運用效果。腭咽協(xié)調(diào)異常是MVPD患者的重要腭咽機制，也是CPAP發(fā)揮作用的原因之一。

[關(guān)鍵詞]腭裂;正壓通氣治療;邊緣性腭咽閉合功能障礙;言語治療;高鼻音;代償性發(fā)音

[中圖分類號]R782.2+2? ? [文獻標志碼]A? ? [文章編號]1008-6455（2020）09-0049-04

The Effectiveness of CPAP in Speech Therapy for Cleft Palate Patients with Marginal Vealopharyngeal Dysfunction

YANG Yan-yan， MA Si-wei， REN Zhan-ping，YANG Bin-ting

（Department of Craniofacial Plastic Surgery，Xian Jiaotong University Stomatological Hospital，Xian 710004，Shaanxi，China）

Abstract：Objective To observe the effect of continuous positive airway pressure （CPAP） on speech therapy in patients with marginal velopharyngeal dysfunction（MVPD）.To explore the mechanisms of velopharyngeal dysfunction. Methods This is a prospective controlled study involving patients at the Cleft Lip and Palate Center of Stomatological Hospital of Xi'an Jiaotong University between January 2017 to January 2019.The CPAP was used to assist speech therapy.The level of hypernasality， the difficulty of stimulability of the target sound and the compensatory articulation was analyzed pre- and post-speech therapy. The data were analyzed using the SPSS 26.0. Results? A total of 47 MVPD patients were included in the study， except one whose therapy was interrupted. The mean therapy period was 10.37 times. Paired T test identified that the level of hypernasality（t=10.45，P<0.05） and the difficulty of stimulability of the target sound（t=21.74，P<0.05） and the compensatory articulation（t=4.98，P<0.05） were difference in receptive pre- and? post- speech therapy. Conclusion CPAP could play an effective role in the treatment of articulation disorders in MVPD patients. Abnormal palatopharyngeal coordination is an important mechanism in patients with MVPD and is one of the reasons why CPAP works.

Key words： cleft palate; continuous positive airway pressure; marginal velopharyngeal dysfunction; speech therapy; hypernasality; compensatory articulation

唇腭裂是常見的先天畸形，全球平均發(fā)生率為0.17%，我國是唇腭裂的高發(fā)國家，發(fā)生率為0.182%[1-2]。腭裂患者在吸吮、進食、咬合關(guān)系及發(fā)音方面存在功能障礙，腭裂術(shù)后患者的言語障礙不僅影響其語言表達及社交溝通能力，也極大地影響了其心理狀態(tài)及生活質(zhì)量。良好的腭咽功能是影響語言功能的重要影響因素，腭裂手術(shù)后腭咽閉合功能障礙（Velopharyngeal dysfuntion，VPD）的發(fā)生率為10%～30%[3]。

腭咽功能評估是唇腭裂序列治療團隊言語語言治療師的重要職責，通過完善的主客觀評估流程，腭咽閉合完全和明顯VPD易于診斷。但一類患者，表現(xiàn)出輕度的鼻音，且鼻音可能為持續(xù)性或非持續(xù)性[4]，其腭咽閉合功能處于邊界（Marginal）狀態(tài)，不同檢查時閉合形式并不穩(wěn)定，稱為邊緣性腭咽閉合功能障礙（Marginal velopharyngeal dysfuntion，MVPD）。MVPD其診斷和治療常依賴于經(jīng)驗，源于MVPD本身特征。目前對MVPD的機制仍然不明確，有待進一步研究[5]。Morris[6]將MVPD分為兩個亞組，幾乎閉合但不完全“almost but not quite”（ABNQ）以及有時閉合但不是每一次“sometimes but not always”（SBNA）。Morris的分類假設是基于腭咽功能的機制，ABNQ 被認為是存在結(jié)構(gòu)缺陷，SBNA被認為是腭咽閉合運行時存在時向問題，與神經(jīng)肌肉的生物學因素相關(guān)。但是，在Morris團隊2004年的研究中[7]，并未看到 ABNQ與SBNA在鼻共鳴方面存在差異，盡管在臨床上MVPD的患者可表現(xiàn)為不同的鼻音水平。

另一位研究腭咽病理生理功能的言語病理學家Kuehn的研究顯示，正常口腔構(gòu)音器官發(fā)音時，只使用了其部分甚至是少量的肌力。但是，腭裂患者在語音活動時，腭部肌肉已經(jīng)在接近其最大活動能力狀態(tài)行使功能，此時語音的行為可表現(xiàn)為一種費力的活動[8]。Kuehn使用腭電圖驗證了腭裂術(shù)后患者的腭帆提肌在語音時表現(xiàn)為高的活動水平，提示其肌力的不足[8-10]。因此，基于逐步加量的抗力訓練可以增強機體肌力的原理，Kuehn使用正壓通氣設備提升腭帆提肌的功能[8]，8家唇腭裂中心的聯(lián)合臨床對照試驗顯示通過有計劃的CPAP訓練，增加參與腭咽閉合肌肉強度、降低鼻音[11]。2019年，Kuehn[12]在研究中指出CPAP治療能增強腭裂術(shù)后腭咽肌肉的能力。

腭咽功能重建，其效果以言語和語言的形式體現(xiàn)。我國的唇腭裂治療面臨諸多挑戰(zhàn)，言語語言病理學醫(yī)生的匱乏[13]，具備多學科序列治療的中心數(shù)量非常有限[14]。經(jīng)濟、城鄉(xiāng)差異，以及患者對唇腭裂治療醫(yī)療信息了解的差異導致患者無法在適宜的時間手術(shù)，導致腭裂術(shù)后腭咽功能障礙總?cè)藬?shù)巨大。面對治療挑戰(zhàn)，語言治療由傳統(tǒng)的治療師參與到治療師參與輔以治療用具的使用，無論從降低人力資源培訓難度還是減輕疾病經(jīng)濟負擔，均有重要意義。Kuehn的研究為實現(xiàn)這一目標提供了依據(jù)。CPAP在說漢語腭裂患者中的治療效果，未見相關(guān)報道。本研究假設，通過CPAP治療：①CPAP能夠輔助腭咽協(xié)調(diào)異常的改善;②MVPD患者的鼻音能夠減輕。

1? 資料和方法

1.1 研究對象及研究設計：選擇2017年1月-2019年1月于西安交通大學口腔醫(yī)院顱頜面整形創(chuàng)傷外科言語語言治療室就診，經(jīng)主觀評估和客觀鼻咽纖維鏡檢查診斷為MVPD的患者，包括腭裂（Cleft palate，CP）術(shù)后患者，先天性腭咽閉合功能障礙（Congenital velopharyngeal dysfuntion，CVPD）患者，CVPD術(shù)后患者。納入CPAP治療程序標準：①無中耳疾患;②大于5歲的患者;③鼻咽纖維鏡檢查，腭咽閉合率達到0.9;④構(gòu)音水平：已接受3次語言治療。本研究為前瞻性前后自身對照研究。研究經(jīng)西安交通大學口腔醫(yī)院倫理委員會審批通過（西交口腔倫理[2018]034號）。

1.2 材料：正壓通氣設備，由無創(chuàng)呼吸機、唇腭裂語音訓練專用鼻式面罩及頭帶組成。CPAP訓練用字表（按照“低壓力音+鼻音+目標音+低壓力音”的原則編制）。

1.3 CPAP使用方法：嚴格遵循Kuehn的訓練治療流程，治療周期8周;頻率每周1～2次;時長10～25min;壓力范圍4.0～6.5 cmH2O ;時長、壓力范圍從低逐漸每周增加一次。

1.4 CPAP配合的言語訓練方法：①訓練前準備：治療前錄音，患者知曉理解治療過程并簽署治療同意書;②訓練方法：選擇傳統(tǒng)語音治療方法，依照語言治療構(gòu)建、類化、保持三個階段，治療師根據(jù)患者構(gòu)音現(xiàn)況選擇目標音，配合CPAP字表每次訓練1～2個目標音，當達到保持階段再進入下一目標音;③對出現(xiàn)口鼻氣流控制異常的患者，行口腔氣流和鼻腔氣流區(qū)別特征治療：首先解釋說明，向患者展示口腔氣流和鼻腔氣流的不同，再進行區(qū)別測試和練習;④對存在代償性發(fā)音的患者，行口腔聲音和代償性發(fā)音的區(qū)別特征治療：教會患者辨識代償性發(fā)音，首先讓患者區(qū)分語言治療師發(fā)出的正常口腔聲音、代償性發(fā)音、鼻腔構(gòu)音，然后教會患者區(qū)分自己發(fā)出的這些聲音，然后按照討論使用的詞語，區(qū)別測試和練習，發(fā)音練習，類化訓練的步驟進行練習;⑤對出現(xiàn)低壓力構(gòu)音的患者：CPAP在發(fā)音同時給予鼻腔持續(xù)送氣，減少鼻腔漏氣，從而減少口腔壓力喪失，維持正確構(gòu)音方式。

1.5 觀察指標：按照鼻音的等級劃分法，將鼻音分為：無;輕度，非持續(xù);輕度，持續(xù)性;輕中度;中度;中重度;重度;分別賦值1、2、3、4、5、6、7。將代償性發(fā)音（Compensatory articulation disorder，CAD）：無、改善、有，分別賦值1、2、3;將目標音誘發(fā)難度（即目標音誘發(fā)時的提示方法）以“未誘發(fā)成功、三種、二種、一種”表示，分別賦值4、3、2、1。比較患者治療前后鼻音改變情況，目標音誘發(fā)測試難度，代償性發(fā)音改善情況。

1.6 統(tǒng)計學分析：采用SPSS 26.0軟件包對數(shù)據(jù)進行分析，采用配對t檢驗，P<0.05為差異具有統(tǒng)計學意義。

2? 結(jié)果

納入CPAP治療共計46例，其中男27例，女19例。年齡最小5歲，最大31歲，平均年齡（13.84±7.97）歲。治療周期（10.37±6.23）次，見表1。

CPAP輔助的MVPD患者言語治療，經(jīng)前后對照研究顯示，治療后比治療前鼻音減輕（t=4.98，P<0.05），使用CPAP比不使用CPAP，目標音誘發(fā)測試難度降低（t=21.74，P<0.05），治療前后，代償性發(fā)音得到治愈或減輕（t=10.45，P<0.05）。見表2。

3? 討論

3.1 CPAP在構(gòu)音治療中的輔助作用：在臨床治療中發(fā)現(xiàn)，治療師根據(jù)患者構(gòu)音現(xiàn)況選擇目標音，在CPAP的誘導下，目標音更易誘發(fā)成功。考慮可能的機制如下，空氣動力改變是聲音改變的本源和基礎，言語鏈中通過呼吸系統(tǒng)、發(fā)音系統(tǒng)和共鳴系統(tǒng)配合實現(xiàn)溝通言語發(fā)音的終級需求，腭咽閉合作為言語系統(tǒng)中“閥門”，其開閉實則調(diào)控了構(gòu)音時的空氣動力狀態(tài)，而腭咽閉合的運動水平反過來影響整個系統(tǒng)的空氣動力學狀態(tài)。本研究中的患者均為MVPD患者，在CPAP正向氣流壓力的作用下，阻止了鼻腔漏氣，為患者模擬正常腭咽閉合下的口腔氣流狀態(tài)。由此，在行構(gòu)音治療的時候，CPAP幫助患者更好地體會口腔擁有足量氣流氣壓時，各構(gòu)音器官間的協(xié)調(diào)方式。患者更易改變錯誤構(gòu)音方式，從而更有效實現(xiàn)構(gòu)音治療。

但需要指出的是，在構(gòu)音治療中，CPAP發(fā)揮的只是輔助作用，整個言語治療仍是傳統(tǒng)的言語治療方法，即行為治療。言語治療通過構(gòu)建、類化、保持三個階段實現(xiàn)治療目標。構(gòu)建即通過提示患者誘發(fā)出“正確的音”;類化階段，通過練習將能夠發(fā)出的“正確的音”在音的水平、詞語水平，短句水平以及自然對話等不同的水平和情景正確使用;保持階段，主要是通過練習將構(gòu)建和類化的行為保持穩(wěn)定。由于醫(yī)療資源以及患者自身可提供資源（時間、經(jīng)濟）的限制，目前言語治療室的治療通常會類化到短語水平，保持階段通常由患者自我練習完成。因此，本研究中的治療周期與國外言語治療相比較，大為縮短。

CPAP在低壓力的構(gòu)音中顯示了優(yōu)勢。低壓力構(gòu)音與鼻漏氣有關(guān)，常常是VPD的癥狀，主要發(fā)生在塞音上，是因氣流壓力改變，減弱或消除了塞音的爆破效應結(jié)果[15]。從音韻歷程角度分析，低壓力構(gòu)音并非音的位置錯誤，并不是所有的MVPD患者均存在低壓力構(gòu)音，但低壓力構(gòu)音存在錯誤習得之可能，如上文所述機理，CPAP輔助語音治療時，在患者發(fā)音同時給予鼻腔持續(xù)送氣，減少鼻腔漏氣，從而減少口腔壓力喪失，低壓力構(gòu)音通常在CPAP的輔助下可以立即構(gòu)建，但是類化卻需要在治療周期中實現(xiàn)。

3.2 從CPAP治療改善鼻音看MVPD的機制：本研究中，經(jīng)過CPAP輔助的構(gòu)音治療，患者鼻音得到顯著改善。這與Kuehn的多中心研究結(jié)果一致。但需要探討是，鼻音是癥狀，體現(xiàn)的是言語系統(tǒng)的共鳴狀態(tài)，能夠反映腭咽閉合功能狀態(tài)。復雜之處在于，腭咽閉合功能的實現(xiàn)，除了結(jié)構(gòu)完整，神經(jīng)支配正常，還需要個體良好的肌肉協(xié)調(diào)適應能力。結(jié)構(gòu)、神經(jīng)支配和協(xié)調(diào)適應能力并非完全獨立。常見的VPD通常是由于腭部解剖結(jié)構(gòu)出現(xiàn)異常引起的（如腭裂術(shù)后），但各原因之間并非完全獨立，引起功能異常的主要原因可能只有一個，但患者可能存在兩個或三個同時發(fā)揮作用的因素。腭裂術(shù)后患者呈現(xiàn)出的VPD，盡管有明確的結(jié)構(gòu)缺陷及治療病史，但是同樣也要區(qū)分這三類因素，特別是對功能協(xié)調(diào)異常的區(qū)分[16]。尤其對于MVPD患者，以往觀察研究顯示，6歲的MVPD患者隨訪至青少年期時，其腭咽功能發(fā)生了改變，1/3顯示腭咽功能正常，1/3顯示VPD，其余1/3顯示繼續(xù)維持MVPD[5]，隨著生長發(fā)育，不同個體的腭咽協(xié)調(diào)控制能力的變化可以解釋這一改變。空氣動力學的研究顯示，腭裂術(shù)后完全閉合與正常對照組之間，在完成腭咽閉合時，延遲時間為50ms，高鼻音不但與腭咽閉合的結(jié)果相關(guān)，亦與形成腭咽閉合所需的時間長短相關(guān)[17-18]。

CPAP輔助下的鼻音改善，除Kuehn提到的增加腭帆提肌肌力外，同樣不能排除經(jīng)由治療、腭咽協(xié)調(diào)能力（如：完成腭咽閉合的時間更短）得到改善帶來的結(jié)果，而肌力提升與協(xié)調(diào)力改善間的關(guān)系同樣不能獨立看待。詳細的機制仍需進一步研究確認。目前臨床檢查手段尚不能區(qū)分VPD的病因，在此現(xiàn)狀下，通過CPAP的輔助治療，除能輔助構(gòu)音治療外，還能起到動態(tài)評估的作用，有助于臨床工作中VPD病因的診斷及方案的治療制定。

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[收稿日期]2020-03-23

本文引用格式：楊艷艷，馬思維，任戰(zhàn)平，等.CPAP在邊緣性腭咽閉合功能障礙患者言語治療中的應用效果評價[J].中國美容醫(yī)學，2020，29（9）：49-53.