左跟骨動脈瘤樣骨囊腫1例報告

王桐 賈惠軍 董博

[摘要] 動脈瘤樣骨囊腫是一種膨脹性、出血性、多房性囊腫，為良性單發性骨腫瘤，具有局部侵襲性。早期臨床表現無特異性，患者常以疼痛就診。筆者查閱文獻發現近10年來少見有跟骨動脈瘤樣骨囊腫發病報道。近期1例左跟骨動脈瘤樣骨囊腫患者采用了跟骨病灶刮除+取髂骨植骨手術治療，通過這一案例得出了以下結論：跟骨動脈瘤樣骨囊腫發病率低，臨床易誤診，病理學檢查為其確診的主要依據，影像學檢查可在其確診前提供更高的診斷依據，根據患者的發病情況，帶或不帶植骨的刮除術為目前主要的治療方法。本病術后易復發，因此術后定期隨診顯得異常重要，這對成功治療本病有著極大的意義。

[關鍵詞] 跟骨;骨囊腫;動脈瘤樣;病例報告

[中圖分類號] R681.8 ? ? ? ? ?[文獻標識碼] A ? ? ? ? ?[文章編號] 1673-7210（2020）08（b）-0185-03

[Abstract] Aneurysmal bone cyst is a kind of swelling， bleeding and multilocular cyst. It is a benign single bone tumor with local invasion. Early clinical manifestations are not specific， patients often see the doctor for pain. The author reviews the literature and find that there were rare reports of aneurysmal bone cysts in the calcaneus in the past 10 years. Recently， one case of left calcaneal aneurysmal bone cyst patients are treated with curettage of calcaneus disease plus iliac bone grafting. Through this case， the following conclusions are drawn： the incidence of calcaneal aneurysmal bone cyst is low and easy to be misdiagnosed clinically. Pathological examination is the main basis for its diagnosis， and imaging examination can provide a higher diagnostic basis before its diagnosis. Curettage with or without bone grafting is the main treatment at present， depending on the patient′s condition. This disease is easy to relapse after surgery， so regular follow-up after surgery is extremely important， which has great significance for the successful treatment of this disease.

[Key words] Calcaneus; Bone cyst; Aneurysmal; Case report

動脈瘤樣骨囊腫表現為一種膨脹性、出血性、多房性囊腫，為單發性骨腫瘤，是骨內的良性病變，具有局部侵襲性，但少見有轉移[1]。早期臨床表現無特異性，患者常以疼痛為首診原因。有報道[2]動脈瘤樣骨囊腫占原發性骨腫瘤的1.3%，好發于10～20歲青少年，30歲以上者少見，病變部位常見于長骨的干骺端和脊椎，其中60%～75%見于股骨上段，跟骨及掌骨偶見。本文對陜西中醫藥大學附屬醫院（以下簡稱“我院”）診治的1例左跟骨動脈瘤樣骨囊腫患者進行分析報道，以供臨床參考。

1 臨床資料

患者，男，19歲，因“左足跟間斷性疼痛6年，加重2 d”于2019年9月17日就診我院。患者6年前左跟骨骨折，給予石膏外固定等保守治療，拆除石膏后患者在活動時出現左足跟疼痛，休息及外用活血止痛藥物癥狀減輕，之后患者左足跟疼痛間斷出現，勞累后加重，休息后減輕，2 d前患者運動后左足跟疼痛加重，休息及外用藥物治療后未見明顯緩解。遂行左足X線（圖1A）檢查，提示：左跟骨可見一不規則骨密度減低區，骨小梁稀疏，骨皮質完整，考慮左跟骨骨囊腫。患者為系統治療，入住我院。自發病以來，患者神志清，精神可，查體合作，對答切題，飲食睡眠正常，大小便正常。既往體健。查體：各系統未見明顯異常。專科檢查：雙下肢等長，左足跟未見明顯腫脹，皮膚顏色略紅，無瘀斑、瘀點，皮溫稍高，足跟處壓痛（+），叩擊痛（+），踝關節活動未見明顯受限，皮膚感覺正常，四肢肌力Ⅴ級，生理反射存在，病理反射未引出。入院后查左足CT可見（圖1B）：左跟骨可見39 mm×28 mm低密度灶，密度較均勻，CT值14～18 HU，邊緣見輕度硬化緣，其外周可見多個粗大骨嵴、分隔，骨皮質未見中斷，考慮良性病變，動脈瘤樣骨囊腫可能。足部MRI（圖1C～1E）：左跟骨內可見團塊狀異常信號影，呈長T1長T2信號，邊緣清晰，形態規整，內可見分隔征象。考慮動脈瘤樣骨囊腫。左側跟腱走形顯示連續，信號均勻，余未見異常。根據患者病史、癥狀、體征及影像學檢查，術前考慮為左跟骨動脈瘤樣骨囊腫。無手術禁忌證，積極進行術前準備，為患者行左足跟骨動脈瘤樣骨囊腫病灶刮除+取髂骨植骨手術，術中留取病灶組織行病理學檢查，結果示：動脈瘤樣骨囊腫（圖1F）。

2 討論

動脈瘤樣骨囊腫發病機制尚不明確，但目前認為動脈瘤樣骨囊腫是由內、外因素引起的循環異常導致靜脈壓力升高及血管網擴張所致[3]，其病灶通常位于長骨干骺端偏心位置，呈膨脹性，由大小不等充滿血液的纖維間隔腔隙組成[1-2]，周圍由一薄層骨包裹，邊緣清晰，顯微鏡下可見異常增生的成纖維細胞、梭形細胞、骨樣鈣化組織和分散的多核巨細胞[4]。常見含鐵血黃素沉積[5]。原發性動脈瘤樣骨囊腫病灶極少破壞骨皮質，向軟組織侵襲，臨床少見軟組織損傷[3-4]。動脈瘤樣骨囊腫分為原發性與繼發性2種，繼發性動脈瘤樣骨囊腫占30%～50%，本病可繼發于創傷后，也可繼發于其他一些骨病，如：軟骨母細胞瘤、骨母細胞瘤、骨巨細胞瘤、血管瘤、非骨化性纖維瘤及骨肉瘤等[6]。本例患者患跟骨動脈瘤樣骨囊腫原因考慮如下：患者有跟骨骨折病史，拆除石膏后患者活動時足跟疼痛，未考慮到跟骨骨折未完全愈合，視為內因;患者在疼痛緩解后仍繼續活動，反復刺激骨折端，致使局部血管增生，此為外因，此二者共同作用下引起跟骨處循環異常及血管網擴張，最終導致此病發生。

本病臨床特點：常表現為局部腫脹疼痛，以及患處功能障礙。如果病骨表淺，可觸及皮下腫塊，但局部皮溫升高，有壓痛，患處偶有搏動，多不能觸到。大的動脈瘤樣骨囊腫可聞雜音。局部穿刺可吸出血樣液體且壓力很高。長管狀骨的病變鄰近關節時，可造成運動障礙或伴病理性骨折。脊柱的病變能引起腰背疼痛和局部肌肉痙攣。瘤體持續長大或椎體塌陷會出現脊髓和神經根的壓迫癥狀。本例患者為跟骨處發病，其表現為足跟處疼痛不適，勞累后加重，發病時活動受限，行走困難。動脈瘤樣骨囊腫的確診依靠病理學檢驗。確診前篩查主要依靠影像學檢驗，典型的X線檢查可見病骨呈膨脹性囊狀透亮影，局部骨質破壞，呈“皂泡樣”改變，內可見骨嵴及粗細不等的骨小梁[7]，當病變增大、偏心性生長時，可凸向軟組織內。CT檢查可見骨質呈膨脹性囊狀破壞，病變內部密度不均勻，可見蜂房樣改變或液-液平征[8]，邊界清晰，骨皮質變薄。MRI檢查可見邊界清晰呈分葉狀囊性病變，病變內常有液-液平面，可清晰顯示出病變內含鐵血黃素沉積及周圍軟組織損傷情況[7]。Shah等[9]認為MRI是動脈瘤樣骨囊腫檢查的首選方法，其表現對動脈瘤樣骨囊腫的診斷和治療有一定的指導意義。

本病臨床易誤診，應與以下疾病相鑒別：①骨巨細胞瘤。骨巨細胞瘤是一種有侵襲性、溶骨性的原發骨腫瘤。多在20～40歲發病，骨巨細胞瘤多侵犯長骨，以股骨下端及脛骨上端常見[10-11]。局部疼痛為其首發癥狀，影像學檢查亦可見囊狀骨破壞病灶，但其膨脹程度較本病輕，病灶內少有骨嵴及骨小梁存在。其MRI檢查在T1W1上顯示為低信號，T2W1上顯示為低到高混雜信號，病灶內少見有液-液平面;骨巨細胞瘤很少發生轉移，轉移中肺部轉移最常見。目前認為臨床表現、影像資料及病理資料三結合方法是診斷骨巨細胞瘤的正確途徑[6]。②骨脂肪瘤。骨脂肪瘤是原發性良性骨腫瘤，臨床少見。成人多見，可單發或多發。臨床表現為局部疼痛、腫脹，其病灶由脂肪組織、纖維結締組織及骨小梁組成，伴發不同程度的脂肪黏液樣變[12]。影像學檢查及病理學檢查可鑒別二者。③地方性大骨節病。大骨節病是一種慢性變形性骨關節病，呈地方性分布。病理表現為軟骨深層細胞壞死而表層骨質正常[13]。發病機制主要表現為軟骨細胞凋亡、骨骺軟骨壞死、增生性炎癥、繼發性骨關節病和生長遲緩[14]。影像學可見骨骼形狀改變伴多發骨缺血壞死灶。與本病不難鑒別。④孤立性骨囊腫。孤立性骨囊腫為原因不明的瘤樣病變，好發于長管狀骨，臨床表現為腫脹、疼痛，多伴有骨折[15]，影像學檢查可見骨質中央透亮影，邊緣清晰，少見有液-液平征。⑤毛細血管擴張型骨肉瘤。毛細血管擴張型骨肉瘤為骨肉瘤一種少見的亞型[16]，好發于10～30歲，多見于長骨干骺端，以股骨遠端及脛骨近端多見，腫瘤惡化程度高，病情進展快，其影像學表現及病理學檢驗與動脈瘤樣骨囊腫相似，但其組織學檢查不僅有動脈瘤樣擴張腔隙，還有骨肉瘤表現[17]。

動脈瘤樣骨囊腫是一種良性的局部侵襲性病變，由骨溶解、擴張、穩定及愈合4個階段組成[18]，在疾病發展過程中常可引起局部功能障礙，本病一但確診，首選手術治療[19]，但在大多數病例中，原發病灶的整體切除不是最好的選擇，而離開病灶內的手術局部復發率>50%，目前帶或不帶植骨的刮除術仍是主要的治療方法[1]，但局部復發的風險約為20%。臨床有報道在行刮除術時輔助PMMA骨水泥填充、冷凍療法、苯酚、乙醇和氬氣治療可降低復發率[1，4，18]。其他治療方法如選擇性血管栓塞、放射治療、降鈣素注射等也可用于治療本病，初次治療后局部復發率在12%～59%[18]。其術后復發為本病最大的臨床問題，術后當定期隨訪。一旦發現復發，應積極治療。本例患者系外傷后出現足跟處疼痛，曾誤以為外傷后遺癥，未給予重視，休息及外用藥物后癥狀有減輕，此次運動后足跟處疼痛難忍，入院后經影像學及病理學檢查最終確診為左跟骨動脈瘤樣骨囊腫，根據患者病情行左足跟骨動脈瘤樣骨囊腫病灶刮除+取髂骨植骨手術，術中刮除病灶后予以碘伏浸泡5 min。治療后患者恢復良好，目前隨診未見復發征象，但仍需進一步隨訪觀察。

綜上所述，動脈瘤樣骨囊腫是一種溶骨性良性骨腫瘤，好發于長骨干骺端，病理學檢查為其確診的主要依據，X線、CT及MRI可在其確診前提供更高的診斷依據，本病一經確診，首選帶或不帶植骨的刮除手術治療，本病術后易復發，應定期隨訪。臨床工作中應當提高對本病的認識，減少誤診誤治。

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（收稿日期：2019-11-04）