腦癱精細運動功能測試量表在偏癱型患兒中需要重新建立評估標準與程序

李 惠 史 惟

與其他類型腦癱患者相比，偏癱型患者的粗大運動功能受損相對較輕，但是不少偏癱患者上肢功能受到顯著的影響，主要表現為肌張力不全、肌無力、選擇性運動控制不全和感覺障礙等，從而在不同程度影響偏癱患者的日常活動能力[1]，針對偏癱型腦癱患者的上肢功能干預受到了廣泛的關注[2-3]。隨著偏癱型腦癱患者上肢功能干預理念與方法的變遷，國際上對腦癱患者上肢功能的評價開展了相應的研發或改良工作[4-15]。

腦癱精細運動功能測試量表(FMFM)是國內被廣泛使用的腦癱患者精細運動功能評估工具[16, 17]，可以有效地檢測不同程度腦癱患者精細運動功能的差異、干預效果以及發育進程[18, 19]。FMFM是基于各種類型腦癱患者的精細運動能力而研發，并沒有明確地給出偏癱型腦癱患者的標準化評估程序，為了提升FMFM在偏癱型腦癱患者中的使用價值，有必要進一步明確FMFM在偏癱型腦癱患者中的測試原則。

標準化量表是臨床醫學尤其是康復醫學界針對活動功能評價的重要手段，強化標準化量表的特性研究并提出相應的改良方法，可以提升量表工具在臨床實踐中的有效性。測量量表標準化程度的常用指標通常包括信度、效度、反應度、精確度以及項目功能差異(Differential item functioning，DIF)等。

當有證據表示某一項測試不公平地偏向特定的組別(如性別、種族、疾患種類等)，通常認為該項測試具有偏向性，測試項目在上述不同群體間具有功能性區別，測試項目在根據能力配對后的不同組別中仍存在功能性差異稱為DIF[20]。與其他類型腦癱相比，偏癱型腦癱上肢功能的評價更為復雜，需要兼顧患側與對側、單手與雙手操作功能的差異，分析FMFM在偏癱型和非偏癱型間的DIF將有助于判定針對偏癱型腦癱是否可以繼續沿用原有的FMFM架構和評分方法，還是需要另外進行重新架構。

本研究旨在明確以下幾個問題：①FMFM的B～E區操作項目在偏癱型與非偏癱型間的DIF；②FMFM單手與雙手項目在偏癱型與非偏癱型間的DIF。

1 方法

1.1 研究設計 收集腦癱患兒FMFM評估數據，分別對其B～E區的56個項目及其中的單手項目和雙手項目進行單維性分析以及偏癱型腦癱(焦點組)和非偏癱型腦癱(對照組)間的DIF分析。

1.2 腦癱的診斷 依據2006年國際腦癱會議制定的標準，腦癱分型采用歐洲腦癱監測組織推薦的方法[22]。

1.3 納入標準 同時滿足以下條件。①2001至2018年復旦大學附屬兒科醫院(我院)康復中心及其醫聯體兒童康復協作網中的13家合作單位(3家二級醫院兒童康復科、9家社區衛生服務中心兒童康復基地、1家民營兒童康復機構)和8家上海市的特殊教育學校診斷為腦癱的患兒；②行FMFM評估的患兒；③至少具有1次18個月以后的FMFM評估數據，同一患兒每2次FMFM評估時間>3個月；④偏癱患兒僅納入以對側為主導的FMFM評估數據[18]；⑤不限于是否接受康復治療(運動治療或短暫的強制性誘導運動療法，作業治療，感覺統合訓練，力量訓練，針灸，推拿，引導式教育，肉毒毒素注射等)。

1.4 排除標準 伴有其他顯著影響運動功能疾患(如臂叢神經損傷、脊柱裂、脊肌萎縮癥、進行性肌營養不良等)的患兒，或接受過上肢手術治療的患兒。

1.5 FMFM評估 ①FMFM評估環境設定為安靜、獨立、采光較好的房間，室溫20～30℃，患者著衣1～2層，每例評估時間約30 min。②在12家合作單位中實施評估的醫生和治療師均在我院康復中心接受過>3個月的相關評估培訓，熟練掌握評估方法；在8所特殊教育學校接受康復治療和教育的腦癱兒童和青少年均由我院康復中心派員進行評估[21]，前期研究顯示本研究團隊FMFM評估具有很好的各項心理測量學特性[16, 23]。③FMFM主要測定腦癱患兒的5個能區61個項目，視覺追蹤(A區5項)、上肢關節活動(B區9項)、抓握(C區10項)、操作能力(D區13項)和手眼協調能力(E區24項)，采用0、1、2、3四級等距評分法，滿分為183分，通過查表轉換為0～100的FMFM分值[16]。FMFM中A區與上肢單手和雙手操作功能無明顯關聯，因此只納入B～E區的56個項目，并基于這些項目的原始分(共計168分)開展分析。其中偏癱患者包括對側和患側主導的兩種分值，納入本次分析的為對側主導的分值。

1.6 隨機抽樣和匹配原則 從FMFM評估數據中提取偏癱患兒對側數據，以Excel隨機數字表選擇30%樣本作為DIF的焦點組樣本；以整體樣本中非偏癱型與偏癱型的比例確定對照組匹配比例；以FMFM中B～E區的56個項目最高得分168分計，每21分為1個分層，得出8個亞組，每個亞組按照焦點組的樣本數，根據匹配比例隨機抽取相應的非偏癱型樣本組成對照組。

1.7 單手和雙手操作項目分析

1.7.1 項目分析團隊 由1名具有15年以上兒童康復經驗的康復醫師、2名具有10年以上經驗的兒童康復作業治療師和2名具有2年經驗的作業治療師組成單手和雙手操作項目分析小組。

1.7.2 區分單手雙手項目原則 當難以清晰區分單手雙手項目時，①如果某一項目活動采用雙手協同操作可以顯著提升操作能力(包括完成度、準確度和速度)時將該項目歸為雙手項目；②如果某一項目活動3級評分標準中，有1級(通常為3分項目)要求雙手操作的話，將該項歸為雙手項目。

1.7.3 項目分析流程 第1輪分析：5名小組成員獨自對每個項目進行歸類，如果某項目≥4人一致，則該項目完成分類；第2輪分析：間隔2周后行余下項目分析，同第1輪方法確定項目歸屬；第3輪分析：小組討論確定尚未被完成分類的項目歸屬。

1.8 統計學分析 使用Microsoft Access和Microsoft Excel進行數據輸入、整理和轉化。采用Excel隨機排序采集隨機樣本，采用SPSS 19.0軟件通過Mann-Whitney檢驗分析焦點組與對照組間的FMFM原始分值差異。

采用Conquest軟件把焦點組和對照組的合并數據樣本與FMFM中B～E項目進行Rasch分析，以內聚擬合度(Infit)的均方(MnSq,mean-square values)來確定量表的單維性，標準為MnSq在0.6～1.4，MnSq值不在上述區間的項目被判定為不適合項目，最終確立項目中不適合項目的比例控制在5%以下，即確定該項目組具有單維性[16]。然后采用Conquest軟件內置的DIF分析程序進行焦點組與對照組間的DIF分析，如果兩組項目難度尺度對數值之差的絕對值>0.5[15, 6, 24]，則該項目被計為差異具有統計學意義的DIF項目，計算DIF項目在項目組中的占比。

2 結果

2.1 研究對象一般情況 表1顯示，符合本研究納入和排除標準的腦癱患兒1 556例；男1 024例(65.8%)，女532例；首次評估時年齡3.4個月至20.0歲，年齡中位數5.8歲；痙攣型四肢癱364例(23.4%)、痙攣型雙癱678例(43.6%)、痙攣型偏癱401例(25.8%)、徐動型53例(3.4%)，肌張力障礙型35例(2.2%)，共濟失調型25例(1.6%)。

2.2 FMFM評估數據一般情況 1 556例腦癱患兒產生了3 442個FMFM評估數據，偏癱型對側數據占661個(19.2%)。基于此，①根據設計在偏癱型對側數據中按照30%比例隨機抽取198個FMFM對側評估數據進入焦點組分析；②偏癱型對側數據占19.2%，以4∶1匹配對照組FMFM評估數據(792個)。表1顯示，單獨樣本配對檢驗顯示焦點組和對照組FMFM分值[112(96，146)vs113(95，145)]差異無統計學意義(z=0.180，P>0.05)。

表1 納入焦點組與對照組樣本的年齡分組、分型分布及FMFM分值[n(%)]

注 *：與焦點組相比z=0.180，p>0.05

2.3 FMFM中B～E區56個項目的Rasch分析和兩組DIF分析 焦點組和對照組共有990個樣本，與FMFM中B～E區的56個項目進行Rasch分析后，表2顯示，Infit MnSq值0.6～1.4以外的項目有3項，判定為不適合項目(5.4%，3/56)。FMFM中B～E區的56個項目平均難度估值焦點組為-3.79對數，對照組為3.79對數，兩組DIF分析差異有統計意義(χ2=44 502，P<0.001),焦點組明顯低于對照組(差值為7.59)；全部56個項目中難度尺度對數值之差的絕對值>0.5有41個(73.2%)。

表2 對照組與焦點組間的DIF分析

續表1 27(D3)敲擊杯子1.04-0.88單側1.08-1.45??28(D4)連接方木0.99-2.03雙側??0.84-0.9529(D5)拍手1.33-2.27雙側??1.23-0.9430(D6)拿住3塊方木1.08-1.74雙側??0.98-0.5031(D7)用勺子敲擊0.99-0.24單側0.90-0.64??32(D8)打開瓶蓋0.79-1.30雙側??0.920.1033(D9)翻書0.89-1.03雙側??1.110.4334(D10)剪開紙1.00-1.29雙側??1.150.3335(D11)剪紙成兩半1.01-1.10雙側??1.110.2936(D12)系紐扣1.15-1.29雙側??1.290.3437(D13)在線條之間涂色0.96-1.66雙側??1.03-0.0138(E1)手觸小丸2.240.29單側2.001.80??39(E2)手指戳小釘板0.87-0.43單側0.83-0.29??40(E3)放方木0.74-0.39單側0.73-0.94??41(E4)放小丸0.66-0.36單側0.63-0.88??42(E5)放小木樁0.750.04單側0.72-0.48??43(E6)造塔0.900.22單側0.78-0.15??44(E7)插形狀1.07-0.96單側1.05-1.56??45(E8)造塔1.21-0.35單側0.93-1.13??46(E9)造火車0.94-0.94單側0.89-1.85??47(E10)穿珠子0.74-1.25雙側??0.840.2948(E11)模仿畫垂線1.07-1.47雙側??1.380.1449(E12)模仿畫水平線0.84-0.97雙側??0.960.5450(E13)放小丸0.93-1.27單側1.04-2.14??51(E14)穿線1.05-1.68雙側??1.21-0.0752(E15)臨摹十字0.73-1.41雙側??0.760.2453(E16)描線0.72-1.56雙側??0.750.1254(E17)搭樓梯0.90-1.03單側0.77-2.14??55(E18)臨摹十字0.69-1.41雙側??0.720.4556(E19)搭金字塔0.84-1.17單側0.83-2.36??57(E20)兩點連線0.85-1.43雙側??0.910.4358(E21)模仿正方形0.79-1.47雙側??0.830.4559(E22)剪圓形0.83-1.47雙側??0.850.5360(E23)折紙0.87-2.09雙側??0.920.1961(E24)剪正方形0.77-1.95雙側??0.790.30不合適或DIF項占比(%)5.4(3/56)73.2(41/56)6.7(2/30)76.7(23/30)0(0/26)34.6(9/26)

注 標紅為Infit不適合項目或兩組間項目難度尺度對數值之差的絕對值大于0.5的項目；*表示該項目沒有被納入該項目組

2.4 FMFM單手和雙手操作項目分析 FMFM中56個項目第1輪項目分析后有11個項目未能區分出單手或雙手項目，第2輪尚有4個未能區分出單手或雙手項目項目，第3輪討論后30個項目歸入單手項目組，26個項目歸為雙手項目組(表2)。

2.5 FMFM單手項目的Rasch分析和DIF分析 表2顯示，單手30個項目進行Rasch分析后，不適合項目占總項目的6.7%(2/30)，單手30個項目平均難度估值焦點組為-4.28對數，對照組為4.28對數，兩組DIF分析差異有統計意義(χ2=16 265，P<0.001),焦點組明顯低于對照組(差值為8.56)，30個項目的難度尺度對數值之差的絕對值>0.5有23個(76.7%)。

2.6 FMFM雙手項目的Rasch分析和DIF分析 表2顯示，雙手26個項目Rasch分析顯示沒有不適合項目。雙手26個項目平均難度估值焦點組為1.18對數，對照組為-1.18對數，兩組DIF分析差異有統計意義(χ2=22743，P<0.001),對照組明顯低于焦點組(差值為2.36)，26個項目的難度尺度對數值之差的絕對值>0.5有9個(34.6%)。

3 討論

DIF以往通常在教育和心理相關學術界受到較多的關注，常見用于評價教育及心理測試時在不同性別和種族間的公平性[25, 26]，近年來醫學界也開始重視標準化評估工具的DIF分析，多用于同一工具不同語種版本間的DIF分析[27]，也有研究者用于分析普適性評估量表在不同疾病間的DIF[28]。盡管偏癱型腦癱屬于腦癱的一種類型，但是與非偏癱型相比其功能發育水平，尤其是上肢功能水平發展有著明顯的差異，為了更好地適應偏癱干預措施的目標制定、效果評價，有必要確認FMFM在偏癱型與非偏癱型腦癱中的項目功能是否存在差異。DIF分析早期采用的項目排序法、能力組法已經被摒棄，而分層樣本的卡方方法Mantel-Haenszel(M-H)多用于二分類項目(答案為是或否的項目)，在非參數研究中DIF的方法包括SIBTEST和Dorans標準化等，然而在過去20多年中，隨著基于項目反映理論的DIF分析法的研發，使得DIF研究更為全面與深入[20]。

測試人群中不同組別分值的平均分數(均值或中位數)存在差異，只能說明不同組間人群能力存在差異，并不能驗證存在DIF，因此無論采用何種DIF分析方法，只有在相似能力的被試者間進行焦點組(通常在整體中處于相對少數的群體，本研究即非偏癱組)與對照組(在整體中處于相對多數的群體)的DIF分析才是合理的，基于能力進行不同組間的配對是DIF分析中重要環節[20]，由于測試總分通常最能反映被試者的能力，因此本研究采用FMFM分值進行能力配對，從FMFM的構成框架可以發現，除了A區(視覺追蹤)5個項目以外，其余項目(共計56項)幾乎都與上肢的操作能力相關，所以把56項的原始總分作為配對標準。

本研究采用了2001至2018年我院醫聯體兒童康復協作網的12家兒童康復機構以及來自上海的8家特殊教育機構的FMFM評估數據，可以較好地反映在上海接受康復和特殊教育的腦癱患兒的精細運動功能狀況，共計納入1 556例腦癱患兒，為2008年建立FMFM時樣本的2.24倍，偏癱占比為25.8%，幾乎與2008年樣本的偏癱占比保持一致(26.6%)[16],與國外文獻報道也極為近似(23.9%～27.3%)[29]，顯示偏癱型腦癱在腦癱整體人群中具有穩定的占比。可能由于偏癱患者相對整體功能障礙較輕，比較難以獲得長期隨訪數據，因此在評估整體樣本中偏癱的占比下降至19.2%，由于基于項目反映理論的DIF分析要求，首先需要進行單維性分析，采用Rasch分析法進行單維性分析通常要求具有200個樣本，納入本研究的偏癱樣本共有661個，因此按照30%的比例抽取了198個偏癱FMFM對側評估數據，并采用FMFM原始分分層法以1∶4隨機配對了792個非偏癱組樣本，結果顯示兩組FMFM56個項目的原始分值差異無統計學意義，從而成功完成焦點組與對照組的能力配對。

基于焦點組與對照組990個樣本和FMFM的56個項目進行項目反映理論的DIF分析，首先需要確保測試項目在被試樣本群中具有單維性，采用單參數的Rasch分析顯示，56個項目中有3個項目被判定為不適合項目，雖然沒有達到小于5%的要求，但是處于接近的水平(5.6%)，為了不破壞原有量表的完整性，決定保留全部56個項目進行下一步DIF分析，DIF分析結果顯示兩組間存在明顯的DIF，焦點組的平均項目難度估值明顯低于對照組(差值為7.59)，要使兩組間的項目功能等效，焦點組項目難度估值需要提升3.79對數，而對照組需要降低3.79對數。如何處理DIF，通常采用的方法為移除具有DIF的項目，可以一次性移除所有項目，但是更為推薦的是從DIF最為顯著的項目開始進行迭代移除[20]，如果具有DIF的項目占比過高，則可以考慮對項目組進行重新建構，目前并沒有明確的指標來判斷達到多少占比就應該重新建構，本研究FMFM的56個操作項目中具有DIF的項目占比高達73.2%，顯然通過移除項目是無法消除兩組間的DIF的。

根據偏癱患兒上肢發育特征，目前采用較多的干預方法有手-臂雙側強化訓練(HABIT)和/或強制誘導運動療法(CIMT)，要求功能評估能兼顧單手和雙手的功能，由于FMFM構建時手-臂雙側強化訓練理念上沒有普遍推廣，對于單手和雙手操作技能的理解不夠深入與清晰，加之強制誘導運動療法(CIMT)相對占主導地位，因此當時在對FMFM項目單雙手操作技能劃分時，把較多的項目歸入單手操作項目[18]，本研究邀請了5位從事兒童手功能評估與干預的專業人士重新理清概念，通過3輪項目分析，最終把56個項目分為單手30項和雙手26項，進一步分析焦點組與對照組在單手和雙手項目組中是否依然存在DIF，結果顯示不論單手項目組和雙手項目組中，焦點組與對照組都存在顯著的DIF，但是與單手組相反，雙手組的對照組平均項目難度估值低于焦點組，平均項目難度估值的差值與DIF占比也明顯低于單手組(2.36vs8.56；34.6%vs76.6%)，提示FMFM的操作項目部分在偏癱組與非偏癱組間的DIF更多地表現在單手項目組。盡管雙手項目組的項目功能差異小于單手項目組，但是DIF占比仍然處于30%以上的較高水平，因此為了更為精準地評價偏癱患兒的精細運動功能，需要重新建立評估標準與程序。

本研究的意義和存在的不足：通過本研究確立了FMFM在偏癱組與非偏癱組間存在DIF，用于比較兩組間的功能差異可能難以等效，為了進一步適應偏癱型腦癱患兒的康復干預技術，需要重新構建針對偏癱型的FMFM評估策略。主要不足之處在于DIF是常見然而又是極其復雜的現象，盡管盡可能地排除并控制了可能的外在影響因素，但是導致DIF最深層的原因還有待于進一步探索。