影響單側唇裂鼻畸形二期整復主觀評價結果的鼻測量指標探究

李業平 鄭謙 尹恒 郭春麗 石冰 李承浩

口腔疾病研究國家重點實驗室 國家口腔疾病臨床醫學研究中心四川大學華西口腔醫院唇腭裂外科 成都 610041

單側唇裂繼發鼻畸形整復技術的改進及其整復效果的提高一直是整形外科醫師極為關注的問題，理想的單側唇裂繼發鼻畸形整復目標之一在于恢復鼻部外形及鼻孔的對稱性。

通過文獻回顧發現，盡管整復此畸形的方法眾多，但是通過單一的方法或治療方案很難達到徹底消除鼻部畸形的目的，而且目前尚無研究明確單側唇裂鼻畸形二期整復中的關鍵性因素[1-4]。

目前認為，整復效果的嚴格準確評價是完成手術技術改進和提高整體治療效果的重要手段。當前常用的單側唇裂繼發鼻畸形相關的臨床研究主要分為主觀評價和客觀測量2種方式。評價媒介分別有直接臨床評估、臨床照片測量、臨床錄像評估和三維評估[5]。

一方面，Asher-Mcdade 5分制鼻唇評價體系因其具有良好的一致性和可信性，已被諸多研究應用于有關單側唇裂鼻畸形滿意度評價、畸形嚴重程度分析和整復效果評價[6]；此方法常涉及的鼻評價內容有鼻外形和鼻孔對稱性。但是此方法只能定性地反映整復效果，缺乏測量數據的支持，因此，不利于外科醫生了解整復技術的效能，更難以指導手術技術的改進。

另一方面，客觀測量的研究多基于裁剪照片對鼻部進行線性比率測量和角度的對比分析，進而評估相關整復術式或治療方案的效能；此方法因其具有簡便、經濟、無損害和可反復測量等優點，且測量結果可信性高，許多唇腭裂治療中心均已將其當作報告研究成果的主要方式。此方法的缺陷在于，借助鼻部的解剖標記點難以全面反映鼻部整體美觀度[7]。

遺憾的是，當前多數研究集中于運用單一評估方法的對鼻畸形及其整復效果進行報道，缺乏二者之間關聯性的研究。因而，在鼻畸形的諸多表現中，哪部分畸形的形態變化對術后整復效果的評價有影響仍不明確。換句話說，影響單側唇裂繼發鼻畸形整復主觀結果判定的預測性客觀測量指標尚需進一步探究。

為此，本研究通過對80張單側唇裂繼發鼻畸形患者鼻整復術后仰位照片，分別進行主觀評價和客觀測量，利用多水平模型分析，明確影響主觀評價結果的客觀測量參數，以幫助外科醫生針對性地改進手術技術、提高單側唇裂繼發鼻畸形的整體治療效果。

1 材料和方法

1.1 研究對象

選擇2016年3月—2017年6月至四川大學華西口腔醫院行單側唇裂繼發鼻畸形二期整復術患者80名為研究對象，其中男50例，女30例，年齡16～28歲，平均21.25歲。所有患者均有水腫消退后清晰仰位向術后照片，且納入研究前已簽署知情同意書并符合倫理委員會相關要求。

1.2 照片獲取及客觀測量

為保證本研究具有滿意的準確性和可信性，所有研究對象的仰位照片均由同一名經驗豐富的攝影師按照標準照相法進行拍攝，拍攝設備主要包括Nikon D300s單反數碼相機（Nikon公司，日本）、固定相機用三腳架、雙光源補光系統、淺藍色背景板。所有符合要求的仰位照片參照Farkas人體測量學標準進行鼻部解剖標記點的定位，測量建構如下所述。

1.2.1 解剖標記點 1）內眥點（En）：瞼裂內側連接點。2）鼻根點（N）：鼻背上方中線處最凹點。3）鼻尖點（Prn）：鼻尖最前凸點。4）鼻孔頂點（Nt）：鼻孔內緣最高點。5）鼻基腳點（Nb）：鼻翼-頰連接處基部中心點。6）鼻翼最外點（Al）：鼻翼外側緣最外側點。7）鼻翼曲點（Ac）：鼻翼-頰連接處外側點。8）鼻小柱基點（Sn）：鼻小柱-前唇連接處與面中線交叉點。

1.2.2 測量建構 1）水平參考線：兩側內眥點連線。2）垂直參考線：垂直平分水平參考線的直線，即面中線。3）鼻孔上水平線：過鼻孔頂點的水平線。4）鼻孔下水平線：過鼻翼曲點的水平線。5）Sn水平線：過鼻小柱基點的水平線。6）Sn垂直線：過鼻小柱基點的垂直線。7）鼻翼基部連線：鼻翼最外點與同側鼻翼曲點連線。8）鼻翼連線：鼻尖點與鼻翼曲點連線。9）鼻翼基腳點：鼻孔外下點與同側鼻翼曲點連線的中點。10）鼻尖部交點：過鼻孔頂點水平線與兩側鼻翼外形線的交點。11）鼻部第二焦點：鼻翼上與鼻尖—鼻翼曲點連線距離最大點，即鼻翼外凸點。

圖片測量軟件為Image-pro Plus 6.0（Media Cybernetics公司，美國）和MB-Ruler 4.0。本研究只選擇鼻部特定區域內的距離比值或角度來評價手術整復效果，以消除照片固有的縮放失真，觀察指標測量描述如圖1所示。

圖 1 鼻部測量參數示意圖Fig 1 Schematic diagram of nasal measurement parameters

本研究所有測量均由同一名觀察者在標準條件下進行測量，每張照片的各個測量指標均測量3次，取平均值進行統計分析以減小誤差，測量間隔時間為2周。

1.3 主觀評價

本研究評價者由25名四川大學華西口腔醫院唇腭裂外科醫護人員組成，其中包括3名高年資外科醫生、1名唇腭裂影像資料收集與管理負責人、8名低年資住院醫師和13名唇腭裂護理人員組成。所有評價者只能看到經過裁剪的鼻部區域照片，無法辨識患者個人信息，以保護患者隱私。

將80張照片分為16組，每組5張，依次橫向排列，放置于Power Point幻燈片中；評價者使用5分制評價方法對80張照片進行主觀等級評價，評價期間小組成員全程不得與他人交流。其中1分指鼻形態非常好，2分指鼻形態良好，3分指鼻形態一般，4分指鼻形態較差，5分指鼻形態非常差。評價過程中要求所有評價者根據照片中患者鼻形態將其歸類至相應等級中；所有評價者進行主觀等級評價時未被告知相應患者的客觀測量數據。

主觀評價共分為2次，間隔1月，2次評價結果均由研究者進行統計，并計算每名評價者自身一致性，最后篩選一致性結果符合要求的評價者進行數據統計分析。

1.4 統計學方法

采用Kappa值檢驗25名評價者主觀評分的自身一致性（0.21～0.40為一般的一致性；0.41～0.60為中度一致性；0.61～0.80為高度一致性）；仰位向照片客觀測量的復測信度采用組內相關系數（intraclass correlation coefficient，ICC）（＞0.90認為一致性理想）進行檢驗；由于研究用照片可能會有不同主觀評價結果，存在重復測量，即非獨立數據，因此只能選擇多水平模型分析，以明確不同等級評價（因變量）間客觀測量參數（自變量）的差異。本研究中統計檢驗結果P＜0.05時，認為樣本差異具有統計學意義。文中涉及統計分析借助SPSS 17.0統計軟件（SPSS公司，美國）和MLwiN Version 2.30統計軟件（布里斯托大學，英國）來完成。

2 結果

25名評價者先后2次主觀評價的自身一致性檢驗結果顯示：3名高年資外科醫生和1名影像資料管理負責人具有中/高度一致性，這從側面證明了高年資醫生和影像資料管理負責人的評價標準相對穩定；而其余觀察者的一致性相對較差（Kappa值小于0.40），無法將其結果代入多水平模型分析。

客觀測量ICC值復測一致性理想，其結果顯示：角度ICC值為0.942，P＜0.05；線性ICC值為0.956，P＜0.05。

多水平模型分析結果見表1，結果顯示：在5個區域內的測量參數中，僅有鼻尖對稱參數（估計值=3.273，P=0.017）和鼻小柱對稱參數（估計值=2.563，P＜0.001）在不同主觀評價等級間存在的差異均具有統計學意義。

表 1 多水平模型檢驗結果Tab 1 Statistical analysis of muti-modeling test

即鼻尖偏斜程度越大，分值越高，評價結果越差；兩側鼻小柱越不對稱，分值越高，評價結果越差。鼻翼外凸角、鼻翼基腳內傾角、鼻底寬度參數結果在各等級之間的差異不具有統計學意義。

3 討論

單側唇裂繼發鼻畸形不僅對患者容貌有負面影響，而且對其鼻通氣功能、自尊意識、心理健康及生活質量造成不同程度的損害[8]。由于此畸形既與初始畸形嚴重程度相關，同時也和醫源性因素及生長發育因素存在著密切聯系[1]。因此，繼發唇裂鼻畸形的臨床表現也是復雜多樣，如：鼻尖偏斜、鼻尖突度不足，裂側鼻翼塌陷，裂側鼻翼基腳扁平，兩側鼻底寬度比和兩側鼻小柱長度比不對稱等[1-2]。

理想的單側唇裂繼發鼻畸形整復目標在于，恢復鼻部外形及鼻孔的對稱性。回顧相關研究發現，盡管矯正此畸形的整復術式眾多，但是能夠獲得穩定且重復一致性良好整復效果的手術方法卻仍不明確[9]。因此探究影響唇裂鼻整復效果的敏感指標，對于提高當前治療水平具有重要意義。考慮到東方人鼻型屬于Farkas分類中第三類型，有別于高加索人種鼻型，且面部美觀度評價受種族差異和文化背景影響較大，因此有必要基于東方人鼻型特點對單側唇裂繼發鼻畸形患者的整復效果進行獨立的評估。

在當前關于客觀測量評估整復效果的臨床研究中，多是基于Farkas-Lindsay測量體系，涉及鼻部的測量指標主要是鼻底寬度比和鼻小柱長度比，而對鼻尖、鼻翼及鼻翼基腳畸形則缺乏相應的測量參數。為了更全面反映東方患者鼻型變化，筆者增加了相應測量參數，即鼻尖和鼻小柱對稱性參數。另外，為了最大限度克服照片測量自身局限性并保證研究結果的可信性，本研究所涉及的測量參數都是基于明確的解剖標記點，采用線性比率指標和角度指標，避免了攝影產生的縮放失真率造成的干擾；另一方面，本研究由同一人經過多次測量完成，避免了因不同測量者間的人為差異造成的誤差。本文中客觀測量方法具有理想的復測一致性，角度測量和線性比率測量的ICC值分別為0.947和0.921，P＜0.05。

Asher-McDade主觀等級評價主要是采用5分制來分別評價鼻外形、鼻對稱性、鼻側貌和紅唇形態，諸多研究[10]表明該方法對于定性評價鼻唇形態具有理想的準確性和可信性。回顧既往研究發現，基于裁剪圖像的主觀評價可以減少周圍特征對評判結果的影響，所以其結果具有更好的一致性和可信性；諸多學者[11-13]的研究均發現：標準仰位向照片可提供更全面的鼻部信息，所以更適用于評價鼻部外貌。本研究基于以上2點，選擇了裁剪的仰位照片作為5分制主觀評價的媒介。

除了保證主客觀評價方式的準確性，本研究對評價者影響評價結果的文獻進行了回顧。Eliason等[14]認為，專家評判更為嚴格，相較于外行評價者而言，結果更穩定，可信性更高。Zhu等[15]回顧了主觀評價鼻唇外形研究的文獻，旨在探究專家和外行人誰的評價結果更可信，但結果顯示，在11項研究中，3項研究結果示外行人更嚴格準確，5項研究報道專家評判結果的準確性優于外行人，另外3項研究示此二者評判差異無統計學意義。鑒于此筆者在25名預備觀察者中選取了一致性良好的4人評判結果作為最終的主觀評價結果。

除此，筆者回顧了探究主客觀相關性的文獻研究，結果如下。Russell等[16]對影響單側唇腭裂術后患者鼻美觀度的客觀測量參數進行探究，結果發現，經評價者評定的單側唇腭裂初期整復術后鼻形態最優組和最差組之間，確實存在著鼻客觀測量結果上的差異：鼻部扭曲參數和鼻外形周徑參數與鼻美觀度顯示出正相關性；但是由于指標缺乏針對性區域，所以難以指導手術改進。Fisher等[17]為探究影響初期唇裂整復術前鼻畸形嚴重程度等級評價的敏感客觀測量指標有效性，分別由4位高年資整形外科醫生對納入的40例單側唇腭裂患兒的術前鼻形態照片進行等級評價，并與各個患者相應的客觀測量結果匹配，對二者結果進行相關性分析，得出裂側/非裂側鼻底寬度比和鼻小柱偏斜角是預測單側唇裂術前鼻畸形嚴重程度的敏感客觀測量指標；他們在文章中特別強調，由于單側唇裂鼻畸形整復和自身鼻部發育存在個體差異，鼻部各處的形態會發生相應的變化，因此，該客觀測量指標無法預測唇裂鼻畸形二期整復手術效果的主觀評價。

本研究結果顯示鼻尖參數和鼻小柱對稱參數與鼻整復效果評價結果間存在明確的相關性，而經整復后的鼻翼、鼻翼基腳和鼻底處畸形無相關性，由此也證實了Fisher敏感指標隨治療而改變的觀點。

He等[18]對33名單側唇裂繼發鼻畸形患者術前鼻仰位照片進行了客觀測量和主觀評價，結果發現單側唇裂繼發鼻畸形二期整復術前鼻翼長對稱性和鼻小柱傾斜角與鼻部的美觀度存在的相關性，并建議外科醫生在手術時應尤其注意恢復兩側鼻翼對稱性以及矯正鼻小柱過度偏斜。Russell等[16]的研究中，經照片評價后，最優組和最差組間的鼻面部客觀測量參數存在差異，其中鼻小柱寬和鼻唇角是敏感指標，但作者考慮其研究樣本量較小，所以尚不能得出二者相關性的結論。Gassling等[19]對10名單側唇腭裂患者鼻唇外貌進行主觀評價（5名專家、3名醫生）和客觀測量（鼻額角和鼻唇角），結果發現二者存在一致性，但作者也指出其自身局限性——測量指標未涉及鼻部對稱性和鼻孔形態。Power和Matic[20]的研究指出，當臨床研究樣本少于10例時，其結論的有效性和準確性是可疑的，建議樣本量應大于27例。本研究樣本為80例，且主觀評價結果選取較穩定者，保證了數據統計分析的準確性。

在目前臨床研究中，數據處理多以經典的統計分析方法為主，但是對于有重復觀測的臨床縱向研究設計來說，經典統計方法無法分離同一個體重復觀測數據內部相關作用，不適宜應用。臨床研究資料常為重復測量資料或縱向數據，這類數據通常對每個受試對象按照時間順序對某些指標進行重復測量而得，傳統的統計方法如卡方檢驗、t檢驗、Logistic回歸等，均是假定所有觀測值之間是相互獨立的。而重復測量縱向數據的觀察對象之間相互獨立，觀察對象的重復觀察值存在相關，采用傳統統計方法分析會忽略重復觀測值內部的相關性，低估模型參數的標準誤，從而高估檢驗統計量，使得統計結果出現偏差。而多水平模型分析的方法，可以解決重復測量數據內部相關性問題。基于主觀評價的結果存在非獨立性，且客觀測量與主觀等級評價的結果經檢驗后均滿足臨床試驗可靠性要求，本研究選擇了多水平模型分析以保證結果的準確性，最終結果顯示：鼻尖偏斜參數和鼻小柱長度參數可以成為預測唇裂鼻畸形整復效果的預測性指標，而糾正后鼻翼形態和鼻底寬度并不影響整復效果的優劣。這一結論也證實了Meyer-Marcotty等[21]的研究結果：越接近面部中線的指標，對面部容貌的影響越大。

綜上所述，影響單側唇裂繼發鼻畸形整復效果的關鍵因素在于能否有效糾正鼻尖偏斜和裂側鼻小柱長度不足2種畸形。

本研究通過對80例單側唇裂繼發鼻畸形患者二期整復效果照片的各自獨立的主觀等級評價和客觀測量，結果發現鼻尖偏斜參數和鼻小柱長度參數可作為單側唇裂繼發鼻畸形二期整復效果主觀評級的預測性指標。