邱賽男 金作林

納入2008~2014 年來第四軍醫大學口腔醫院正畸科就診的已唇腭裂手術修復后的8~20 歲非綜合征單側完全性唇腭裂(complete unilateral cleft lip and palate,UCLP)患者50例、單側完全性唇裂 (complete unilateral cleft lip, UCL) 患者 28例,收集初診頭顱側位片及其他相關資料。
病例納入標準: ① 中國人; ② 先天性UCLP/UCL.除先天性唇腭裂外無合并其他綜合征; ③ 拍攝頭顱側位片時除唇腭裂修復術外無其他顱面部矯形治療史,未接受過任何形式的正畸治療; ④ 1 歲前行唇裂手術, 3 歲前行腭裂手術。
參照頭顱定位側位片,應用Baccetti改良CVM分期法[6]對病例進行頸椎分期,分為3 組:CS1、CS2 期(UCLP患者共12 例,女性1 例,男性11 例,平均年齡10.5 歲;UCL患者共8 例,女性3 例,男性5 例,平均年齡10.1 歲),CS3、CS4期(UCLP患者共12 例,女性3 例,男性9 例,平均年齡13.8 歲;UCL患者共9 例,女性1 例,男性8 例,平均年齡13.6 歲),CS5、CS6期(UCLP患者共26 例,女性8 例,男性18 例,平均年齡18.6 歲;UCL患者共11 例,女性6 例,男性5 例,平均年齡17.8 歲)。
所有符合條件的頭顱側位片均是由同一操作者使用Wincep8.0軟件間隔2 周進行描點和測量兩次,如果同一個體某一指標差異大于0.5 mm或0.5°,則進行第3 次測量,取測量結果均值進行數據匯總。采用的標記點和測量項目(圖 1)。

圖 1 頭影測量標記點及參考測量平面示意圖Fig 1 Cephalometric landmarks and planes
1.2.1 OP平面 U6、L6中點和U1、L1中點的連線 MP平面: Me和Go(L)連線; VT(FH)平面:過S點與FH平面垂直的線。
1.2.2 線距 ①N--S(mm)、N-Ba(mm)、S-Ba(mm)、ANS-PNS(mm)、U1-U6(mm)、Co-Go(mm)、Go-Gn(mm)、Co-Gn(mm)指相對應兩標志點間距離;②N-ANS(mm)、N-Me(mm)、ANS-Me指相對應兩標志點在VT(FH)平面上垂足間距離;③U1-PP、U6-PP分別指U1、U6到PP平面的垂直距離;④上唇突度、下唇突度分別指TUL、TLL點到TC、TN連線的垂直距離;⑤wits值:A、B在OP平面垂足間距離,A點在前為正值。
1.2.3 角度 ①NSBa(°)、SNA(°)、ANB(°)、SNB(°)、SND(°)分別指相對應的三點間所形成的角度; ②SN-PP(°)、SN-MP(°)、SN-OP(°)分別指兩個平面間之交角;③Y軸角:S、Gn連線與FH平面相交之下前角;④U1-SN(°):上切牙牙體長軸與SN平面相交之后交角;L1-MP(°)下切牙牙體長軸與MP平面相交之下前角; U1-L1(°):上下中切牙牙體長軸之后交角;⑤Z角:軟組織頦前點至唇突點連線與FH平面之間的后交角;⑥鼻唇角:鼻小柱點與鼻下點(SN)連線與鼻下點SN與上唇突點TUL連線的下前角;⑦面型角: Ns、SN連線與SN、TC連線的后上交角。
使用PRISM 6.0統計軟件對同一類型不同發育期患者的頭影測量數據進行正態性檢驗和方差齊性檢驗后,采用單因素方差分析后多重組間比較,分別比較UCLP、UCL患者不同生長發育期生長發育差異。
UCLP、UCL不同發育期的頭影測量描述性統計結果(表 1~2)。結果顯示:UCLP與UCL患者均表現為S-Ba、NSBa、SNA、ANB、ANS-PNS、U1-U6、N-ANS、SN-PP、SNB、Y angle、U1-SN、L1-MP、U1-L1、Z角、鼻唇角、下唇突度、面型角在不同發育期比較無明顯差異;反應唇腭裂患者垂直向發育(N-Me、ANS-Me、U6-PP)、下頜骨大小的指標(Co-Go、Go-Gn、Co-Gn)CS5、6較CS1、 2期明顯增大;面下高、總面高分別增加9.76、 12.29 mm,下頜體長度,下頜支高度及下頜體總長分別增加8.30、 9.38、 14.38 mm。
UCLP患者相鄰組間比較結果顯示:總面高(N-Me)、下頜體長度(Go-Gn)、 下頜總長(Co-Gn)CS3、CS4期較CS1、 2明顯增大,上唇突度CS3、CS4期較CS1、 CS2期明顯減小;面下高(ANS-Me)、下頜支高(Co-Go)、下頜總長(Co-Gn)CS5、CS6期較CS3、CS4期有明顯的增加,分別增加4.80、 3.85、 8.45 mm。
UCL患者相鄰分組間比較結果顯示:總面高(N-Me)、磨牙區牙槽高度(U6-PP)、下頜總長(Co-Gn)CS3、CS4期較CS1、CS2期明顯增大;下頜支高(Co-Go)、wits值CS5、CS6期較CS3、CS4期有明顯的增加。
頜面部生長發育的研究方法分為橫向研究與縱向研究;縱向研究是指對一直未行治療的患者不同發育階段進行追蹤觀察;但因為歐美發達國家唇腭裂序列治療相對完善,所以國外學者多研究經早期正畸或矯形治療干預后唇腭裂患者的發育[7-8];橫向研究指相匹配的實驗組與對照組的對比研究, 資料的收集相對容易,可以在短期內進行大樣本研究而獲得較可靠的結果。因為縱向研究的資料追蹤相對困難且涉及倫理問題,近些年來唇腭裂顱頜面生長發育應用橫向研究的較多;而國內對唇腭裂發育規律探討的橫向研究尚未見報導。

表 1 UCLP不同發育期數據統計分析Tab 1 Statistical analysis of the data of the patients with UCLP at different developmental stages
本研究發現UCLP患者在不同發育期組間的顱底測量指標N-Ba、S-Ba、NSBa不同組間沒有統計學差異,而N-S CS5、6期較CS1、2期比較有統計學意義,說明UCLP患者的前顱底發育緩慢,后顱底及顱底形態可能沒有明顯變化。
3.1.2 UCLP患者的SNA、ANB、SN-PP、ANS-PNS、U1-U6、N-ANS不同發育期組間比較均沒有統計學差異,說明隨著發育UCLP患者上頜骨相對于顱底和下頜位置可能沒有明顯變化,上頜腭部矢狀向及牙槽矢狀沒有明顯增大,上頜骨垂直向(N-ANS)發育可能也并不明顯; UCLP患者的U6-PP CS5、CS6期較CS1、CS2期有統計學差異,而U1-PP則組間沒有明顯差異,即說明隨著發育,UCLP患者的后牙槽高度有緩慢增加,考慮可能與牙齒萌出相關,而前部牙槽則發育遲緩,可能與唇腭裂所伴發的牙槽突裂對發育有影響[9]有關。本課題組前期研究了正常非唇腭裂人群安氏I類患者的發育規律,發現安氏I類不管男性還是女性患者SNA角不同發育期組間均沒有統計學差異,而上頜骨長度(ANS-PNS)在CS1-CS4期均有明顯生長,男性患者在CS1到CS2期,CS3到CS4期有兩個明顯的生長高峰,CS4期后還有少量增長,而女性患者CS1-CS4期持續生長,CS4期后生長基本停止[10];Nanda等[11]縱向研究了6~24 歲正常人群的發育,發現女性患者在6~12 歲(相當于CS1-CS4)上頜骨矢狀向均在發育,男性患者矢狀向發育可以持續到18歲(相當于CS6),這與本課題組結果較為相似。這也提醒我們唇腭裂患者上頜矢狀向長度(ANS-PNS)不同發育期組間沒有明顯差異,可能是唇腭裂患者所特有的發育特點,但鑒于上頜骨發育可能存在性別差異,我們將進一步加大樣本,后期盡可能將不同性別分開研究,進一步探討唇腭裂患者的顱頜面發育規律。

表 2 UCL不同發育期統計數據及比較結果Tab 2 Statistical analysis of the data of the patients with UCL at different developmental stages
3.1.3 UCLP患者的下頜骨大小(Co-Go、Go-Gn、Co-Gn)在CS5、CS6期較CS1、CS2期有明顯的增大。UCLP下頜體長(Go-Gn)CS3、CS4期較CS1、CS2期顯著增大, 但CS3、CS4期與CS5、CS6期則沒有統計學差異,升支高度(Co-Go)CS5、CS6期較CS3、CS4期明顯增加;下頜總長(Co-Gn)相鄰發育期均有增加,這說明UCLP患者下頜發育中,下頜體可能較下頜升支發育早;UCLP患者在CS3、CS4期后,下頜體發育速度減緩,但下頜升支伴隨著面下高增長速度加快;可能也正因為下頜骨的發育較顱底明顯,下頜相對于顱底位置(SNB、SND)有緩慢向前;可能因為下頜升支的發育使面下高和總高有明顯增大; Abuhijleh等[12]將6~22 歲UCLP患者按手腕骨骨齡分成青春期前、中、后三組研究其發育規律,發現UCLP患者的N-S,N-Ba、Go-Gn、Co-Go、Co-Gn、N-ANS、 N-Me、 ANS-Me不同發育期組間均有差異,而上頜矢狀向發育遲緩,不同組間沒有統計意義;這與我們的研究結果略有差異,可能原因是因為分組形式、樣本(東西方人)、樣本量等差異。
3.1.4 本研究發現 UCLP患者反應上下牙槽及牙齒關系的指標(U1-SN、L1-MP、U1-L1), Z角、鼻唇角、下唇突度、面型角在不同發育期均無明顯差異,只有上唇突度CS3、CS4期較CS1、CS2期明顯減小,而CS5、CS6期較CS3、CS4期則沒有明顯變化,這與Moreira[13]縱向研究唇腭裂患者7、 11、 18 歲的軟組織側貌改變發現唇腭裂患者在11 歲時上唇及鼻底區最不協調基本一致。
UCL患者的前后顱底緩慢增大,形態沒有明顯差異,上頜相對于顱底位置及大小可能沒有明顯改變;而下頜骨大小(Co-Go、Go-Gn、Co-Gn)在CS5、CS6期較CS1、CS2期有明顯的增大,這顯示UCL患者顱底及下頜骨發育規律可能與UCLP患者患者相似;與UCLP患者發育規律不同的是UCL患者的上唇突度組間沒有明顯差異;UCL患者的U1-PP、wits值CS5.6較CS1、2有統計學差異。
很多研究[4-5,14]發現早期手術修復后的UCLP患者上頜骨矢狀向發育不足,有研究發現經早期上頜前牽的等治療,可以促進上頜發育[15]。而本研究結果提示臨床醫生早期牽引后穩定性可能需要進一步觀察;本研究發現UCLP患者下頜支高度及面下高在青春發育高峰期(CS3、4)[16]后仍有發育,如果治療較早的話,要預測患者下頜支,面下高的變化趨勢;關注UCLP患者治療過程中垂直向控制等問題。
8~20 歲UCLP患者與UCL患者上頜骨大小和位置可能沒有明顯變化,而下頜骨則可能有明顯增大。