肝假性動脈瘤破裂引起消化道出血1例及文獻回顧

扈 星，呂沐翰，李昌平

(西南醫科大學附屬醫院1.全科醫學科；2.消化內科，四川瀘州 646000)

·短篇及病例報道·

肝假性動脈瘤破裂引起消化道出血1例及文獻回顧

扈 星1，呂沐翰2△，李昌平2▲

(西南醫科大學附屬醫院1.全科醫學科；2.消化內科，四川瀘州 646000)

肝假性動脈瘤(hepatic artery pseudoaneurysm,HAP)以往被認為是一種罕見的肝臟疾病，但近年來由于檢查方法的不斷進步，報道日趨增多。HAP破裂可引起膽道出血、腹腔大出血，病情危重，需急診處理。本院收治1例HAP破裂出血患者，現將其臨床資料分析報道如下,同時結合文獻，對HAP破裂出血的發病機制、臨床表現、診斷及治療進行分析。

1 臨床資料

1.1 初診 患者男性，80歲，以“黑便2-d”為主訴入院。2-d前不明原因出現腹脹，伴劍突下燒灼感，解成型柏油樣大便5～6 次/天，每次量約50 g左右，不含黏液、膿血，不含鮮紅色血液，不伴嘔血。

既往史：1+月前患者無明顯誘因出現右上腹疼痛伴腰背部放射，并服用消炎止痛類藥物。否認其他特殊病史。

入院查體：體溫36.5℃，脈搏78次/分，呼吸19次/分，血壓85/42 mm Hg，發育正常，神志清楚，結膜稍顯蒼白，鞏膜稍顯黃染。胸廓呼吸運動正常，無肋間隙增寬或變窄，語顫正常，無胸膜摩擦音、皮下捻發感，叩診音清，雙肺呼吸音清晰，右下肺可聞及濕性啰音，語音共振正常。心前區無隆起，心濁音界無擴大，心率78次/分，心律齊，心脈率一致，各瓣膜聽診區未聞及雜音。腹膨隆，未見腹壁靜脈曲張，腹部無壓痛、反跳痛，腹軟、無包塊，肝脾肋緣下未觸及，Murphy征陰性，腎區無叩擊痛，移動性濁音陽性，腸鳴音正常，雙下肢不腫。

輔助檢查：血常規示白細胞13.82×109/L，中性粒細胞8.81×109/L，中性粒細胞率63.74%，紅細胞數2.41×1012/L，血紅蛋白72 g/L，紅細胞壓積22.7%，紅細胞平均體積94.2 fL。凝血酶原時間(PT) 15.3 s，PT% 74%，活化部分凝血活酶時間(APTT) 42.5 s。肝功能：丙氨酸氨基轉移酶(ALT)35.4 U/L,天門冬氨酸氨基轉移酶(AST)49.7 U/L,總蛋白42.1 g/L，清蛋白19.1 g/L,A/G 0.83，總膽紅素27.7μmol/L,直接膽紅素21.9μmol/L，總膽汁酸36.1 μmol/L，堿性磷酸酶112.8 U/L,前清蛋白60.7 mg/L。腎功能：尿素18.37 mmol/L,肌酐151.1 μmol/L，腎小球濾過率40 mL/min。入院初步考慮：急性胃黏膜病變(NSAID相關性潰瘍)引起出血可能性大。行急診胃鏡檢查示：食管下段可見靜脈顯露，未見糜爛及異常增生。胃底、胃體、胃竇多處黏膜充血水腫、點片狀糜爛，十二指腸球部及降段可見咖啡色血跡附著。見圖1、2。

1.2 復診 入院第3天，患者突然出現便血，呈暗紅色，含血凝塊，量大，約1 500 g/d左右，幾乎不含糞渣，不伴嘔血。立即予以生長抑素、去甲腎上腺素等治療，便血較前稍緩解。

完善相關輔助檢查：腹部CT平掃提示，肝硬化，脾大，大量腹水，網膜、系膜廣泛腫脹，多發腸管壁腫脹增厚；膽囊多發結石伴膽囊炎；腹主動脈及雙側髂血管壁多發鈣化斑。自身肝血清學檢測示，抗線粒體抗體(+)，抗線粒體M2抗體(+++)。見圖3。

圖1 食管下段靜脈顯露圖2 十二指腸降段咖啡色血跡附著

A：肝硬化顯影；B:膽囊結石顯影。

圖3 CT檢查結果

考慮診斷為：原發性膽汁性肝硬化導致患者出現門靜脈高壓性胃腸病引起便血可能性大。治療經過：予以生長抑素、抑酸、抗感染等治療患者仍間斷、多次便血。輸注紅細胞懸液600 mL，新鮮冰凍血漿800 mL后復查血常規提示，白細胞17.43×109/L，中性粒細胞12.45×109/L，中性粒細胞率71.44%，紅細胞數1.59×1012/L，血紅蛋白48 g/L，紅細胞壓積15.6%，紅細胞平均體積98.2 fL。

1.3 進展 予以生長抑素、抑酸等止血措施效果不佳，便血持續未能緩解。欲行結腸鏡檢查以明確病因，但患者行腸道準備過程中，仍持續便血，故未能行此項檢查。

結合病史特點，暫不能排除動脈出血，故急診行介入治療,采用Seldinger技術穿刺右側股動脈置導管鞘，泥鰍導絲引導下引入5F RH導管至腹腔干造影示：肝左動脈假性動脈瘤形成，肝右動脈、胃左動脈、十二指腸動脈、腸系膜上動脈、腸系膜下動脈造影均未見明顯異常，進一步插管至肝左動脈假性動脈瘤處，用MWCE-18S-3.0-3-HILAL微彈簧圈3個、MWCE-18S-8/4-TORNADO微彈簧圈1個栓塞假性動脈瘤，再造影未見假性動脈瘤顯影。見圖4、5。

介入治療后患者便血基本停止。輸注紅細胞懸液200 mL，血漿200 mL，于術后第3天復查血常規示，白細胞4.63×109/L，中性粒細胞2.90×109/L，中性粒細胞率62.64%，紅細胞數2.23×1012/L，血紅蛋白68 g/L，紅細胞壓積22.4%，紅細胞平均體積100.4 fL。故考慮診斷為：肝左動脈假性動脈瘤破裂引起消化道出血可能性大。

圖4 介入治療前假性動脈瘤顯影圖5 介入治療后假性動脈瘤顯影消失

2 討 論

2.1 發病機制 HAP是由于血液通過一個中斷的動脈壁外滲進入周圍組織而形成的搏動性血腫[1]，具有潛在致命性，其病死率高達40%～100%[2]。HAP主要是由圍繞肝臟的創傷性事件而發生，如肝臟活檢、經皮肝穿刺膽道造影、腹部閉合性損傷、膽囊切除、膽囊或膽管系統與肝動脈之間形成瘺管等[3]。其他重要的病因包括膽結石，非結石性膽囊炎，血管異常和腫瘤等[4]。近年來，隨著有創診斷和微創治療等技術在肝膽疾病中的廣泛應用，醫源性肝動脈出血的發病率逐年升高，需要引起臨床醫生對該病高度重視[5]。

肝內膽管由左右肝動脈分支形成的非軸性動脈網供血,在匯管區內與門靜脈分支伴行[6]。肝內膽管系統與肝臟血管系統(肝動脈、門靜脈)關系密切，在肝內三者被包繞在一個纖維鞘內，肝動脈大部分分支包繞膽管，組成膽管周圍血管叢。在膽道手術、膽道阻塞、膽道急慢性炎癥、膽管引流、膽囊切除、肝穿刺、肝切除時，肝動脈主干及相關分支增粗、擴張、血流量增加，隨著血流搏動瘤體不斷增大，臨近瘤體的膽管壁受壓破潰形成動脈-膽管瘺，當假性動脈瘤瘤壁破裂時就出現膽道出血[7]。通常膽道出血是由肝內假性動脈瘤破裂引起，同時可伴有肝內血腫，部分感染時形成肝內膿腫。而肝外的假性動脈瘤破裂常表現為膽道出血或腹腔內出血[8-9]。

原發性膽汁性肝硬化是一種原因不明的慢性自身免疫性疾病，其病理改變主要以肝內細小膽管的慢性非化膿性破壞、匯管區炎癥、慢性膽汁淤積和肝纖維化為特征，可引起膽管的炎癥、增生性變化和膽汁淤積，導致毗鄰的肝動脈管壁的破壞，進而形成肝動脈-膽道瘺，推測是此病例中引起膽道出血的重要機制。

2.2 臨床表現 HAP無特殊臨床表現，常因突然破裂出現休克或發生嚴重的胃腸道出血被發現。在創傷或活動等因素使得血壓持續或暫時過度升高時，假性動脈瘤破裂進入上消化道、結腸、腹腔或腹膜后，臨床表現多種多樣，缺乏特征性，包括出血(嘔血，便血或胃管、腹腔管、膽道引流管引流出血性液體)、腹痛、腹脹及休克癥狀。若進入膽道則可表現為典型的膽道出血“三聯征”，膽道出血“三聯征”由Gorich等[10]提出，主要有黑便(90%)和嘔血(60%)、膽絞痛(70%)、阻塞性黃疸(60%)，但以“三聯征”為臨床表現的患者所占比例低于40%。HAP破裂也可有并發癥，如感染性栓子相關的感染或炎癥發生。Yu等[11]報道1例HAP引起急性特發性胰腺炎的病例，推測其HAP的形成機理是由于胰酶的自身消化，急性胰腺炎由于不明原因可能侵蝕血管壁，導致形成假性動脈瘤，然后HAP破裂造成膽道出血。膽道出血最常出現在損傷因素發生后幾天至數周內(平均間隔約1個月)，越早期出現膽道出血的患者預后越差[12]。Okuno等[13]提出對于沒有明顯“三聯征”表現的患者，若具有以下一些前驅癥狀，也要高度懷疑假性動脈瘤破裂引起膽道出血的可能。(1)破裂前癥狀：周期性右上腹脹痛及壓迫感；(2)破裂時癥狀：突發的腰背部疼痛，上腹部絞痛；(3)臨床癥狀：間斷嘔血、黑便、便血、發熱；(4)實驗室檢查：支持阻塞性黃疸、白細胞升高，高膽紅素血癥；(5)體格檢查：黃疸、腹部膿腫。

2.3 診斷 HAP破裂造成的出血常呈間歇性，早期診斷困難，且一旦破裂，致死率很高，因此及時、準確診斷尤為重要[14]。常用的診斷方法有：(1)B超及彩色多普勒血流顯影(CDFI)[15]。可清楚地顯示假性動脈瘤的部位、破口、大小、瘤體內有無血栓形成，能顯示動脈內的血流信號，可觀察隨訪瘤體的大小、形態的變化以及治療效果，是臨床工作中篩查的首選檢查，但其準確性高度與操作者的水平相關，而且有時會受到某些解剖位置的限制。(2)增強CT。由于掃描層問題，對于直徑小于8 mm的假性動脈瘤可能漏診。(3)十二指腸鏡檢查。上消化道側視內鏡可對膽道出血做出明確診斷，內鏡下見血液直接從十二指腸乳頭部流出為出血的直接征象，或新鮮血液存在于沒有活動性出血部位的十二指腸為間接征象。也可排除其他常見出血原因如糜爛性胃炎，消化性潰瘍，食管胃底靜脈曲張[16]。(4)肝動脈造影檢查[17]。目前的研究表明，選擇性肝動脈造影是診斷原因不明膽道出血的首選方法，對膽道出血的診斷具有很高的敏感性。當出血量大于0.5 mL/min，即可顯示造影劑外溢，且造影劑外溢是診斷出血最可靠征象；當出血量小于0.5 mL/min及出血間歇期，肝動脈分支上的瘤樣擴張或假性動脈瘤，柱狀擴張等改變亦視為出血動脈。

2.4 治療 國外相關報道表明，目前所采用的微創技術用于假性動脈瘤的治療主要包括：超聲引導下壓迫，血栓形成劑注入假性動脈瘤，栓塞術和支架術[18]，前兩種方式更適用于下肢，而不是內臟假性動脈瘤。HAP破裂常引起嚴重消化道出血和失血性休克，保守治療往往效果不佳，需行介入或手術治療才能解決問題[19]。目前多主張采用經導管血管栓塞術(transhepatic arterial emboliza-tion，TAE)，被認為是診斷和治療的金標準，其具有創傷小，止血迅速，效果持久可靠，不成功可再次栓塞治療并可避開感染部位等優點[20]。目前國外多數學者認為，實施與病變動脈相關的某一肝動脈分支或肝內血管分支的栓塞治療，可使這種具有生命威脅的疾病通過安全非手術方法來治愈，在膽道出血間歇期手術較為安全,但會增加術中定位的困難。TAE被認為是一種安全，并發癥小于2%的治療手段，但是仍存在并發癥，如膽囊壞死，線圈遷移至非栓塞血管，遠端移位，血栓形成，穿孔，形成瘺管進入內臟和通過微線圈持續灌流等[21-24]。但是，由于既往的介入或手術治療、動脈粥樣硬化疾病、炎癥、甚至解剖變異可使假性動脈瘤無法進入到導管。Cope等[25]曾用病例說明，此時可選用直接經皮假性動脈瘤栓塞穿刺術，以替代經導管栓塞術，尤其適用于常規方法未能有效的治療而患者血流動力學不穩定的狀態。直接經皮假性動脈瘤栓塞穿刺術的材料一般選用線圈、凝血酶等。Yoshida等[26]報道1例使用N-氰基丙烯酸正丁酯(NBCA)經皮假性動脈瘤栓塞，治療HAP的成功病例，該報道中提出NBCA和碘鹽的最佳比率為1∶2。

外科手術只限于肝外或膽囊出血，以及TAE失敗。常采取的手術方式主要有部分肝臟切除，結扎膨脹的出血部位，動脈瘤切除，解除膽管梗阻解除等。手術風險高，損傷大，術后并發癥多，老年、同時罹患多種疾病及肝功能不全的患者往往不適合接受急診外科手術治療。隨著介入栓塞治療在動脈性出血疾病治療中的廣泛應用，急診外科手術的臨床使用率已有明顯降低。

綜上所述，對于消化道出血的臨床診治一定要從多個角度進行綜合性考慮，找準引起出血的病因才能從根本上解決問題。此病例告誡臨床工作者，消化道出血的鑒別診斷不可忽視膽道出血的可能，從目前文獻報道統計看來，膽道出血的發病率在上消化道出血中僅次于潰瘍出血及食管靜脈曲張破裂出血。因此，對于消化道出血患者，在排除肝硬化門靜脈高壓性胃病或胃十二指腸潰瘍出血等常見病因，尤其是當臨床表現與檢查不符的情況下，更要多考慮其他能引起消化道出血的原因。若出血量大，呈間歇性(有文獻提出“前哨出血”的概念，指少量出血后出血停止，12 h后再次或者多次出血)，特別是有膽囊腫大時，不論是否存在典型的膽道出血三聯征(右上腹絞痛、嘔血或黑便、黃疸)，尤其患者有過肝臟創傷、有創性檢查或手術史的,要想到膽道出血或HAP形成的可能。

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扈星(1989-)，住院醫師，碩士，主要從事肝臟病學的研究。△

，E-mail:52721759@qq.com。▲共同通信作者，E-mail:506854209@qq.com。

10.3969/j.issn.1671-8348.2017.24.050

R543.5

C

1671-8348(2017)24-3454-03

2017-03-10

2017-04-24)