腎上腺神經(jīng)鞘瘤的診斷及臨床特點(diǎn)并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)（附8例報告）

曹開明，王　葳，朱曉麗，王朝夫，毛　建，錢　敏.同濟(jì)大學(xué)附屬東方醫(yī)院（南院）醫(yī)學(xué)影像科，上?！?0；.復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院放射診斷科，復(fù)旦大學(xué)上海醫(yī)學(xué)院腫瘤學(xué)系，上?！?00；.復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院病理科，復(fù)旦大學(xué)上海醫(yī)學(xué)院腫瘤學(xué)系，上海　000

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腎上腺神經(jīng)鞘瘤的診斷及臨床特點(diǎn)并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)（附8例報告）

曹開明1，王葳2，朱曉麗3，王朝夫3，毛建2，錢敏2
1.同濟(jì)大學(xué)附屬東方醫(yī)院（南院）醫(yī)學(xué)影像科，上海200123；2.復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院放射診斷科，復(fù)旦大學(xué)上海醫(yī)學(xué)院腫瘤學(xué)系，上海200032；3.復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院病理科，復(fù)旦大學(xué)上海醫(yī)學(xué)院腫瘤學(xué)系，上海200032

［摘要］背景與目的：腎上腺神經(jīng)鞘瘤非常少見，多為良性，缺乏特異性的臨床及影像學(xué)表現(xiàn)。該研究通過對腎上腺神經(jīng)鞘瘤的CT和MRI表現(xiàn)與病理對照分析，提高對腎上腺神經(jīng)鞘瘤的診斷水平。方法：回顧性分析經(jīng)病理證實(shí)的8例腎上腺神經(jīng)鞘瘤患者的CT和MRI影像特征，其中4例患者僅行CT掃描，3例患者僅行MR掃描，1例患者行CT和MR掃描。并將影像學(xué)診斷結(jié)果與病理診斷結(jié)果進(jìn)行對比分析。結(jié)果：5例腫瘤位于左側(cè)腎上腺，3例位于右側(cè)腎上腺；所有患者均未出現(xiàn)內(nèi)分泌癥狀。所有8例腫瘤表現(xiàn)為邊界清楚的類圓形、分葉狀腫塊，2例腫瘤見鈣化，5例腫瘤伴囊變，2例腫瘤伴出血；7例腫瘤CT或MRI的強(qiáng)化表現(xiàn)為中度不均勻、延遲強(qiáng)化，并可見強(qiáng)化的包膜，4例腫瘤增強(qiáng)可見兔尾征。結(jié)論：腎上腺神經(jīng)鞘瘤的影像及病理有一定的特征性，完整包膜、囊變、兔尾征、鈣化及漸進(jìn)強(qiáng)化等影像征象有助于提高腎上腺神經(jīng)鞘瘤的診斷準(zhǔn)確率。

［關(guān)鍵詞］腎上腺神經(jīng)鞘瘤；體層攝影術(shù)；X線計算機(jī)；磁共振成像

腎上腺神經(jīng)鞘瘤是一種非常少見的偶發(fā)腎上腺腫瘤，多為良性，缺乏特異的臨床及影像學(xué)表現(xiàn)，常在體檢或影像學(xué)檢查時偶然發(fā)現(xiàn)；因其一般不具有內(nèi)分泌功能而發(fā)現(xiàn)較晚。腫瘤較大時可壓迫周圍組織，出現(xiàn)腰背部隱痛及上腹部飽脹等癥狀；雖然預(yù)后較好，但切除后仍有局部復(fù)發(fā)的可能，因此，有必要進(jìn)行長期的隨訪。惡性神經(jīng)鞘瘤極為罕見，腫瘤惡性程度高，即使行根治性切除，術(shù)后亦有較高的復(fù)發(fā)風(fēng)險，且對輔助性的放化療不敏感。腎上腺神經(jīng)鞘瘤缺乏特異性影像特征，術(shù)前診斷困難，確診依靠術(shù)后病理發(fā)現(xiàn)梭形細(xì)胞以及Antoni A/B區(qū)、S-100蛋白的彌漫陽性表達(dá)［1-2］。CT和MRI是評價腎上腺病變的常用手段。本研究通過回顧性分析腎上腺神經(jīng)鞘瘤的影像學(xué)、病理學(xué)診斷及臨床特征等，以期有助于臨床及時采取有效的治療方式。

1　資料和方法

1.1患者資料

收集2009—2015年在復(fù)旦大學(xué)附屬腫瘤醫(yī)院和同濟(jì)大學(xué)附屬東方醫(yī)院門診經(jīng)影像學(xué)檢查且經(jīng)術(shù)后病理證實(shí)的8例腎上腺神經(jīng)鞘瘤患者的資料。患者年齡22～65歲，中位年齡54歲，其中男性3例，女性5例；在8例患者中，6例有完整的影像學(xué)資料和隨訪資料，2例術(shù)后未到隨訪時間。3例患者臨床癥狀為腰痛，1例患者因心悸就診；另外4例患者無臨床癥狀，經(jīng)體檢或其他檢查時偶然發(fā)現(xiàn)。8例患者均行手術(shù)切除腫瘤。

1.2影像學(xué)診斷

1.2.1CT和MRI檢查技術(shù)

CT技術(shù)參數(shù)：采用SIEMENS公司Somatom Sensation64層螺旋CT進(jìn)行掃描，管電壓120kV，電流200mA，平掃（plain scan，PS）層厚、層間距5mm。動態(tài)增強(qiáng)（dynamic contrastenhanced，DCE）造影劑采用非離子型對比劑碘海醇（300mg I/mL），80～100mL，注射速率3～ 4mL/s；注射對比劑后30～35s采集腎皮髓質(zhì)期（corticomedullary phase，CMP）圖像，65～70s采集腎實(shí)質(zhì)期（nephrographic phase，NP）圖像。

MR技術(shù)參數(shù)：采用GE Signa3.0T全身磁共振成像系統(tǒng)進(jìn)行掃描，層厚5～8mm，0.5～2.0mm層間隔。采集序列包括：橫斷位T1擾相梯度回波成像序列（TR150～230ms，TE1.4～2.4ms）和T2快速自選回波序列（TR3200～4000ms，TE78～92ms）；動態(tài)增強(qiáng)采用肝臟快速容積采集（liver acquisition with a volume acceleration，LAVA）序列（TR2.6～3.2ms，TE1.2～1.5ms）。造影劑采用馬根維顯（0.1mmol/kg，拜爾先靈醫(yī)藥股份有限公司），速率為2mL/s；靜脈注射后20s采集皮髓質(zhì)期，60s采集腎實(shí)質(zhì)期。

所有患者中，3例僅行MR平掃及動態(tài)增強(qiáng)掃描，4例僅行CT掃描（1例平掃，2例平掃及動態(tài)增強(qiáng)掃描），1例患者同時進(jìn)行了MR平掃、CT平掃及動態(tài)增強(qiáng)掃描。

1.2.2影像解讀

由2位醫(yī)師獨(dú)立對腫瘤的CT和MRI圖像進(jìn)行解讀，具體內(nèi)容包括：①腫瘤大?。M斷面測量最大直徑）。②腫瘤形狀和邊緣。③臨床癥狀及腫瘤位于哪一側(cè)腎上腺。④腫瘤內(nèi)有無鈣化。⑤腫瘤CT平掃密度及腎皮髓質(zhì)期、腎實(shí)質(zhì)期強(qiáng)化特征。⑥腫瘤MR T1WI、T2WI信號強(qiáng)度（與肌肉信號對比）、均質(zhì)性以及強(qiáng)化程度。腫瘤密度、信號均一，無出血、囊變，表示均質(zhì)性好，存在出血、囊變，密度信號不均勻表示均質(zhì)性差；強(qiáng)化程度按CT值分類，強(qiáng)化范圍15～20 Hu定義為輕度強(qiáng)化，20～50Hu定義為中度強(qiáng)化，50Hu以上定義為重度強(qiáng)化。⑦腫瘤內(nèi)有無出血和囊變。⑧腫瘤有無包膜等。

1.3病理診斷

所有患者經(jīng)術(shù)后病理確診。病理檢查技術(shù)包括細(xì)胞學(xué)檢測及免疫組織化學(xué)檢測兩種。采用HE染色對病理組織進(jìn)行染色及觀察。并將影像學(xué)診斷結(jié)果與病理診斷結(jié)果進(jìn)行對比分析。

2　結(jié)　果

2.1經(jīng)手術(shù)切除腫塊的大體表現(xiàn)

6例患者的腫塊大體表現(xiàn)為類圓形外觀，2例腫塊呈分葉狀；腫塊最大徑為4.0～13.5cm（平均直徑為6.9cm），邊界清楚，對周邊器官無侵犯行為（表1）。

2.2CT和MRI診斷結(jié)果

行CT平掃的患者1例，行平掃及增強(qiáng)掃描的患者共4例。所有患者的腫瘤經(jīng)CT平掃表現(xiàn)為較均勻低密度，其中2例的腫瘤內(nèi)可見斑點(diǎn)狀鈣化，2例腫瘤內(nèi)大部囊變，實(shí)性部分皮髓質(zhì)期輕度強(qiáng)化，腎實(shí)質(zhì)期中度強(qiáng)化（圖1），另2例腫瘤呈中度均勻強(qiáng)化（圖2），增強(qiáng)CT值幅度增加為21～28Hu。

行MRI平掃的患者1例，行平掃及增強(qiáng)掃描的患者共3例。在所有患者中，2例患者在平掃T1WI上表現(xiàn)為均勻的略低信號，2例患者在平掃T1WI上信號不均，其中1例見斑片狀高信號出血灶；所有患者在T2WI上表現(xiàn)為不均勻高信號，3例腫瘤內(nèi)可見囊變，其中2例腫瘤內(nèi)出血（圖3）。其中1例增強(qiáng)掃描示皮髓質(zhì)期腫瘤輕度、不均勻強(qiáng)化，腎實(shí)質(zhì)期腫塊中度強(qiáng)化，其內(nèi)見小斑片狀低信號區(qū)；2例囊變、出血腫瘤皮髓質(zhì)期實(shí)質(zhì)部分輕度、不均勻強(qiáng)化，腎實(shí)質(zhì)期腫塊邊緣強(qiáng)化程度增加，囊變區(qū)域無強(qiáng)化。所有CT及MRI增強(qiáng)掃描腫瘤均可見強(qiáng)化的薄層包膜，但包膜顯示不完全；4例腫瘤在增強(qiáng)掃描時可見兔尾征（圖1～3）。

WD： Well-defined； En： Enhancement； Hemo： emorrhage； Ca： Calcication； Homo： Homogeneous； Hetero： Heterogeneous； F：Female； M： Male

圖1　1例65歲女性患者左腎上腺神經(jīng)鞘瘤CT診斷圖像Fig.1　CT diagnosis of a 65-year-old female patient with schwannoma on left adrenal

圖2　1例35歲男性患者左腎上腺神經(jīng)鞘瘤CT診斷圖像Fig.2　CT diagnosis of a 35-year-old male patient with schwannoma on left adrenal

圖3　1例30歲男性患者右腎上腺神經(jīng)鞘瘤MRI診斷圖像Fig.3　MRI diagnosis of a 30-year-old male patient with schwannoma on right adrenal

2.3病理改變及免疫組織化學(xué)分析

所有8例患者的腫瘤大體標(biāo)本均可見完整包膜，包膜厚薄不一，較厚者達(dá)5mm。腫瘤實(shí)性部分呈蒼白色魚肉狀或黃紅不均質(zhì)樣，部分腫瘤可見囊腔，內(nèi)含透亮液體或血性液體。部分區(qū)域腫瘤細(xì)胞密集，呈柵欄狀排列，細(xì)胞呈長梭形，部分區(qū)域呈疏松網(wǎng)狀背景，腫瘤細(xì)胞核小，卵圓形。經(jīng)確診為腎上腺神經(jīng)鞘瘤，與影像學(xué)診斷結(jié)果一致（圖4）。

其中3例腫瘤經(jīng)病理初步診斷為梭形細(xì)胞瘤，并進(jìn)行了免疫組織化學(xué)分析，特異性標(biāo)志物S-100蛋白呈彌漫陽性表達(dá)，確診為神經(jīng)鞘瘤。

圖4　與圖3為同一病例，腎上腺神經(jīng)鞘瘤的HE染色（×200）Fig.4　The same patient with Fig. 3 HE staining of adrenal schwannoma （×200）

3　討　論

神經(jīng)鞘瘤是一種生長緩慢的良性腫瘤，腹膜后神經(jīng)鞘瘤占神經(jīng)鞘瘤的0.7%～2.6%［3］，占所有腹膜后腫瘤的1%～6%［4］。1920年Antoni從組織學(xué)方面將神經(jīng)鞘瘤分成兩個亞型，即Antoni A型和Antoni B型，鏡下觀察細(xì)胞增生，形成致密區(qū)（Antoni A區(qū)）和疏松區(qū)（Antoni B區(qū)）交替相間，腫瘤若以致密區(qū)為主則稱為Antoni A型，相反則稱為Antoni B型。

腎上腺神經(jīng)鞘瘤為腹膜后神經(jīng)鞘瘤的一種，非常少見，有作者認(rèn)為其可能來源于腎上腺髓質(zhì)的交感神經(jīng)纖維，為無功能性腫瘤；也有人認(rèn)為其起自腹膜后神經(jīng)組織的腎上腺髓質(zhì)支配神經(jīng)［5］，與腎上腺組織并無關(guān)聯(lián)，稱之為腎上腺旁神經(jīng)鞘瘤［6］。腎上腺神經(jīng)鞘瘤大多為單發(fā)的良性腫瘤，但亦有惡性和轉(zhuǎn)移的報道［7］；腫瘤細(xì)胞無分泌功能，也有作者報道了具有內(nèi)分泌功能的神經(jīng)鞘瘤［8］。本組8例腎上腺神經(jīng)鞘瘤都為良性，單發(fā)且具有完整包膜，呈膨脹性生長，平均直徑為6.9cm，對周邊臟器無侵犯行為；僅3例患者有腰痛癥狀，所有患者均未出現(xiàn)內(nèi)分泌癥狀。大體病理肉眼觀可見腫瘤類圓形或不規(guī)則分葉狀，邊界清楚，包膜完整，腫瘤較大時可伴有出血、囊性變；不典型者免疫組織化學(xué)S-100呈彌漫強(qiáng)陽性表達(dá)有助于診斷。

神經(jīng)鞘瘤存在Antoni A區(qū)和B區(qū)，B區(qū)存在豐富的黏液和基質(zhì)水腫，CT平掃表現(xiàn)為均勻低密度，MR平掃T1WI表現(xiàn)為均勻低信號，但T2WI表現(xiàn)為不均勻高信號，T2WI不均勻高信號是由于腫瘤細(xì)胞分布不同引起，A區(qū)腫瘤細(xì)胞密集，T2WI上呈高信號，B區(qū)由于腫瘤細(xì)胞稀疏，腫瘤內(nèi)黏液豐富所致，T2WI上較A區(qū)信號更高［9］，DWI上表現(xiàn)為高信號為主，內(nèi)可見低信號［10］。腎上腺神經(jīng)鞘瘤與其他腹膜后神經(jīng)鞘瘤類似，增強(qiáng)掃描一般表現(xiàn)為輕度至中度延遲強(qiáng)化［10-11］，因其組織學(xué)成分（腫瘤細(xì)胞的密集/疏松）不同而表現(xiàn)為均勻或不均勻強(qiáng)化。本研究7例患者增強(qiáng)掃描均表現(xiàn)為隨掃描時間延遲而強(qiáng)化程度逐漸增加。文獻(xiàn)報道［11］Antoni A型腹膜后神經(jīng)鞘瘤可以顯著強(qiáng)化，但本組7例腎上腺神經(jīng)鞘瘤未出現(xiàn)顯著強(qiáng)化征象。

腎上腺神經(jīng)鞘瘤具有完整包膜，在CT和MR影像上一般表現(xiàn)為邊界清楚的腫塊，與腎臟、肝臟、胃及周邊血管分界清楚，腫瘤較大時對周邊臟器呈推移改變；一般認(rèn)為纖維包膜是神經(jīng)鞘瘤的一個重要影像特征［10，12］，有無纖維包膜可以作為鑒別神經(jīng)鞘瘤與腹膜后惡性腫瘤的重要征象，Isobe等［13］報道的7例神經(jīng)鞘瘤中，5例在增強(qiáng)MR掃描可見包膜。本組8例腫瘤手術(shù)切除標(biāo)本均見完整包膜，在CT平掃圖像上，包膜表現(xiàn)為薄層略高密度影，MR T1WI表現(xiàn)為薄層略高信號影，T2WI顯示欠清晰，CT增強(qiáng)掃描和MRI檢查結(jié)果顯示，包膜均表現(xiàn)為延遲期強(qiáng)化，但由于包膜厚薄不一而未能完整顯示。本組8例腫瘤中4例的增強(qiáng)掃描圖像可見腫瘤緊貼腎上腺一支，局部腎上腺顯示不清晰，但腫瘤遠(yuǎn)側(cè)腎上腺末端強(qiáng)化明顯，形成類似“兔尾征”改變。作者認(rèn)為可能由于腎上腺神經(jīng)鞘瘤起源于腎上腺髓質(zhì)的支配神經(jīng)，與腎上腺組織無關(guān)。

腎上腺神經(jīng)鞘瘤的生長過程一般較長，血供的缺乏會產(chǎn)生一些繼發(fā)性的退行性改變，如囊變、出血、鈣化、玻璃樣變等［14］。有報導(dǎo)認(rèn)為腫瘤內(nèi)鈣化是腹膜后神經(jīng)鞘瘤的重要征象［14］，一般表現(xiàn)為點(diǎn)狀、斑駁、曲線樣，與神經(jīng)母細(xì)胞瘤無定型、粗糙的鈣化存在差別。本組僅發(fā)現(xiàn)鈣化2例，鈣化位于病灶中央部分，呈斑點(diǎn)狀、曲線樣。發(fā)現(xiàn)囊變和（或）出血5例（圖3），出血信號在MRI上多變，但易于識別；囊變在CT上表現(xiàn)為水樣密度，增強(qiáng)掃描無強(qiáng)化，在MR-T2WI上表現(xiàn)為水樣顯著高信號。起初囊性變被認(rèn)為是神經(jīng)鞘瘤的特征性表現(xiàn)，但囊性變和壞死同樣可出現(xiàn)在腹膜后惡性腫瘤，因此不能作為特征性表現(xiàn)。

腎上腺神經(jīng)鞘瘤常難與下列病變鑒別。①腎上腺囊腫：少見，可發(fā)生在任何年齡，可分為真性囊腫和假性囊腫。真性囊腫為水樣密度伴無強(qiáng)化的薄壁，85%為單側(cè)，少數(shù)囊壁見鈣化；假性囊腫壁厚薄不均勻，多伴有鈣化，部分見分隔；當(dāng)囊內(nèi)伴出血時囊液密度增高。囊腫在DWI上一般為低信號表現(xiàn)。②腎上腺無功能腺瘤：腫瘤因無明顯的內(nèi)分泌異常，也常為無意中發(fā)現(xiàn)，多為邊界清楚的圓形或類圓形結(jié)節(jié)影，含有脂質(zhì)的腺瘤MR T1WI腫瘤呈較高信號，反相位T1WI腫瘤信號降低，比較容易鑒別；乏脂質(zhì)的腺瘤增強(qiáng)掃描一般早期輕至中度強(qiáng)化，與神經(jīng)鞘瘤鑒別比較困難。③嗜鉻細(xì)胞瘤：為腎上腺髓質(zhì)的常見腫瘤，多見于青壯年，臨床一般表現(xiàn)陣發(fā)性或持續(xù)性高血壓及代謂紊亂；腫瘤較小時表現(xiàn)為實(shí)性腫塊，較大時中心常因出血壞死表現(xiàn)為囊性變，增強(qiáng)掃描腫瘤實(shí)性部分顯著強(qiáng)化，少數(shù)病灶可有斑塊狀鈣化；MR T2WI表現(xiàn)為明顯高信號，增強(qiáng)掃描腫瘤表現(xiàn)為迅速且顯著強(qiáng)化。④節(jié)細(xì)胞神經(jīng)瘤：起自腎上腺髓質(zhì)的罕見的良性腫瘤，腫瘤表現(xiàn)為圓形或不規(guī)則形，有包膜，CT平掃呈低密度，其中常可見點(diǎn)狀鈣化，增強(qiáng)掃描腫瘤強(qiáng)化多不明顯；MR T1WI呈均勻低信號，T2WI呈不均勻高信號，增強(qiáng)掃描早期無明顯強(qiáng)化，呈延遲強(qiáng)化表現(xiàn)。除了鈣化，節(jié)細(xì)胞神經(jīng)瘤囊變、壞死、出血罕見。⑤轉(zhuǎn)移瘤：腎上腺轉(zhuǎn)移瘤多來源于肺癌、乳腺癌、淋巴瘤及黑色素瘤等，腫瘤體積多較大，密度不均勻，增強(qiáng)掃描多呈環(huán)形強(qiáng)化；且多有原發(fā)腫瘤病史，雙側(cè)轉(zhuǎn)移多見。

綜上所述，腎上腺神經(jīng)鞘瘤具有完整包膜，邊界清楚，部分腫瘤內(nèi)可見鈣化，平掃CT密度及MR T1WI信號較均勻，T2WI呈高信號，Antoni B區(qū)呈更高信號，腫瘤內(nèi)出血、囊變可導(dǎo)致密度或信號不均；增強(qiáng)掃描多表現(xiàn)為中度延遲強(qiáng)化，并可見強(qiáng)化的包膜，腫瘤及其遠(yuǎn)側(cè)的明顯強(qiáng)化的腎上腺形成兔尾征。這些影像表現(xiàn)具有一定的特征性，與腎上腺其他腫瘤有一定的鑒別診斷作用，為臨床診治提供重要的參考價值。

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DOI：10.3969/j.issn.1007-3969.2016.05.015

中圖分類號：R736.9

文獻(xiàn)標(biāo)志碼：A

文章編號：1007-3639（2016）05-0441-06

收稿日期：（2015-12-16修回日期：2016-02-17）

通信作者：王葳E-mail：weiwang318@163.com

Diagnosis and clinical characteristics of adrenal schwannoma： report of 8 cases and literature review

CAO Kaiming1， WANG Wei2， ZHU Xiaoli3， WANG Chaofu3， MAO Jian2， QIAN Min2（1.Department of Radiology， Shanghai East Hospita， South Campus， Tongji University School of Medicine， Shanghai 200123，China； 2. Department of Diagnostic Radiology， Fudan University Shanghai Cancer Center， Department of Oncology， Shanghai Medical College， Fudan University， Shanghai 200032， China）Correspondence to： WANG Wei E-mail： weiwang318@163.com

［Abstract］Background and purpose： Adrenal schwannoma is extremely rare， mostly benign， lack of special characteristics in clinical and imaging presentation. The aim of this study was to analyze the computed tomography （CT）and magnetic resonance imaging （MRI） findings of adrenal schwannoma， in order to improve the accuracy of diagnosis. Methods： The CT and MRI features of 8 patients with pathology-proven adrenal schwannoma were reviewed. Among the 8 patients， 4 patients underwent CT scanning， 3 patients underwent MR scanning， 1 patient underwent both CT and MR scanning. Results： The tumors were located at the left adrenal in 5 cases and at the right in 3 cases. Tumors showed no signs of endocrine activity in all cases. All tumors were well-circumscribed， oval or lobulated masses， 2 cases with calcification， 5 cases with cystic change， 2 cases with intratumoral hemorrhage. CT or MR enhancement showed moderate，heterogeneously delayed enhancement in 7 cases with enhanced capsule. Four cases showed rabbit tail sign. Conclusion：The imaging and pathological features of adrenal schwannoma have certain characteristics. The CT and MRI features， such as intact capsule， cystic degeneration， rabbit tail sign， calcification and progressive enhancement， are helpful to improve the accuracy of diagnosis of adrenal schwannoma.

［Key words］Adrenal schwannoma； Tomography； X-ray computed； Magnetic resonance imaging