齊蒙蒙,賴秀華,李澤楷,林漢生
我國兒童腦癱患病率的Meta分析
齊蒙蒙,賴秀華,李澤楷,林漢生
腦性癱瘓(cerebral palsy,CP)簡稱腦癱,是指從出生前到出生后1個月內因各種原因所致的非進行性腦損傷,主要表現為中樞性運動障礙和姿勢異常,同時在其發育階段常伴有不同程度的智力低下、語言障礙、癲癇、行為異常、感知覺功能等并發障礙,是造成兒童殘疾的主要疾病之一[1]。據世界衛生組織統計,在發達國家腦癱發病率為0.2%~0.3%,我國0歲~6歲的腦癱兒童患病率為0.19%~0.40%,而西北偏遠地區達0.56%,目前全國約有病例600萬例,并以每年4.6萬的速度遞增,已成為嚴重的公共衛生問題[2]。關于兒童腦癱的研究越來越多,有關腦癱患病率的研究也有較多報道,然而受研究設計方案、研究對象、研究區域和樣本量等多方面的影響,各個研究報告的結果差異較大。本研究采用Meta分析的方法,將現有的研究進行合并,得出一個基于較大樣本量的參考值,期望為相關研究者提供有價值的信息。現將研究結果報道如下。
1資料與方法
1.1文獻檢索檢索時間為2000年1月—2014年10月。檢索數據庫包括PubMed、中國期刊網、萬方數據庫、維普數據庫和中國生物醫學文獻數據庫。以“腦性癱瘓”“腦癱”“患病率”“流行率”及相應的英文表達“cerebral palsy”“prevalence”為檢索詞,由兩人分別查找相關文獻并進行匯總。通過人工過濾檢索到的文獻,納入有關腦癱患病率的研究文獻,然后在合格文獻的參考文獻中選取符合入選標準的其他文獻。
1.2文獻的納入及排除標準
1.2.1納入標準
①研究設計方案明確;②研究對象為中國兒童;③研究類型為現況調查;④腦癱診斷標準明確;⑤語種限于中文和英文。
1.2.2排除標準
①特殊樣本,不能代表腦癱患兒群體,如殘疾兒童等;②原始數據無法提取或轉化;③重復發表的文獻。依據既定的文獻檢索策略,由兩名評價者以互盲的形式對文獻進行篩選,有意見分歧的通過相互討論解決或咨詢第3名研究者協助解決。
1.3文獻質量評價
采用專門用于評價“率”資料的評分系統,共5條標準,每條1分。包括:①研究設計符合“率”的評估;②研究對象能代表相應的整體人群;③研究對象來源于隨機抽樣;④腦癱的診斷標準明確;⑤合格研究人群因各種原因未入選的小于20%。由兩名評價者依照質量評價標準獨立對納入文獻進行評價,對有分歧的文獻通過討論達到意見一致或邀請第3位研究者決定是否納入。總分≥4分的文獻為高質量文獻。
1.4資料提取
仔細閱讀全文,一位研究者提取和錄入資料,另一位研究者負責核對。資料的提取信息包括文獻的第1作者、發表年份、發表雜志、研究對象、研究設計、調查地區、調查人數、診斷標準及不同性別、年齡、地區、腦癱類型等的例數和患病率。
1.5統計學方法
R軟件是一種共享的免費統計軟件,有專門的Meta分析包,可以進行單個率的Meta分析[3]。本研究采用R軟件合并數據,分析的主要效應指標為患病率。經異質性檢驗分析,如果P> 0.10和I2<50%,可認為各研究間同質,采用固定效應模型;反之則認為各研究間存在異質性,采用隨機效應模型進行Meta分析。如果研究間存在異質性,則采用亞組分析探討異質性的來源。
2結果
2.1文獻檢索結果
初檢文獻6 870篇,閱讀文題和摘要后剩余126篇,進一步閱讀全文后排除研究對象不明確、重復發表等不合格文獻后剩余26篇,最終納入21篇,合并樣本量為2 914 909人。在所納入的文獻中,來自東部地區、西部地區各7篇,來自中部地區6篇,涵蓋東中西地區的1篇。研究樣本最少者為3360人,最多者為1 047 327人。文獻質量:4篇為5分,16篇為4分,1篇為3分。納入的文獻的基本信息見表1。

表1 納入文獻的基本信息
2.2Meta分析結果
2.2.1國內兒童腦癱患病率的Meta分析
納入的21篇文獻經異質性檢驗,顯示各研究間存在較大異質性,因此,采用隨機效應模型的Meta分析。合并效應量的結果顯示,國內兒童腦癱患病率合并效應值為0.18%,95%CI為(0.001 6,0.002 0)。見圖1。

圖1 國內兒童腦癱患病率的Meta分析
2.2.2不同亞組兒童腦癱患病率情況
對不同性別、不同年齡段、不同類型及地區等特征對腦癱患病率進行亞組分析,結果顯示,男童患病率高于女童;腦癱分型中痙攣型患病率顯著高于其他類型[25];中西部地區的患病率高于東部地區;在1歲~、2歲~、3歲~、4歲~、5歲~、6歲~的年齡段兒童的患病率分別為0.20%、0.19%、0.18%、0.15%、0.18%、0.19%,并不呈現明顯的規律性變化。見表2。

表2 不同亞組兒童腦癱患病率情況
2.3發表偏倚評估
從漏斗圖的分布來看,大部分研究處于“倒漏斗”的上部,基底部研究較少,且左右大致對稱,Egger檢驗顯示本研究納入文獻發表偏倚無統計學意義(P>0.05)。見圖2、圖3。

圖2 我國兒童腦癱患病率的漏斗圖
2.4敏感性分析
運用metainf進行敏感性分析,計算分別剔除每個入選研究后合并的效應值及95%可信區間[26]。合并的結果為0.17%(95%CI為0.17%~0.18%),且單個研究對結果的影響很小,表明本次Meta分析的結果可靠。
3討論
Meta分析是對相同研究的多個獨立研究結果進行系統分析、定量綜合的一種研究方法[27]。目前國內有關腦癱兒童患病率的研究報道較多,且各研究的腦癱患病率調查結果差異較大,從0.102%[5]到0.506%[21]。造成這種情況的原因可能有以下幾方面:研究所納入對象的年齡段不同;研究的樣本量不同;不同地區的經濟及醫療衛生水平的差異等,但尚未有研究對國內兒童腦癱患病率做過定量的Meta分析。本研究運用Meta分析的方法對所收集資料進行分析[28,29],根據文獻的納入與排除標準,共納入21篇參考文獻,涵蓋14個省或直轄市,經Meta分析得出我國兒童腦癱患病率(0.18%)相對低于美國兒童腦癱的患病率(0.211%)[30]。
2013年,薛靜等[31]對小兒腦性癱瘓母親妊娠期危險因素進行了Meta分析,結果顯示孕婦高齡(≥35歲)、多胎妊娠、孕婦早期用藥、有害環境、孕婦反復陰道流血、妊娠高血壓綜合征是其發病的主要危險因素。本研究結果證實了性別是兒童腦癱發生的危險因素,男童患病率(0.20%)顯著高于女童(0.14%),與國內多項研究結果保持一致。腦癱各類型中痙攣型患病率(0.13%)顯著高于其他類型;另有研究顯示低年齡段的兒童患病率高于高年齡段兒童[19,20],依據本研究結果,1歲~組兒童患病率較高(0.20%),2歲~組年齡段兒童患病率有所降低,而5歲~組和6歲~組兒童患病率(0.18%)又有所上升,但是整體并未呈現明顯規律,兩者的長期趨勢有待進行更深一步的研究。在地區方面,我國中部(0.20%)、西部(0.19%)地區腦癱兒童患病率明顯高于東部地區(0.15%),可能與東部地區經濟和醫療衛生服務水平較高,孕產婦接受正規和系統的保健宣傳及產前檢查有關[6,20,23,25]。
本研究納入的參考文獻中樣本來自普查或抽樣調查,且納入的病例經過篩查和明確的診斷,因此結果具有一定的可信度,但仍存在一些不足:因客觀原因未能收集到未發表的文獻或數據,所以不可避免地存在一定的發表偏倚[32];某些亞組分析所包含的文獻數量偏少,對結果產生了一定的影響。因此,對國內腦癱兒童更確切的患病率情況還有待進一步的研究。
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(本文編輯寇麗紅)
Current prevalence of cerebral palsy among Chinese children:A Meta-analysis
Qi Mengmeng,Lai Xiuhua,Li Zekai,etal
Department of Nursing of Jinan University,The First Clinical Medical School,Guangdong 510632 China
摘要:[目的]評價我國兒童腦癱的患病率情況。[方法]系統檢索PubMed、中國期刊網、萬方數據庫、維普數據庫和中國生物醫學文獻數據庫有關國內兒童腦癱患病率的研究文獻,對納入的文獻采用Meta分析方法進行患病率的定量合并,并對性別、年齡等分類指標進行亞組分析。[結果]共篩選出文獻21篇,總調查人數2 914 909人,確診腦癱患兒5 185例,Meta分析合并效應值為0.18%[95%CI為(0.001 6,0.002 0)];亞組分析結果顯示:男童(0.20%)患病率高于女童(0.14%),痙攣型腦癱患病率(0.13%)顯著高于其他類型;中西部地區的患病率高于東部地區。[結論]我國兒童腦癱患病率為0.18%,而且不同性別、腦癱類型、地區之間的兒童患病率存在差異。
關鍵詞:兒童;腦癱;患病率;Meta分析
AbstractObjective:To evaluate the prevalence of cerebral palsy among Chinese children.Methods:We searched PubMed,CNKI,Wanfang,vip and CBM databases for relevant studies.Observational studies on prevalence of cerebral palsy were included.The prevalence of cerebral palsy was combined by meta-analysis.Subgroup analysis was undertook by gender,age,types and regions.Results:A total of 21 papers were included in this study.The total number of participants investigated was 2914909.With 5185 cerebral palsy cases identified.The prevalence of cerebral palsy was 0.18%(95%CI=0.001 6~0.002 0).The male had a higher prevalence(0.20%) than the female(0.14%).Spastic cerebral palsy had a higher prevalence(0.13%) than others.Central and western regions had a higher prevalence than eastern region.Conclusions:The prevalence of cerebral palsy among Chinese children was 0.18%.And there were significant differences between different gender,types and regions.
Key wordsprevalence;cerebral palsy;prevalence;meta-analysis
(收稿日期:2015-04-16)
作者簡介齊蒙蒙,碩士研究生在讀,單位:510632,暨南大學醫學院護理學系(暨南大學第一臨床醫學院);賴秀華、李澤楷(通訊作者)、林漢生單位:510632,暨南大學醫學院。
中圖分類號:R473.72
文獻標識碼:A
doi:10.3969/j.issn.2095-8668.2015.02.003
文章編號:2095-8668(2015)02-0063-05