高頻超聲診斷彌漫性涎腺良性淋巴上皮病1例

任 杰，張麗麗，李紅瑜，張 帆，趙麗榮

（吉林大學第一醫院二部 電診科，吉林 長春130031）

1 病例資料

患者女，52歲，因雙側頰部腫脹伴口干、眼干及下頜活動障礙3月余就診于我院耳鼻喉頭頸外科。查體：雙側腮腺區體積增大，質地中等，與周圍組織分界不清，表面光滑，與皮膚無粘連，無紅腫、疼痛及壓痛，活動度尚可。超聲顯示：雙側腮腺形態飽滿，腺體實質回聲不均勻減低，可見彌漫分布囊泡樣結構，呈“蜂窩狀”（圖1），CDFI：其內可見散在點狀血流信號（圖2）。雙側腮腺內及腮腺旁可見多個橢圓形低回聲，其內可見正常淋巴結門結構。超聲提示：①雙側腮腺改變（考慮彌漫型涎腺良性淋巴上皮病）②雙側腮腺內及腮腺旁淋巴結腫大（考慮反應性增生）。患者住院行手術治療。病理結果為：①涎腺良性淋巴上皮病②腮腺旁淋巴結反應性增生。

2 討論

涎腺良性淋巴上皮病（lymphoepithelial lesions）也稱Mikulicz病，由 Mikulicz首次報道［1］，以涎腺腺體被淋巴細胞侵潤、破壞甚至替代為主要特征。本病較少見，患者多為50歲以上女性，主要發生于腮腺，其次為頜下腺與舌下腺，很少發生于小涎腺［1］，是一種自身免疫相關性疾病，其致病因素涉及多個方面，主要有遺傳因素、性激素、免疫因素及病毒感染等。本病的主要病理改變為淋巴細胞增生、腺體實質萎縮以及淋巴細胞內廣泛存在上皮－肌上皮島［2］。根據病變程度不同，本病分為單結節型良性淋巴上皮病、多結節型良性淋巴上皮病以及彌漫型良性淋巴上皮病三種類型。彌漫型涎腺良性淋巴上皮病的臨床表現多為相應涎腺區進行性、無痛性腫大，可伴有輕微的口眼干燥，甚至可能出現味覺改變。超聲表現為涎腺腺體實質彌漫性回聲減低，分布不均勻，正常腺體回聲減少或消失，彌漫分布不規則囊泡樣回聲，呈“蜂窩狀”，CDFI顯示其內可見散在點狀血流信號。涎腺良性淋巴上皮病具有惡變可能［3］，一旦確診需行手術治療，且在術中行快速冰凍切片病理檢查，以指導術式。

圖1 灰階超聲顯示腮腺腺體實質回聲不均勻減低，可見彌漫分布囊泡樣結構，呈“蜂窩狀”改變。

圖2 彩色多普勒超聲顯示腮腺內散在點狀血流信號呈隨機分布。

因臨床表現無特異性，彌漫性涎腺良性淋巴上皮病需與以下涎腺彌漫性疾病進行鑒別：①彌漫型慢性硬化性涎腺炎，是一種由唾液內電解質成分異常引起的慢性淋巴細胞浸潤的炎癥性疾病，表現為腺體對稱性腫大，質地硬。超聲除表現為腺體回聲彌漫性減低、不均勻外，還可見散在分布的小結節，呈結節感，部分患者伴有涎石癥時可見導管內強回聲，此時可有疼痛、觸壓痛等臨床表現。CDFI則顯示病變內部血流信號明顯增多［4］。②慢性涎腺炎，主要病理改變為淋巴細胞浸潤，形成淋巴濾泡，以及導管擴張及腺泡萎縮，超聲表現為腺體內散在分布的大小不等的低回聲區，CDFI顯示可見散在血流信號，與彌漫性涎腺淋巴上皮病病理改變及超聲圖像均相似，極易誤診。慢性涎腺炎癥多有間斷性、反復發作的相應腺體區腫脹、疼痛病史，結合病史可幫助鑒別診斷［4］。③涎腺惡性淋巴上皮病，發生原因及機制不明，多數學者認為是由良性淋巴上皮病惡變所致，超聲表現為多個較大囊泡樣結構，可相互融合，結構紊亂，囊泡結構內壁不光滑，CDFI顯示血流信號增多［5］，但明確診斷需結合病理結果。

本病較少見且臨床表現特異性低，易誤診。其超聲表現具有一定特異性，可作為首選輔助檢查手段，但最終確診還需依靠病理檢查。

［1］Godwin J T.Benign lymphoepithelial lesion of the parotid gland.（Adenolymphoma，chronic inflammation，lymphoepithelioma，lymphocytic tumor，mikulicz disease）Report of eleven cases［J］.Cancer，1952，5（6）：1089.

［2］Ma Q，Song H.Diagnosis and management of lymphoepithelial lesion of the parotid gland［J］.Rheumatology international，2011，31（7）：959.

［3］Kanjanavirojkul N，Kularbkaew C，Yutanawiboonchai W.Fine Needle Aspiration in a Malignant Lymphoepithelial Lesion［J］.Acta cytologica，2011，52（3）：369.

［4］周永昌，郭萬學，燕 山等 .超聲醫學（第六版）.北京：人民軍醫出版社，2011，11：206－213.

［5］Yasumoto M，Yoshimura R，Sunaba K，et al.Sonographic appearances of malignant lymphoma of the salivary glands［J］.Journal of clinical ultrasound，2001，29（9）：491.