郭中帥,劉宇雷,扈鑫,扈文海
(河北醫科大學第三醫院骨腫瘤科,河北 石家莊 050051)
成軟骨細胞瘤65例臨床分析
郭中帥,劉宇雷,扈鑫,扈文海*
(河北醫科大學第三醫院骨腫瘤科,河北石家莊050051)
目的分析成軟骨細胞瘤的特點、治療方法和療效。方法收集我院自1994年-2011年經手術病理確診并有完整隨訪資料的成軟骨細胞瘤共65 例。其中男45 例,女20 例,男女比例為2.25︰1;年齡3~45 歲,平均(18.42±7.94) 歲。病變部位為脛骨近端8 例(12%),股骨遠端11 例(17%),股骨近端23 例(35%),肱骨近端和距骨各4 例(6%),髕骨3 例,跟骨和骨盆各2 例,足舟骨、橈骨近端、橈骨遠端、肋骨、肩胛骨、腓骨、股骨干、C7附件各1 例。行單純病灶內刮除5 例,刮除植骨40 例,刮除骨水泥填充11 例。行瘤段切除9 例(人工關節置換4 例,單純瘤段切除5 例)。結果平均隨訪65.3個月(15~200個月)。3 例局部復發,經再次手術治療無復發。復發率為4.6%。未發現轉移者。結論成軟骨細胞瘤影像學診斷易與骨巨細胞瘤等混淆,病灶內刮除術可以達到較好的療效,在保證患者肢體功能的前提下適度擴大病灶的切除范圍可降低其復發率。
軟骨母細胞瘤;診斷;治療;復發
成軟骨細胞瘤(chondroblastoma,CB)又名軟骨母細胞瘤,是一種少見的原發良性骨腫瘤,其約占所有骨原發腫瘤的1%,多數CB起源于青少年的長管狀骨的骨端和骨骺[1,2]。本文對我院收治的65 例CB病例進行回顧性分析,報道如下。
1.1 臨床資料 收集我院1994年1月至2011年12月手術病理確診為CB并有完整隨訪的患者資料65 例。男45 例,女20例,男女之比2.25︰1;年齡3~45歲,平均年齡(18.42±7.94) 歲,10~25 歲年齡組共52 例(80%)。病變部位為脛骨近端8 例(12%),股骨遠端11 例(17%),股骨近端23 例(35%),肱骨近端和距骨各4 例(6%),髕骨3 例,跟骨和骨盆各2 例,足舟骨、橈骨近端、橈骨遠端、肋骨、肩胛骨、腓骨、股骨干、C7附件各1 例。
1.2 臨床表現 57 例(88%)出現局部疼痛,14 例(22%)有關節腫脹,28 例(43%)有病灶相鄰關節的活動受限,18 例(28%)可觸及腫物。病史1 d~48個月,平均10.8個月。
1.3 影像學表現 全部行X線片檢查,典型X線片表現為界限清楚的分葉狀或類圓形溶骨性破壞,其中偏心48 例(74%)、膨脹21例(32%)、邊緣硬化45例(69%)、有鈣化點31 例(48%)、骨膜反應22 例(34%),病灶平均直徑4.5 cm(最小1 cm,最大10 cm)。骨骺未閉合7 例。合并病理骨折7 例。行CT檢查27 例,表現為分葉狀或類圓形溶骨性骨破壞,內見斑點狀、條狀和片絮狀鈣化,可見骨膜反應,CT值10~120 Hu。行MRI檢查12 例,表現呈分葉狀,在T1WI上以等、低信號為主,在T2WI上呈混雜信號,病灶周圍可見大片狀骨髓水腫(見圖1~3)。

圖1 X線片見肱骨頭內界限清楚分葉狀骨質破壞,周圍有硬化邊

圖2 CT示病灶內有不同程度的鈣化
1.4 治療方法 65 例均進行手術治療。56 例行病灶內刮除手術,其中單純刮除5 例,刮除植骨40 例,刮除骨水泥填充11 例。9 例行瘤段切除術,其中人工關節置換4 例,單純瘤段切除5 例。

圖3 T2WI上病灶內呈高低混雜信號,周圍有骨髓水腫
1.5 病理 65 例術后病理診斷均為典型的CB,合并動脈瘤樣骨囊腫6 例(9%)。
本組65 例患者中18 例術前影像學診斷考慮骨巨細胞瘤,7 例考慮內生軟骨瘤,3 例考慮軟骨性粘液纖維瘤,術后病理均證實為CB。
2.1 復發 術后隨訪15~200個月,平均65.3個月。本組病例復發3 例,均為病灶內刮除術組。1 例為37 歲女性,病灶位于股骨遠端,行刮除植骨術后1年復發,行人工膝關節置換術,術后隨訪48個月無復發和轉移,膝關節屈伸功能受限,屈曲75°,伸直0°。1 例為15 歲男性,病灶位于股骨近端,刮除植骨術后18個月復發,再次行刮除植骨術,術后隨訪24個月無復發和轉移,髖關節活動無明顯受限。1 例為22 歲男性,病灶位于肱骨近端,行病灶刮除骨水泥填塞術后16個月復發,行人工關節置換術,術后隨訪32個月無復發和轉移,肩關節屈伸功能受限,屈曲90°,伸0°。3 例病例均不伴動脈瘤樣骨囊腫,骨骺已閉合。本組病例未發現轉移者(見圖4~6)。
2.2 術后并發癥 病灶內刮除術組:1 例肢體短縮約1 cm,1 例骨關節炎,余均癥狀緩解,功能無明顯受限。9 例行邊緣切除或廣泛切除術組,除肋骨、髂骨、C7附件切除后無功能受限外,余均有不同程度的功能障礙。
3.1 流行病學 CB發病率約占原發骨腫瘤的1%,發病年齡3~73 歲,好發于10~25 歲青年人,以男性多見,男女發病比率為2︰1。本病好發于四肢長管狀骨的骨骺、骨突[3]。本組65 例病例中10~25 歲年齡組共52 例(80%),男45 例,女20 例,男女之比是2.25︰1,常見的發病部位與Suneja等[4]報道有所差別,依次為股骨近端、股骨遠端、脛骨近端、肱骨近端。其原因尚需大宗文獻分析。原發于骨干,極其少見[1]。本組1 例發生于股骨干合并病理骨折。Jaovisidha等[5]發現非管狀骨的CB患者年齡明顯高于管狀骨CB患者,本組病例中非管狀骨CB患者平均年齡(27 歲)明顯高于管狀骨CB患者(13 歲),其結果與之相符。

圖4 術前X線片示股骨遠端界限清楚,有硬化邊的類圓形溶骨性破壞,內有鈣化

圖5 病灶內刮除植骨術后2年X線片示邊緣硬化,植骨愈合,癥狀緩解,關節活動正常
3.2 影像學表現 典型CB的X線片多為境界清楚的溶骨樣骨質破壞[6],長管狀骨呈現為圓形的骨質破壞,多位于骨骺中央或骨突部位或稍偏心。非管狀骨發病多位于骨突,極少累及關節。CB多數可見明顯的硬化邊,但生長較快的CB無明顯硬化邊,其影像學表現與成軟骨型骨肉瘤類似[7],單純影像學明確診斷困難。就本組病例分析來看,CB還應與以下疾病相鑒別。a)骨巨細胞瘤:好發于成年人,常位于干骺端,典型表現為長骨骨端偏心性的溶骨性破壞區,皮質膨脹變薄,通??床坏矫黠@的硬化邊和骨膜反應,可與CB鑒別。b)內生軟骨瘤:發病年齡較大,好發于手部,大多表現為境界清楚的髓內病變,具有不同程度的鈣化,成分葉狀,侵蝕骨內膜。c)軟骨黏液性纖維瘤:好發于長管狀骨干骺端,??梢姽悄ば律呛痛执蟮墓轻眨敳话橛泄悄し磻獣r,可形成半球形的缺損,此為軟骨黏液性纖維瘤的高度特異性表現。本組病例結果中單純影像學診斷CB誤診率較高,易誤診為骨巨細胞瘤。原因可能為CB發病率較低,當腫瘤病灶無明顯硬化邊或病變位于椎骨、肋骨、跟骨等非管狀骨時形態不規則,再者CB合并動脈瘤樣骨囊腫時也易誤診。

圖6 術后9年X線片,關節活動正常
3.3 治療與預后 CB的治療方法多種多樣,有病灶內刮除術、邊緣切除或廣泛切除術、射頻消融術等。病灶內刮除術是CB的主要治療方法,根據骨缺損、肢體負重等情況可選用單純刮除、刮除植骨或填充骨水泥。有學者分析了53 例應用病灶內部刮除術治療的CB病例,約87%的患者僅通過精細的病灶內刮除術便可治愈,并且長期預后良好[4]。本組56 例原發病例行病灶內刮除術,2 例出現術后并發癥,3 例局部復發。由此可見病灶內刮除術治療CB有較好的的療效。本組9 例行瘤段切除術,無復發,但除肋骨、髂骨、C7附件部位的3 例患者術后無功能受限外,余6 例均伴發不同程度的功能障礙。可見瘤段切除術復發率低,但造成患者部分功能障礙。近年來有使用射頻消融術治療CB的報道,但病例數不多,且隨訪時間不長,目前尚無明確結論[8]。
3.4 復發與轉移 國外報道CB局部復發率約10%~35%[9],國內大宗病例報道不多,復發率分別為5%[10]、6.25%[11]。本組復發率4.6%。從目前報道來說,國內復發率低于國外報道,具體原因還需進一步研究。通過我院病例資料分析,復發的潛在危險因素可能有:a)骨骺未閉合,為減少骨骺損傷而影響手術徹底性致復發[12]。本組病例骨骺未閉合者7 例,術中在盡量不損傷骨骺的前提下在C型臂透視下盡可能地行病灶內刮除,術后隨訪未見復發,無法說明骨骺未閉合與復發相關,這和Lin等[13]報告相似;b)腫瘤合并動脈瘤樣骨囊腫復發率高[12],本組病例6 例合并動脈瘤樣骨囊腫者,未發現復發,無法說明與復發相關,這和Ramappa等[12]報告相似;c)手術治療方法與復發有關[12]。本組56 例行病灶內刮除術,3 例局部復發,9 例行邊緣或廣泛切除術,無復發。病灶內刮除術為囊內切除術的一種,手術不徹底時易導致復發。而邊緣或廣泛切除術較徹底,不易復發,提示手術治療方法與復發有一定相關性。
CB的遠處轉移非常少見,約有1%病例發生轉移,肺為最常見的轉移部位,骨、皮膚、軟組織等部位也有報道,組織學顯示轉移灶和原發灶無明顯區別[14]。本組病例無轉移出現。
綜上所述,CB是較少見的原發骨腫瘤,好發于青少年,男性發病率高。影像學上易誤診為骨巨細胞瘤,病灶內刮除術可達到較好的療效,但有一定的復發率和惡變率,邊緣或廣泛切除不易復發,但部分患者伴有不同的功能障礙,因此在保證患者肢體功能的前提下適度擴大病灶的切除范圍可降低復發率。
[1] Clapper AT,De Young BR.Chondroblastoma of the femoral diaphysis:Report of a rare phenomenon and review of literature[J].Hum Pathol,2007,38(5):803-806.
[2] Hameed MR,Blacksin M,Das K,etal.Cortical chondroblastoma:report of a case and literature review of this lesion reported in unusual location[J].Skeletal Radiol,2006,35(5):295-297.
[3] Garin IE,Wang EH.Chondroblastoma[J].J Orthop Surg(Hong Kong),2008,16(1):84-87.
[4] Suneja R,Grimer RJ,Belthur M,etal.Chondroblastoma of bone:longterm results and functional outcome after intralesional curettage[J].J Bone Joint Surg(Br),2005,87(7):974-978.
[5] Jaovisidha S,Siriapisith R,Chitrapazt N,etal.Radiological findings in 31 patients with chondroblastoma in tubular and nontubular bones[J].Singapore Med J,2013,54(5):275-280.
[6] Viswanathan S,Jambhekar NA,Merchant NH,etal.Chondroblastoma of bonenot a“benign disease”:clinico-pathologic observations on sixty cases[J].Indian J Pathol Microbiol,2004,47(2):198-201.
[7] Fox C,Husain ZS,Shah MB,etal.Chondroblastic osteosarcoma of thecuboid:A literature review and report of a rare case[J].J Foot Ankle Surg,2009,48(3):388-393.
[8] Christie-Large M,Evans N,Davies AM,etal.Radiofrequency ablation of chondroblastoma:procedure technique,clinical and MR imaging follow up of four cases[J].Skeletal Radiol,2008,37(11):1011-1017.
[9] Campanacci M.Bone and soft tissue tumors:clinical features,imaging,pathology and treatment[M].2nd ed.New York:Springer,1999:247-264.
[10] 張知博,王鐵志.軟骨母細胞瘤43例臨床分析[J].黑龍江醫學,2002,26(6):425.
[11] 葉招明,潘偉波,楊迪生,等.軟骨母細胞瘤的外科治療[J].實用腫瘤雜志,2005,20(2):137-139.
[12] Ramappa AJ,Lee FY,Tang P,etal.Chondroblastoma of bone[J].J Bone Joint Surg(Am),2000,82(8):1140-1145.
[13] Lin PP,Thenappan A,Deavers MT,etal.Treatment and prognosis of chondroblastoma[J].Clin Orthop Relat Res,2005(438):103-109.
[14] Joshi DD,Anderson PM,Matsumoto J,etal.Metastatic chondroblastoma with elevated creatine kinase and paraneoplastic neurologic autoimmunity[J].J Pediatr Hematol Oncol,2003,25(11):900-904.
Management of Chondroblastoma:Retrospective Review of 65 Patients
GUO Zhong-shuai,LIU Yu-lei,HU Xin,etal
(Department of Orthopaedic Oncology,The Third Hospital of Hebei Medical University,Shijiazhuang 050051,china)
ObjectiveAnalyze the features,the therapy and the curative effect of the chondroblastoma.MethodsA retrospective review was performed with 65 patients who presented to our hospital between 1994 and 2011 with chondroblastoma of bone.They were 45 males and 20 females in this group(male/female=2.25︰1).They were aged from 3 to 45 years with an average age of (18.42±7.94).Tumors were located at proximal tibia in 8(12%) patients;distal femurs in 11(17%);proximal femurs in 23(35%),proximal humors and talus in 4(6%),patella in 3,calcaneus and pelvis each in 2,navicular bone,proximal radius,distal radius,rib,scapula,fibula,femoral diaphysis,C7appendix each in 1.5 patients had intralesional curettage alone,40 patients had curettage and bone grafting,11 patients had curettage and packing the cavity with bone cement.The other 9 patients underwent en-bloc resection(prosthetic replacement 4 cases;Simply en-bloc resection 5 cases).ResultsPatients were followed up for the mean duration of 65.3 months(ranging 15~200 months).3 patients had a local recurrence,both resolved after repeat surgeries without further recurrence.The recurrence rate was 4.6%.No patients had metastasis.ConclusionChondroblastoma imaging diagnosis is easily confused with giant cell tumor,etc.The Outcomes of intralesional curettage were usually good.On the premise of guarantee the patients limb function,moderately expanding resection of lesions can reduce the recurrence rate.
chondroblastoma;diagnosis;treatment;recurrence
1008-5572(2014)03-0228-04
R738.3
:B
2013-08-26
郭中帥(1986- ),男,研究生在讀,河北醫科大學第三醫院骨腫瘤科,050051。
*本文通訊作者:扈文海