前交叉韌帶重建術后出現色素沉著絨毛結節性滑膜炎1例

高慶峰，何耀華

(上海交通大學附屬第六人民醫院骨科，上海 200233)

色素沉著絨毛結節性滑膜炎(pigmented vilonodular synovitis，PVNS)是一組原因不明的發生于關節、滑膜、腱鞘及滑囊的慢性滑膜瘤樣增生性病變。其特點是關節、腱鞘、滑囊的滑膜增生，伴色素(含鐵血黃素)沉著，常有關節反復出血、腫脹。本病發病率約為1.8/1 000 000，易侵犯大關節，尤其是膝關節。本病發病機制不明，發病也很罕見，前交叉韌帶重建術后出現色素沉著絨毛結節性滑膜炎在臨床上的報道更是罕見。本文報道1例前交叉韌帶術后出現色素沉著絨毛性滑膜炎的罕見病例，通過此病例討論色素沉著絨毛結節性滑膜炎的發病誘因及其機制。

1 病例報告

江某，男，46歲，主因“右膝前交叉韌帶重建術后2年”于2013年2月入住上海交通大學附屬第六人民醫院要求行內固定取出術。體格檢查:雙膝關節外形正常，活動正常，無內外翻畸形存在，右膝關節略腫脹，積液征陽性，皮溫不高，lachman試驗陰性，軸移試驗陰性。術前MRI顯示:右膝前交叉韌帶重建術后，大量滑膜增生。入院第2天在全麻下行右膝內固定取出術及滑膜清理術。術中關節腔內有大量棕黃色滑膜組織增生，關節滑膜肥厚、充血、水腫，部分滑膜破裂，在關節內呈縱形裂開，并有絨毛和皺襞形成。絨毛呈暗紅色或棕黃色，長者如珊瑚狀，短者增殖融合呈結節樣變，直徑1～3 cm不等。病理檢查結果:色素沉著絨毛結節性滑膜炎。患者在2年前在上海交通大學附屬第六人民醫院骨科行前交叉韌帶重建術時，鏡下檢查膝關節并無滑膜炎病變。患者在術后嚴格按照康復計劃進行鍛煉但膝關節一直腫脹，略疼痛，在本次行關節清理術后患者恢復良好，順利出院。典型病例影像學資料見圖1～8。

2 討 論

色素沉著絨毛結節性滑膜炎是1941年由Jaffe等［1］首先命名的，至今仍未明確其發病機制。總結各家之說大致出現過4種學說:a)類脂質代謝紊亂;b)創傷及出血;c)炎癥;d)腫瘤樣變。色素沉著絨毛結節性滑膜炎常隱匿起病，進展緩慢，病程以3年內較多，常以受累關節腫痛為首發癥狀。好發于四肢關節，大多單關節發病，以膝關節最常見。雖然前交叉韌帶術后的患者都會有不同程度的滑膜增生，但病理檢查都顯示為創傷性滑膜炎。Christopher等［2］回顧分析了50例關節外的PVNS的患者，只有2例存在明顯的創傷史。從病理組織學角度分析，PVNS的病理與創傷性滑膜炎不同，沒有證據說明兩者存在什么關聯。本例患者的術前檢查和最終病理檢查都證明是色素沉著絨毛結節性滑膜炎而不是常見的創傷性滑膜炎。本例患者在行韌帶重建術后出現色素沉著絨毛結節性滑膜炎的具體病因機制不詳，可能是因手術引起的創傷性出血及其脂質(血細胞破壞所致)侵入而引起的一種反應性增生性炎癥［3-5］。筆者建議如患者韌帶重建術后出現不明原因的關節持續腫脹和疼痛，不應排除本病的發生。

［1］Jaffe HL，Lichtenstein L，Sutro CJ.Pigmented villonodular synovitis，bursitis and tenosynovitis［J］.Arch Pathol，1941(31):731-765.

［2］Somenhausen NS，Fletcher CD.Diffuse-type giant cell tumor:clinicopathologic and immunohistochemical analysis of 50 cases with extraarticular disease［J］.Am J Surg Pathol，2000，24(4):479-492.

［3］武忠弼，楊光華.中華外科病理學［M］.北京:人民衛生出版社，2002:2340-2342.

［4］Perka C，Lobs K，Zippel H，et al.Localized pigmented villonodular synovitis of the knee joint:neoplasm or reactive granuloma?A review of 18 cases［J］.Rheumatology，2000，39(2):172-178.

［5］Flandry F，Hughston JC.Pigmented Villonodular Synovitis［J］.J Bone Joint Surg(Am)，1987，69(6):942-949.