下頜骨惡性骨母細胞瘤誤診牙齦瘤2例的臨床分析

黎昌學，孫 斌，徐 江

石河子大學醫學院一附院口腔頜面外科，新疆石河子 832000

骨母細胞瘤是一種特殊類型的骨腫瘤，它發病率低，好發于脊柱及四肢長骨，在頜骨腫瘤中很少見。我科收治2例首次就診時誤診為牙齦瘤的患者，現將2例患者的資料進行報道并分析。

1 臨床資料

患者1，姜某，男，52歲。以“左下后牙區牙齦瘤術后復發1個月”入院，查體：心、肺、腹未觸及異常，專科檢查示左面下略隆起，張口度正常；左下第二前磨牙及第一、二磨牙缺失，牙槽嵴可見一大小約2.5 cm×1.2 cm×1.0 cm的紫紅色增生物，呈結節狀，表面有齒咬痕，界清，質軟，無觸壓痛。X線示病變區骨影呈毛玻璃狀，其余無特殊。完善術前檢查后行“左下后牙區牙齦腫物并下頜骨方塊切除術”，術中見腫物以纖維樣成分為主，伴砂樣體；術后病檢報告：纖維性牙齦瘤，生長活躍，部分區域鈣化伴感染。經治療愈合后出院。出院后3個月患者以“腫物復發”再次入院，入院后行腫物擴大切除活檢術，術后病檢為惡性骨母細胞瘤。因病變有口底及頜下侵襲，待患者全身情況好轉后，行“左側下頜骨節段性截除加根治性頸淋巴清掃術”。術后患者恢復良好，定期行化療維持治療并隨診。

患者2，李某，女，35歲。以“左上后牙區鈍痛并牙齦增生牙體松動半年余”入院，入院前曾行局部活組織病檢，診斷為牙齦纖維瘤。入院后查體：心、肺、腹及四肢無異常；專科檢查示左面頰略隆起，無觸壓痛；口腔內左磨牙后區可見一粉紅色頰腭向增生物，頜面有齒咬痕，大小約3.0 cm×2.0 cm×1.5 cm，質地韌；17Ⅲ度松動，16Ⅱ度松動，其余無特殊。X線示：左側上頜骨磨牙區骨影模糊，牙周間隙增寬，無明顯骨反應帶。常規生化檢查及胸片未見異常。行“左側磨牙區牙齦增生物擴大切除并左下第一、二磨牙拔除術”，術中見腫物為大量纖維組織構成，出血多。病檢診斷：牙齦纖維瘤，患者術后痊愈出院。出院后第3周患者再次因“術區腫物復發伴左眼復視并持續低熱”入院，復查術后病理切片，并行免疫組化，確診為惡性骨母細胞瘤。因復查胸片已發現腫瘤肺部轉移且有惡病質表現，故給予化療姑息治療，隨診。

2 討論

骨母細胞瘤是一種較少見的腫瘤，類似骨肉瘤，約占所有骨腫瘤的1%，脊柱及四肢骨好發，發生于頜骨者罕見[1]。本病病因不清，有研究認為是非化膿性感染反應所致，或與病毒感染及血管變異有關[2]。以前曾被命名為“成骨性纖維瘤”、“巨型骨樣骨瘤”，目前已棄用。1956年Jaffe[3]、Lichtenstein[4]首次將本病與骨化性纖維瘤、骨纖維組織細胞瘤和骨纖維結構不良等病變從臨床病理上區別開來，并命名為骨母細胞瘤，被大家所接受。在早期人們一直認為它是一種良性腫瘤,但自20世紀80年代以后，陸續有惡性腫瘤征象的報道[5-6]，臨床逐漸考慮其惡性病變的潛質，將其定為交界瘤，治療以手術和化療為主[7]。

下頜骨骨母細胞瘤較罕見，總結文獻[3-5，8]，腫瘤具有如下臨床特點：發病男性多于女性，大約為2∶1；青壯年好發，病程長短不一，腫瘤大小1～11 cm；患者常有牙體疼痛松動或局部鈍痛史，隨之增長局部骨體可見變形，可侵襲口腔軟組織；因發病位置不同還可表現為張口度受限，唇部麻木。組織病理方面：腫瘤組織結構疏松，由大量增殖的骨母細胞、排列規則的骨樣組織和富含血管的間質構成，部分區域含有豐富的纖維細胞；其間骨母細胞大小不一，細胞沒有不典型增生及核分裂；根據骨樣組織鈣化不同腫瘤大體表現為質地堅實﹑堅硬或柔軟，甚至囊性變。X線表現：腫瘤偏心性生長，下頜骨病變區呈毛玻璃樣致密影，可見不同程度鈣化，有時可見囊性影；周邊偶爾可見不連續骨皮質反應帶。惡性骨母細胞瘤的組織學結構與良性骨母細胞瘤基本相似，良性骨母細胞瘤一般不見異型的巨型上皮樣骨母細胞，不呈侵襲性生長，細胞核分裂象罕見[4,9]。臨床手術較易短期復發。

由于下頜骨骨母細胞瘤較為少見，惡變者更罕見，且口腔內的表現無典型特征，很容易造成臨床誤診。本文中筆者報道的2例均于首診時誤診為牙齦纖維瘤，分析誤診原因大體有如下幾點：①本專業范圍內對疾病不熟悉或不了解是對之缺乏足夠警惕并誤診的主要原因。②對本病的臨床特點認識不足而致誤診。國內外報道[9-11]除牙體疼痛松動或面區鈍痛以及局部頜面部變形有其共性外，很少有首診口腔內牙齦瘤樣增生的報告，本文所述2例首診時均有牙體疼痛及局部咬合不適的癥狀，查體有以多個牙為中心的牙齦增生，牙體松動；增生軟組織質地偏軟，色紅。如果不行X線檢查，當病變局限時很易與牙齦增生﹑牙周炎及牙源性感染相混淆。③腫瘤X線表現無特征性變化，對之缺乏認識，致X線誤診。本病X線表現為無特征性變化,發生在牙體周圍的瘤體僅有以根周為中心的類圓形骨質破壞區,邊界欠清，大小平均直徑約2.7 cm，呈絮狀影，與根周骨髓炎變化相似。④臨床病理表現具有多樣性，易誤診[2,4-5,12]。骨母細胞瘤曾被命名為“成骨性纖維瘤”、“巨型骨樣骨瘤”，說明其病理組織學很復雜，不易作診斷。本病病理成分除骨母細胞外還有豐富的血管、大量疏松纖維及骨樣組織，每種成分所占比例不同，其組織學圖譜也不盡相同，如果組織切片單一表淺，特別是瘤體惡變，突破骨皮質進入軟組織內，則很可能只反應出纖維瘤樣增生的臨床病理變化，加之臨床思維貫性的影響，易導致誤診。而本組中2例術前及術后病檢均診斷為牙齦纖維瘤，這是因為纖維性牙齦瘤的病理表現也包括大量纖維、毛細血管及骨樣增生物。

骨母細胞瘤誤診常給醫患雙方帶來痛苦和壓力，為防止腫瘤誤診對臨床工作帶來的不便，筆者認為應注意以下幾點：①提高臨床對可疑病例診斷的判斷力。如不明原因頜面部鈍痛或牙痛，病程較長，病變范圍較大，伴對應區軟組織增生和骨組織影像學變化者，應高度重視。本組2例患者均具有上述特點。而筆者發現骨質病變與牙體的關系不具有鑒別診斷的意義，腫瘤與牙根可以相關也可無關，這一看法同Borello等[10]的研究。②臨床病理診斷要慎重，對可疑病例應廣泛切片，反復對比閱片，行免疫組化進行判斷。此外，臨床醫生在提送病理申請單時，應盡量做到臨床描述可靠，體征突出，避免經驗性診斷以免誤導病理診斷。③骨母細胞瘤良惡性判斷要積極。由于骨母細胞瘤的發生有不同階段，各階段病理特點不盡相同；組織學圖像表現是良性，結果轉化為惡性及骨肉瘤者不在少數，而腫瘤良惡性判斷的錯誤也將給患者的治療帶來無法彌補的損失。因此，骨母細胞瘤良惡性診斷應積極結合臨床及病理綜合判斷。為便于診斷，筆者認為具有如下特點的下頜骨母細胞瘤應考慮其惡性本質：①具有骨母細胞瘤病理特點，腫瘤囊外侵襲，特別是病理片中見到異型巨型上皮樣骨母細胞，核異染、核分裂密度大者。②有復發病史者。③腫物體積較大，呈侵襲性生長，侵犯口腔軟組織者。④X線表現為惡性骨腫瘤征象者。⑤無法解釋的牙體移位松動。符合上述特點的腫瘤應高度考慮其惡性變。而本組中2病例基本符合上述惡性骨母細胞瘤的判斷。

綜上所述，只有認識疾病，提高臨床預判能力，才可能減少誤診誤治，提高臨床診斷率及治愈率。

[1]Lucas DR,Unni K.Osteoblastoma:clinicopathologic study of 306 cases[J].Hum Pathol,1994,25(2):117-134.

[2]Capodiferro S,Maiorano E,Giardina C,et al.Osteoblastoma of the mandible:clinicopathologic study of four cases and literature review[J].Head Neck,2005,27(7):616-621.

[3]Jaffe HL.Benign osteoblastoma[J].Bull Hosp Joint Dis,1956,17(2):141-151.

[4]Lichtenstein L.Benign osteoblastoma,category of osteoid and bone-forming tumors other than classical osteoid osteoma,which may be mistaken for giant-cell tumor or osteogenic sarcoma[J].Cancer,1956,9(5):1044-1052.

[5]Dorfman HD,Weiss SW.Borderline osteoblastic tumors:problems in the differential diagnosis of aggressive osteoblastoma and low-grade osteosarcoma[J].Semin Diagn Pathol,1984,1(3):215-234.

[7]Horvai A,Unni KK.Premalignant conditions of bone[J].J Orthop Sci,2006,11(4):412-423.

[8]Bilkay U,Erdem O,Ozek C,et al.A rare location of benign osteoblastoma:review of the literature and report of a case[J].J Craniofac Surg,2004,15(2):222-522.

[9]李亦民,丁彥青,徐莉.骨母細胞瘤臨床病理學研究[J].中華骨科雜志,1997,17(12):757-759.

[10]Borello ED,Sedano HO.Giant osteoid osteoma of the maxilla [J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol,1967,23(5):563-566.

[11]Jones AC,Prihoda TJ,Kacher JE,et al.Osteoblastoma of the maxilla and mandible:a report of 24 cases,review of the literature,and discussion of its relationship to osteoid osteoma of the jaws[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod,2006,102(5):639-650.

[12]Lucas DR.Osteoblastoma [J].Arch Pathol Lab Med,2010,134(10):1460-1466.