原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤1 例報告及文獻復習

［摘 要］ 目的：分析1例腹股溝精原細胞瘤睪丸精原細胞瘤患者的臨床資料，為該類患者診斷和治療提供參考。方法：收集1例原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤患者的臨床癥狀、影像學特征、病理學表現(xiàn)和診斷及治療方法，并進行文獻復習。結(jié)果：患者，男性，43歲，因偶然發(fā)現(xiàn)左側(cè)腹股溝腫物入院，專科查體腫塊、邊界尚清，表面欠光整，可觸及結(jié)節(jié)和局部波動感，活動欠佳，無表皮潰瘍，膚溫略高，雙側(cè)睪丸形態(tài)和大小正常且無壓痛。輔助檢查，甲胎蛋白（AFP） 2. 3 mg·L－1、β-絨毛膜促性腺激素（HCG） lt;0. 1 IU·L-1、乳酸脫氫酶（LDH） 254. 31 IU·L－1，肝功、腎功、血常規(guī)和凝血常規(guī)均正常，胸部CT、心電圖、心臟彩超、肝膽脾胰彩超和后腹膜彩超均未見異常。腫瘤科術(shù)前穿刺病理結(jié)果提示精原細胞瘤，經(jīng)臨床綜合分析后決定行腹股溝腫物切除術(shù)和腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)，術(shù)后病理與術(shù)前病理結(jié)果一致，均為精原細胞瘤且伴腹股溝淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移，術(shù)后1、3、6 和8 個月隨訪，患者恢復良好，無任何不適，能從事輕度體力活動，且病情穩(wěn)定，無進展表現(xiàn)，目前已于腫瘤科行3 次放化療。結(jié)論：原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤治愈率高，惡性度普遍較低，對放療和化療敏感，預后良好。

［關(guān)鍵詞］ 腹股溝腫物； 原發(fā)性精原細胞瘤； 甲胎蛋白； 絨毛膜促性腺激素； 乳酸脫氫酶

［中圖分類號］ R699. 8 ［文獻標志碼］ B

精原細胞瘤常見于睪丸， 為生殖細胞腫瘤中最常見的類型［1］。在異位精原細胞瘤中， 發(fā)生于腹股溝的精原細胞瘤較為罕見， 其中大部分伴單側(cè)睪丸發(fā)育不全或單側(cè)隱睪。兩側(cè)睪丸發(fā)育正常的原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤則更為罕見， 大部分特征和睪丸精原細胞瘤相似， 無特異性表現(xiàn)， 故明確診斷需要依靠病理穿刺活檢。目前國內(nèi)少有報道， 僅于2009 年報道過1 例原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤的治驗［2］。本文作者報道1 例原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤患者的臨床癥狀、體征、影像學、病理學和免疫學特點， 分析其手術(shù)方法、放療、化療和預后情況， 并進行文獻復習， 以提高臨床醫(yī)生對該疾病的認識。

1 臨床資料

1. 1 一般資料 患者，男性，43歲，2023年 9月偶然發(fā)現(xiàn)左側(cè)腹股溝腫物，質(zhì)硬，無疼痛和紅腫。遂就診于吉林大學中日聯(lián)誼醫(yī)院腫瘤科行病理穿刺活檢，病理結(jié)果提示左側(cè)腹股溝精原細胞瘤可能性大。于2023 年10 月17 日入本科治療。入院后患者神志清楚，精神狀態(tài)良好，飲食正常且睡眠充足，大小便均無任何異常。查體結(jié)果：左側(cè)腹股溝區(qū)可觸及大小約5 cm×4 cm×4 cm 腫塊， 邊界尚清，表面欠光整， 可觸及結(jié)節(jié)和局部波動感， 活動欠佳，無表皮潰瘍，膚溫略高。雙側(cè)睪丸形態(tài)和大小正常，無壓痛。全身淋巴結(jié)未觸及腫大。

1. 2 實驗室檢查 肝功、腎功、血常規(guī)和凝血常規(guī)檢查均正常。甲胎蛋白（alpha fetoprotein，AFP）2. 3 mg·L－1， β-絨毛膜促性腺激素（chorionicgonadotropin， HCG） lt;0. 1 IU·L－1， 乳酸脫氫酶（lactate dehydrogenase，LDH） 254. 31 IU·L－1。

1. 3 影像學檢查 胸部CT、心電圖、心臟彩超、肝膽脾胰彩超和后腹膜彩超均未見異常。全身淺表淋巴結(jié)彩超顯示：雙側(cè)頸部、鎖骨上窩、雙腋下和右側(cè)腹股溝區(qū)未見腫大淋巴結(jié)，左側(cè)腹股溝區(qū)可見大小4. 8 cm×2. 5 cm 低回聲團，內(nèi)可見血流信號。超聲提示：左側(cè)腹股溝占位（圖1）。

1. 4 病理學檢查 經(jīng)臨床綜合分析，決定對患者行腹股溝腫物切除術(shù)和腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)。手術(shù)過程：患者于靜吸復合全身麻醉下取平臥位，術(shù)區(qū)及周圍皮膚強力碘消毒，鋪無菌巾單，在左側(cè)腹股溝上0. 5 cm 作平行于腹股溝切口， 長約5. 0 cm，切開皮下脂肪， 剪開腹外斜肌腱膜， 鈍性向下分離，充分暴露左腹股溝管。術(shù)中見：左側(cè)腹股溝腫物1 枚，大小約6. 0 cm×4. 5 cm×4. 0 cm，周圍邊界欠清晰，周圍組織粘連重。術(shù)中診斷：左側(cè)腹股溝腫物（精原細胞瘤可能性大），決定行左側(cè)腹股溝腫物切除術(shù)和腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)，沿腫物邊界分離腫物于周圍組織，避免腫瘤破裂導致腫瘤細胞播散， 完整切除腫物及周圍淋巴結(jié)， 在切除過程中，要注意保護周圍的血管和神經(jīng)等重要結(jié)構(gòu)。切除完畢后，充分止血，然后按層次縫合切口各層組織， 術(shù)畢。術(shù)中麻醉效果良好， 患者生命體征平穩(wěn)，失血少，未輸血，無特殊用藥。標本家屬過目后送病理。術(shù)后病理結(jié)果：左側(cè)腹股溝精原細胞瘤（與術(shù)前穿刺結(jié)果一致）。腫瘤大小為6. 0 cm×4. 5 cm×4. 0 cm，切面灰白質(zhì)地細膩，表面多結(jié)節(jié)狀。周圍淋巴組織增生明顯，大小1. 0 cm×0. 8 cm×0. 6 cm，切面找到可疑結(jié)節(jié)5 枚，直徑0. 5～0. 6 cm（圖2）。免疫組織化學染色結(jié)果：A5 片免疫組織化學 染 色，胎 盤 堿 性 磷 酸 酶（placental alkalinephosphatase， PLAP）（+）（圖3A）； AFP （-），β-HCG （-），Ki67 （熱點區(qū)70%+），CD30 （-），磷脂酰肌醇蛋白聚糖3 （glypican-3，GPC-3）（-），CD117 （+）（圖3B）； 淋巴管內(nèi)皮細胞特征性標志物D2-40 （ + ）， 上皮膜抗原（epithelialmembrane antigen，EMA）（-），婆羅雙樹樣基因4（spalt-like transcription factor 4， SALL4）（+），RNA 結(jié)合蛋白LIN28 （+），OCT3/4 （+），白細胞共同抗原（leukocyte common antigen， LCA）（-）。左側(cè)腹股溝淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移（2/7） 轉(zhuǎn)移灶最大徑0. 2 cm，B1 片免疫組織化學染色，SALL4 （-）；B2 片免疫組織化學染色，SALL4 （+）。

1. 5 臨床診斷和治療 結(jié)合患者病史、查體、實驗室檢查、影像學和術(shù)前及術(shù)后病理檢查，最終診斷為左側(cè)原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤和左側(cè)腹股溝淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移癌。術(shù)后患者進行放療和化療。

1. 6 隨 訪 患者術(shù)后1 個月前往本科門診行復查全身淋巴結(jié)彩超提示：左側(cè)腹股溝區(qū)低回聲，考慮術(shù)后所致， 且未見淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移（圖4）。采用電話回訪方式隨訪至2024 年5 月，共4 次，目前患者無任何不適，能從事輕度體力活動，且病情穩(wěn)定，無進展表現(xiàn)。

2 討 論

精原細胞瘤是起源于生殖腺的惡性腫瘤，最常見的是睪丸精原細胞瘤，占睪丸腫瘤的30%～40%，精原細胞瘤在青春期前很少出現(xiàn)，發(fā)病年齡高峰在40～50 歲， 多發(fā)生于生殖腺， 異位的原發(fā)精原細胞瘤較為罕見， 縱隔約71%， 腹膜后約25%，原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤尤為罕見，是一種胚胎殘余腫瘤，常來自殘余的泌尿生殖嵴胚胎，多數(shù)為一側(cè)睪丸下降不完全，但也可發(fā)生于兩側(cè)睪丸正常的腹股溝精原細胞瘤［2-3］。該患者為原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤， 年齡43 歲， 符合精原細胞瘤發(fā)病年齡，且有腹股溝淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移。目前精原細胞瘤病因尚未完全闡明，常見的病因包括先天性因素和后天性因素。精原細胞瘤先天性因素主要包括隱睪、遺傳、多乳癥和睪丸女性綜合征等，其中隱睪為最主要誘發(fā)因素。隱睪發(fā)生惡變的概率是正常睪丸的30～50 倍，其中精原細胞瘤發(fā)生率達80% ［4］。7%～10% 的睪丸腫瘤患者既往存在隱睪病史，其原因可與生殖細胞形態(tài)異常、局部溫度、血供應障礙、內(nèi)分泌功能障礙和性腺發(fā)育不全有關(guān)?；颊?0 歲后行睪丸固定術(shù)， 對預防睪丸腫瘤發(fā)生無意義， 患者10 歲前手術(shù)可明顯降低其睪丸腫瘤發(fā)病率，但也有觀點認為手術(shù)使隱睪下降固定僅解決了溫度因素，睪丸自身細胞發(fā)育和內(nèi)分泌代謝的缺陷卻無法改善，因此手術(shù)并未降低隱睪的惡變率［5］。精原細胞瘤后天性因素主要包括損傷、激素、感染和睪丸萎縮等，臨床上最常見的以隱睪為主［6］。精原細胞瘤為生殖細胞腫瘤中最常見的類型，因精原細胞瘤常見于睪丸，常見的癥狀是單個結(jié)節(jié)或單側(cè)無痛性腫脹睪丸，因其發(fā)展較慢，腫瘤雖大，但癥狀不明顯，通常未引起注意。而原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤僅為腹股溝區(qū)單發(fā)無痛性腫塊，同樣缺乏特異性。該例患者疾病初發(fā)時僅為腹股溝區(qū)單發(fā)的無痛性腫塊，與上述表現(xiàn)一致。

腫瘤診斷中體格檢查仍是重要診斷手段，如觸診睪丸精原細胞瘤時用拇指、示指和中指對睪丸進行仔細的觸診，因被白膜所限制通常為卵圓形，且精原細胞瘤一般為無痛和橡皮樣的膨脹性方式生長。腹股溝原發(fā)性精原細胞瘤也可用上述方式查體，查體時注意腫物大小、與周圍組織的關(guān)系、腫物性質(zhì)、皮溫、有無壓痛、有無波動感和活動度等。該患者左側(cè)腹股溝區(qū)可觸及大小約5 cm×4 cm×4 cm 腫塊，邊界尚清，表面欠光整，可觸及結(jié)節(jié)和局部波動感，活動欠佳，無表皮潰瘍，膚溫略高且無壓痛。觸診睪丸時兩側(cè)睪丸均未觸及腫塊。其次超聲檢查仍可作為首選檢查之一，測定腫物大小、形態(tài)、有無腫塊及區(qū)別是否為炎癥和組織水腫等。睪丸精原細胞瘤可行磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI） 檢查，因腫瘤細胞排列致密， 含水量低于正常睪丸組織， MRI上T1WI 等信號，T2WI 顯示稍低信號，腫瘤內(nèi)存在纖維血管間隔可顯示為T2WI 更低信號的瘤內(nèi)分隔且增強后強化， 腫瘤細胞排列致密使水分子擴散受限， 磁共振彌散加權(quán)成像（diffusionweighted imaging，DWI） 呈高信號，表觀彌散系數(shù)（apparent diffusion coefficient， ADC） 值降低［7］。腫瘤較大時內(nèi)部可出現(xiàn)出血和壞死［8］。以上輔助檢查相輔相成，但均無法確診，病理穿刺活檢為金標準，可明確診斷。

腹股溝腫物診斷時還需要與腹股溝疝和股疝等疾病相鑒別。直疝患者在行ValsaIva 動作時下腹部局部的腹壁變微單薄，此時可見球形或半球形包塊從直疝三角突出，超聲觀察時可見腹部下血管血流束。斜疝則常為梨形，常由內(nèi)環(huán)口突出，彩超表現(xiàn)為陰囊、腹股溝區(qū)不均勻和大小不一的回聲區(qū)，若存在腸管或疝內(nèi)容物，會出現(xiàn)蠕動性的腸腔回聲，增加腹腔壓力，蠕動強度增明顯增加［9］。該患者腹股溝區(qū)腫物ValsaIva 動作及改變體位未見腫物變化，陰囊觸診及陰囊彩超均見異常，故排除腹股溝疝可能性。股疝常見于40 歲以上的中年女性患者［10］。該患者行睪丸彩超提示雙側(cè)睪丸未見明顯異常，故排除繼發(fā)可能性。術(shù)前病理穿刺活檢提示精原細胞瘤，故未進行進一步影像學檢查。實驗室檢查AFP、β-HCG 和LDH 可作為必查指標進行輔助診斷。該患者AFP 和β-HCG 水平均未升高，僅LDH 水平升高。

非精原細胞瘤腫瘤標志物水平升高約為90%，AFP 為50%～70%， β -HCG 為40%～60%。精原細胞瘤腫標志物升高僅為30%，且β2 微球蛋白（β2-microglobulin，β2-MG） 在精原細胞瘤患者外周血中表達明顯升高［11］。β2-MG 和堿性磷酸酶比值（albumin to alkaline phosphatase ratio， AAPR） 均對精原細胞瘤有較高的診斷效能，二者聯(lián)合診斷效能更佳， 可為臨床提供參考依據(jù)［12］。白蛋白和AAPR 在外周血中表達水平明顯降低，且其并無絕對固定的統(tǒng)一標準正常值。精原細胞瘤的免疫組織化學染色結(jié)果具有一定的特異性， PAS （+）、CD117 （+） 和PLAP （+） 能夠輔助確診精原細胞瘤［13］。該患者免疫組織化學染色結(jié)果完全支持精原細胞瘤的診斷。

精原細胞腫瘤的經(jīng)典治療方式包括手術(shù)治療，如發(fā)生于睪丸則行睪丸根治性切除術(shù)、腹膜后淋巴結(jié)清掃術(shù)、放療和化療等。該患者因伴有腹股溝淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移，行腹股溝精原細胞瘤根治性切除術(shù)和腹股溝淋巴結(jié)清掃術(shù)。精原細胞瘤轉(zhuǎn)移途徑多以淋巴道為主，晚期可有血道轉(zhuǎn)移，惡性度普遍較低，不易轉(zhuǎn)移［14-16］。早期行手術(shù)切除，效果良好，是少數(shù)幾種可治愈的惡性腫瘤之一。典型精原細胞瘤多采用以順鉑為中心的聯(lián)合化療方案， 如BEP 方案（博來霉素+依托泊苷+順鉑），其中放療范圍包括腹主動脈旁、同側(cè)髂血管淋巴引流區(qū)、腹股溝淋巴結(jié)區(qū)和手術(shù)瘢痕區(qū)［13］。

研究［17-19］ 顯示：CD8+ 細胞毒性T 淋巴細胞（cytotoxic T lymphocytes， CTLs） 功能異常在睪丸惡性腫瘤發(fā)生發(fā)展中發(fā)揮重要作用。此外，精原細胞瘤發(fā)生過程中抗腫瘤CD4+CTLs 亞群隨之升高，在抑制腫瘤發(fā)生進展過程中發(fā)揮重要作用。

該患者于本院泌尿外科行手術(shù)治療后， 于本院腫瘤科行3 次放療和化療， 第1 次化療復查：AFP 1. 8 mg·L－1、β -HCGlt;0. 1 IU·L－1 和LDH161. 80 IU·L－1；第2 次化療復查：AFP 1. 8 mg·L－1、β -HCGlt;0. 1 IU·L－ 1 和LDH 891. 40 IU·L－ 1； 第3 次未復查以上3 種實驗室檢查。同時，分別在術(shù)后1、3、6 和8 個月對患者進行電話隨訪，患者嚴格按照醫(yī)生的指導用藥， 化療期間并未出現(xiàn)任何不良反應。最后1 次隨訪時間為2024 年5 月，患者身體各方面恢復良好，日常生活不受影響，生活質(zhì)量比較術(shù)前明顯改善，且無病情進展表現(xiàn)?？梢娋毎鲱A后較好，手術(shù)加以放療和化療能較大提高患者的生存率［20-21］。

綜上所述， 原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤病例罕見，兩側(cè)睪丸發(fā)育正常者則更為罕見，臨床表現(xiàn)無特異性，實驗室檢查及影像學檢查可輔助診斷，最終確診還需病理穿刺活檢。原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤惡性程度低，對放療和化療效果敏感，手術(shù)加以放療和化療能夠提高患者生存率，預后良好。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突。

作者貢獻聲明：金光俊參與病例資料收集、文獻檢索及論文撰寫，劉蕾和王永剛參與文獻檢索及論文審校。

[參考文獻]

［1］ 黃卓雅， 陳 思， 藍創(chuàng)歆， 等. 睪丸腫瘤61例臨床與病

理特征分析［J］. 海南醫(yī)學， 2020， 31（17）： 2191-2194.

［2］ 徐佳靈， 陳良良. 原發(fā)性腹股溝精原細胞瘤治驗

1例［J］. 實用中醫(yī)藥雜志， 2009， 25（6）： 411.

［3］ 彭 劍. 非精原細胞瘤遠處轉(zhuǎn)移的預后、危險因素研究

及預測模型的構(gòu)建［D］. 廣州： 南方醫(yī)科大學， 2023.

［4］ 劉楊青， 嘉若琳， 丁孝芹， 等. 非梗阻性無精子癥患者

睪丸顯微取精獲精的影響因素及輔助生殖結(jié)局

分析［J］. 鄭州大學學報（醫(yī)學版）， 2023， 58（5）：

676-680.

［5］ 曲玉江. 144例新疆睪丸生殖細胞腫瘤患者患病情況及

預后分析［D］. 烏魯木齊： 新疆醫(yī)科大學， 2013.

［6］ 唐詩迪， 訾 豪， 朱 聰， 等. 1990—2019年中國睪丸

癌疾病負擔分析［J］. 解放軍醫(yī)學雜志， 2024， 49（3）：

272-279.

［7］ LIU R W， LEI Z X， LI A B， et al. Differentiation of

testicular seminoma and nonseminomatous germ cell

tumor on magnetic resonance imaging［J］. Medicine，

2019， 98（45）： e17937.

［8］ 龍德云， 舒 亮， 葉孝乾， 等. 睪丸精原細胞瘤MRI

表現(xiàn)及其鑒別診斷［J］. 武警醫(yī)學， 2021， 32（1）： 30-33.

［9］ 黎金娣， 吳彩云. 彩色超聲多普勒在腹股溝疝診斷中的

應用［J］. 影像技術(shù)， 2022， 34（2）： 68-71.

［10］萬里明. 27 例股疝的臨床診療體會［J］. 安徽醫(yī)學，

2016， 37（12）： 1544-1546.

［11］MATEI D V， VARTOLOMEI M D， RENNE G， et al.

Reliability of frozen section examination in a large cohort

of testicular masses： what did WeLearn？［J］. Clin

Genitourin Cancer， 2017， 15（4）： e689-e696.

［12］胡 平， 何燕燕， 孫馨悅， 等. PRMT7抑制前列腺癌細

胞體外遷移和侵襲的研究［J］. 同濟大學學報（醫(yī)學版），

2023， 44（2）： 166-172.

［13］BEDI D， BAGGA P K， SINGH A， et al. Primary

extra-gonadal retroperitoneal seminoma， clinically

mimicking sarcoma［J］. J Clin Diagn Res， 2015， 9（12）：

ED11-ED12.

［14］NORTON B C， ROBERTSON I， FAN H， et al.

Massive seminoma presenting with inguinal lymph node

metastases only［J］. J Surg Case Rep， 2016， 2016（11）：

rjw177.

［15］ALSYOUF M， DANESHMAND S. Clinical stage Ⅱ

seminoma： management options［J］. World J Urol，

2022， 40（2）： 343-348.

［16］朱 剛， 張 凱. 睪丸癌腹膜后淋巴結(jié)清掃的現(xiàn)狀及

展望（附光盤）［J］. 現(xiàn)代泌尿外科雜志， 2020， 25（1）：

4-6.

［17］BOLDRINI R， DE PASQUALE M D， MELAIU O，

et al. Tumor-infiltrating T cells and PD-L1 expression in

childhood malignant extracranial germ-cell tumors［J］.

Oncoimmunology， 2019， 8（2）： e1542245.

［18］KIM J H， CHON S K， IM K S， et al. Infiltrating

Foxp3+ regulatory T cells and histopathological

features in canine classical and spermatocytic

seminomas［J］. Zuchthygiene， 2013， 48（2）： 218-222.

［19］韓圣斌， 高宇文， 陳兵華. 細胞毒性相關(guān)輔助T淋巴細

胞在精原細胞瘤中的表達及其臨床意義［J］. 中國當代

醫(yī)藥， 2023， 30（36）： 22-26， 封4.

［20］CHUNG P， DAUGAARD G， TYLDESLEY S， et al.

Evaluation of a prognostic model for risk of relapse in

stage I seminoma surveillance［J］. Cancer Med， 2015，

4（1）： 155-160.

［21］TANDSTAD T， ST?HL O， DAHL O， et al.

Treatment of stage I seminoma， with one course of

adjuvant carboplatin or surveillance， risk-adapted

recommendations implementing patient autonomy：

a report from the Swedish and Norwegian Testicular

Cancer Group （SWENOTECA）［J］. Ann Oncol， 2016，

27（7）： 1299-1304.