輸卵管漿液性囊腺瘤合并副卵巢及輸卵管發育異常1例并文獻復習

孔維娜,張濰,葛俊麗,張琦,楊紅

患者,19歲,因“右下腹痛4 d”于2022年11月16日入院。患者4 d前無明顯誘因出現右下腹陣發性疼痛,每次持續半小時左右緩解,疼痛尚能忍受,無惡心、嘔吐、發熱、腹瀉等不適,自行服用奧硝唑、頭孢西丁、阿奇霉素、腫節風治療(具體用量不詳),無明顯好轉而就診外院。外院婦科超聲檢查示:右側附件區大小7.0 cm×7.2 cm無回聲區,內可見分隔,邊界清,盆腔見游離無回聲區1.6 cm,建議手術治療,遂于我院就診。既往無手術、外傷史。患者未婚未育,月經規律,量中等,無痛經。查體:T 36.2 ℃,P 78次/min,R 18次/min,BP 98/86 mmHg。下腹壓痛,無反跳痛及肌緊張,因患者未婚未育遂未做內診檢查。婦科超聲檢查示:子宮前位,大小7.1 cm×4.5 cm×3.2 cm;右側附件區囊性占位,大小7.8 cm×7.0 cm×5.2 cm,內見分隔,形態不規則。泌尿系統超聲檢查提示雙腎、輸尿管及膀胱未見異常。當日在全麻下行腹腔鏡探查術,術中見:子宮正常大小,表面光滑,右側輸卵管間質部下方系膜處可見大小1.0 cm×1.0 cm×1.0 cm的副卵巢,瓷白色,質硬,邊界清,內側以韌帶樣組織與子宮相連。右側輸卵管中段處扭轉1圈,將之復位后見右側輸卵管長約10 cm,中段缺失呈肌性纖維狀,近傘端處輸卵管腫脹且傘端結構似盲端,輸卵管末端處見大小8.0 cm×7.0 cm×5.0 cm囊性包塊與右側卵巢相連,壁薄,內可見清亮液體。左側附件區未見明顯異常,盆腔內見黃色清亮液體約10 ml。遂行右側卵巢囊腫切除+右側輸卵管部分切除+右側卵巢原位固定術,因患者無與副卵巢相關的陽性體征,術中探查也未發現副卵巢異常,未對副卵巢進行處理。術后病理明確診斷:輸卵管漿液性囊腺瘤合并副卵巢及輸卵管發育異常。患者術后出院定期隨訪,預后良好,無明顯異常。

討 論輸卵管漿液性囊腺瘤(serous cystadenoma,SC)是一種輸卵管良性腫瘤,病因不明。已報道的輸卵管SC的臨床特點:常見于19～34歲女性,均單側發生,腫瘤多位于輸卵管壺腹部和傘端,瘤體直徑約5 cm,無任何腫瘤標志物水平異常等[1]。

副卵巢相關病例國內外罕見,發病率約為1/93 000,1864年Lim等[2]首先報道了副卵巢,1959 年Wharton[3]將異位卵巢按照與正常在位卵巢的關系分為副卵巢和多余卵巢。副卵巢的生理特點是位于正常卵巢周圍并與之直接或通過韌帶相連,具有相對正常的解剖結構,體積小于正常卵巢但也可具有正常在位卵巢同樣的體積、形狀、內分泌功能和組織學特征[2-5],這意味著副卵巢的生物學功能或許與正常卵巢相同,支持這一觀點的證據是副卵巢可恢復雙側卵巢切除術后患者的正常月經周期[6]。盡管副卵巢具有類似正常在位卵巢的功能,但二者的生物學行為似乎并不完全協調一致[7-8],可能會伴發子宮內膜異位癥及多種卵巢良、惡性腫瘤[9-10], 加之副卵巢沒有正常的附屬輸卵管,即使其有正常排卵功能,也并不明顯增加受孕機會,因此其確切存在意義尚需進一步研究確定。約1/3的副卵巢患者同時合并子宮縱隔、副輸卵管、副腎上腺以及腎臟或輸尿管發育不良等多種先天性泌尿生殖系統發育異常[11-14]。輸卵管SC和副卵巢共同的臨床特點是大部分患者幾乎無任何特異性癥狀和體征,多在體檢時發現,或僅在合并其他盆腹腔疾病行手術治療以及尸檢時被偶然發現[1,11-14]。

在輸卵管SC診斷方面,專科查體以及影像學檢查有助于診斷,但難以將其與卵巢腫物相鑒別,其確診需病理組織活檢。同樣,盡管影像學檢查有助于診斷副卵巢及輸卵管的發育異常,其確診也需進一步腹腔鏡探查,必要時應取病理組織活檢明確是否為卵巢組織,對有卵巢手術史的患者還需與殘余卵巢綜合征及卵巢殘余物綜合征相鑒別[10]。另外副卵巢屬于胚胎性相關的女性生殖系統發育異常,對此類患者還需行雙腎、輸尿管彩色超聲以除外潛在的泌尿系統畸形[11-14]。本例患者術中情況結合術后病理結果證實為右側輸卵管SC發生蒂扭轉,同時術中探查證實該患者存在副卵巢及右側輸卵管中段缺失及傘端發育異常,未合并其余泌尿系統畸形。

治療方面,目前對輸卵管SC首選手術治療,對無病變的副卵巢予以保留并定期隨訪觀察,對有病變的副卵巢則遵循相應卵巢疾病的治療原則。本例患者手術切除了其輸卵管SC及腫脹的部分右側輸卵管,因其副卵巢無明顯異常,遂未予處理。患者術后預后良好。