皮膚惠普爾養障體感染一例

宋 朋 蔡大幸

山東大學齊魯醫院皮膚科，山東濟南，250012

臨床資料患者，男，62歲，農民。因左股部及左腰部多發皮下結節10個月余來診?；颊?0個月余前無明顯誘因左腰部出現豆粒大皮下結節，質韌，無明顯自覺癥狀，未予治療，腫物漸增大至鴿蛋大。后患者發現左股、背部、右側腋下先后出現多處類似皮下結節，漸增大至冬棗大，無瘙癢、觸痛，部分結節表面皮膚破潰，可擠出白色豆渣樣內容物。患者分別于8個月前、4個月前就診于當地醫院，超聲檢查示左腰部皮下淺筋膜層類實性結節，行手術切除腰部兩處腫物，未行病理明確診斷。10余天前患者就診我院醫學美容科行手術切除右腋下皮損，組織病理示：肉芽腫性炎伴大片壞死，小膿腫形成。

體格檢查：系統檢查未見異常。皮膚科檢查：左背部、左股部可觸及多個皮下結節。左腰部外側結節大者約3.5 cm×2.5 cm，小者約1.0 cm×1.0 cm，表面皮膚稍紅，質韌軟，活動度可(圖1a)。左股部外側較大結節約3.0 cm×2.5 cm大，小者約1.0 cm×1.0 cm，質韌軟，活動度可，下方一結節表面見一開口，少許黃白色膿液，結節周圍皮膚褐色色素沉著(圖1b)。

實驗室檢查：血尿常規、大便常規、凝血功能、肝腎功能、血生化、心電圖均正常。皮損分泌物一般細菌涂片及藥敏培養示：表皮葡萄球菌少許，草綠色鏈球菌(+)，干燥奈瑟菌(+)，革蘭氏陰性桿菌少許。手術完整切除左腰部及左股部三處較大皮損(圖2)。切除組織送檢臨床感染病原體靶向檢測(超廣譜病原體二代測序技術， Next-generation sequencing, NGS)：惠普爾養障體陽性。左腰部結節組織病理：送檢部位多發膿腫灶形成，部分膿腫周圍肉芽腫形成，少許多核巨細胞，考慮感染性肉芽腫(圖3)。

診斷：皮膚惠普爾養障體感染。

治療：局麻下皮損完整切除術，術后給予左氧氟沙星(可樂必妥)0.5 g靜滴日1次×3天，出院時給予左氧氟沙星片劑口服，同時建議出院后感染科就診。出院后患者失訪。

討論惠普爾養障體(tropheryma whipplei, TW)是一種革蘭氏陽性需氧桿菌,過碘酸希夫(periodic acid schiff, PAS)染色陽性，抗酸染色陰性[1]?；萜諣栶B障體自然環境中多發現于農村社區的廢水中，故農民、下水道工人等感染率較高[2]?；萜諣栶B障體可引起急性或慢性感染，也存在無癥狀感染者[3]。感染引起消化系統、心血管系統、中樞神經系統、關節等多系統癥狀時稱為惠普爾病(whipple’s disease)[2]。惠普爾病是一種罕見的疾病，據估計，普通人群中的患病率為百萬分之三，中年白人男性多見，在亞洲人群中非常罕見[4]。HLA-B27陽性及免疫缺陷患者具有臨床易感性。典型的惠普爾病臨床表現有體重減輕、腹瀉、腹痛、關節痛和發熱，部分患者也可出現心包炎、心內膜炎、癲癇發作、嗜睡等癥狀，約50%病例查體可發現外周淋巴結腫大[5]。因為癥狀缺乏典型性，惠普爾養障體感染的診斷主要通過組織活檢及病原學基因測序檢測?；萜諣栶B障體感染的系統治療主要是抗生素治療，目前文獻中提到有效的抗生素包括青霉素、鏈霉素、四環素、頭孢曲松、美羅培南、復方新諾明等。新近的研究推薦對典型的惠普爾病應用多西環素(200 mg/d)和羥氯喹(600 mg/d)12個月，慢性局灶性感染治療則需要12～18個月[4]。

惠普爾養障體引起的皮膚病變可分為非特異性皮膚病變及特異性皮膚病變。非特異性皮膚病變主要是由于感染累及消化系統繼發營養吸收障礙，引起色素沉著、角化過度、瘀點、紫癜等。特異性皮膚病變則相對很少見，通常是多發皮下結節或結節樣紅斑，好發于下肢，上肢、軀干、面頸部也有報告，病理下為真皮肉芽腫。有報告全身應用甲強龍配合多西環素及羥氯喹可使皮下結節消退[6]。

本例患者為中年男性，農民，左腰部及左股部見多發皮下結節，組織病理HE染色符合感染性肉芽腫，病原學檢測NGS提示惠普爾養障體感染。在國內未見惠普爾養障體引起多發性皮下結節的病例。