頭皮動靜脈畸形介入栓塞治療1例

吳祥鍇， 黃 昊， 江哲宇， 王黎洲， 許國輝， 周 石

1 臨床資料

男，72歲，因“發現左側額顳部包塊3年”于2020年12月8日入院，患者3年前發現左側額顳部搏動性包塊（圖1①），無明顯壓痛、瘙癢，包塊質地軟，不伴頭痛、頭暈、黑朦、視物模糊等，未入院就診。15 d前患者抓撓包塊后局部破潰出血，就診于外院，完善CT檢查后提示動靜脈畸形，加壓包扎處理后返家休養。后再發出血就診于我院，完善頭部CTA后提示左側額顳部-眉弓皮下多發動-靜脈畸形，（圖1②③④）。

圖1 患者術前額顳部包塊及影像學表現

2020年12月9日，患者突發畸形血管破裂出血，壓迫止血無效，遂立即在全身麻醉下行介入栓塞治療，行股動脈穿刺，5 F-Simmon導管掛鉤雙側頸動脈行正側位造影見雙側顳淺動脈分支及右側枕動脈遠端迂曲、增粗的血管團，回流靜脈明顯增粗、迂曲，雙側頸內動脈及其分支走形自然，未見遠端血管增粗紊亂。利用同軸技術將6 F導引導管及單彎導管置于左側頸外動脈開口處，用ev3微導管超選至左側顳淺動脈分支，冒煙確定后以無水乙醇5 mL、ONYX生物膠2 mL緩慢注入畸形血管團內進行栓塞，再次手推減影未見左側顳淺動脈分支遠端顯影。將5 F Simmon導管置于右側頸外動脈開口，冒煙確認后引入Prograte微導管超選至右側枕動脈遠端，經微導管注入350～560 μm明膠海綿栓塞顆粒，再次造影見栓塞效果良好，退出微導管，經5 F導管于右側頸外動脈再次減影見右側顳淺動脈分支迂曲、紊亂血管團影，血流速度較前減緩，未見對比劑溢出（圖2①②）。

圖2 患者術中頭顱包塊影像學表現

12月7日，患者一般情況穩定，頭皮包塊質地變硬后，再次于全身麻醉下行介入栓塞治療，頭皮針穿刺左側額部包塊，回抽見血液回流順暢，予以手推減影見左側額部紊亂、迂曲血管團，遠端見右側顳淺動脈后支顯影，考慮為供血動脈，壓迫右側顳淺動脈再次減影血流速度明顯減慢（圖3①），遂予以無水乙醇2 mL緩慢注入，予以聚桂醇2 mL+8 mL空氣充分混合后的泡沫栓塞劑經頭皮針緩慢注入，再次造影見血流速度明顯減慢（圖3②），左側額部包塊搏動感較前減輕，結束手術。栓塞術后3個月復查頭部CTA，未見明顯畸形血管團（圖4①②），頭部包塊明顯縮小，局部波動感不明顯（圖4③），頭暈、頭痛等癥狀消失，未見相關神經系統并發癥。

圖3 患者第二次栓塞術中病灶影像學表現

圖4 患者術后額顳部包塊及影像學表現

2 討論

動靜脈畸形是由于胚胎早期在分化的過程中，頭皮下組織因發育受到限制產生了動靜脈直接交通的血管網，動靜脈之間相互吻合，擴張、迂曲、纏繞后，形成了內含互相交通的不成熟動靜脈的畸形血管團。頭頸部為動靜脈畸形好發部位，主要包括腦動靜脈畸形、脊髓動靜脈畸形及皮下動靜脈畸形，但頭皮下的巨大動靜脈畸形十分罕見，多發生于青少年，極少發生于老年男性，發生率僅占動靜脈畸形的8%。最常見的供血血管主要是顳淺動脈和枕動脈，臨床上常表現為頭皮下搏動性腫物，患者自覺有耳鳴、頭痛、腫物破潰出血［1-3］，病灶出血率主要取決于病灶內動脈數量，當病灶巨大時甚至會出現高輸出量性心力衰竭［4］。皮下動靜脈畸形的常規影像學檢查方法為CT、超聲檢查及DSA［4］。以往DSA是皮下動靜脈畸形的常規檢查手段，也是血管介入手術的主要輔助手段，隨著多層螺旋CT后處理技術的成熟，通過三維重建，能夠更清晰顯示血管病變自身形態、顱內動靜脈血管情況以及周圍空間關系。

皮下動靜脈畸形主要采用單獨或聯合運用手術與介入栓塞治療，手術方式的選擇往往取決于病變部位、大小、供血動脈以及引流靜脈［5-6］。根治性手術切除較其他治療方式效果更好，不易復發。本例患者為左側額顳部-眉弓皮下多發動-靜脈畸形，因病變血管團供血血管較多且血管直徑較粗，采用外科手術治療創面廣，過程復雜，一旦處理不當則很可能引起后期畸形復發，且患者年齡較大，手術風險較高，最終決定選用血管內治療。對于血管內栓塞治療，由于患者需要一次性栓塞的畸形血管團較多，一次介入栓塞治療可能無法達到預期效果，即使達到完全栓塞，也很可能導致頭皮反應明顯，如出現紅腫、壞死，甚至有因為顱內供血驟然增高導致顱內出血的可能［7］。多次介入栓塞治療可防止新生血管的快速再生重新供應畸形血管團，同時也可以防止小的供血血管擴張成為主要供血血管，增加患者手術風險［8］。同時，該患者術前病灶破潰出血，從安全性及患者實際情況考慮，最終行多次栓塞治療。

在栓塞材料的的選擇上首先考慮采用ONYX生物膠、無水乙醇聯合聚桂醇進行多次栓塞治療。ONYX生物膠作為臨床常用的非黏性液體栓塞劑，在血管內的沉淀速度較慢，不易與導管粘連，術中可控性高，同時在畸形血管內彌散性也更好［9］。但需注意的是ONYX膠成分中含有二甲基亞砜，在術中栓塞纖細血管需要注意其引起血管痙攣以及炎癥反應，同時由于ONYX生物膠具有不透射線的優點，大量注射時，不易及時觀察其血管內彌散情況，有因血管內反流導致引流靜脈或正常供血動脈栓塞的可能［10］。有文獻表明，對于低流速血管畸形無水乙醇較同類栓塞劑而言治療效果更加明顯，同時無水乙醇本身潛在的硬化作用和具有良性代謝過程使其可以作為一種有效的栓塞劑，無水乙醇栓塞的近中遠期治療效果均較好［11］。但由于該患者病灶位置較為特殊，需栓塞重要供血血管，無水乙醇與其他液體栓塞劑相比，由于其流動性強，難于控制其準確栓塞部位，可能會導致較嚴重的并發癥，所以選擇栓塞劑時需要慎重考慮。聚桂醇作為一種常用的泡沫硬化栓塞劑，多作為低流速血管畸形的治療選擇，主要通過破壞血管內皮致使血栓形成來治療動靜脈畸形。因其具有一定的麻醉作用，可減輕患者注射時的痛苦，且破壞血管內皮能力較弱，安全性較高，但單獨應用聚桂醇療效較弱且費用較高［12］。文獻報道聯合使用無水乙醇硬化在保證治愈率的同時，患者術后疼痛及并發癥發生率顯著降低［13］，遂第二次栓塞選擇無水乙醇聯合聚桂醇。

兩次介入栓塞術后患者恢復良好，無神經系統癥狀，未再發出血，故分次介入栓塞對于頭皮下動靜脈畸形的治療有效且安全。